脾動(dòng)脈瘤破裂致消化道出血1例報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

余思佳，劉小偉，嚴(yán)璐，魯蘇日古嘎，劉海文，劉霆

（中南大學(xué)湘雅醫(yī)院消化內(nèi)科，湖南長沙410008）

脾動(dòng)脈瘤是臨床上少見的疾病，未破裂時(shí)無明顯臨床表現(xiàn)，常為體檢時(shí)意外發(fā)現(xiàn)。脾動(dòng)脈瘤破裂后少數(shù)可表現(xiàn)為消化道出血癥狀，但癥狀缺乏特異性，根據(jù)出血量及出血速度可有便血、嘔血及出血性休克等消化道出血相關(guān)臨床表現(xiàn)[1]。因臨床表現(xiàn)缺乏特異性，且在常規(guī)消化內(nèi)鏡及放射影像學(xué)檢查中難以發(fā)現(xiàn)，診斷相對(duì)困難，容易造成誤診。本文將分析1 例在我院臨床診斷為脾動(dòng)脈瘤的病例，并復(fù)習(xí)國內(nèi)外相關(guān)文獻(xiàn)，探討脾動(dòng)脈瘤的臨床表現(xiàn)、診斷、鑒別診斷及治療，以期對(duì)脾動(dòng)脈瘤的早期診治有所幫助。

1 病例報(bào)告

患者 男，50 歲。初起病時(shí)表現(xiàn)便血、嘔血1 個(gè)月余，解暗紅色血便，與大便混合，含少許血塊，每次約500 mL。嘔鮮紅色血液，與胃內(nèi)容物混合，每次量約250 mL，伴頭暈、乏力、大汗淋漓，無腹痛、腹脹、發(fā)熱、納差等不適。1 個(gè)月內(nèi)便血3 次，伴嘔血1 次，于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院完善胃腸鏡均無陽性發(fā)現(xiàn)，予以對(duì)癥治療后出血可停止，但癥狀反復(fù)。既往有乙肝病史，規(guī)律復(fù)查，暫未治療，無其他基礎(chǔ)疾病史。飲酒30 余年，每日飲酒折合酒精約200 g，余個(gè)人史、婚育史、家族史無特殊。起病1 個(gè)月后就診我院急診科，入院體查示腸鳴音活躍，余無特殊。完善胃腸鏡無明顯異常，腹部增強(qiáng)CT 示：上腹部所示胰腺體部囊狀改變，意義待定（圖1A）；脾靜脈未見顯示，由胃周分布的門脈側(cè)支引流，考慮發(fā)育變異。以“消化道出血查因”轉(zhuǎn)入我院消化內(nèi)科，完善胃鏡提示賁門變形，膠囊內(nèi)鏡檢查未見明顯異常，再次行腹部增強(qiáng)CT仍見上腹部所示胰腺體部囊狀改變，性質(zhì)待定，診斷考慮為賁門撕裂導(dǎo)致消化道出血，予以抑酸等對(duì)癥處理后出血停止，暫予出院。出院后4 d 因癥狀再發(fā)第2 次收住我院，完善超聲胃鏡、經(jīng)口雙氣囊小腸鏡均未見明顯異常，結(jié)合既往腹部增強(qiáng)CT 結(jié)果，診斷為血管畸形導(dǎo)致消化道大出血可能，于內(nèi)鏡下行胃體大彎血管殘端鈦夾夾閉及局部擴(kuò)張毛細(xì)血管灼除處理，后患者出血逐漸停止，予以辦理出院。出院后3 d，患者再次出現(xiàn)嘔血、黑便第3 次入院，在對(duì)癥處理后患者出血癥狀停止。考慮到消化道出血原因不明，再發(fā)出血風(fēng)險(xiǎn)高，經(jīng)放射介入科、胃腸外科、血管外科及消化內(nèi)科多學(xué)科會(huì)診討論后決定再發(fā)出血時(shí)即刻行放射造影檢查，明確出血原因及施行相應(yīng)治療，遂暫予以辦理出院。出院當(dāng)晚患者因癥狀再發(fā)第4 次入院，急診行胃鏡檢查，發(fā)現(xiàn)十二指腸降部有一處大小約0.4 cm×0.4 cm 黏膜充血糜爛，中央部凹陷及血凝血覆著，考慮為十二指腸降部血管畸形出血，行鈦夾夾閉術(shù)后創(chuàng)面閉合，治療后患者仍反復(fù)出血。完善胰腺增強(qiáng)及胰周CT 血管成像（CT angiography，CTA）檢查顯示：脾動(dòng)脈胰段見動(dòng)脈瘤向胰腺體部突出，考慮為脾動(dòng)脈瘤（圖1B-D）。經(jīng)放射科醫(yī)生會(huì)診，通過對(duì)比既往腹部CT 及此次CTA，發(fā)現(xiàn)該動(dòng)脈瘤與先前腹部CT 提示的胰腺囊狀改變?cè)谖恢眉靶螒B(tài)上均相吻合，考慮動(dòng)脈瘤因檢查時(shí)患者處于出血靜止期，血栓栓于動(dòng)脈瘤入口使得脾動(dòng)脈瘤未顯影，導(dǎo)致漏診。急診進(jìn)一步完善腹腔干、脾動(dòng)脈數(shù)字減影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）顯示：脾動(dòng)脈起始部可見造影劑外溢，考慮出血。診斷考慮為脾動(dòng)脈瘤破裂出血，行經(jīng)皮介入下脾動(dòng)脈瘤栓塞治療（圖1E）。術(shù)程順利，術(shù)后患者無特殊不適，予以辦理出院。隨訪1年，消化道出血癥狀無復(fù)發(fā)。

圖1 患者影像學(xué)資料A：第一次入院時(shí)腹部增強(qiáng)CT可見上腹部所示胰腺體部囊狀改變；B-C：CTA顯示脾動(dòng)脈起始段見動(dòng)脈瘤向胰腺體部突出，考慮為脾動(dòng)脈瘤；D：CTA三維重建可見脾動(dòng)脈起始段囊狀動(dòng)脈瘤形成；E：介入下脾動(dòng)脈瘤栓塞治療術(shù)后

2 文獻(xiàn)復(fù)習(xí)及討論

脾動(dòng)脈瘤的人群患病率為0.1%～2%，女性較為多發(fā)，是最常見的內(nèi)臟動(dòng)脈瘤，但由脾動(dòng)脈瘤破裂導(dǎo)致上消化道出血在臨床上則鮮有報(bào)道[2-3]。根據(jù)動(dòng)脈瘤位置可分為近脾門型、遠(yuǎn)脾門型及中間型，根據(jù)血管壁的完整性，脾動(dòng)脈瘤可分為真性動(dòng)脈瘤和假性動(dòng)脈瘤，真性動(dòng)脈瘤的管壁完整，而假性動(dòng)脈瘤為血管壁內(nèi)膜撕裂的結(jié)果，隨后血液被沖擊成假性管腔，形成動(dòng)脈周圍血腫，故缺少完整的血管壁結(jié)構(gòu)[4]。真性動(dòng)脈瘤破裂風(fēng)險(xiǎn)約為2%～3%，而假性動(dòng)脈瘤的破裂率可高達(dá)37.0%～47.0%，其中未經(jīng)治療者的病死率為90.0%[5]。前者發(fā)病的主要危險(xiǎn)因素包括女性、懷孕和門脈高壓、動(dòng)脈粥樣硬化、高血壓、肝硬化、肝移植和其他膠原血管疾病等[6]，后者則與胰腺炎、腹部外傷、醫(yī)源性和術(shù)后原因和消化性潰瘍等因素相關(guān)[7]。

脾動(dòng)脈走形及位置變異大，自腹腔干發(fā)出后，向下行至胰腺上緣，沿胰腺上緣后方向左行至脾門，也可經(jīng)胰腺的前方或后方，甚至少數(shù)可包埋于胰腺實(shí)質(zhì)內(nèi)，并且胰腺直接接觸的脾動(dòng)脈的長度隨著年齡的增長而減少[8]。脾動(dòng)脈主干按照行程可分為4 段：胰上段、胰段、胰前段和門前段，緊鄰腹腔干的脾動(dòng)脈瘤多為單發(fā)，常呈囊狀或球樣擴(kuò)張，部分呈紡錘狀，瘤體大小直徑一般較小[9]。本例脾動(dòng)脈瘤位于脾動(dòng)脈主干胰段，表現(xiàn)為一直徑約1.5 cm 的囊狀動(dòng)脈瘤，且包埋于胰腺體部。因此，動(dòng)脈瘤破裂時(shí)血液可經(jīng)胰管流至消化道，表現(xiàn)為嘔血、便血等消化道出血癥狀。

脾動(dòng)脈瘤未破裂時(shí)無明顯臨床表現(xiàn)，部分瘤體較大者查體可發(fā)現(xiàn)搏動(dòng)性腫塊，并可聞及血管雜音，多數(shù)患者為體檢時(shí)影像學(xué)檢查意外發(fā)現(xiàn)。脾動(dòng)脈動(dòng)脈瘤破裂出血可發(fā)生于胰管、腹腔、腹膜后、胃或橫結(jié)腸，根據(jù)破裂血管節(jié)段的不同，癥狀不一，常見的癥狀包括腹痛（29.5%）、血便或黑便（26.2%）、胰管出血（20.3%）、嘔血（14.8%） 等[10]。因癥狀缺少特異性，診斷上相對(duì)困難。腹部平片、彩色多普勒超聲、MRA 和動(dòng)脈造影均是診斷脾動(dòng)脈瘤的手段，CTA 因具有便捷、直觀及無創(chuàng)的優(yōu)勢，可作為脾動(dòng)脈瘤破裂并血流動(dòng)力學(xué)相對(duì)穩(wěn)定患者的首選檢查[11]，而動(dòng)脈造影是診斷內(nèi)臟動(dòng)脈瘤的金標(biāo)準(zhǔn)，它可明確動(dòng)脈瘤的確切位置、大小及毗鄰關(guān)系，并實(shí)現(xiàn)同期介入治療[12]。

脾動(dòng)脈瘤最常見的治療方式為外科手術(shù)。脾動(dòng)脈瘤手術(shù)指征為：⑴瘤體直徑≥2 cm；⑵進(jìn)行性增大（增加直徑＞1 cm/年）的瘤體；⑶合并妊娠或備孕的女性患者；⑷合并肝硬化或門脈高壓的患者；⑸有明顯腹痛或瘤體直徑＞5 cm 的患者；⑹所有胰腺炎、胃穿孔、手術(shù)及外傷史引起的假性脾動(dòng)脈瘤，其大小與破裂無關(guān)，一經(jīng)診斷應(yīng)盡早進(jìn)行手術(shù)干預(yù)；⑺對(duì)于已破裂的脾動(dòng)脈瘤患者，應(yīng)急診手術(shù)干預(yù)[13-14]。近端脾動(dòng)脈瘤常采用保留脾臟的脾動(dòng)脈瘤切除術(shù)和（或）脾動(dòng)脈重建術(shù)，而遠(yuǎn)端脾動(dòng)脈瘤常采用脾動(dòng)脈瘤合并脾臟切除術(shù)[15-16]。隨著介入診療水平的進(jìn)展，具有創(chuàng)傷小、手術(shù)時(shí)間短、便捷、恢復(fù)快、術(shù)后并發(fā)癥相對(duì)較少等優(yōu)勢的經(jīng)皮血管介入治療目前在臨床應(yīng)用廣泛，常作為脾動(dòng)脈瘤治療的首選方案[17]。脾動(dòng)脈瘤的腔內(nèi)治療包括腔內(nèi)隔絕（裸支架、腹膜支架）、栓塞（彈簧圈、液體栓塞劑）以及支架輔助栓塞等，具體采用何種方式均需要根據(jù)患者性別、年齡、動(dòng)脈瘤直徑大小、動(dòng)脈瘤位置和臨床癥狀等進(jìn)行個(gè)體化分析。腔內(nèi)治療的術(shù)后并發(fā)癥相對(duì)較少，Martin 等[16]研究表明僅6%的患者出現(xiàn)了急性胰腺炎、脾梗死、膿腫或腹膜內(nèi)血腫等并發(fā)癥，并且沒有住院死亡病例。

脾動(dòng)脈瘤破裂患者多病情危急，病死率高，早期診斷是治療成功的關(guān)鍵?；仡櫛纠颊撸蜷g歇性消化道出血多次住院，期間完善常規(guī)影像學(xué)及內(nèi)鏡檢查均未發(fā)現(xiàn)病因。因脾動(dòng)脈瘤破裂至胰管所致消化道出血常表現(xiàn)為間歇性及延遲性，因此診斷較困難[18]。據(jù)報(bào)道，電子胃鏡診斷陽性率僅33%[19]，故本病例反復(fù)行電子胃鏡、超聲內(nèi)鏡均未發(fā)現(xiàn)明顯致病灶，而增強(qiáng)CT 對(duì)本病例的診斷也存在漏診的情況。另外，本例患者間歇性出血的特點(diǎn)也為臨床診斷增加了很大困難，患者首次就診于我院即完善腹部增強(qiáng)CT，但因血栓栓于動(dòng)脈瘤瘤口導(dǎo)致脾動(dòng)脈未顯影，造成漏診。因此，對(duì)于不明原因的反復(fù)上腹痛或消化道出血患者，在除外胃癌、消化性潰瘍、急性出血性胃炎、食管胃底靜脈曲張破裂和膽道出血等引起上消化道出血的常見原因后，即應(yīng)考慮內(nèi)臟動(dòng)脈瘤出血可能。DSA 為診斷脾動(dòng)脈瘤的金標(biāo)準(zhǔn)，但CTA 亦可作為脾動(dòng)脈瘤破裂并血流動(dòng)力學(xué)相對(duì)穩(wěn)定患者的首選檢查，并且出血癥狀發(fā)作時(shí)是診斷的黃金時(shí)間窗，在該階段檢查可提高診斷陽性率。