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    肝內(nèi)膽管囊腺瘤一例

    2021-08-01 00:44:06徐凌翔熊彬李鉞
    肝膽胰外科雜志 2021年7期
    關(guān)鍵詞:上腹囊性黏液

    徐凌翔,熊彬,李鉞

    (重慶醫(yī)科大學(xué)附屬第二醫(yī)院 肝膽外科,重慶 400010)

    腺瘤的管腔中有分泌物潴留呈囊狀擴(kuò)張者稱為囊腺瘤。由于被覆內(nèi)壁的腺上皮細(xì)胞的增殖,形成多數(shù)大小不一的房室,內(nèi)容物可有漿液、黏液、假黏液、膠質(zhì)等多種物質(zhì)。囊腺瘤以卵巢最為多見,此外也見于乳腺、腎臟、胰腺,發(fā)生于肝臟的囊腺瘤較少見?,F(xiàn)就我院肝膽外科收治的1 例肝內(nèi)膽管囊腺瘤(intrahepatic biliary cystadenoma,IBC)報道如下。

    病例

    患者女性,26 歲,因“右上腹疼痛6 個月”入院。6個月前出現(xiàn)無明顯誘因右上腹疼痛,呈間歇性隱痛,程度較輕,可自行緩解,多于久坐及體位改變后出現(xiàn),自訴右中上腹可觸及一較大包塊,伴腹脹、食欲下降,當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行上腹部CT檢查提示:肝右葉巨大囊性占位病變。未予特殊處理,期間上述癥狀反復(fù)發(fā)作。為求進(jìn)一步治療,于我院就診。既往無特殊病史。入院查體:右中上腹膨隆,可觸及大小約10 cm×10 cm包塊,質(zhì)軟,不能移動,有壓痛,無反跳痛及肌緊張,其余查體無特殊。輔助檢查:血常規(guī)、肝功能、腫瘤標(biāo)志物等實驗室檢查均未見異常。腹部彩超示:肝內(nèi)探及一巨大囊性腫塊,主要位于肝左葉及右前葉,腫塊邊界清楚,邊緣規(guī)則,其內(nèi)可見帶狀等回聲漂浮,并可見多個小囊樣結(jié)構(gòu)堆積,呈“囊中囊”征,囊性腫塊未見血流信號(圖1)。上腹部CT示:肝左葉見巨大囊狀液性密度影,突出于肝下緣,大小約13 cm×11 cm×20 cm,其內(nèi)可見線狀分隔,增強(qiáng)掃描囊壁及分隔似輕度強(qiáng)化,未見壁結(jié)節(jié)(圖2)。初步診斷:肝左葉巨大囊性占位:囊腺瘤?包蟲病?擇期行開腹探查術(shù)+部分肝切除術(shù),術(shù)中見:肝臟左葉可見一巨大半透明不規(guī)則囊性占位,大小約15 cm×15 cm,表面光滑,質(zhì)軟,與肝臟顏色相似,與周圍組織無明顯粘連(圖3),充分保護(hù)切口及周圍組織后打開囊壁,囊內(nèi)見大量透明黏液及囊樣結(jié)構(gòu),未見明顯可活動結(jié)節(jié)(圖4),考慮囊腺瘤可能性大,完整切除腫瘤后送冰凍檢查示:多囊性病變,黏液性囊腺瘤可能。術(shù)后病理檢查提示囊性包塊,切面呈多房,壁厚0.1 cm,囊內(nèi)為清亮液體,病理診斷為(肝內(nèi)膽管)黏液性囊腺瘤(圖5),最終診斷:肝黏液性囊腺瘤。術(shù)后1個月,復(fù)查相關(guān)實驗室檢查未見異常,上腹部CT示:肝左葉部分缺如,術(shù)區(qū)見少許積液;肝實質(zhì)內(nèi)未見明顯異常密度及異常強(qiáng)化灶。

    圖1 腹部超聲:巨大囊性腫塊,邊界清楚,邊緣規(guī)則,其內(nèi)可見帶狀等回聲漂浮,并可見多個小囊樣結(jié)構(gòu)堆積,呈“囊中囊”征,未見血流信號。

    圖2 囊腺瘤CT:巨大囊狀液性密度影,突出于肝下緣,大小約13 cm×11 cm×20 cm,其內(nèi)可見線狀分隔,囊壁及分隔似輕度強(qiáng)化,未見壁結(jié)節(jié)。

    圖3 術(shù)中探查:肝臟左葉可見一巨大半透明不規(guī)則囊性占位,大小約15 cm×15 cm,表面光滑,質(zhì)軟,與肝臟顏色相似,與周圍組織無明顯粘連。

    圖4 術(shù)中探查:囊內(nèi)見大量透明黏液及囊樣結(jié)構(gòu),未見明顯可活動結(jié)節(jié)。

    圖5 囊腺瘤病理切片(HE,×40)

    討論

    IBC是一種較罕見的起源于膽管上皮組織的良性囊性占位性病變,發(fā)病率不足肝囊性腫瘤的5%[1]。該病具有轉(zhuǎn)變?yōu)楦蝺?nèi)膽管囊腺癌的潛能,多分布于肝內(nèi)膽管,與膽管不相通[2];多發(fā)生于中年女性,約占85%;與肝囊腫、肝包蟲病等其他肝內(nèi)囊性占位性疾病鑒別困難,最終診斷依靠病理學(xué)檢查[3]。目前IBC的發(fā)病機(jī)制未明,根據(jù)Kovacs MD等[4]報道,可能與胚胎時期肝膽管發(fā)育異常有關(guān),亦可能來源于殘存的胚胎前腸或卵巢組織。

    IBC病程較長,早期無明顯臨床表現(xiàn),易與其他肝囊性病變混淆。當(dāng)腫瘤持續(xù)增大壓迫周圍組織器官時,可出現(xiàn)腹痛、腹脹、食欲下降、梗阻性黃疸、胃潴留等癥狀。大多數(shù)患者實驗室檢查均無異常。查體可觸及右上腹或中上腹質(zhì)軟腫塊,活動度差,有輕壓痛。一般采用CT、MRI及腹部彩超等超聲影像學(xué)檢查結(jié)合臨床表現(xiàn)及查體的方式進(jìn)行術(shù)前診斷。IBC的腹部彩超表現(xiàn)為:單發(fā)多房性邊界清楚、規(guī)則的囊性腫塊,其內(nèi)可見多個小囊樣結(jié)構(gòu)堆積,可表現(xiàn)為呈“囊中囊”征,內(nèi)無明顯血流信號,囊腔分隔呈高回聲。IBC為乏血供的腫瘤,腹部CT表現(xiàn)為:(1)平掃常表現(xiàn)為肝內(nèi)單發(fā)規(guī)則低密度團(tuán)塊,邊界清晰,內(nèi)見囊腔及囊液,囊腔可呈單房或多房形態(tài)[5];(2)增強(qiáng)掃描可見囊壁、分隔及壁結(jié)節(jié)等實性成分多呈輕-中度均勻持續(xù)強(qiáng)化[6]。MRI表現(xiàn)根據(jù)囊液性質(zhì)的不同呈現(xiàn)不同信號,大多數(shù)表現(xiàn)為:T1WI呈一囊性腫塊,為多房性,囊內(nèi)可見纖細(xì)分隔,部分囊壁均勻性增厚,T2WI病變內(nèi)以高信號為主,部分囊腔呈低信號,囊內(nèi)分隔呈低信號,增強(qiáng)掃描動脈期囊壁、分隔及附壁結(jié)節(jié)部分強(qiáng)化,門脈期及延遲期繼續(xù)強(qiáng)化[7]。

    術(shù)前查體、實驗室檢查、腹部彩超、增強(qiáng)CT等對IBC的臨床診斷有一定的幫助,但該病的最終確診依靠術(shù)后病理檢查[8]。IBC在病理學(xué)上以包膜完整的單發(fā)多房囊性病變?yōu)橹鳎冶谝?guī)則,厚度均勻,囊內(nèi)可見透明黏液狀囊液,部分病例囊壁可見乳頭狀結(jié)節(jié)附著,鏡下囊壁內(nèi)襯單層立方或柱狀上皮細(xì)胞,無明顯異型性,少數(shù)可見類似于卵巢間質(zhì)的致密梭形細(xì)胞[9-10]。

    IBC在臨床及影像學(xué)表現(xiàn)與其他肝囊性病變相似,需與下列疾病鑒別:(1)肝囊腫:超聲下囊壁薄且光滑,囊內(nèi)無分隔,無壁結(jié)節(jié),CT顯示囊液密度均勻,增強(qiáng)掃描無強(qiáng)化;(2)肝膿腫:常以肝區(qū)疼痛伴發(fā)熱為首發(fā)癥狀就診,實驗室檢查白細(xì)胞、降鈣素原等感染指標(biāo)明顯升高,肝功能可呈現(xiàn)不同程度異常,超聲表現(xiàn)為壁厚,呈多房或蜂窩狀,CT提示周圍伴水腫帶,增強(qiáng)呈典型的“靶征”或“雙環(huán)征”[11];(3)肝包蟲?。撼S幸邊^(qū)生活史,進(jìn)食未熟牛羊肉,實驗室檢查可見嗜酸性粒細(xì)胞升高,肝包蟲血清抗體陽性,囊腔破裂后患者可迅速出現(xiàn)嚴(yán)重過敏性休克,超聲下可見多發(fā)囊腔,母囊內(nèi)可見子囊,可出現(xiàn)“囊中囊”“飄帶征”或“雙邊征”,部分病例囊內(nèi)可見游離頭節(jié),CT增強(qiáng)囊壁呈蛋殼樣鈣化[12];(4)囊腺癌:患者常以腹痛就診,部分病例實驗室檢查CA199可升高,超聲表現(xiàn)為單房或多房的低回聲囊性腫瘤,內(nèi)容物多為囊實混合性,囊壁可見多個實性結(jié)節(jié)向囊內(nèi)突出,CT表現(xiàn)為低密度的多房囊性腫塊,內(nèi)部含有不規(guī)則的分隔結(jié)構(gòu),囊壁通常較厚,多伴有壁結(jié)節(jié)或乳頭狀突起;增強(qiáng)后分隔、壁結(jié)節(jié)明顯強(qiáng)化[13]。IBC與惡性膽管囊腺癌鑒別較困難,CT及MRI對兩者的術(shù)前診斷具有較高價值[14-15],但只有手術(shù)切除后病理檢查才能將其準(zhǔn)確鑒別。

    針對IBC有多種治療方法,例如:手術(shù)切除、射頻消融、無水酒精注射等。鑒于其潛在的惡性腫瘤特性,手術(shù)切除是首選的治療方法[16]。切除范圍包括腫瘤及部分肝組織,術(shù)中應(yīng)盡量完整切除腫瘤,保證切緣鏡下陰性,若未完整切除腫瘤易導(dǎo)致復(fù)發(fā)或癌變[17],必要時可擴(kuò)大切除范圍,實施肝葉或半肝切除術(shù)。術(shù)后大多患者預(yù)后良好,復(fù)發(fā)率低。對于不能完全切除或無手術(shù)機(jī)會的患者可行射頻消融及無水酒精注射治療。

    IBC少見,臨床癥狀與體征出現(xiàn)較晚,且無特異性,與肝內(nèi)其他囊性疾病鑒別診斷困難,易誤診。當(dāng)臨床中遇到中年女性肝區(qū)多房性囊性腫塊,且影像學(xué)表現(xiàn)符合囊腺瘤的基本特征時應(yīng)考慮到該病可能,術(shù)后根據(jù)病理檢查明確診斷。在治療方面需根據(jù)患者實際情況綜合考慮選擇治療方案,盡可能選擇根治性切除術(shù)。治療后需定期隨訪,復(fù)查CT或MRI等明確有無復(fù)發(fā)、惡變。

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