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    兒童先天性肺氣道畸形的CT誤診分析

    2021-12-02 04:08:26劉肖肖張新榮王樹杰朱美嬌韓素芳
    關鍵詞:小囊單發(fā)誤診率

    劉肖肖 楊 明 王 海 張新榮 王樹杰 朱美嬌 韓素芳

    先天性肺氣道畸形(congenital pulmonary air?way malformation,CPAM),以前稱為先天性囊性腺瘤樣畸形(congenital cyst adenomatoid malforma?tion,CCAM),是最常見的先天性肺發(fā)育畸形(30%~40%)[1]。目前,國內(nèi)外有較多關于CPAM的CT診斷與病理分析以及治療等方面的研究[2-3],但是通過CT觀察CPAM的囊腫特點來評估其誤診情況的報道極少。本文通過回顧性分析42例手術確診的CPAM的MSCT影像學表現(xiàn),探討CPAM的囊腫特點對其診斷準確性的影響,進一步總結(jié)經(jīng)驗,以提高診斷準確率。

    方 法

    1.一般資料

    收集2017年5月至2019年8月南京市兒童醫(yī)院經(jīng)手術病理證實的CPAM共42例:男22例,女20例;年齡1 d~13.75歲,中位年齡13.5個月;31例(73.81%)出現(xiàn)咳嗽、咳痰、發(fā)熱等呼吸道感染癥狀,14例(33.33%)為胎兒期超聲檢查發(fā)現(xiàn)病變。

    2.檢查方法

    檢查設備采用Philips Brilliance16排、64排或256排CT及相應的后處理工作站。掃描范圍從肺尖至肋膈角。鉛衣遮擋患兒其他非投照部位或敏感部位。采用CT低劑量掃描,掃描參數(shù):管電壓多80~100 kV,個別大齡兒童首次掃描管電壓120 kV,自動管電流,螺距1.0,矩陣512×512,準直器層厚0.625 mm,采用iDose4算法重建橫斷位肺窗和縱隔窗圖像,層厚1 mm、層距1 mm,將圖像傳送到工作站進行三維重建,包括多平面重建(MPR)、最大密度投影法(MIP)、容積再現(xiàn)(VR)等后處理。不能配合的患兒,采用5%水合氯醛口服鎮(zhèn)靜,劑量1 mL/kg。增強檢查對比劑采用非離子型對比劑碘海醇,采用高壓注射器經(jīng)肘靜脈團注,根據(jù)患兒年齡及體重綜合評估后注射劑量為1.5~2.0 mL/kg,注射流率為1.0~2.0 mL/s,注射后20~30 s、50~60 s分別行動脈期、靜脈期常規(guī)雙期掃描。

    3.影像學觀察

    由2名中級職稱以上高年資醫(yī)師共同觀察收集病例的所有影像學資料,包括X線胸片和CT的圖像,意見不一致時協(xié)商解決,CT圖像以最接近術前的一次檢查為準,主要觀察病變部位、范圍,病變大小、數(shù)量、形態(tài)、密度(內(nèi)容物)、強化特點,周圍肺組織、縱隔及胸廓情況,并測量每個病變最大囊的直徑。參照以往文獻[4]將CPAM囊性病變分組:①單發(fā)大囊型,直徑>2 cm的單發(fā)囊腫;②多發(fā)大囊型,多發(fā)囊腫中最大囊直徑>2 cm;③小囊型,多發(fā)囊腫中最大囊直徑≤2 cm。

    4.統(tǒng)計學分析

    采用SPSS 25.0軟件進行統(tǒng)計學分析,誤診與年齡的相關性分析用Mann?WhitneyU檢驗,其余統(tǒng)計學分析計數(shù)資料用例(%)表示,組間比較采用卡方檢驗方法;以P<0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

    結(jié) 果

    1.影像檢查陽性率、準確率

    術前胸片檢查共39例,17例(43.59%)診斷肺囊性病變可能,其中僅5例(12.82%)診斷CPAM可能。收集的42例病例術前至少有一次CT檢查,其中34例有增強檢查,陽性率100%,其中31例診斷為CPAM,正確率73.81%,誤診11例,誤診率26.19%。

    2.誤診與年齡的相關性

    誤診病例組與診斷正確病例組的年齡比較,差異無統(tǒng)計學意義(P=0.445)。

    3.CT表現(xiàn)

    3.1 病變部位

    42例CPAM均為單側(cè)發(fā)病,右肺下葉發(fā)病率最高(18/42,42.86%),病變以累及單個肺段為主(33/42,78.57%),上葉多累及(尖)后段,下葉多累及后基底段,詳見表1。

    表1 42例CPAM病變部位分布情況

    3.2 病變形態(tài)、大小及內(nèi)容物(密度)

    本組病變單囊5例,多囊37例,囊腫中最大囊直徑為0.5~6.6 cm。CT表現(xiàn)(圖1~5)根據(jù)囊腫形態(tài)及最大囊直徑可分為以下3種類型。①單發(fā)大囊型(5/42,11.90%):直徑>2 cm的單發(fā)類圓形囊腫(圖1);②多發(fā)大囊型(21/42,50.00%):多發(fā)大小不等類圓形或不規(guī)則囊腫,最大囊直徑>2 cm(圖2、3、5);③多發(fā)小囊型(16/42,38.10%):大小不等或相近的多發(fā)小囊聚集呈團片狀、不規(guī)則形或蜂窩狀,最大囊直徑≤2 cm(圖4)。3種表現(xiàn)類型的CPAM的CT誤診差異有統(tǒng)計學意義(P=0.033),詳見表2。單發(fā)大囊型5例均為氣囊腫,多發(fā)大囊型13例為氣囊腫、7例為氣液混合性囊腫、1例為液囊腫,多發(fā)小囊型15例為氣囊腫、1例為氣液混合性囊腫。

    表2 單發(fā)大囊型、多發(fā)大囊型與多發(fā)小囊型CPAM的CT誤診分析比較n(%)

    圖1 單發(fā)大囊型CPAM(男,1歲5個月)

    3.3 合并其他畸形及并發(fā)癥

    病變區(qū)和/或周圍見片絮狀滲出或?qū)嵶冇?,或囊腫內(nèi)伴氣液平、囊壁不規(guī)則增厚,此時認為病變合并感染[4],收集病例中12例伴感染(8例多發(fā)大囊型和4例多發(fā)小囊型),CPAM伴感染(12/42,28.57%)與不伴感染(30/42,71.43%)的CT誤診差異無統(tǒng)計學意義(P=0.149),若將單發(fā)大囊型排除,那么多發(fā)大囊型及多發(fā)小囊型CPAM伴感染(12/37,32.43%)與不伴感染(25/37,67.57%)的CT誤診差異有統(tǒng)計學意義(P=0.040),詳見表3。另17例合并肺氣腫,1例合并葉外型隔離肺(圖5),1例并發(fā)氣胸。

    表3 多發(fā)大囊型及多發(fā)小囊型CPAM伴感染與不伴感染的CT誤診分析比較n(%)

    3.4 誤診病例

    3例單發(fā)大囊型氣囊腫誤診為肺囊腫或肺大泡(圖1);1例多發(fā)大囊型氣囊腫誤診為肺囊腫或肺大泡;4例多發(fā)大囊腫伴感染誤診,其中1例厚壁氣囊腫誤診為肺囊腫伴感染,2例氣液混合囊腫分別誤診為肺膿腫(圖2)、肺囊腫,1例液囊腫誤診為球形肺炎(圖3);1例多發(fā)大囊型氣囊腫合并氣胸僅診斷為氣胸,1例多發(fā)大囊型氣囊腫合并葉外型隔離肺(圖5),誤診為隔離肺伴肺氣腫;1例多發(fā)小囊型氣囊腫伴感染誤診為肺囊腫(圖4)。

    圖2 多發(fā)大囊型CPAM伴感染(氣液混合性囊腫,男,7歲10個月)

    圖3 多發(fā)大囊型CPAM伴感染(液囊腫,女,8歲5個月)

    圖4 多發(fā)小囊型CPAM(女,2歲3個月)

    圖5 CPAM合并葉外型隔離肺(女,8個月)。

    討 論

    1949年,Chin和Tang提出了先天性腺瘤樣畸形(CCAM),2009年,Stocker等[5]將CPAM分 為Stocker 0~4型,導致了CPAM術語的發(fā)展。CPAM是終末細支氣管異常過度增生和擴張,而正常肺泡組織缺乏所致的肺實質(zhì)內(nèi)的囊性病變。男性發(fā)病率高于女性[6],本組男女發(fā)病比率為1.1∶1,男性略多于女性。多見于1歲以下兒童[7],新生兒可表現(xiàn)為呼吸窘迫,年齡較大的患兒臨床表現(xiàn)多為咳嗽、咳痰、發(fā)熱等急性或反復的肺部感染癥狀,少數(shù)患兒有胸痛、呼吸困難。

    CPAM曾經(jīng)被認為是一種罕見的疾病,但隨著產(chǎn)前篩查技術的進展和普及,CPAM的產(chǎn)前檢出率也隨之增高,其發(fā)病率可能比之前認為的更高[8-9]。本組約33.33%為產(chǎn)前超聲篩查發(fā)現(xiàn),然而,診斷必須在出生后通過影像學檢查證實,文獻[10]報道X線胸片對CPAM的靈敏度僅有61%,本組病例術前X線胸片檢查者中43.59%診斷為肺囊性病變,其中僅12.82%提示CPAM可能。而胸部CT對CPAM的靈敏度為100%,被認為是確定超聲檢查懷疑的CPAM以及與其他肺部病變鑒別診斷的首選影像學檢查[11]。本組病例CT檢查陽性率為100%,結(jié)果提示CT不僅可對病灶進行準確定位,了解病灶大小、形態(tài)、內(nèi)部特征及周圍肺組織、縱隔、胸廓情況,CT增強檢查還可了解病變強化及血供等特點,有助于鑒別診斷。

    右肺發(fā)病率高于左肺,累及下葉最多,中葉最少,單肺葉受累最多,與于潔等[12]報道的CPAM肺葉分布特點相符,本組病變以單個肺段受累為主(33/42,78.57%),上葉多累及(尖)后段,下葉多累及后基底段。CPAM主要表現(xiàn)為肺內(nèi)類圓形或不規(guī)則形單發(fā)或多發(fā)囊腫,病變肺葉或肺段體積可增大,病灶范圍越大、囊腫張力越大,占位效應越明顯。CPAM形態(tài)及大小多樣,本組收集的病例中多發(fā)大囊型最多見(50.00%),表現(xiàn)為多發(fā)大小不等類圓形或不規(guī)則形囊腫,最大囊直徑>2 cm(圖2、3、5);第二常見為多發(fā)小囊型(38.10%),表現(xiàn)為大小不等或相近的多發(fā)小囊聚集呈團片狀、不規(guī)則形或蜂窩狀,最大囊直徑≤2 cm(圖4);單發(fā)大囊型最少見(11.90%),表現(xiàn)為直徑>2 cm的單發(fā)類圓形囊腫(圖1)。CPAM以氣囊腫最多見,氣液混合性囊腫少見,液囊腫罕見,單發(fā)大囊型及多發(fā)小囊型基本為氣囊腫,氣液混合性囊腫多見于多發(fā)大囊型。CPAM常見的并發(fā)癥有肺氣腫和感染,肺氣腫最常見,可能是病變鄰近氣道受壓導致肺泡內(nèi)空氣潴留所致,CPAM合并支氣管閉鎖也可導致肺氣腫[13]。合并感染表現(xiàn)為病變區(qū)和/或周圍片絮狀滲出或?qū)嵶冇?,囊?nèi)可伴氣液平、囊壁可不規(guī)則增厚,增強后實變及囊壁可強化。

    部分病例有至少2次CT檢查,可用以對比病變隨時間或內(nèi)科治療前后的變化,比如氣液囊腫囊內(nèi)液體是否可排出,滲出實變抗感染后吸收后囊腫形態(tài)、大小有無改變等,對部分病例特別是非單純性氣囊腫的病變加做增強檢查,用以觀察囊內(nèi)部特征、囊壁強化特征、病變血供及周圍合并病變強化特點等,有助于鑒別診斷以避免誤診。最終本組病例CT共正確診斷31例為CPAM,正確率73.81%,誤診11例,誤診率26.19%。其中單發(fā)大囊型誤診率最高,其次為多發(fā)大囊型,多發(fā)小囊型診斷正確率最高,且差異有統(tǒng)計學意義(P=0.033,表2)。CPAM單發(fā)大囊型最少見,工作人員對此經(jīng)驗不足,且其與肺部其他單發(fā)囊性病變影像表現(xiàn)相似,故診斷信心不足,誤診率最高,3例單發(fā)大囊型氣囊腫誤診為肺囊腫或肺大泡(圖1),單發(fā)肺實質(zhì)囊腫囊壁厚薄不一,但通常薄壁,囊內(nèi)分隔不及CPAM常見,小兒肺大泡多為先天支氣管發(fā)育異常所致,囊壁菲薄,除了肺尖部位很少孤立表現(xiàn),可雙側(cè)發(fā)病、累及多個肺葉,常合并肺氣腫,位于胸膜下更常見,有時較難鑒別。多發(fā)大囊型與多發(fā)小囊型CPAM伴感染比不伴感染的誤診率高,且差異有統(tǒng)計學意義(P=0.040,表3),而多發(fā)大囊型伴感染相對較多,故誤診率也較高,其CT表現(xiàn)多變,其中1例表現(xiàn)為厚壁氣囊腫誤診為肺囊腫伴感染,2例表現(xiàn)為氣液混合囊腫伴周圍滲出實變,分別誤診為肺膿腫(圖2)、肺囊腫。肺膿腫患者全身中毒癥狀常較重,抗感染治療后膿腔減小甚至完全消失的特點可供鑒別,多發(fā)肺囊腫可局限于一整葉或全肺,其大小及形態(tài)也可隨感染而變化,而CPAM累及單肺段為主,其炎癥吸收后囊腔形態(tài)、大小無明顯變化。另1例伴感染多發(fā)大囊型液囊腫表現(xiàn)為團塊狀軟組織密度影,周圍滲出伴鄰近胸膜稍增厚,誤診為球形肺炎(圖3),球形肺炎表現(xiàn)為邊緣不光整、中央密度高的球形或類球形病灶,周圍有暈征、毛刺征,中心區(qū)與外周帶間可有“氣泡手串征”,CPAM液囊腫為較均勻的液性密度,增強檢查可發(fā)現(xiàn)囊壁及分隔強化。多發(fā)小囊型CPAM多為大小相近的多發(fā)氣囊腫,伴感染較少,工作人員診斷經(jīng)驗及自信心較足,故診斷正確率最高,僅有1例因伴感染周圍有片絮狀滲出而誤診為肺囊腫(圖4)。當CPAM合并畸形或其他并發(fā)癥時則難與其合并的畸形疾病鑒別或容易忽略原發(fā)病而僅考慮并發(fā)癥,多發(fā)大囊型中有1例合并葉外型隔離肺(圖5)、1例并發(fā)氣胸而誤診。肺隔離癥好發(fā)于左肺下葉,為脊柱旁囊性、囊實性或?qū)嵭圆≡?,CT血管成像(CTA)發(fā)現(xiàn)來自體循環(huán)的異常血供提示肺隔離癥,葉外型隔離肺與2型CPAM可能存在共同的胚胎學起源[14],兩者常合并發(fā)生,故當發(fā)現(xiàn)肺內(nèi)囊性病變伴有特別是脊柱旁的實性成分病變時,應考慮到兩者合并存在的可能性,有必要行CTA檢查尋找來自體循環(huán)的異常血供。當發(fā)現(xiàn)氣胸時也應考慮是否為繼發(fā)改變,并仔細觀察肺實質(zhì)內(nèi)是否有其他病變。此外,囊性胸膜肺母細胞瘤(Ⅰ型PPB)也需注意鑒別,特征是肺內(nèi)巨大囊性或多囊性病變,其和1型CPAM在影像學上難以區(qū)分,然而CPAM最常見于妊娠中期的胎兒,而PPB更常在產(chǎn)后發(fā)現(xiàn)[15]。

    病變性質(zhì)、部位、范圍等不同,治療方案也不同,肺囊腫或肺大泡主要采取單純囊腫切除,肺膿腫的治療原則是抗炎和引流,內(nèi)科治療不愈才考慮手術,球形肺炎主要是抗炎治療,肺隔離癥手術治療不僅要切除病變組織,更重要的是先明確供血血管來源并結(jié)扎、離斷,自發(fā)性氣胸采取保守治療或穿刺引流,而繼發(fā)性氣胸可能需要手術治療原發(fā)病,PPB的治療主要是手術聯(lián)合放化療,避免轉(zhuǎn)移和復發(fā),目前CPAM手術治療最普遍的方法是胸腔鏡下肺葉切除術,對于范圍相對局限的病變可依據(jù)具體情況選擇肺楔形切除或肺段切除,單發(fā)囊腫可選擇單純囊腫切除。因此CT正確的診斷意見很重要,可為臨床選擇正確處理方案提供重要信息、避免延誤治療等。

    綜上所述,CPAM的CT表現(xiàn)多樣,但具有一定的特征性,主要表現(xiàn)為肺內(nèi)單發(fā)或多發(fā)囊腫,以累及單肺段為主,常合并其他畸形及并發(fā)癥。單發(fā)大囊型CPAM、多發(fā)大囊型與多發(fā)小囊型伴感染的CPAM的誤診率較高,誤診原因多是由于工作人員經(jīng)驗不足或?qū)膊”旧碚J識不足,通過學習與總結(jié)可提高診斷準確度,少數(shù)病變CT表現(xiàn)不典型確實與其他疾病難以鑒別,必要時可依據(jù)具體情況選擇增強檢查,或短期CT隨訪觀察病灶變化情況,以獲取更多利于鑒別診斷的信息。

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