嬰兒舌錯構瘤一例

呂成鵬 胡曉光 劉彥普

[摘要]本文報道了1例6個月大男嬰錯構瘤病例，治療方式采用全麻下手術切除，通過石蠟切片診斷為錯構瘤，治療后隨訪4年，未見復發(fā)。

[關鍵詞]嬰兒；舌；錯構瘤；預后

[中圖分類號]R739.85 [文獻標志碼]B [文章編號]1008-6455（2018）03-0127-02

Case Report of Lingual Hamartoma in a Child

LV Cheng-peng1，2， HU Xiao-guang2，LIU Yan-pu2

（1.Department of Stomatology， Shaanxi Provincial Peoples Hospital， Xian 710068， Shaanxi，China； 2.Department of Oral and Maxillofacial Surgery， School of Stomatology， Fourth Military Medical University， Xian 710032， Shaanxi，China）

Abstract： The case of a 6-month-old male with hamartoma of the tongue is reported. The tumor was excised by surgery， and defined as hamartoma by pathologic diagnosis. There was no recurrence in the following 4 years.

Key words： child；tongue；hamartoma； prognosis

1 病例資料

患兒，男，6個月25天，于2013年3月26日因“舌根腫物40天余”來筆者醫(yī)院就診?；純撼錾蟛痪贸阅虝r家長發(fā)現(xiàn)舌根部腫物，吃奶時無明顯異常，家長稱患兒睡覺時有打鼾癥狀，一直未作治療。查體：面部左右對稱，開口度及開口型正常；伸舌居中，舌體運動良好，舌根位置（人字溝）可見一腫物，色淡粉，表面光滑，黏膜覆蓋，大小約3cm×2cm×2cm，腫物根莖樣生長，有蒂，基底部與舌體相連，腫物表面正常黏膜覆蓋，按壓無異常?；純河?月28日全麻下（經(jīng)鼻氣管插管）行舌根部腫物探查切除術，術中可見腫物位于人字溝頂端、舌盲孔位置，條索狀，有蒂，基底與舌體相連，顏色與口內(nèi)黏膜相似，長約2cm，有別于異位甲狀腺（見圖1A）；沿腫物基底外0.5cm設計梭形切口（長軸同舌體長軸），楔形切除腫物（見圖1B）。病理診斷：（舌根）送檢組織上皮下可見柵欄樣排列的神經(jīng)纖維、混合性腺泡及脂肪組織，纖維間有血管、淋巴管，組織成分多樣，符合錯構瘤（見圖1C）。治療后4年隨訪，舌根部傷口已痊愈，無不適，未見復發(fā)。

2 討論

從組織病理學的觀點來看，兒童舌體腫物主要包括實體腫瘤、外滲性囊腫、淋巴血管畸形、反應性上皮病變[1-3]。一項回顧性研究表明，在135例兒童舌體病變的病例中，淋巴管畸形最為常見，錯構瘤排在第三位[1，4]。錯構瘤被定義為正常原位組織的過度生長和錯位組合，瘤體與周圍正常組織融為一體。對于舌體來說，原位組織包括血管、神經(jīng)、淋巴管、骨骼肌、脂肪和腺體組織[5-8]。

位于舌根部正中的腫物常需要和異位甲狀腺相鑒別，在本病例中，考慮到異位甲狀腺可能，手術方案定為探查切除術，術中發(fā)現(xiàn)腫物條索狀，表明黏膜覆蓋，顏色與口內(nèi)黏膜顏色相同，不同于異位甲狀腺臨床表現(xiàn)（藍色結節(jié)狀、表面血管豐富）。兒童舌部錯構瘤通常發(fā)生在2歲或2歲以下，臨床表現(xiàn)為條索狀（柄狀）或花梗狀腫物；錯構瘤好發(fā)于胚胎發(fā)育過程中不同胚層相互融合區(qū)域[9-11]。另外，單純的口腔內(nèi)錯構瘤需要與口面指綜合征相鑒別?？诿嬷妇C合征是一種遺傳性疾病，通常伴有口腔、面部、四肢畸形[12-14]。在本病例中，筆者未發(fā)現(xiàn)患兒有其他病變。

在組織學上，錯構瘤是成熟組織的混合物?？谇活M面部錯構瘤的特點是纖維結締組織、平滑肌束、骨髂肌纖維、脂肪組織、涎腺組織、血管、淋巴組織、周圍神經(jīng)和神經(jīng)細胞的組合[9]。錯構瘤分型主要通過所占優(yōu)勢的細胞類型，初步分為：神經(jīng)血管型、平滑肌型、脂肪組織型等[1]。在本病例中，HE染色顯示神經(jīng)纖維、混合性腺泡及脂肪組織，纖維間有血管、淋巴管，組織成分多樣，符合錯構瘤表現(xiàn)。臨床上，兒童舌部腫物較難鑒別，病理學診斷是金標準。錯構瘤是一種良性瘤樣畸形表現(xiàn)，手術切除是治療最佳手段，預后較好。

[參考文獻]

[1]Kreiger PA，Ernst LM，Elden LM，et al. Hamartomatous tongue lesions in children[J]. Am J Surg Pathol，2007，31（8）：1186-1190.

[2]黃玉成，李雪莉，李天舉，等.色素血管性斑痣性錯構瘤病15例臨床分析[J].中國皮膚性病學雜志，2012，26（4）：315-316.

[3]Miyamoto Y，Nagayama M，Hayashi Y. A cleft palate child with lobulated tongue and lingual hamartoma： report of a case[J]. J Oral Maxillofac Surg，1991，49（6）：644-646.

[4]余文林，李勤，曾東，等.色素血管性斑痣性錯構瘤病23例臨床分[J]. 中國美容醫(yī)學，2009，18（5）：679-681.

[5]Hsu YC，Hsu WC.Tongue base hamartoma in a child[J].J Formos Med Assoc， 2012，111（7）：406-407.

[6]Demuth RJ，Johns DF. Recurrent aspiration pneumonitis in a cleft palate child with hamartoma of the tongue[J]. Cleft Palate J，1981，18（4）：299-303.

[7]Hsu YC，Hsu WC.Tongue base hamartoma in a child[J].J Formos Med Assoc，2012，111（7）：406.

[8]Yamamoto H，Matsuzawa S，Hasegawa M，et al.A Case of Hamartoma of the Middle and Lateral Edge of the Tongue in a Child[J]. Practica Otologica，2015，107（9）：697-701.

[9]Napier SS，Devine JC，Rennie JS，et al. Unusual leiomyomatous hamartoma of the hard palate：a case report[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod，1996，82（3）：305-307.

[10]Kreiger PA， Ernst LM， Elden LM，et al. Hamartomatous tongue lesions in children[J].Am J Surg Pathol，2007，31（8）：1186.

[11]Takato T， Fukuda O， Ohhara Y， et al. Hamartoma of the tongue： two case reports[J]. Plast Reconstr Surg，1985，75（2）：258-262.

[12]Gurrieri F， Franco B， Toriello H，et al.Oral-facial-digital syndromes： review and diagnostic guidelines[J].Am J Med Genet A，2007，143A（24）：3314-3323.

[13]Nakanishi K，Nomura J，Matsumura Y，et al.Leiomyomatous hamartoma of the tongue in an infant： a case report[J].J Dent Child，2012，79（2）：111.

[14]Owen G，Bicknell JBP.Hamartoma of the tongue[J].J Laryng Otol，1993，107（4）：363-367.

[收稿日期]2017-12-14 [修回日期]2018-02-20

編輯/李陽利