頜骨單純性骨囊腫的臨床分析及文獻(xiàn)回顧

劉冰 張軍

頜骨單純性骨囊腫（simple bone cyst，SBC），即沒(méi)有上皮襯里的假性囊腫，大多數(shù)患者無(wú)臨床癥狀，常因評(píng)估牙科問(wèn)題（如第三磨牙、牙根殘留、牙齦疾病、牙折或者牙齒正畸）而拍攝全景片、根尖片、咬合片或頜骨側(cè)位投照時(shí)被偶然發(fā)現(xiàn)［1］。它與頜骨囊腫一樣可以破壞骨結(jié)構(gòu)，產(chǎn)生放射線透射影，因此有必要了解其臨床行為和治療策略，避免因未在恰當(dāng)時(shí)間進(jìn)行治療導(dǎo)致增加患者合并癥的情況［2］。本文對(duì)8例頜骨SBC患者的臨床、病理及治療進(jìn)行分析，結(jié)合文獻(xiàn)探討臨床診治體會(huì)，以便對(duì)其有足夠認(rèn)識(shí)，避免出現(xiàn)漏診、誤診或治療不當(dāng)。

1 資料與方法

1.1 臨床資料

收集2018年3月～2019年11月間以“上/下頜骨腫物或囊腫”收入院、術(shù)中診斷或術(shù)后病理診斷符合SBC患者8例。

1.2 方法

回顧8例患者臨床資料（年齡、性別、現(xiàn)/既往病史、臨床癥狀/體征、影像學(xué)表現(xiàn)）、治療方法（包括手術(shù)前后是否對(duì)病變區(qū)牙齒行根管治療、采用的手術(shù)方式）、術(shù)中對(duì)病變區(qū)的觀察、骨腔內(nèi)容物及其性狀和病理結(jié)果。

2 結(jié) 果

2.1 人口學(xué)及病史

患者就診年齡 12～66歲，平均（31.50±19.46）歲；男性2例，女性6例；7例在下頜骨體部，1例在上頜骨。除1例患者因病變區(qū)牙齒深齲繼發(fā)牙髓炎就診外，余患者無(wú)不適主訴，就診原因與病變無(wú)關(guān)聯(lián)，既往無(wú)牙齒和/或頜骨外傷史（表1）。

2.2 臨床及影像學(xué)表現(xiàn)

2.2.1 臨床表現(xiàn) 1例患處下頜骨頰側(cè)骨質(zhì)輕度膨隆但無(wú)乒乓球樣感，余患處頜骨臨床無(wú)異常；患處有一牙齒為深齲，但所有牙齒無(wú)移位、無(wú)松動(dòng)、無(wú)叩痛、牙髓活力測(cè)試陽(yáng)性；未探及牙周袋（表1）。

2.2.2 影像學(xué) 患者均行全景X線片檢查，表現(xiàn)為病變累及牙位數(shù)不同，2例病變未累及根尖，余病變內(nèi)牙根無(wú)吸收，硬骨板完整，牙周膜清晰；所有病變（7例為單發(fā)單房型；1例為雙發(fā)多房型，發(fā)病部位基本對(duì)稱）呈密度不同的X線透射影、形態(tài)不一（類圓形、卵圓形、肥皂泡樣或不規(guī)則形）、邊界清晰、周圍骨白線完整或不完整或不明顯（表1、圖1）；2例邊緣在牙根間呈扇形，2例在3個(gè)牙根尖下分別見(jiàn)菱形、圓形和長(zhǎng)條形致密影，界限清晰，周圍低密度影環(huán)繞，符合牙骨質(zhì)結(jié)構(gòu)不良（cenmento-osseous dysplasia，COD）表現(xiàn)（圖 1）。

圖1 SBC X線片F(xiàn)ig 1 Roentgenograms of SBC

表1 8例頜骨SBC的臨床、影像、病理特征及手術(shù)方式Tab 1 The clinical，imaging and pathologic features and surgical approach in 8 patients with SBC of jaws

2.3 治療

除2例與牙根無(wú)關(guān)聯(lián)外，余患者術(shù)前行受累牙齒的根管治療，后全麻下翻角形黏骨膜瓣，去除部分頰側(cè)骨質(zhì)，暴露病變行骨腔刮治；下頜骨雙側(cè)病變者，左側(cè)術(shù)中診斷SBC后，考慮對(duì)側(cè)可能為同一疾病，為減少創(chuàng)傷，提出術(shù)后密切隨訪、必要時(shí)手術(shù)的建議，后征得家屬同意未予手術(shù)。

2.4 術(shù)中所見(jiàn)及病理檢查

術(shù)中見(jiàn)皮質(zhì)骨顏色正常，7例無(wú)骨質(zhì)膨隆、骨腔空虛、骨壁粗糙，其中3例可刮取極少量菲薄軟組織，1例骨腔內(nèi)充滿血性液體。因組織量極少，僅1例行病理檢查，鏡下見(jiàn)纖維組織及骨組織（圖2）。

圖2 SBC組織病理學(xué)觀察 （HE，×100）Fig 2 Histopathological observation of SBC （HE，×100）

3 討 論

SBC也稱為“創(chuàng)傷性骨囊腫、孤立性骨囊腫、外滲性骨囊腫、出血性骨囊腫或特發(fā)性骨囊腫”，約占所有頜骨囊腫的1%，其發(fā)病機(jī)制是：頜骨可能在腫瘤變性、與骨生長(zhǎng)期相關(guān)缺陷或創(chuàng)傷性損傷因素影響下，血管系統(tǒng)發(fā)生改變引起出血后缺血，導(dǎo)致無(wú)菌性骨壞死和囊內(nèi)滲液，而滲液中的酶促因子促進(jìn)骨吸收。另有學(xué)者提出創(chuàng)傷性損傷理論適用下頜骨，因?yàn)橄骂M牙及牙槽突易遭受微小創(chuàng)傷，下頜骨相對(duì)上頜骨有較厚的皮質(zhì)骨，其修復(fù)速度較慢［3－4］。盡管 25.2%的患者有創(chuàng)傷史［5］，但正如本組病例，有時(shí)與創(chuàng)傷幾乎沒(méi)有任何關(guān)聯(lián)，這說(shuō)明創(chuàng)傷只是致病因素之一。

系統(tǒng)回顧發(fā)現(xiàn)，女性發(fā)病率比男性略高；確診年齡多在10～20歲；無(wú)論是單發(fā)或多發(fā)病變，下頜發(fā)病率遠(yuǎn)高于上頜（占到96.4%），病變多位于下頜后方（尖牙以后區(qū)域）和上頜前方（兩側(cè)尖牙之間），下頜可出現(xiàn)占據(jù)一個(gè)象限或更為廣泛的病變；臨床檢查絕大多數(shù)患者無(wú)癥狀/體征，少數(shù)出現(xiàn)頜骨膨隆、病變區(qū)牙齒無(wú)活力及牙移位［6］。本組女患者6例，發(fā)生在下頜骨7例，除1例外無(wú)任何癥狀及體征，與文獻(xiàn)報(bào)道基本一致。對(duì)于女性發(fā)病率高的原因，學(xué)者認(rèn)為女性在35歲后會(huì)出現(xiàn)孕酮水平下降，而雌激素和孕酮缺乏會(huì)促進(jìn)骨吸收；另外與SBC發(fā)生相關(guān)的繁茂型牙骨質(zhì)結(jié)構(gòu)不良（florid cemento-osseous dysplasia，F(xiàn)COD）幾乎都發(fā)生在女性，理論基礎(chǔ)是人體生化或激素變化會(huì)引起骨代謝改變，進(jìn)而導(dǎo)致骨溶解［6］。目前病例中有2例女患者在病變區(qū)見(jiàn)到COD似乎也證明了這種關(guān)聯(lián)。就確診年齡，作者認(rèn)為與該年齡段人群，進(jìn)行相關(guān)牙齒治療（如正畸、牙體牙髓治療及拔牙等）相對(duì)集中、接診醫(yī)師依據(jù)治療前全景或錐束CT檢查能及時(shí)發(fā)現(xiàn)病變并轉(zhuǎn)診口腔頜面外科診治有關(guān)。此外，病變較小、病變區(qū)有患牙存在、未行全景片或僅行根尖片檢查、接診醫(yī)師閱片時(shí)只關(guān)注牙齒局部情況和牙齒健康人群，未進(jìn)行影像學(xué)檢查會(huì)導(dǎo)致誤診和漏診SBC。

影像學(xué)檢查能顯示諸多沒(méi)有明顯危險(xiǎn)因素的骨破壞，尤其是全景片能整體評(píng)估頜骨的礦化結(jié)構(gòu)［7］，為最普遍和常規(guī)的診斷手段。全景片上SBC表現(xiàn)為錐形（占8.2%，有圓錐形、半圓錐形、圓錐－半圓錐形和雙圓錐形等4個(gè)亞型）、卵圓形、不規(guī)則形和圓形；病變內(nèi)部多為透射影，有時(shí)見(jiàn)骨小梁、彌散性混濁，邊緣硬化或牙根間陰影呈扇形（占41.7%）；偶見(jiàn)完全或不完全線性無(wú)移位骨折（占0.6%）、未萌出牙齒及牙根吸收；呈單房（占86%）或多房［5］。此外，CT或錐束CT可對(duì)病變區(qū)骨皮質(zhì)薄厚程度和是否穿孔、是否有骨膨隆、下牙槽神經(jīng)管是否移位、是否有房間隔、牙根是否位于骨腔內(nèi)、明確病變范圍及單房/多房改變、是否復(fù)發(fā)等提供信息，而MRI可提示骨腔內(nèi)是否存在內(nèi)容物［5，8－9］。作者認(rèn)為全景片結(jié)合 CT更利于充分了解骨腔形態(tài)結(jié)構(gòu)和觀察疾病轉(zhuǎn)歸，同時(shí)圓形、卵/橢圓形表現(xiàn)可能提示病變?cè)谌S空間同步發(fā)展，而不規(guī)則形、圓錐形或多房表現(xiàn)可能提示病變有一定的侵襲性。由于SBC多數(shù)是在影像檢查中發(fā)現(xiàn)，因此影像鑒別診斷顯得尤為重要，需要注意的是：中央巨細(xì)胞肉芽腫、成釉細(xì)胞纖維瘤在發(fā)病年齡和位置上與 SBC相似［3］；SBC有時(shí)與Stafne骨缺損、動(dòng)脈瘤性骨囊腫、牙源性角化囊性瘤、壁型或單囊型成釉細(xì)胞瘤類似，顯示多房囊性病變時(shí)，常與牙源性角化囊瘤、成釉細(xì)胞瘤和粘液瘤鑒診［4，10－12］；當(dāng)病變區(qū)有患牙或炎癥時(shí)，需與根尖囊腫或根尖周膿腫鑒別［13－14］。

對(duì)于SBC骨腔的處理，最常用刮治術(shù)（本組采用），其次是僅手術(shù)探查［6］，袋形術(shù)、方塊截骨術(shù)、節(jié)段性截骨術(shù)或其聯(lián)合骨瓣修復(fù)［5，15］很少采用。髁突病變可在內(nèi)鏡輔助下進(jìn)行［16］。鑒于口腔頜面外科醫(yī)師考慮到刮治病變時(shí)累及的牙齒可能發(fā)生牙髓感染、壞死及液化，影響治療效果，因此術(shù)前本組患者均行受累牙齒的根管治療，但從SBC病理特點(diǎn)和多數(shù)受累牙有活力的角度考慮，這種處理略顯過(guò)度。所以，對(duì)傾向SBC診斷的患者，暫緩術(shù)前根管治療，術(shù)中如明確診斷，可避開(kāi)骨腔頂壁進(jìn)行刮治以保留牙齒活力［17］，術(shù)后定期行牙髓活力監(jiān)測(cè)。另外有2例刮治時(shí)得到非常少的病理組織而無(wú)法行病理檢查，1例見(jiàn)少量骨組織，分析原因可能是術(shù)者對(duì)空虛或只含血性液體的骨腔持懷疑態(tài)度或搔刮時(shí)擔(dān)心有遺漏區(qū)域（包括骨壁和牙根周圍），所以會(huì)出現(xiàn)反復(fù)搔刮的情況，這就可能有部分骨質(zhì)和或牙周膜組織被刮除。對(duì)于比較小的病變，作者認(rèn)為可以建議患者進(jìn)行臨床觀察，定期復(fù)診，建議3～6個(gè)月，但是前提是病變區(qū)牙齒無(wú)異常，無(wú)臨床體征或癥狀，同時(shí)告知患者和或其家屬病情，獲得知情同意，畢竟明確診斷SBC仍需依靠手術(shù)或病理。

雖然SBC為假性囊腫，無(wú)明顯臨床癥狀，但預(yù)后不盡相同：多數(shù)通過(guò)刮治術(shù)，使骨壁出血、形成血塊并機(jī)化來(lái)修復(fù)骨缺損，無(wú)復(fù)發(fā)；如果牙齒周圍呈扇形表現(xiàn)、病變多發(fā)、病變范圍大、采用手術(shù)探查等更易出現(xiàn)治療后骨腔持續(xù)存在或復(fù)發(fā)的情況，因?yàn)檩^大的病灶或牙齒周圍呈扇形的病灶可能難以形成足夠血塊進(jìn)行骨修復(fù)［6］；有時(shí)未進(jìn)行手術(shù)處理，部分病變可能出現(xiàn)自愈［18－19］。由于頜骨SBC的復(fù)發(fā)率大于20%；腔內(nèi)骨形成的影像學(xué)表現(xiàn)并不一定說(shuō)明將來(lái)會(huì)完全愈合；除非有疼痛和感染等術(shù)后并發(fā)癥，術(shù)后早期復(fù)查間隔時(shí)間太短無(wú)法確認(rèn)骨腔是愈合還是復(fù)發(fā)，因此有學(xué)者建議術(shù)后12～17個(gè)月之間進(jìn)行第一次影像檢查更為合理，因?yàn)樵诖似陂g得以確定大多數(shù)治愈病例，同時(shí)在手術(shù)后1年多也可以確認(rèn)復(fù)發(fā)病例［20－21］。

總之，SBC發(fā)病比較隱匿，多數(shù)在影像學(xué)檢查時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)；病變區(qū)累及牙齒多正常、牙髓有活力；當(dāng)病變小或伴有COD時(shí)，要提高警惕，防止誤診、漏診；手術(shù)以刮治為主，術(shù)中盡量避免傷及根尖牙髓組織；用于病理診斷的組織少或無(wú)，骨腔內(nèi)可能有血性液體；術(shù)后定期影像學(xué)檢查及牙髓活力測(cè)試是保證預(yù)后的主要方法。