兩種軟腭內(nèi)成形腭裂整復(fù)術(shù)療效比較

趙樹蕃，石冰

1.廣州市婦女兒童醫(yī)療中心 口腔醫(yī)學(xué)中心，廣東 廣州 510000；2.四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院 唇腭裂外科，四川 成都 610041

腭裂是口腔頜面部最常見的先天性畸形之一，腭部硬軟組織缺失、肌肉結(jié)構(gòu)和收縮異常等造成腭咽閉合功能不全，影響患者發(fā)音，造成嚴(yán)重后果。手術(shù)是治療腭裂改善腭咽閉合功能的主要手段。臨床研究顯示，2歲以上患者的初期腭裂整復(fù)手術(shù)并不能獲得良好的腭咽閉合及語音效果[1-2]。

腭裂手術(shù)方法的改進(jìn)一直致力于增強(qiáng)軟腭運(yùn)動(dòng)能力、增加軟腭長度及縮小腭咽間隙。軟腭內(nèi)成形術(shù)（intravelar veloplasty，IVV）是重建腭部肌肉、增強(qiáng)軟腭運(yùn)動(dòng)能力的主要術(shù)式，其手術(shù)效果優(yōu)于不進(jìn)行軟腭內(nèi)肌肉重建者，此觀點(diǎn)已得到學(xué)界一致肯定。但回顧文獻(xiàn)不難發(fā)現(xiàn)軟腭內(nèi)成形術(shù)，肌肉的重建方式和程度差異較大[3-4]。傳統(tǒng)的軟腭內(nèi)成形腭裂整復(fù)術(shù)（traditional intravelar veloplasty，TIVV）與徹底的軟腭內(nèi)成形腭裂整復(fù)術(shù)（radical intravelar veloplasty，RIVV）是兩種應(yīng)用最廣泛的IVV術(shù)式，分別代表不同程度的肌肉解剖重建方式。本研究對(duì)兩種術(shù)式的療效進(jìn)行可量化的數(shù)據(jù)分析，以期為2歲以上初期手術(shù)患者最佳治療方案的選擇提供參考。

1 資料和方法

1.1 一般資料 選取1985年至2013年于華西口腔醫(yī)院唇腭裂外科住院治療的2歲以上初期腭裂患者的臨床資料，按照手術(shù)方法不同分為2組：TIVV組與RIVV組。納入標(biāo)準(zhǔn)：①完成初期腭裂整復(fù)術(shù)；②年齡≥2歲；③肌肉重建方法為IVV；④臨床資料及語音資料完整。排除標(biāo)準(zhǔn)：①綜合征型唇腭裂；②聽力損失；③認(rèn)知、發(fā)育遲緩；④神經(jīng)運(yùn)動(dòng)疾病或心理障礙。本研究納入220例初期腭裂整復(fù)術(shù)后患者，年齡4.0（2.6，6.1）歲，手術(shù)年齡2～24歲。收集出生日期、性別、腭裂類型、手術(shù)年齡、手術(shù)記錄和術(shù)后語音評(píng)估資料。

1.2 方法

1.2.1 手術(shù)方法：TIVV將腭腱膜及腭肌于硬腭后緣游離，從鼻腔黏膜上解剖分離腭肌，與對(duì)側(cè)縫合重建形成倒U型或倒V型肌肉環(huán)[3]。RIVV將軟腭部肌肉、腱膜連同腭帆提肌從鼻腔黏膜上小心剝離下來，于雙側(cè)翼鉤的后外側(cè)深面可觀察到呈圓柱狀的紫紅色提肌束為腭帆提肌，作為一個(gè)整體向后旋轉(zhuǎn)重置至水平位置，兩端肌束對(duì)位縫合形成橫形肌肉環(huán)，恢復(fù)腭帆提肌環(huán)正常的解剖形態(tài)[2]。見圖1。

圖1 2種手術(shù)方法圖示

1.2.2 臨床資料：本研究選取2歲以上腭裂患者為主要研究對(duì)象，2～5歲為學(xué)齡前期，5歲以上口語的理解和產(chǎn)生基本與成人持平，因而將手術(shù)年齡分為2～5歲組及≥5歲組進(jìn)行比較[5]。將術(shù)者經(jīng)驗(yàn)劃分為低年資外科醫(yī)師（5～10年的手術(shù)經(jīng)驗(yàn)）和高年資外科醫(yī)師（10年以上的手術(shù)經(jīng)驗(yàn)）進(jìn)行比較[6]。腭裂類型分為：不完全性腭裂（incomplete cleft palate，ICP）、單側(cè)唇腭裂（unilateral cleft lip and palate，UCLP）、雙側(cè)唇腭裂（bilateral cleft lip and palate，BCLP）及黏膜下腭裂 （submucosa cleft palate，SMCP）。

1.2.3 語音評(píng)估：語音評(píng)估是評(píng)價(jià)腭裂術(shù)后療效的關(guān)鍵手段，由2位有10年腭裂語音評(píng)估經(jīng)驗(yàn)的病理語音師執(zhí)行。語音評(píng)估的時(shí)間至少為術(shù)后6個(gè)月，為肌肉功能恢復(fù)預(yù)留充足的時(shí)間。語音評(píng)估標(biāo)準(zhǔn)參照HENNINGSSON等[7]第十屆國際唇腭裂及顱面裂會(huì)議通過的語音評(píng)估標(biāo)準(zhǔn)，包括測(cè)試共鳴狀況的3個(gè)元音測(cè)試句和包含壓力性輔音、低壓力性輔音及混合鼻音的10個(gè)測(cè)試短句。共鳴及鼻漏氣被劃分為0～3共4個(gè)等級(jí)。正常共鳴（等級(jí)0）同時(shí)不存在鼻漏氣（等級(jí)0）者為腭咽閉合完全（velopharyngeal closure，VPC）。存在中重度高鼻音（等級(jí)2和3）伴或不伴有持續(xù)性鼻漏氣（等級(jí)2和3）為需接受二期手術(shù)，腭咽閉合不全（velopharyngeal insufficiency，VPI）。對(duì)少量判定有爭議的個(gè)案，應(yīng)用鼻咽纖維鏡復(fù)核腭咽閉合狀況。存在輕度高鼻音（等級(jí)1）或可聞及非持續(xù)性鼻漏氣（等級(jí)1）其中的一種，考慮為邊緣性腭咽閉合不全，綜合鼻咽纖維鏡及頭側(cè)發(fā)音位X線片，明確腭咽閉合功能的判定[8]。

1.3 統(tǒng)計(jì)學(xué)處理方法 采用SPSS22.0進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析。計(jì)量資料以M（P25，P75）表示，2組間比較采用Mann-Whitney檢驗(yàn)。計(jì)數(shù)資料以頻數(shù)（%）表示，2組間腭裂類型、手術(shù)年齡分布、術(shù)者經(jīng)驗(yàn)以及腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率、腭瘺發(fā)生率采用χ2檢驗(yàn)或Fisher精確檢驗(yàn)；2組間高鼻音和鼻漏氣程度比例的比較采用Mann-Whitney檢驗(yàn)。以手術(shù)年齡、腭裂類型、術(shù)者經(jīng)驗(yàn)和手術(shù)方法為自變量，VPI發(fā)生率為因變量進(jìn)行多因素logistic回歸模型分析并依據(jù)兩種手術(shù)方法行亞組分析。P＜0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 一般資料 2組患者性別、腭裂類型、手術(shù)年齡及施術(shù)者的手術(shù)經(jīng)驗(yàn)差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。所有患者中，29.55%的患者腭裂術(shù)后發(fā)生VPI，需要行二期手術(shù)改善閉合狀態(tài)。2組患者腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率、腭瘺發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞ 0.05）。見表1。

2.2 語音評(píng)估效果 語音評(píng)估效果顯示，2組患者高鼻音和鼻漏氣情況差異均無統(tǒng)計(jì)意義（P=0.206、0.792），見表2-3。

表1 患者的一般資料

表2 2組患者高鼻音程度比較[例（%）]

表3 2組患者鼻漏氣程度比較[例（%）]

2.3 手術(shù)年齡 所有患者中，2～5歲組腭裂術(shù)后VPI的發(fā)生率低于≥5歲組（P＜0.05）。2～5歲組中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P=0.619）；≥5歲患者中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI的發(fā)生率差異也無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P=0.057），此結(jié)果提示隨患者手術(shù)年齡的增加，兩種術(shù)式的差異逐漸增大。TIVV組中，不同手術(shù)年齡腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。RIVV組中，不同手術(shù)年齡腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05），提示RIVV可能更適用于2～5歲組。見圖2。

2.4 腭裂類型 相同腭裂類型組內(nèi)，TIVV組和RIVV組間腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。所有患者及同一個(gè)手術(shù)組內(nèi)，不同腭裂類型術(shù)后VPI發(fā)生率差異也無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。見圖3。

圖2 手術(shù)年齡對(duì)術(shù)后VPI發(fā)生率的影響

圖3 腭裂類型對(duì)VPI發(fā)生率的影響

2.5 手術(shù)經(jīng)驗(yàn) 相同手術(shù)經(jīng)驗(yàn)組內(nèi)，TIVV組和RIVV組間腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞ 0.05）；所有患者及同一個(gè)手術(shù)組內(nèi)，高年資組和低年資組間腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義 （P＞0.05）。見圖4。

圖4 手術(shù)經(jīng)驗(yàn)對(duì)VPI發(fā)生率的影響

2.6 多因素logistic回歸分析結(jié)果 所有患者的logistic回歸分析結(jié)果顯示，唯一顯著相關(guān)的影響因素是初期腭裂手術(shù)的年齡。腭裂手術(shù)年齡每增加1歲，腭裂術(shù)后VPI的發(fā)生風(fēng)險(xiǎn)會(huì)增加1.107倍（OR= 1.107，95%CI=1.037～1.181，P=0.002），見表4。TIVV亞組logistic回歸分析顯示以上因素均不影響手術(shù)效果，RIVV亞組logistic回歸分析手術(shù)年齡是手術(shù)效果的影響因素（OR=1.102，95%CI=1.025～1.185，P=0.009）。

表4 所有患者的多因素logistic回歸分析結(jié)果

3 討論

探尋適宜的手術(shù)方法、有效提高錯(cuò)過最佳手術(shù)時(shí)機(jī)患者的腭咽閉合功能是學(xué)者們關(guān)注的焦點(diǎn)難題。本研究結(jié)果提示：手術(shù)年齡是影響該類患者腭裂手術(shù)效果的唯一因素；TIVV與RIVV兩種術(shù)式對(duì)2歲以上腭裂患者的手術(shù)效果及并發(fā)癥的影響差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，但RIVV更適用于2～5歲患兒。

TIVV與RIVV最主要的區(qū)別是肌肉的解剖重建程度，2008年ANDRADES等[3]回顧分析了此兩種方法在12個(gè)月患者中的應(yīng)用，RIVV顯著提高了腭咽閉合功能且不增加術(shù)后并發(fā)癥的發(fā)生率。而本研究結(jié)果顯示，盡管RIVV組實(shí)施了更徹底的肌肉解剖，但在2歲以上腭裂患者中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。這可能由于回顧性研究的偏倚、混雜因素和樣本量少等造成。也有學(xué)者認(rèn)為肌肉重建術(shù)較大的創(chuàng)面導(dǎo)致肌纖維化、瘢痕組織增生，可能在一定程度上降低軟腭肌肉重建的效果[9]。但筆者針對(duì)兩種術(shù)式設(shè)計(jì)的隨機(jī)對(duì)照研究發(fā)現(xiàn)，腭裂術(shù)后TIVV組與RIVV組間最大有效軟腭延伸度與最大有效軟腭延伸率之間的差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，提示RIVV沒有因手術(shù)瘢痕影響軟腭重建的效果，能有效改善軟腭的運(yùn)動(dòng)功能[10]。RIVV手術(shù)操作技巧TSE 等[4]推薦采用從前向后、從外側(cè)至內(nèi)側(cè)的解剖方式，在肌肉和黏膜分界明顯處進(jìn)行解剖成功率高，并可在鼻腔黏膜上留下薄層肌肉便于縫合。筆者認(rèn)為RIVV作為肌肉重建方式中目前最優(yōu)的演變方式，將逐漸得到全世界更大范圍的認(rèn)同。

另一方面，ABDOLLAHI等[11]指出，比較兩種術(shù)式時(shí)應(yīng)考慮軟腭延長的程度。軟腭肌肉的旋轉(zhuǎn)重置及水平重建可以使軟腭本身得到一定程度靜態(tài)的延長，RIVV增加軟腭的運(yùn)動(dòng)功能，有效軟腭長度得到延長[12]。本研究中TIVV為早期的手術(shù)方式，采用Veau-Wardill-Kilner兩瓣切口設(shè)計(jì)，后期逐漸過渡到Langenbeck雙蒂瓣切口配合TIVV及RIVV行腭裂整復(fù)術(shù)，故TIVV組可獲得更長的軟腭延伸進(jìn)而有助于腭咽閉合。這可能是導(dǎo)致本研究中TIVV組與RIVV組術(shù)后VPI發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義的原因所在，但早期術(shù)式對(duì)生長發(fā)育的影響也不容忽視。Furlow反向雙Z成形術(shù)兼具軟腭肌肉重建及延長的雙重效果，但其較適用于腭隱裂、軟腭裂等裂隙較窄的患者。SULLIVAN等[13]報(bào)道了兩瓣法配合TIVV、Furlow法與咽后壁瓣三種術(shù)式治療4歲以上的腭隱裂患者的療效，結(jié)果顯示Furlow腭咽閉合率更高。在改良的IVV中，20世紀(jì)70年代Peter Randall提出將兩側(cè)肌束重疊縫合可以縮緊腭咽肌環(huán)，提高腭咽閉合率。Furlow法增加軟腭長度的同時(shí)把肌肉恢復(fù)至橫向并以重疊的方式重建，呈現(xiàn)功能性的張力狀態(tài)，使軟腭的長度、厚度及動(dòng)度均有提升。2014年石冰[14-15]發(fā)布應(yīng)用Furlow的切口設(shè)計(jì)形式，增加軟腭的長度，同時(shí)行RIVV，最大限度地重建腭帆提肌的 Sommerlad-Furlow創(chuàng)新術(shù)式。手術(shù)建立鼻咽側(cè)壁松弛切口，將完全性腭裂的口、鼻腔裂隙分別變?yōu)镮CP，而并不增加術(shù)后腭瘺率的風(fēng)險(xiǎn)[16]。2015年NGUYEN等[17]報(bào)道了做RIVV并行肌肉交疊縫合縮緊腭部肌肉環(huán)的軟腭內(nèi)重建術(shù)（Overlapping-IVV），此方法鼻腔黏膜采用直線切口設(shè)計(jì)，口腔黏膜采用Furlow切口設(shè)計(jì)。兩種組合的創(chuàng)新術(shù)式均取得了更好的語音效果及更低的腭咽閉合不全率[18-19]。本研究RIVV組中，不同手術(shù)年齡腭裂術(shù)后VPI率差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，提示隨著患者手術(shù)年齡的增加，軟腭長度對(duì)于術(shù)后效果的重要性逐漸增強(qiáng)，組合術(shù)式是改善RIVV術(shù)后軟腭長度不足的方案，可能更適用于2歲以上患者的治療，但仍需進(jìn)一步的臨床研究證實(shí)。

BECKER等[20]在其研究中提及手術(shù)年齡的增加可能會(huì)影響RIVV的效果。本研究logistic回歸分析及RIVV亞組分析結(jié)果顯示，手術(shù)年齡是術(shù)后VPI發(fā)生率的重要影響因素，隨著手術(shù)年齡的增加，腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率也相應(yīng)增加。這與國內(nèi)外學(xué)者就腭裂年齡對(duì)術(shù)后語音狀況的研究結(jié)果[21-22]相一致。基于研究結(jié)果及我們前期治療經(jīng)驗(yàn)，對(duì)于2歲以上錯(cuò)過最佳腭裂手術(shù)年齡患者，建議手術(shù)應(yīng)盡早完成，在封閉裂隙的同時(shí)盡可能采用RIVV手術(shù)延長有效軟腭長度，并聯(lián)合延長軟腭的切口設(shè)計(jì)（如Furlow 法等），才能取得更好的腭咽閉合功能。

眾多研究力求闡明腭裂類型與手術(shù)效果之間的關(guān)系，但結(jié)果卻存在廣泛爭議。多數(shù)學(xué)者認(rèn)為腭裂術(shù)后VPI發(fā)生率與腭裂類型的嚴(yán)重程度呈正比[23]。而另一些研究則表明，單側(cè)完全性腭裂術(shù)后語音效果優(yōu)于硬軟腭裂術(shù)后，推測(cè)犁骨附著的程度影響腭部發(fā)育為可能的影響因素。另單純性腭裂的患者術(shù)后語音效果較差，這可能與單純性腭裂患者中伴有某些不易辨識(shí)的綜合征有關(guān)[21]。本研究中不同腭裂類型術(shù)后VPI的發(fā)生率差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，logistic 回歸分析結(jié)果提示腭裂類型不是術(shù)后VPI率的影響因素。因此，我們認(rèn)為腭裂類型對(duì)術(shù)后的臨床結(jié)果無顯著影響。

研究表明，手術(shù)經(jīng)驗(yàn)的增加可有效降低腭裂術(shù)后VPI的發(fā)生率[3]，但也有研究并不支持這一觀 點(diǎn)[24]。本研究示，2歲以上患者的腭裂手術(shù)不論由高年資醫(yī)師執(zhí)刀還是由低年資醫(yī)師操作，術(shù)后效果差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。Logistic回歸分析結(jié)果顯示，手術(shù)經(jīng)驗(yàn)不是影響二期手術(shù)發(fā)生率的一個(gè)因素，提示適合的手術(shù)方案確定后，如低年資外科醫(yī)師規(guī)范操作也能取得近同于高年資外科醫(yī)師的手術(shù)效果。

綜上所述，對(duì)腭裂術(shù)式的比較研究的目的不是找出一種最完美的手術(shù)方法，而是針對(duì)不同患者選擇最適合的手術(shù)方案。RIVV作為安全有效的軟腭功能重建術(shù)，具有廣泛的適用性。但延長軟腭的手術(shù)方式則因人而異，尤其是小下頜等矢狀向嚴(yán)重不足的患者，盲目延長可能會(huì)增加術(shù)后睡眠呼吸困難的概率[25]。RIVV有可能更適合2～5歲患兒，此結(jié)果啟示隨著患者手術(shù)年齡的增加，軟腭長度對(duì)于術(shù)后效果的重要性逐漸增強(qiáng)，可能更適合應(yīng)用SF等腭裂整復(fù)新方法。然而，兩種手術(shù)的治療效果未來尚需高質(zhì)量隨機(jī)對(duì)照臨床研究進(jìn)一步驗(yàn)證。