應用改良Pemberton骨盆截骨術治療6歲以上發(fā)育性髖關節(jié)發(fā)育不良患兒的中期隨訪結果

李岱鶴 劉萬林 韋宜山 白銳 趙振群 王勇 孫超 孫亮

發(fā)育性髖關節(jié)發(fā)育不良(developmental dysplasia of the hip, DDH)是一種常見的兒童期髖關節(jié)病理改變，通常表現為系列性形態(tài)異常[1]。DDH的早期診斷和治療對于獲得滿意的結果至關重要，而對延誤治療導致的或治療后殘余的髖關節(jié)發(fā)育不良通常需要借助手術治療。與低齡兒童相比，大齡(≥6歲)兒童DDH的治療更具挑戰(zhàn)性。這是由于隨著時間的推移，DDH患兒髖關節(jié)的各個面軟骨厚度減少，關節(jié)囊變形攣縮，反轉的關節(jié)盂唇位置固定，圓韌帶增厚，髖臼內纖維組織填充，股骨頭形態(tài)不規(guī)則，股骨近端旋前等病理改變更加復雜[2-3]。我們采用改良Pemberton骨盆截骨術聯合或不聯合股骨轉子下旋轉短縮截骨術治療大齡DDH患兒，獲得了令人滿意的療效，現報道如下。

資料與方法

一、資料

1.病例納入與排除標準：(1)病例納入標準：①年齡 6～15 歲，診斷為DDH；②采用切開復位改良Pemberton骨盆截骨術伴或不伴股骨轉子下旋轉短縮截骨術治療；③隨訪時間≥24個月；④臨床資料和影像學資料完整。(2)病例排除標準：①手術時年齡<6歲；②隨訪時間<24個月；③臨床和(或)影像學資料不完整。

2.一般臨床資料：對 2001年1月至2017年12月內蒙古醫(yī)科大學第二附屬醫(yī)院小兒骨科采用改良Pemberton骨盆截骨術聯合或不聯合股骨轉子下旋轉短縮截骨術一期治療的DDH患兒60例(74 髖)的臨床資料進行回顧性分析。其中男22例，女38例；手術年齡(8.20±2.56)歲；左側20例，右側26例，雙側14例。術前Tonnis分級：Ⅱ級38髖(51.35%)，Ⅲ級10髖(13.51%)，Ⅳ級26髖(35.14%)。聯合應用股骨轉子下旋轉短縮截骨52例(61髖)，未聯合應用股骨轉子下旋轉短縮截骨8例(13髖)。初次治療50例(64髖)，殘余畸形治療10例(10髖)。依年齡將全部患兒分為6歲≤年齡<8歲和年齡≥8歲2組。

二、方法

1.手術方法：行全身麻醉或腰部連續(xù)硬膜外阻滯麻醉，患兒取仰臥位，患髖墊高。采用 Smith-Peterson切口，常規(guī)顯露髖關節(jié)，取得同心圓復位后緊縮縫合關節(jié)囊。如患髖為完全脫位接受首次治療或殘余畸形股骨前傾角≥40°，則行股骨近端旋轉短縮內翻截骨術。改良Pemberton骨盆截骨術：在坐骨切跡水平，于髂骨內側和外側骨膜下分別置入1個寬剝離子或拉鉤，充分暴露髖臼的前下部、頂部及后部。借助術中透視確定截骨高度。采用30°角骨刀進行截骨，始于髂前下棘稍上方的髂骨外板，在不截斷髂骨內板的前提下繞髖臼前方、上后方及下方截骨。術中多次定位，以確定髂骨外板的截骨厚度約為髂骨厚度的1/3，截骨深度接近“Y”形軟骨，截骨限于髂骨內板和外板之間，不進入髖臼，截骨以遠包含髖臼前下至后方約2/3髖臼緣。用撐開器分開截骨間隙，使髖臼向前、外側和下方旋轉，并改變朝向，術中定位確保覆蓋滿意。從髂嵴前方取適宜大小的三面皮質髂骨嵌插植骨于撐開的截骨間隙，以獲得股骨頭的理想覆蓋。對移植骨塊無需行內固定。再次活動患肢檢查髖關節(jié)復位后穩(wěn)定性，并行術中定位確認。

2.術后處理：對個別患兒術后行髖人字石膏固定6～8周；大部分配合手術較好的患兒不需要石膏固定。4～6周后行股四頭肌訓練及髖關節(jié)功能鍛煉并逐漸負重。對術后4～6個月髖關節(jié)功能仍不令人滿意者及時行麻醉下活動髖關節(jié)。

3.隨訪：對術后行髖人字石膏固定患兒，術后6～8周首次門診復查；對無石膏固定患兒，術后4～6周首次門診復查。首次復查攝骨盆正位X線，并指導患兒進行臀、腿肌力和髖關節(jié)功能鍛煉。二次復查時間為首次復查后的1個月，主要評估經康復訓練后的臀、腿肌力和髖關節(jié)功能。后期復查計劃：術后1年內，每半年復查1次；1年后每年復查1次；復查時攝骨盆正位X線并評估髖關節(jié)功能。

4.評估指標：采用McKay臨床評定標準(表1)對手術臨床效果進行評價[4]。采用 Severin 影像學評定標準(表2)對骨盆正位X線表現進行評價[5]。采集術前髖臼指數(acetabulum index，AI)和Tonnis分級以及末次隨訪AI和中心邊緣角(center edge angle，CEA)并進行比較；依據末次隨訪骨盆正位X線，記錄股骨頭缺血壞死(avascular necrosis，AVN)發(fā)生例數及相應的Kalamchi-MacEwen分型。

表1 McKay臨床評價標準

表2 Severin影像學評價標準

結 果

本研究組隨訪時間(5.86±3.63)(2～17)年。末次隨訪結果：AI=(14.11±5.76)°，與術前(37.18±10.68) °相比減少(23.07±11.80)°；CEA=(38.59±11.14)°；發(fā)生AVN 12例(14髖)(20%，18.9%)，其中Kalamchi-MacEwen分型Ⅱ型10例[16.67%，12髖(16.22%)]，Ⅲ型1例[1.67%，1髖(1.35%)]，Ⅳ型1例[1.67%，1髖(1.35%)]；Severin評價優(yōu)21髖(28.38%)，良32髖(43.24%)，可19髖(25.68%)，差2髖(2.70%)，優(yōu)良率為71.6%；McKay評價優(yōu)34髖(45.95%)，良21髖(28.38%)，可19髖(25.68%)，優(yōu)良率為74.3%。2個年齡組McKey和Severin評價結果差異均無統(tǒng)計學意義(均P>0.05)。見表3。

表3 2個年齡組末次隨訪McKay與Severin評價結果的比較[n(%)]

影響術后McKay和Severin評價結果的單因素均為是否出現AVN(均P<0.001)和術前Tonnis分級(P=0.002，<0.001)(表4)。對單因素篩選結果中存在統(tǒng)計學意義的單因素進行多因素篩選，針對術后McKay和Severin評價結果的多因素篩選選擇Logistic回歸模型，結果顯示Tonnis分級為Ⅲ～Ⅳ級和發(fā)生AVN是危險因素(表5)。

表4 術后McKay與Severin評價結果影響因素的單因素篩選結果[n(%)]

表5 影響術后療效的多因素篩選結果

典型病例見圖1～3。

圖1 患兒女，6歲。右側DDH, Tonnis Ⅳ度,行改良Pemberton骨盆截骨術+股骨近端旋轉短縮內翻內固定術 A 術前骨盆正位X線 B 11.5歲，術后5.5年，末次隨訪X線，Severin評價為優(yōu) C 11.5歲末次隨訪髖關節(jié)功能良好，McKay評價為優(yōu) 圖2 患兒女，6歲。左側DDH,Tonnis Ⅲ度,行改良Pemberton骨盆截骨術+股骨近端旋轉短縮內翻內固定術 A 術前骨盆正位X線 B 術后6個月X線 C 13歲，術后7年X線 D 23歲，術后17年，末次隨訪X線，Severin評價為優(yōu) E 23歲末次隨訪髖關節(jié)功能良好，McKay評價為優(yōu) 圖3 患兒女，11歲。右側髖關節(jié)殘余畸形，半脫位, Tonnis Ⅱ度，行改良Pemberton骨盆截骨術+股骨近端旋轉短縮內翻內固定術 A 術前骨盆正位X線B 13歲，術后2年X線 C 14歲，術后3年末次隨訪X線，Severin評分為優(yōu) D 14歲末次隨訪髖關節(jié)功能良好，McKay評分為優(yōu)

討 論

通常情況下，為適應不同時期髖關節(jié)的病理改變，DDH的治療方案主要依據患兒年齡選擇，基本共識為DDH患兒年齡越大其治療方案越復雜，治療結果不良率越高[1,6]。一般認為DDH患兒手術治療的上限年齡在8歲，在8歲之后治療的并發(fā)癥所帶來的結果可能并不比未治療的臨床效果好[7-8]。即便如此，許多學者對大齡DDH患兒仍秉持積極的治療態(tài)度，力圖通過努力盡可能獲得股骨頭和髖臼的同心圓匹配。Salter等[9-10]在1961年報道Salter截骨術時提出該術式適用于18個月～6歲DDH患兒，但在其后續(xù)報道中證實Salter截骨術在大多數符合適應證的青少年甚至成人DDH患者中亦獲得成功。同樣，Pem-berton[6]在1965年報道Pemberton術式時認為該術式適用于年齡跨度較大的患兒，其納入的91例患兒(115髖)年齡為1～12歲，其中50%年齡>4歲，治療均獲得了相對滿意的結果。

本研究采用的改良Pemberton截骨術，為我科在近30年應用Pemberton截骨術的過程中不斷加以改進而形成，其在大齡DDH患兒治療中也取得了令人滿意的結果。該術式與傳統(tǒng)Pemberton術式的主要區(qū)別在于骨刀行進路線位于髂骨內外板之間，繞髖臼前方、上后方和下方截骨，始終保持髂骨內板完整，力爭實現髖臼理想覆蓋。該術式與San Diego術式在形式上類似，區(qū)別是并未切斷坐骨大切跡，骨刀止于坐骨大切跡前方，形成相對完整的繞髖臼前方、上方和后方的弧形截骨。該術式與Dega截骨術的區(qū)別在于Dega截骨遠端在離坐骨切跡1 cm處停止，并未彎向“Y”型軟骨。因此，改良Pemberton截骨術的技術特點包括髂骨內外板間截骨，未切斷坐骨大切跡，截骨遠端彎向“Y”型軟骨。經過臨床應用證實改良Pemberton截骨術有如下優(yōu)勢：①可保留原始骨盆的完整性；②對下翻外翻髖臼不需要內固定；③對6歲以上患兒不需要行外固定；④矯形效果好，髖臼前外側覆蓋令人滿意，截骨下壓后的弧形髖臼更加順應股骨頭的外形，從而使股骨頭和髖臼匹配更好；⑤適用患者年齡廣泛。該術式的適應證包括髖臼發(fā)育不良或髖關節(jié)半脫位(髖臼大而股骨頭小)、髖臼淺平且更多向前外側傾斜、髖關節(jié)完全脫位(髖臼大而股骨頭小)以及神經源性DDH(由腦癱、脊髓脊膜膨出等引起)；其絕對禁忌證包括股骨頭與髖臼基本相稱、髖臼小而股骨頭大以及DDH殘余髖臼內壁增厚，相對禁忌證為“Y”型軟骨閉合。

目前，治療DDH的手術方式有多種，治療目的均為實現髖臼對股骨頭的良好覆蓋并維持髖關節(jié)的穩(wěn)定。其中骨盆截骨技術分為3類：①髖臼再定向截骨(Salter截骨，triple截骨、PAO截骨)；②髖臼成形術(Pemberton截骨、Dega截骨、San Diago截骨)；③髖臼擴大術(Chiari截骨，Staheli髖臼擴大？)?，F有文獻證實，在排除患者年齡和特殊病理改變因素的前提下，沒有一種術式整體優(yōu)于另一種術式[11]。另外，目前尚無高質量系統(tǒng)性回顧研究或薈萃分析研究對多種骨盆截骨手術技術的臨床和放射學結果進行比較，更多報道局限于病例系列研究和研究者個人的臨床經驗[12]。醫(yī)生對所選擇術式的深刻理解以及規(guī)范熟練的操作對于術后結果至關重要。

本研究中年齡<8歲組與≥8歲組患兒的McKay和Severin評價結果差異均無統(tǒng)計學意義(均P>0.05)，原因可能有以下3個方面：第一，本研究排除了年齡<6歲的DDH患兒，因此術后療效組間差異可能不如患者年齡跨度較大的研究項目顯著。第二，年齡≥6歲DDH患兒，原發(fā)和繼發(fā)癥狀可能均不如低齡DDH患兒隨年齡增長進展顯著，且術后隨生長發(fā)育再發(fā)生惡變的概率可能相對較低。可類比兒童發(fā)育中后期骺板損傷引發(fā)畸形的治療，為避免過早手術術后畸形復發(fā)，需要等待骨骼接近成熟或成熟后再行手術矯正，以獲得更高的手術成功率和術后療效穩(wěn)定性。第三，髖臼重塑潛力在6歲以后急劇下降[13]。 因此在6歲后實施骨盆截骨術，髖臼重塑潛能可能已下降到不足以影響術后效果的水平，即6歲后年齡因素可能相對次要甚至不影響預后。

本研究證實了我們前期發(fā)表的研究結論，即術前Tonnis分級較高和AVN的出現是術后髖關節(jié)功能不理想的危險因素[14]。Wyles等[2]對288例PAO術后患者進行了回顧性分析，證實術前Tonnis分級較高的DDH進展到需行全髖關節(jié)置換術的可能性顯著增加；甚至認為可以根據Tonnis分級狀況(包括PAO術后和未治療的DDH)對未來患者5年和10年預后進行預測。先前規(guī)模更大的隊列研究和時間更長的隨訪研究結果也已證明，Tonnis分級較高的DDH患者接受治療后預后更差[11，15-17]。Li等[18]對79例接受切開復位治療的晚期DDH患兒的臨床和影像學資料進行了回顧性分析，結果證實出現AVN是髖關節(jié)功能不滿意的獨立危險因素。Roposch等[19]也報道了類似的結果。本研究組AVN發(fā)生率為18.9%(12例，14髖)，其中術前Tonnis Ⅳ級9髖(64.29%)，Tonnis Ⅲ級2髖(14.29%)，Tonnis Ⅱ級3髖(21.42%)。發(fā)生AVN的術后McKay和Severin中+差的評價率分別是沒有發(fā)生AVN組的18.55倍和36.84倍(表5)。AVN的發(fā)生與DDH治療中的多方面因素相關。Pemberton[6]在1965年曾報道，在髖關節(jié)完全脫位患兒，復位后股骨頭相對髖臼較小，同時在髖關節(jié)半脫位患兒為防止復位股骨頭滑向外側假臼，保證股骨頭復位后的穩(wěn)定性，建議對髖臼行極度下壓，提出了“負髖臼角”的概念。而Alassaf[20]認為過度下壓髖臼可增加再脫位的風險，同時使股骨髖臼撞擊綜合征(femoroacetabular impingement， FAI)和AVN的發(fā)生率增加。Wu等[21]報道因過度下壓髖臼，使股骨頭下移明顯，AVN的發(fā)生率可達51%。在臨床實踐過程中我們逐漸摒棄了Pemberton的觀點，認為適度下壓至保持骨性髖臼角15°～25°可較好地維持股骨頭的穩(wěn)定性，同時減少術后AVN的發(fā)生。

本研究組患兒手術年齡已遠超最佳治療年齡范圍，通過術前影像學檢查結果即可預期部分患兒術后可能出現AVN、髖關節(jié)功能不良和疼痛等并發(fā)癥。而末次隨訪未見再次脫位、截骨吸收和髖臼覆蓋不良，出現AVN 12例[20%，14髖(18.9%)]，Severin評分優(yōu)良率為71.6%，McKay評分優(yōu)良率為74.3%。2例Severin評分為差的患兒均為雙側DDH，術前Tonnis分級雙側均為Ⅳ級。其中1例手術年齡為6歲，末次隨訪為術后11年；另1例手術年齡為7歲11個月，末次隨訪為術后5年。Severin評分為差的一側均出現不同程度髖關節(jié)半脫位，Shenton線不連續(xù)，但均未見假臼形成。對側Severin評價分別為優(yōu)和可。這2例患兒末次隨訪McKay評價均為可，Severin評價為差的一側均出現髖關節(jié)活動部分受限，跛行步態(tài)。

對大齡DDH患兒行手術治療的目的是防止和延緩潛在關節(jié)炎的發(fā)生，以期改善甚至逆轉退行性疾病的進展，避免患者在相對年輕的年齡需要關節(jié)置換[22]。部分骨盆截骨術只適用于沒有早期關節(jié)炎的患者，治療目標的實現依賴于對手術適應證和禁忌證的嚴格遵守以及對一定的先決條件和手術技術細節(jié)的掌控。本研究嘗試了一種新的截骨術(暫且以改良Pemberton截骨術命名)，取得了較好的臨床及放射學效果。該技術也存在一些局限性：①較其他單一髂骨截骨技術復雜，較難掌握，學習曲線長；②改變了髖臼的形態(tài)容積；③如矯形過度，易造成股骨頭和髖臼不匹配；④該截骨為單一方向截骨，無法達到股骨頭和髖臼全方位匹配。

綜上所述，采用改良Pemberton骨盆截骨術治療6歲以上兒童DDH有效且安全，出現AVN和術前Tonnis分級較高是影響術后療效的獨立危險因素。