左環(huán)指創(chuàng)傷性骨化性肌炎1例報(bào)道

丁向東，楊 光，崔樹(shù)森

(吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院，吉林 長(zhǎng)春130033)

1 臨床資料

患者，女，37歲，入院2個(gè)月前鐵簽子扎傷左環(huán)指，當(dāng)時(shí)由于開(kāi)放性創(chuàng)口小，未處理。5天后出現(xiàn)創(chuàng)口疼痛，指體腫脹。在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行X線檢查后，行熱水浴觀察。11天后仍未好轉(zhuǎn)，又遂行中藥外敷、靜脈用青霉素治療，但環(huán)指腫脹、疼痛進(jìn)行性加重，伴活動(dòng)受限，來(lái)我院就診。

入院專科檢查：左環(huán)指近節(jié)指體明顯腫脹，指體尺側(cè)偏斜，皮膚表面可見(jiàn)中藥膏殘留。腫脹部位皮色紫紅，皮膚質(zhì)硬，皮溫略高，觸痛劇烈；環(huán)指掌指關(guān)節(jié)、近指間關(guān)節(jié)主被動(dòng)屈伸活動(dòng)障礙，遠(yuǎn)指間關(guān)節(jié)活動(dòng)尚可，中、小指掌指關(guān)節(jié)因疼痛主被動(dòng)屈伸活動(dòng)也受限。

正斜位X線片見(jiàn)左環(huán)指近節(jié)指骨掌橈側(cè)可見(jiàn)不規(guī)則形狀骨樣密度影，近節(jié)局部可見(jiàn)骨膜反應(yīng)。CT見(jiàn)中心低密度，邊緣環(huán)形骨樣密度團(tuán)塊影，與正常指骨邊界不清。MRI見(jiàn)環(huán)指近節(jié)團(tuán)狀等T1、長(zhǎng)T2信號(hào)影，內(nèi)可見(jiàn)更長(zhǎng)T2信號(hào)影，邊界尚清，增強(qiáng)掃描病灶邊緣呈明顯強(qiáng)化，病灶局部與左手第4近節(jié)指骨分界不清，周圍軟組織腫脹(圖1)?；?yàn)檢查無(wú)明顯異常。

圖1 左環(huán)指近節(jié)指骨旁見(jiàn)團(tuán)狀異常信號(hào)影，呈等T1，長(zhǎng)T2信號(hào)影

于全麻下手術(shù)治療。切開(kāi)后見(jiàn)皮膚及皮下組織腫脹明顯，粘液樣滲出，近節(jié)指骨橈側(cè)成骨明顯，骨樣腫物包膜完整，侵及屈指肌腱腱鞘，腱鞘周圍滑膜增生明顯，將侵及腱鞘給予切除，完整剝離腫物切除。術(shù)后病理回報(bào)鏡下可見(jiàn)區(qū)帶結(jié)構(gòu)，從中心到周邊可見(jiàn)增生明顯的梭形纖維母細(xì)胞、骨樣組織及成熟的骨小梁，梭形細(xì)胞分裂象符合骨化性肌炎。術(shù)后隨訪3個(gè)月，復(fù)查左手正斜位片，未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

2 討論

骨化性肌炎本質(zhì)上是一種異位骨化性病變，指在骨骼系統(tǒng)之外的部位出現(xiàn)了骨性結(jié)構(gòu)，具有自限性。病理組織特征包括纖維組織增生及大量的新骨以及軟骨形成[1]。根據(jù)發(fā)病機(jī)制，骨化性肌炎分為成兩大類，局限性骨化性肌炎及進(jìn)行性骨化性肌炎。根據(jù)有無(wú)外傷史，局限性骨化性肌炎分成非創(chuàng)傷性骨化性肌炎和創(chuàng)傷性骨化性肌炎，其中以創(chuàng)傷性者多見(jiàn)，約占 60%-75%[2]。骨化性肌炎最常見(jiàn)的部位是大腿和手臂(股四頭肌，肱肌)，發(fā)生在手部，特別是手指罕見(jiàn)[3,4]。本病例中，創(chuàng)傷性骨化性肌炎發(fā)生于左環(huán)指，且腫物侵及鄰近結(jié)構(gòu)，更為罕見(jiàn)。

由于本病罕見(jiàn)，加之早期無(wú)特異的典型癥狀，易與其他疾病相混淆造成誤診。其外傷史和疼痛、腫脹的癥狀易與局部感染相混淆。本例患者疼痛、腫脹于外傷后出現(xiàn)，一直被認(rèn)為是局部感染，以抗感染治療。但感染局部形成膿腫時(shí)往往可觸及有波動(dòng)感的膿腔，甚至突破皮膚，形成瘺口。深部感染形成骨髓炎，X線早期表現(xiàn)為骨質(zhì)破壞，晚期為死骨形成。嚴(yán)重感染還會(huì)伴隨發(fā)熱、白細(xì)胞增高等全身癥狀，抗感染治療有效。而創(chuàng)傷性骨化性肌炎，一般在活躍期形成局部質(zhì)硬的包塊，無(wú)波動(dòng)感。X線表現(xiàn)為骨密度團(tuán)塊，不伴有骨質(zhì)破壞和死骨表現(xiàn)。雖然也可能發(fā)熱，但是由于肌肉壞死的引發(fā)的全身反應(yīng)，抗感染治療無(wú)效。MRI檢查更有助于排除感染，軟組織感染、膿腫在MRI通常表現(xiàn)出均勻的外觀，T1低信號(hào)T2高信號(hào)，在對(duì)比圖像上具有外周增強(qiáng)的特點(diǎn)，而創(chuàng)傷性骨化性肌炎在急性期表現(xiàn)為彌漫性腫塊，邊緣模糊，呈T1中等信號(hào)，T2高信號(hào)[5]。

創(chuàng)傷性骨化性肌炎與軟組織腫瘤的鑒別也尤為重要。創(chuàng)傷性骨化性肌炎在影像學(xué)上分3期：早期、中期、晚期。①早期創(chuàng)傷性骨化性肌炎需與軟組織腫瘤鑒別，如平滑肌肉瘤、滑膜肉瘤等[6]。X線與CT特異性征象少，MRI軟組織對(duì)比度較高，可用于反映創(chuàng)傷性骨化性肌炎的病理發(fā)展過(guò)程，早期診斷作用最佳。創(chuàng)傷性骨化性肌炎早期MRI表現(xiàn)為T1中等信號(hào)，T2高信號(hào)，其與惡性腫瘤最主要的鑒別點(diǎn)是鈣化區(qū)的差異，惡性腫瘤的中央通常出現(xiàn)高亮的鈣化區(qū)，而創(chuàng)傷性骨化性肌炎的鈣化區(qū)往往出現(xiàn)在邊緣[7]。②中期骨創(chuàng)傷性化性肌炎需和伴有鈣化或骨化惡性腫瘤相鑒別，如皮質(zhì)旁骨肉瘤、脂肪肉瘤、軟骨肉瘤等[6]。X線、CT上可見(jiàn)特征性的環(huán)狀骨化征象，呈“蛋殼”狀，MRI上T1呈等、低信號(hào)，T2呈高信號(hào)，邊界清晰，易于鑒別。本病例中，患者外傷后8周入我院治療，入院X線、CT上可見(jiàn)特征性的“蛋殼”征象，MRI呈等T1，長(zhǎng)T2信號(hào)影，影像學(xué)表現(xiàn)符合創(chuàng)傷性骨化性肌炎中期的征象，故而術(shù)前我們即考慮到此診斷。③晚期創(chuàng)傷性骨化性肌炎腫塊的性質(zhì)為活動(dòng)度差、無(wú)痛性、質(zhì)硬，易與骨性成分含量多的惡性腫瘤混淆，如皮質(zhì)旁骨肉瘤、軟骨肉瘤等。放射線檢查對(duì)鑒別意義重大，骨化性肌炎雖存在皮質(zhì)增厚，但具有“三無(wú)”的特征，即無(wú)骨膜反應(yīng)、無(wú)骨髓受侵、無(wú)增生骨與骨干間隙形成；而皮質(zhì)旁骨肉瘤多存在“三有”的特征 ，即有骨膜反應(yīng)、有骨髓受侵、有增生骨與骨干間隙形成[6]。

創(chuàng)傷性骨化性肌炎還應(yīng)該與進(jìn)行性骨化性肌炎鑒別。后者是一種罕見(jiàn)的結(jié)締組織遺傳性疾病，主要特征為進(jìn)行性異位骨化，尤其是肌肉結(jié)締組織，兒童期即可發(fā)病，男多于女，特征性表現(xiàn)雙側(cè)拇指和踇趾外翻畸形[8]。疾病晚期可出現(xiàn)聽(tīng)力障礙、吞咽困難等，嚴(yán)重者可出現(xiàn)肺炎和心衰，預(yù)后較差。進(jìn)行性骨化性肌炎的特征性X線表現(xiàn)有關(guān)節(jié)畸形和軟組織骨化，包括踇趾、拇指、頸椎和股骨近端畸形等[9]。

治療上，發(fā)生在手指的骨化性肌炎由于指體容量小，質(zhì)硬的局部腫物不僅會(huì)壓迫周圍神經(jīng)血管出現(xiàn)頑固性疼痛，更會(huì)限制手指活動(dòng)，影響患者日常生活，因此早期需要積極的外科手術(shù)治療而非保守治療。本病例中，患者主訴疼痛劇烈，且環(huán)指掌指關(guān)節(jié)及近指間關(guān)節(jié)活動(dòng)明顯受限，早期手術(shù)治療不僅改善癥狀，術(shù)后病理更進(jìn)一步明確術(shù)前診斷。術(shù)后3個(gè)月復(fù)查患者疼痛完全消失，環(huán)指功能明顯改善，X線片未見(jiàn)腫物復(fù)發(fā)。