頜骨血外滲性囊腫24例回顧性研究

黃浩浩， 陳 欣， 楊旭東

（南京大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科，江蘇 南京210008）

頜骨血外滲性囊腫（extravasation cyst）是頜骨囊腫中極為罕見的一種，文獻(xiàn)中報道其好發(fā)于20歲及以下青少年患者，多發(fā)于下頜骨，且無明顯的性別差異，發(fā)生率約占頜骨囊腫的1%[1]。頜骨血外滲性囊腫患者多無明顯臨床癥狀，常于攝片時偶然被發(fā)現(xiàn)。2012年新版WHO軟組織及骨腫瘤分類將頜骨血外滲性囊腫定義為非腫瘤性的缺乏上皮襯里的骨內(nèi)假性囊腫[2]。目前關(guān)于頜骨血外滲性囊腫的致病機制尚未完全明確，治療措施也存在較大爭議。因此，本文對南京大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科9年來收治的頜骨血外滲性囊腫患者的病例資料，進(jìn)行回顧性研究，總結(jié)其臨床、手術(shù)、影像學(xué)特點及預(yù)后情況，以期為該疾病的診斷和治療方案的選擇提供依據(jù)。

1 資料和方法

收集2011年7月—2019年11月于南京大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科就診的頜骨血外滲性囊腫患者的病例資料。資料內(nèi)容如下。①一般資料：性別、年齡、有無外傷史、有無自覺癥狀（疼痛、腫脹、麻木等）、病變累及牙齒的牙髓活力等。②手術(shù)資料及隨訪結(jié)果：手術(shù)術(shù)式、囊腔內(nèi)容物術(shù)后組織病理學(xué)結(jié)果，術(shù)后愈后情況（若X線片上囊腔內(nèi)基本被修復(fù)性骨組織充填則視為愈合；若囊腔內(nèi)有修復(fù)性骨組織生成，但尚未完全被充填則視為好轉(zhuǎn)；若囊腔范圍變大視為復(fù)發(fā)）。③影像學(xué)資料：術(shù)前與術(shù)后隨訪的影像學(xué)資料（全景片、CBCT）。

納入標(biāo)準(zhǔn)：①全景片或CBCT顯示有上頜骨或下頜骨囊性病變；②采用手術(shù)治療的住院患者；③術(shù)中發(fā)現(xiàn)的病變?yōu)闊o明顯襯里的骨腔。

2 結(jié)果

2.1 一般資料

2011年7月—2019年11月，南京大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬口腔醫(yī)院收治各種頜骨囊性病變共計2 076例，其中頜骨血外滲性囊腫共24例，約占1.16%?；颊咂骄挲g為（25.7±15.3）歲（10～66歲）；男性患者11例，女性患者13例；6例患者曾有頜面部外傷史，其余18例否認(rèn)外傷史；20例無自覺癥狀的患者因正畸、拔牙等原因攝X線片時發(fā)現(xiàn)頜骨囊性病變，其余4例分別因牙齒疼痛、頜面部膨隆或牙齒松動就診而發(fā)現(xiàn)病變；牙根位于囊腔內(nèi)的患者術(shù)前均行牙髓電活力測試，僅4例牙髓活力異常。患者基本信息見表1。

2.2 術(shù)前影像學(xué)表現(xiàn)

患者手術(shù)前均行頜骨CBCT檢查。結(jié)果顯示所有患者病變均位于下頜骨，其中2例可見下頜骨內(nèi)分別有2個獨立囊腔，其余22例均為單個囊腔，共26個囊腔。位于下頜骨后牙區(qū)的病變較前牙區(qū)多。病變范圍較局限，但亦可表現(xiàn)出角化囊腫樣沿頜骨長軸發(fā)展，有3個囊腔累及下頜骨升支；12個囊腔伴有頜骨不同程度的骨膨隆，另外14個則無明顯的頜骨膨??；19個病變累及牙的牙根，根尖均位于囊腔內(nèi)，其余7個病變位置距牙根較遠(yuǎn)。囊腔的影像學(xué)表現(xiàn)見表2、圖1。

表1 24例患者的臨床資料Table 1 Clinical data of 24 patients

表2囊性病變的影像學(xué)表現(xiàn)Table 2 Imaging characteristics of the lesions

圖1全景片示牙根與囊腔的2種位置關(guān)系Figure 1 Panoramic radiographs showing two different types of relationship between root and cyst cavity

2.3 手術(shù)資料及隨訪結(jié)果

所有患者均接受手術(shù)治療。4例（4個囊腔）患者接受開窗減壓術(shù)，其余20例（22個囊腔）患者均行病變刮治術(shù)。術(shù)中見病變囊腔多為空腔，或含少量纖維囊壁樣組織、血凝塊等，8例患者術(shù)中未刮出明顯的病變組織，故未送常規(guī)病理檢查。16例（18個囊腔）行常規(guī)病理檢查的樣本中均未見上皮襯里，鏡下可見纖維囊壁樣組織、含鐵血黃素沉著、多核巨細(xì)胞沉著或血凝塊?；颊叩氖中g(shù)相關(guān)資料見表3。

追蹤24例患者的隨訪情況，有隨訪記錄的13例患者術(shù)后均無明顯復(fù)發(fā)傾向。其中2例行開窗減壓術(shù)的患者，其末次隨訪攝片顯示病變完全愈合，囊腔被新生骨組織填滿（圖2）；其余11例均接受刮治術(shù)，其中5例末次隨訪攝片發(fā)現(xiàn)病變完全愈合（圖3），6例囊腔內(nèi)有新生骨組織充填，但病變尚未完全愈合（圖4）。11例患者失訪，包括2例接受開窗減壓術(shù)的患者及9例接受刮治術(shù)的患者。

表3患者手術(shù)相關(guān)資料Table 3 Surgical results of patients

圖2全景片示開窗減壓術(shù)后囊腔完全愈合Figure 2 Panoramic radiographs showing a case achieved complete bone healing after fenestration

注：A.術(shù)前全景片；B.術(shù)后復(fù)查全景片。

圖3全景片示刮治術(shù)后囊腔完全愈合Figure 3 Panoramic radiographs showing a case achieved complete bone healing after curettage

3 討論

本研究回顧了2011年7月—2019年11月的2 076例頜骨囊腫病例，其中頜骨血外滲性囊腫共24例，占1.16%，與文獻(xiàn)報道的比例基本一致[3]。有關(guān)頜骨血外滲性囊腫的病理機制尚不明確，基于致病機制學(xué)說上的分歧，頜骨血外滲性囊腫還被稱為單純性骨囊腫、出血性骨囊腫、孤立性骨囊腫、特發(fā)性骨囊腫。目前流行的3種致病機制：①骨發(fā)育異常；②腫瘤退化；③創(chuàng)傷-出血理論。其中最廣為接受的是第3種理論：創(chuàng)傷會導(dǎo)致骨髓腔內(nèi)出血，形成血腫并壓迫骨腔導(dǎo)致靜脈及淋巴管回流受阻，進(jìn)一步造成骨的破壞和吸收[1,3]。然而，有學(xué)者對這種學(xué)說提出質(zhì)疑，因為在既往報道中，有超過50%的患者否認(rèn)有明顯的外傷史[4]。事實上，創(chuàng)傷并不一定來自劇烈的碰撞，微小的咬合創(chuàng)傷亦有可能是血外滲性囊腫的誘因[5]。本研究中有8例年輕患者是在正畸治療前攝片時發(fā)現(xiàn)病變，我們推測可能為牙列擁擠導(dǎo)致咬合創(chuàng)傷而引發(fā)的血外滲性囊腫。

既往文獻(xiàn)中，頜骨血外滲性囊腫多見于下頜骨，上頜骨少見；多見于下頜后牙區(qū)，下頜前牙區(qū)少見[3]。本研究中的所有病變均位于下頜骨；38.5%的病例位于下頜前牙區(qū)，61.5%位于下頜后牙區(qū)及下頜骨升支，與文獻(xiàn)報道基本一致[3,6]。據(jù)統(tǒng)計，頜骨血外滲性囊腫多見于年齡＜20歲的青少年患者，且無明顯的性別差異。由于頜骨血外滲性囊腫極少發(fā)生于成人，且有研究發(fā)現(xiàn)其有自發(fā)性骨修復(fù)的案例，故有學(xué)者提出頜骨血外滲性囊腫也許可以自愈[7]。然而，本研究中，患者的平均年齡為25.7歲，其中年齡＜18歲的患者僅占50%，有8例（33.3%）年齡＞30歲，這與既往文獻(xiàn)結(jié)果有差異[3]。我們認(rèn)為，已有的文獻(xiàn)報道多為外文文獻(xiàn)，且研究對象多為白種人，不排除人種差異造成的以上差別。

依據(jù)本研究結(jié)果及既往文獻(xiàn)回顧結(jié)果，頜骨血外滲性囊腫在診斷上需結(jié)合以下幾點[3]。第一，該病患者大多無自覺癥狀，常因其他原因攝X線片檢查時無意中發(fā)現(xiàn)病變，病變多位于下頜骨，外傷史并非必要條件。第二，囊腔累及的牙齒大多牙髓活力正常，X線片上可見病變多為單房型，多房少見，可伴或不伴頜骨膨隆，累及牙的牙根無明顯吸收、移位。第三，手術(shù)中可見囊腔大多為空腔，或含有少量凝血塊及纖薄的囊壁樣組織等，組織病理學(xué)示囊腫無上皮襯里。診斷時可以根據(jù)前兩點將其與常見的牙源性頜骨囊性病變（根端囊腫、角化囊腫及成釉細(xì)胞瘤等）進(jìn)行初步鑒別。根端囊腫口內(nèi)檢查多有病灶牙，可有炎癥病史，累及牙的牙髓活力多異常。角化囊腫累及牙的牙根可有斜面狀吸收，而頜骨血外滲性囊腫則多無明顯牙根吸收。本研究中，少數(shù)有牙根吸收病例累及牙的根尖吸收變圓鈍而非變斜面狀。成釉細(xì)胞瘤是一種良性但有侵襲性的牙源性上皮性腫瘤，可能出現(xiàn)累及牙松動不適，X線片上囊壁邊緣可有半月形切跡，牙根可呈現(xiàn)出鋸齒狀吸收。另外，根據(jù)我們的經(jīng)驗，若囊性病變囊腔邊緣距離牙根根尖較遠(yuǎn)，可優(yōu)先考慮血外滲性囊腫。然而，以上均為典型病例的鑒別方法，實際情況中，這些病變的臨床、影像學(xué)表現(xiàn)有時非常相似，仍需要通過手術(shù)探查及組織病理學(xué)檢查才能明確診斷。

頜骨血外滲性囊腫的治療目前尚存在爭議。目前主流的治療方法為手術(shù)治療，包括刮治術(shù)、開窗減壓術(shù)等，其中刮治術(shù)是最常用的手術(shù)方法[8-9]。但有學(xué)者發(fā)現(xiàn)，開窗減壓術(shù)的術(shù)后復(fù)發(fā)率為8.3%，低于刮治術(shù)的復(fù)發(fā)率（22%）[10]。本研究中，13例患者隨訪的影像學(xué)資料術(shù)后均未見明顯復(fù)發(fā)傾向。其中，接受刮治術(shù)的11例中有5例病變完全愈合，骨腔內(nèi)被新生骨組織填滿，另外6例復(fù)查見骨腔內(nèi)有新生骨組織充填，但未完全愈合，而這6例患者末次復(fù)查時間距手術(shù)結(jié)束均不足1年；接受開窗減壓術(shù)的2例均完全愈合。因此，我們認(rèn)為較小范圍的頜骨血外滲性囊腫可考慮直接行刮治手術(shù)；而當(dāng)病變范圍較大時，可優(yōu)先選擇開窗減壓術(shù)。開窗減壓術(shù)的手術(shù)創(chuàng)傷較小，且可保留累及牙的牙髓活力，這對于恒牙牙根尚未發(fā)育完全的年輕患者尤其重要[11]。即使開窗減壓術(shù)效果不佳，后續(xù)仍可補充行刮治術(shù)。

綜上所述，頜骨血外滲性囊腫通常無明顯癥狀，多在患者行影像學(xué)檢查時無意中被發(fā)現(xiàn)。但當(dāng)病變范圍較大時，亦可出現(xiàn)頜骨膨隆、牙齒松動、牙根吸收等臨床表現(xiàn)。組織病理學(xué)檢查可見病變無上皮襯里，為一種假性囊腫。病變范圍較小時可采取刮治術(shù)；范圍較大或為了保存累及恒牙的牙髓活力時，則可行開窗減壓術(shù)。2種方法預(yù)后均較好。