西南地區(qū)肌萎縮側(cè)索硬化患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)現(xiàn)狀及影響因素分析

羅 蕓，黃 睿，羅永杰，

(1.西南醫(yī)科大學(xué)臨床醫(yī)學(xué)院，四川 瀘州 646000；2.四川省醫(yī)學(xué)科學(xué)院·四川省人民醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，四川 成都 610072)

肌萎縮側(cè)索硬化(amyotrophic lateral sclerosis，ALS)是累及上下運(yùn)動(dòng)神經(jīng)元的致死性的神經(jīng)退行性疾病，以進(jìn)行性肌萎縮、肌無(wú)力、延髓麻痹及錐體束征為主要特征。其目前尚不能治愈，中位生存期為2～4年[1]，治療通常采用多學(xué)科方法[2，3]來(lái)延緩病情發(fā)展和改善患者的生活質(zhì)量，同時(shí)也極大的增加了患者經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)。目前，歐美地區(qū)已有對(duì)ALS患者經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)的相關(guān)研究[4～7]，而國(guó)內(nèi)尚缺乏對(duì)ALS患者群體經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)及其相關(guān)影響因素的研究。本研究旨在了解中國(guó)西南地區(qū)ALS患者經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)現(xiàn)狀及其相關(guān)的影響因素。

1 資料與方法

1.1 一般資料選擇2017年1月至2019年6月在四川省人民醫(yī)院門(mén)診及住院部就診的患者78例，納入標(biāo)準(zhǔn)：①根據(jù)2000年世界神經(jīng)病學(xué)聯(lián)合會(huì)公布的El Escorial修訂的診斷標(biāo)準(zhǔn)為可能或明確的ALS[8]。②能講漢語(yǔ)并且溝通無(wú)障礙。排除標(biāo)準(zhǔn)：①不能溝通交流、配合的患者；②具有其他嚴(yán)重神經(jīng)系統(tǒng)疾病、精神疾病的。

1.2 方法制定ALS經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)調(diào)查問(wèn)卷，由兩名經(jīng)統(tǒng)一培訓(xùn)過(guò)的專(zhuān)業(yè)神內(nèi)醫(yī)生經(jīng)過(guò)面對(duì)面以及電話隨訪收集ALS患者經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)調(diào)查問(wèn)卷、肌萎縮側(cè)索硬化功能評(píng)分量表(ALS-FRS)以及生活質(zhì)量量表(SF-36)等情況，保證數(shù)據(jù)真實(shí)有效。

1.3 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法應(yīng)用SPSS 22.0統(tǒng)計(jì)學(xué)軟件對(duì)數(shù)據(jù)進(jìn)行分析。使用K-S檢驗(yàn)計(jì)量資料的分布是否符合正態(tài)分布。計(jì)數(shù)資料以觀察頻率和百分比表示，計(jì)量資料連續(xù)數(shù)據(jù)以均值±標(biāo)準(zhǔn)差表示，離散數(shù)據(jù)以中位數(shù)(四分位間距)表示。用獨(dú)立t檢驗(yàn)、方差分析或Mann-WhitneyU檢驗(yàn)比較組間差異。使用相關(guān)性分析來(lái)分析經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)的相關(guān)影響因素，多元線性回歸模型探討ALS患者經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)與FRS得分、SF-36的關(guān)系。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 一般資料本研究總共收集了78例符合本研究診斷標(biāo)準(zhǔn)的患者，排除13例拒絕或者失聯(lián)的參與患者以及15例已離世的患者，最后50例患者完成問(wèn)卷調(diào)查。其中男31例 (62%)，女19例(38%)。患者年齡(53.18±12.99)歲，病程(2.31±1.65)年，ALS-FRS(23.3±9.3)分，其中球部得分(12.18±3.60)分，上肢功能(3.62±2.77)分，下肢功能(3.66±2.41)分，其他功能(3.84±2.74分)。SF-36平均(82.79±22.30)分。42%患者受教育年限偏低(學(xué)歷為小學(xué)及以下)。4例(8%)患者為球部起病(主要表現(xiàn)為言語(yǔ)不清)，46例(92%)肢體起病(主要為肢體無(wú)力)，41例(82%)患者有醫(yī)療保險(xiǎn)，9例(18%)無(wú)醫(yī)療保險(xiǎn)。

2.2 ALS經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)調(diào)查問(wèn)卷結(jié)果

2.2.1總體經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)情況 本研究中人均總費(fèi)用(8.54±7.24)萬(wàn)元，包含間接費(fèi)用以及直接費(fèi)用，間接費(fèi)用為1.5(3.875)萬(wàn)元，直接費(fèi)用為4.55(4.75)萬(wàn)。其中，直接醫(yī)療費(fèi)用為3.5(4.625)萬(wàn)元，直接非醫(yī)療費(fèi)用為0.235(0.575)萬(wàn)元，自付費(fèi)用為2.80(3.525)萬(wàn)元。在本研究中，48%(24例)使用(或曾經(jīng)使用)利魯唑。而本研究中的患者年收入2.25(4)萬(wàn)元；其中29例(58%)患者因疾病影響工作，損失金額在0.3～10萬(wàn)；僅42%患者(21例)未影響工作。家庭年收入為5.75(5.125)萬(wàn)，其中有36%(18例)家屬因照顧患者而影響自身工作，減少了工作時(shí)間或者辭去工作。其中有31例(62%)患者的醫(yī)療費(fèi)用均超出自身年收入或者家庭年收入，這一部分患者有著極大的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)。

在本調(diào)查研究中，50名患者均未安置胃管、未進(jìn)行心理治療；7例(14%)患者無(wú)專(zhuān)人照顧，余患者有家屬或者請(qǐng)人照料，照料時(shí)間在5～24小時(shí)/天。僅3例患者聘請(qǐng)了專(zhuān)業(yè)護(hù)理人員進(jìn)行照料。3例使用了無(wú)創(chuàng)呼吸機(jī)輔助通氣，而無(wú)創(chuàng)輔助通氣的費(fèi)用占家庭總收入的13.9%～66.7%；1例有胃造瘺，花費(fèi)0.3萬(wàn)，占家庭年總收入的4.2%，營(yíng)養(yǎng)支持費(fèi)用約為1萬(wàn)/年，占家庭年總收入的13.9%。1例(2%)為便于患者活動(dòng)而對(duì)家中進(jìn)行了改裝，花費(fèi)0.4萬(wàn)，占家庭年總收入的8.9%。有23例(46%)患者購(gòu)買(mǎi)了移動(dòng)設(shè)備，主要為輪椅、拐杖等移動(dòng)設(shè)備，花費(fèi)在0.01～0.4萬(wàn)元。僅11例(22%)進(jìn)行了康復(fù)訓(xùn)練，花費(fèi)1～7萬(wàn)，占家庭年總收入3.75%～45.5%。有29例(58%)患者還有除上訴花費(fèi)之外的額外花費(fèi)，在29例患者中，51.7%有看病過(guò)程中的交通食宿費(fèi)用，37.9%因疾病而購(gòu)買(mǎi)的中草藥、營(yíng)養(yǎng)品及保健品等，10.4%的患者購(gòu)買(mǎi)吸痰機(jī)、制氧機(jī)、呼吸機(jī)等設(shè)備等。

2.2.2不同條件下總花費(fèi)的差異 總費(fèi)用與家人是否因疾病影響工作、是否請(qǐng)人照顧、是否胃造瘺、是否有醫(yī)療保險(xiǎn)上差異無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)；與是否使用利魯唑、是否因疾病影響工作、是否使用移動(dòng)設(shè)備、是否使用呼吸機(jī)、是否行康復(fù)治療差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。見(jiàn)表1。

表1 總花費(fèi)在不同條件下的差異比較

2.2.3醫(yī)療保險(xiǎn)組與非醫(yī)療保險(xiǎn)組各項(xiàng)費(fèi)用比較

在本研究中，84%患者有基本醫(yī)療保險(xiǎn)，醫(yī)療保險(xiǎn)組和無(wú)醫(yī)療保險(xiǎn)組在總費(fèi)用、年醫(yī)藥費(fèi)、直接費(fèi)用、間接費(fèi)用、直接醫(yī)療費(fèi)用、直接非醫(yī)療費(fèi)用、自付費(fèi)用、家庭改裝費(fèi)用、康復(fù)費(fèi)用、移動(dòng)設(shè)備費(fèi)用等項(xiàng)目上差異均無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)。見(jiàn)表2。

表2 醫(yī)保組和非醫(yī)保組各項(xiàng)費(fèi)用的比較 (萬(wàn)元)

2.3 經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)與功能評(píng)分、生活質(zhì)量及一般臨床資料的相關(guān)性經(jīng)Pearson及Spearman相關(guān)分析發(fā)現(xiàn)總費(fèi)用與FRS得分、SF-36得分(包括軀體健康及精神健康)均呈負(fù)相關(guān)(P<0.05)，與個(gè)人及家庭年收入、照顧時(shí)間、間接費(fèi)用及自付費(fèi)用呈正相關(guān)(P<0.05)，與學(xué)歷、性別、病程無(wú)顯著相關(guān)性(P>0.05)。見(jiàn)表3。多元線性回歸分析提示年醫(yī)藥費(fèi)用與ALS-FRS得分顯著相關(guān)，得出回歸方程為y=7.058-4.10×ALS-FRS。見(jiàn)表4。

表3 醫(yī)療總費(fèi)用與影響因素的相關(guān)性分析

表4 總費(fèi)用與相關(guān)影響因素的多元線性回歸結(jié)果

3 討論

ALS屬于罕見(jiàn)疾病的一種，發(fā)病率非常低，歐洲Kiernan MC調(diào)查的發(fā)病率為2.16/10萬(wàn)[9]，其是一種致死性疾病，目前沒(méi)有治愈的方法，醫(yī)療及照顧費(fèi)用昂貴，患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)重。本研究首次分析了中國(guó)西南地區(qū)ALS患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)情況及其相關(guān)影響因素，從而為減輕ALS患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)，進(jìn)一步改善提高ALS患者的生活質(zhì)量提供理論依據(jù)。

利魯唑[10]和依達(dá)拉奉[11]被證明可延緩疾病的藥物，多學(xué)科綜合治療是目前緩解ALS進(jìn)展，改善生活質(zhì)量的重要方式之一，經(jīng)皮胃造瘺、無(wú)創(chuàng)正壓通氣被證明能夠延長(zhǎng)ALS患者生存期[12]。本研究中有48%ALS患者曾使用利魯唑，但僅有2人持續(xù)長(zhǎng)期使用(>12個(gè)月)，高達(dá)44%的ALS患者不能堅(jiān)持長(zhǎng)期使用，主因自覺(jué)無(wú)明顯癥狀改善以及費(fèi)用昂貴。所納入的ALS患者安置胃管、胃腸造瘺以及使用呼吸機(jī)等治療措施的使用率低，費(fèi)用明顯低于國(guó)外的研究[4，13]。并且仍有高達(dá)24%患者自行購(gòu)買(mǎi)“保健品”或者于不正規(guī)中醫(yī)中藥店購(gòu)買(mǎi)中藥。這與國(guó)外[14]的研究不同，研究結(jié)果提示機(jī)械通氣和胃腸造瘺是顯著的成本驅(qū)動(dòng)因素。而隨著ALS疾病進(jìn)展，疾病后期逐漸加重的軀體機(jī)能缺損使ALS患者對(duì)行動(dòng)援助、移動(dòng)設(shè)備、家庭裝修的需求成為必要，在國(guó)外的研究中，這些費(fèi)用占了總費(fèi)用和自付費(fèi)用的大部分[13，15，16]。而本研究中，僅有1例患者的家庭為便于患者生活對(duì)家中進(jìn)行了翻修，僅46%(n=23)例患者購(gòu)買(mǎi)了移動(dòng)設(shè)備，這較國(guó)外的研究數(shù)據(jù)明顯偏低[15，16]，這可能與患者及其家屬?zèng)]有家庭改裝的觀念，以及改裝費(fèi)用較高有關(guān)。由此可見(jiàn)，在中國(guó)西南地區(qū)，患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)重，許多患者對(duì)于疾病的治療都還停留于單純藥物、手術(shù)治療上面，胃造瘺、無(wú)創(chuàng)呼吸機(jī)等治療措施普及不夠，致使使用率低，綜合治療措施結(jié)構(gòu)欠完善。這可能與相應(yīng)措施的高經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)有關(guān)，同時(shí)可能還與本地一些傳統(tǒng)觀念有關(guān)，許多人不能接受這些有創(chuàng)醫(yī)療措施，且受傳統(tǒng)觀念影響對(duì)中醫(yī)藥抱有較大期望，但卻未于正規(guī)的中醫(yī)醫(yī)院經(jīng)正規(guī)診療，反而延誤了病情的診療，導(dǎo)致ALS患者生活質(zhì)量的下降。國(guó)家衛(wèi)生部門(mén)要多加宣傳疾病的基本知識(shí)以及目前醫(yī)療方式和醫(yī)療觀念，同時(shí)呼吁社會(huì)及相關(guān)政策給予ALS這種罕見(jiàn)病患者提供綜合有效的治療策略及更多的經(jīng)濟(jì)支持。

本研究ALS患者人均年總費(fèi)用為8.54萬(wàn)元人民幣，明顯低于歐美國(guó)家ALS患者人均年總費(fèi)用[5，11]；人均間接費(fèi)用、直接費(fèi)用以及自付費(fèi)用也明顯低于歐美國(guó)家[5，13]，但人均自付費(fèi)用占比高達(dá)52%，明顯高于歐美國(guó)家。醫(yī)療保險(xiǎn)組以及無(wú)醫(yī)療保險(xiǎn)組在各種支付費(fèi)用上無(wú)顯著差異。這樣的結(jié)果可能與中國(guó)西南地區(qū)經(jīng)濟(jì)相對(duì)落后，現(xiàn)有的醫(yī)療保險(xiǎn)對(duì)ALS疾病治療費(fèi)用報(bào)銷(xiāo)覆蓋率以及報(bào)銷(xiāo)比例較低相關(guān)。利魯唑及無(wú)創(chuàng)呼吸機(jī)等主要的治療藥物及措施均未納入醫(yī)保范疇，僅有入院期間的部分輔助檢查、一般支持性藥物等可以報(bào)銷(xiāo)。同時(shí)，本研究中醫(yī)保報(bào)銷(xiāo)費(fèi)用僅占直接醫(yī)療費(fèi)用的2.6%～69.2%(僅4人報(bào)銷(xiāo)比例>30%)，占總花費(fèi)的1.3%～69.2%(僅6人>20%)，故較低的報(bào)銷(xiāo)比例可能使得醫(yī)療保險(xiǎn)組與非保險(xiǎn)組在經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)上不能體現(xiàn)出明顯差異。這些研究結(jié)果也呼吁社會(huì)給ALS患者更多的政策以及社會(huì)的支持。

研究發(fā)現(xiàn)使用利魯唑、患者因疾病影響工作、使用移動(dòng)設(shè)備、使用呼吸機(jī)、行康復(fù)治療的ALS患者總體花費(fèi)更高。因疾病影響工作的ALS患者因影響了收入來(lái)源，故增加了間接費(fèi)用，同時(shí)也需更多護(hù)理以及治療費(fèi)用。使用利魯唑以及進(jìn)行康復(fù)治療的患者直接增加了醫(yī)療費(fèi)用。使用呼吸機(jī)以及使用移動(dòng)設(shè)備的患者因呼吸肌受累明顯、軀體機(jī)能損害嚴(yán)重而需要使用呼吸機(jī)和移動(dòng)輔助設(shè)備，會(huì)增加患者的直接費(fèi)用，同時(shí)也增加醫(yī)療護(hù)理費(fèi)用以及照顧者的間接成本。在本研究中，總費(fèi)用與個(gè)人及家庭收入、照顧時(shí)間、間接費(fèi)用與自負(fù)費(fèi)用呈正相關(guān)。隨著ALS患者個(gè)人及家庭收入的增多，可提供給ALS患者的治療就更加全面，在藥物的使用、康復(fù)治療、呼吸機(jī)的使用上給與了患者更多的經(jīng)濟(jì)支持，而收入較少的患者治療手段則相對(duì)單一，故花費(fèi)也相對(duì)較少。并且，隨著照顧時(shí)間的增多，患者本人以及家屬因工損失的間接成本也增多。而總費(fèi)用與與學(xué)歷、性別、年齡、病程及起病部位無(wú)顯著相關(guān)性。ALS患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)與ALS-FRS評(píng)分、SF-36評(píng)分(包括精神及軀體健康評(píng)分)均呈負(fù)相關(guān)，這與既往的研究結(jié)果一致[5，15，17]，多元回歸發(fā)現(xiàn)ALS-FRS是總費(fèi)用的獨(dú)立危險(xiǎn)因素。隨著病情的逐漸進(jìn)展，患者的運(yùn)動(dòng)功能明顯下降，日常生活能力受影響逐步降低，隨之患者的生活質(zhì)量逐漸變差，由此所產(chǎn)生的醫(yī)療、陪護(hù)以及交通移動(dòng)的費(fèi)用也就更高，經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)也就越大。

本研究也存在有一定局限性。首先，本研究是橫斷面研究，不能得出一個(gè)確定的因果關(guān)系的結(jié)論。其次，本研究雖然招募是連續(xù)的，但所有患者都是從同一個(gè)三級(jí)醫(yī)療中心選取的，且納入ALS患者多為早、中期，可能導(dǎo)致選擇偏倚。最后，本研究的樣本量雖能夠完成統(tǒng)計(jì)分析，但仍相對(duì)較小，進(jìn)一步的大樣本多中心縱向研究可能有助于驗(yàn)證研究結(jié)果。

綜上，西南地區(qū)的ALS患者經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)大，個(gè)人及家庭收入高的患者的總花費(fèi)會(huì)隨之增多，自付費(fèi)用越高的患者其經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)也會(huì)越高?；颊叩墓δ茉u(píng)分越差，病情程度越嚴(yán)重，所需照顧時(shí)間隨之增多，生活質(zhì)量也會(huì)越差，經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)就越高。目前中國(guó)西南地區(qū)的對(duì)ALS的認(rèn)知不夠，胃造瘺及無(wú)創(chuàng)呼吸機(jī)使用等改善生活質(zhì)量的綜合性醫(yī)療措施的使用普及率低，醫(yī)保對(duì)ALS患者經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)的緩解有限?，F(xiàn)迫切需要國(guó)家政策對(duì)ALS患者進(jìn)行更多的支持，從而減輕患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)，改善生活質(zhì)量。