聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練治療自閉癥兒童聽覺超敏的個案研究

李孝潔 高曉慧 黃昭鳴 李常青 劉敘一

自閉癥又稱孤獨癥，是發(fā)病于嬰幼兒時期、較嚴(yán)重的一種精神障礙疾病。美國《精神病診斷與統(tǒng)計手冊—第五版》(DSM-V)將自閉癥診斷的基本特征設(shè)定為：①社交溝通方面存在持續(xù)性缺陷；②受限或重復(fù)的行為模式、興趣或活動。此外，DSM-V將感覺反應(yīng)異常新增為自閉癥的診斷條目，置于其第二項基本特征之下[1]，其中，聽覺超敏在諸多困擾自閉癥患兒的感覺反應(yīng)異常問題中位列第一[2]。

聽覺超敏又稱聽覺反應(yīng)過度，指傳遞到聽覺中樞的聲音信號處理異常，產(chǎn)生的異常生理感知電信號使個體對聲音的容忍度降低，對聲音的敏感性增強，表現(xiàn)為聽覺反應(yīng)過度。聽覺超敏使個體對普通環(huán)境聲(如常見的言語聲、電話鈴聲等)感知過度，對普通聲音做出持續(xù)的、夸大的不恰當(dāng)反應(yīng)。聽覺超敏以患者對日常生活中的聲音產(chǎn)生煩躁、激怒、驚恐等情緒反應(yīng)為典型特征[3]，國內(nèi)外研究發(fā)現(xiàn)自閉癥兒童聽覺超敏的發(fā)生率在15%～50%之間[4～8]。雖然聽覺超敏給自閉癥兒童帶來情緒行為、社會適應(yīng)等多方面的負(fù)面影響，但國內(nèi)外對其治療方法的研究非常少。Boddaert等(2004)和Jennifer等(2016)采用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練對自閉癥患兒進行治療，并取得一定成效[9]。聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練由法國耳鼻喉科醫(yī)生Guy Bernard所創(chuàng)，該療法充分利用現(xiàn)代數(shù)碼電子科技設(shè)備，利用一組特別聲音或音樂作為一種整體的聽覺訓(xùn)練程序，通過讓患兒聆聽經(jīng)過過濾和調(diào)配的音樂來達到矯正聽覺系統(tǒng)對聲音處理失調(diào)的現(xiàn)象，并刺激腦部活動，從而達到改善行為紊亂和情緒異常的目的。

國內(nèi)應(yīng)用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練干預(yù)自閉癥兒童聽覺超敏問題的研究異常匱乏。雖然隨機對照實驗被醫(yī)學(xué)領(lǐng)域譽為決定治療或干預(yù)是否有效的“金標(biāo)準(zhǔn)”，但由于自閉癥受試者對實驗依從性不高且個體間差異大，這種實驗方法幾乎無法用于自閉癥兒童的研究中。因此國內(nèi)外在自閉癥循證實踐中，將“單一被試實驗研究”證據(jù)列入循證實踐的評價體系中，用于評價干預(yù)方法或方案的有效性[10，11]。因此，本研究采用單一被試實驗法，驗證聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練對自閉癥兒童聽覺超敏的康復(fù)療效，報道如下。

1 資料與方法

1.1臨床資料 患兒，男，5歲8個月，足月順產(chǎn)，確診為自閉癥，該患兒《兒童孤獨癥評定量表》(childhood autism rating scale，CARS)[12～14]得分為38分(量表總分低于30分初步判斷無孤獨癥；量表總分30～36.5分為輕至中度；量表總分37～60分，并至少有5項的評分高于3分則為重度)，《自閉癥兒童行為量表》(autism behavior checklist, ABC)[14，15]得分為96分(量表總分等于或高于31分，可懷疑為患有自閉癥；量表總分等于或高于62分，可以診斷為患有自閉癥)，于上海市寶山區(qū)某言語康復(fù)中心進行語言溝通能力訓(xùn)練，起病日期不詳。家長反映患兒對環(huán)境中的電子屏廣告、電腦開機聲、手機和電話鈴聲反應(yīng)劇烈，聞聲會立刻捂耳甚至尖叫；康復(fù)師反映患兒聽到稍微尖銳的聲音時常出現(xiàn)捂耳、尖叫行為，有時腿抖，嚴(yán)重影響康復(fù)進程?；純荷眢w健康狀況良好，排除癲癇，聽力及視力無異常，符合聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練要求。在征求意見后，家長與康復(fù)師自愿參加本研究，在規(guī)定的時間內(nèi)陪同患兒配合干預(yù)康復(fù)訓(xùn)練。

1.2聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練方法

1.2.1觀察指標(biāo) 本研究的自變量是對患兒進行的聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練。因變量包括兩類：一類是患兒聽到聲音后出現(xiàn)的異常行為(本研究要觀察的目標(biāo)行為，下文統(tǒng)稱聽覺超敏行為)，另一類是患兒不同頻率的響度不舒適閾值。

聽覺超敏行為是聽覺超敏患者聽到敏感聲音后表現(xiàn)出來的異常行為，其發(fā)生頻率是反映聽覺超敏嚴(yán)重程度的主要指標(biāo)。在治療室中觀察發(fā)現(xiàn)，該患兒對電腦開機聲以及康復(fù)師大聲言語有明顯負(fù)面反應(yīng)，會立刻捂耳、尖叫或者兩者同時出現(xiàn)，上述行為在聲音消失2～3秒后停止，但康復(fù)師提及的腿抖行為與環(huán)境中出現(xiàn)的聲音沒有明顯關(guān)聯(lián)。因此本研究將捂耳和尖叫定義為聽覺超敏引起的行為反應(yīng)，即聽覺超敏行為，并將這兩種行為作為本研究要觀察的目標(biāo)行為。

由于患兒表現(xiàn)出對較大強度高頻聲超敏現(xiàn)象嚴(yán)重，因此將響度不舒適閾值作為考察患兒聽覺超敏嚴(yán)重程度的另一個指標(biāo)。響度不舒適閾值是指患兒對不同頻率聲音不耐受的起始響度，應(yīng)用便攜式聽覺篩查儀(美國泰億格公司Tiger DRS,上?；勖翎t(yī)療器械有限公司)檢查其響度不舒適閾值后發(fā)現(xiàn)，該患兒對500 Hz和1 000 Hz的低頻聲音耐受性較高，對該2個頻率90 dB SPL(便攜式聽覺篩查儀能給出的該頻率的最大響度)的聲音無不適感，對2 000～4 000 Hz的聲音在70 dB SPL左右開始出現(xiàn)不舒適情緒；因此，研究將2 000、3 000、4 000 Hz頻率上的不舒適閾值列為觀察變量。

采用便攜式聽覺篩查儀測試響度不舒適閾值。在安靜隔音環(huán)境下對患兒進行不同頻率聲音的測試，按照從低頻到高頻、從低強度到高強度的原則進行，當(dāng)患兒出現(xiàn)聽覺超敏行為反應(yīng)(捂耳朵、尖叫)時停止測試，并記錄當(dāng)前頻率及其強度。

控制變量方面，為提高研究效度，測試者取得患兒所在康復(fù)機構(gòu)及其康復(fù)師的配合，確保康復(fù)師與患兒的互動模式、康復(fù)環(huán)境在研究過程中保持一致。

1.2.2訓(xùn)練方法 本研究采用A1-B-A2的單一被試實驗設(shè)計。A1為基線期，為期2周，該對象延續(xù)之前的常規(guī)康復(fù)，不對其聽覺超敏問題進行任何干預(yù)，只進行聽覺超敏行為次數(shù)及響度不適閾值的采集。

B為干預(yù)期，研究者采用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀對患兒實施聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練，每次訓(xùn)練時長為20分鐘，休息20分鐘后進行常規(guī)訓(xùn)練。訓(xùn)練時研究者用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀中的高頻脫敏方案對患兒進行干預(yù)，方案采用1 000 Hz開始的低通動態(tài)吸頻參數(shù)設(shè)置。每次訓(xùn)練的前5分鐘延續(xù)上一次的參數(shù)設(shè)置，后15分鐘在上一次參數(shù)設(shè)置的基礎(chǔ)上遞增100 Hz。治療共持續(xù)7周，每周6次。

聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀軟件：本研究采用聽覺性處理障礙功能檢測與訓(xùn)練儀(ICF-Dr Hearing TM,美國泰億格公司Tiger DRS,上?；勖翎t(yī)療器械有限公司)中的聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練儀軟件模塊對患兒進行聽覺超敏的康復(fù)訓(xùn)練。該訓(xùn)練工具可在時域、頻域和強度三個維度對音頻文件進行精確調(diào)整。針對患兒對高頻聲超敏的現(xiàn)象，研究者在時域和頻域?qū)σ魳肺募M行調(diào)整，參考系統(tǒng)脫敏的心理治療原理，讓患兒逐漸接受高頻段的聲音。考慮到患兒的興趣，研究者選用了國內(nèi)外兒童歌曲作為訓(xùn)練材料，對患兒進行干預(yù)。

A2為追蹤期，撤除研究對象的聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練，保留常規(guī)語言溝通康復(fù)。追蹤期為期2周，在此期間研究者及其助手繼續(xù)收集該對象聽覺超敏行為的次數(shù)以及響度不舒適閾值。

完成訓(xùn)練后，分析對象在基線期、干預(yù)期和追蹤期聽覺超敏行為、響度不舒適閾值的描述性統(tǒng)計結(jié)果、趨勢圖、U檢驗結(jié)果，并結(jié)合家長、康復(fù)師的反饋，判斷干預(yù)是否有效。

1.2.3數(shù)據(jù)采集與信度分析 數(shù)據(jù)采集：采用事件取樣法，研究者利用康復(fù)中心原有的監(jiān)控設(shè)備對其訓(xùn)練過程進行攝像，以此確保不破壞訓(xùn)練環(huán)境和觀察情境的原生態(tài)。響度不舒適閾值由研究者采用便攜式聽覺篩查儀測得。

研究者及其助手觀看患兒常規(guī)康復(fù)訓(xùn)練錄像(時長60分鐘)，觀察目標(biāo)行為(捂耳和尖叫)發(fā)生的次數(shù)并填寫《聽覺超敏行為觀察記錄表》(自編)，記錄通過錄像觀察到的兩種目標(biāo)行為發(fā)生的次數(shù)。與此同時，研究者對患兒進行2 000、3 000和4 000 Hz的響度不舒適閾值測試，并記錄測試結(jié)果。

在為期2周基線期，研究者及其助手隔天進行超敏行為觀察記錄和響度不舒適閾測試，兩者穿插進行(基線期奇數(shù)天進行超敏行為觀察記錄，偶數(shù)天進行響度不舒適閾測試)，共收集7組數(shù)據(jù)，每組含捂耳和尖叫行為發(fā)生次數(shù)，以及2 000、3 000和4 000 Hz的響度不舒適閾值。在為期7周的處理期，研究者及其助手每周二、周五進行聽覺超敏行為觀察記錄，每周一、周四對患兒進行2 000、3 000和4 000 Hz的響度不舒適閾值測試，共收集14組數(shù)據(jù)。追蹤期的數(shù)據(jù)采集方式同基線期，共采集7組數(shù)據(jù)。

信度分析：對采集到的聽覺超敏行為次數(shù)采用觀察者內(nèi)部一致性信度系數(shù)進行統(tǒng)計分析，以衡量其信度。統(tǒng)計結(jié)果顯示，兩種目標(biāo)行為的評分者一致性信度系數(shù)分別為0.879和0.865，達到Bakeman和Gottman(1977)提出的0.75的觀察者一致性標(biāo)準(zhǔn)。

2 結(jié)果

2.1目標(biāo)行為觀察值分析結(jié)果 在基線期、干預(yù)期和追蹤期，Bartlett方差齊性檢驗顯示實驗對象的兩種目標(biāo)行為的觀察值Br比值均小于1，說明各組數(shù)據(jù)非自我相關(guān)，屬有效的數(shù)據(jù)，其描述性統(tǒng)計結(jié)果見表1，可見，患兒聽覺超敏目標(biāo)行為發(fā)生的次數(shù)在干預(yù)期的平均值均小于基線期，追蹤期小于干預(yù)期。U檢驗顯示2個目標(biāo)行為的次數(shù)在3個階段都有顯著性差異。

表1 聽覺超敏行為在基線期、干預(yù)期、追蹤期的發(fā)生次數(shù)(次，

圖1和圖2直觀體現(xiàn)了患兒聽覺超敏目標(biāo)行為發(fā)生次數(shù)的變化情況及趨勢。干預(yù)期患兒聽覺超敏2個目標(biāo)行為發(fā)生的次數(shù)呈下降趨勢，追蹤期呈現(xiàn)出穩(wěn)定趨勢。

圖1 捂耳朵目標(biāo)行為的A1-B-A2比較

圖2 尖叫目標(biāo)行為的A1-B-A2比較

以上結(jié)果表明，聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練顯著減少了該患兒聽覺超敏引發(fā)的異常行為的次數(shù)，且干預(yù)撤銷后維持效果好。

2.2響度不舒適閾值的分析結(jié)果 患者2 000、3 000和4 000 Hz響度不舒適閾值的3期測量值Br比值均小于1，各組數(shù)據(jù)非自我相關(guān)，屬有效的數(shù)據(jù)，其描述性統(tǒng)計結(jié)果見表2?？梢?，干預(yù)期的響度不舒適閾值比基線期大，追蹤期響度不舒適閾值大于干預(yù)期。圖3～5顯示，U檢驗顯示3個頻段的響度不舒適閾值在3個階段上都有顯著的組間差異?？梢姼深A(yù)期患兒在2 000、3 000和4 000 Hz頻率段的響度不舒適閾值呈明顯的上升趨勢，追蹤期呈現(xiàn)出穩(wěn)定趨勢。

圖3 2 000 Hz響度不舒適閾的A1-B-A2比較

圖4 3 000 Hz響度不舒適閾的A1-B-A2比較

圖5 4 000 Hz響度不舒適閾的A1-B-A2比較

以上結(jié)果表明，聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練使患兒對高頻聲的響度耐受性顯著增加，且追蹤期維持效果好。

表2 各頻率在基線期、干預(yù)期、追蹤期測得 的響度不舒適閾值

2.3家長及康復(fù)老師的訪談結(jié)果 家長反映，經(jīng)過聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練干預(yù)，患兒在家和上學(xué)途中發(fā)生異常行為的次數(shù)減少，對手機、電話鈴聲的異常反應(yīng)明顯減弱；康復(fù)師表示干預(yù)后兒童在常規(guī)康復(fù)過程中有效互動時間增多，對康復(fù)效果表示滿意。

3 討論

本研究表明，聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練方法對干預(yù)該自閉癥兒童聽覺超敏有顯著效果，或許認(rèn)知神經(jīng)科學(xué)研究的結(jié)果可以幫助解釋。研究表明，自閉癥兒童的大腦功能聯(lián)結(jié)異常，其低級腦區(qū)與額葉之間的功能性聯(lián)結(jié)受損。后來的研究分化為兩種觀點：“腦神經(jīng)聯(lián)結(jié)不足(underconnectivity)”和腦神經(jīng)過度聯(lián)結(jié)(overconnectivity)。Herbert等[16]的研究發(fā)現(xiàn)自閉癥兒童腦白質(zhì)過度生長、神經(jīng)元過度聯(lián)結(jié)，越是神經(jīng)髓鞘化偏遲的區(qū)域(如前額葉)神經(jīng)過度聯(lián)結(jié)的狀況越嚴(yán)重。在“過度聯(lián)結(jié)”和“聯(lián)結(jié)不足”研究基礎(chǔ)上，很多研究者提出自閉癥同時并存腦神經(jīng)“局部聯(lián)結(jié)過度”(local overconnectivity)和“長距聯(lián)結(jié)不足”(low distant connectivity)的現(xiàn)象。因此，自閉癥兒童很可能聽覺系統(tǒng)與邊緣系統(tǒng)之間的近距聯(lián)接增強，從而擴大了對聽覺信息的加工，這是造成其聽覺超敏的直接原因。邊緣系統(tǒng)包括海馬結(jié)構(gòu)、杏仁核、下丘腦等組織，這個系統(tǒng)對神經(jīng)內(nèi)分泌有直接影響，控制情緒體驗和情緒表達，記憶和再現(xiàn)、穩(wěn)定情緒狀態(tài)，邊緣系統(tǒng)具有激活自主神經(jīng)系統(tǒng)的作用。而自主神經(jīng)系統(tǒng)由交感和副交感神經(jīng)兩個分支構(gòu)成，他們控制與調(diào)節(jié)內(nèi)臟器官。當(dāng)人受到刺激引發(fā)情緒的激動度和緊張度增加時，生理喚醒水平和器官活動的程度也會提高。自閉癥兒童很可能由于自主神經(jīng)系統(tǒng)活動加劇導(dǎo)致對聲音的反應(yīng)增強，通常表現(xiàn)為以交感神經(jīng)為主導(dǎo)，刺激心臟并抑制消化系統(tǒng)，出現(xiàn)超敏的聽覺行為反應(yīng)，如逃離。這兩者間的激活增強帶來的結(jié)果就是壓力、焦慮及不安，而這兩者的反饋回路又聯(lián)結(jié)著聽覺系統(tǒng)，他們之間的聯(lián)結(jié)很可能導(dǎo)致問題越來越嚴(yán)重，進而導(dǎo)致聽覺信息與大腦神經(jīng)之間建立了強大的負(fù)性反應(yīng)聯(lián)結(jié)?；诖?，本研究中將聲音的刺激量按照小劑量的方式逐步有序安排，小劑量的刺激不會引起其聽覺超敏，打破了聲音刺激與負(fù)性含義的聯(lián)結(jié)，從而達到重塑聽覺系統(tǒng)與邊緣系統(tǒng)之間聯(lián)結(jié)的目的。

長距聯(lián)結(jié)不足導(dǎo)致自閉癥兒童在面對感覺刺激時，其注意轉(zhuǎn)移和調(diào)節(jié)變得困難[17]，從而出現(xiàn)異常的感覺反應(yīng)；研究表明，負(fù)性刺激會占用更多的注意資源[18～20]。而本研究中聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練所選用的聲音材料是音樂，這類聲音具有莫扎特效應(yīng)，信號不會與負(fù)性含義聯(lián)系在一起；而大腦具有可塑性，理論上可以適應(yīng)任何感覺刺激。在治療過程中，音樂刺激不僅打破了原有的負(fù)面聯(lián)結(jié)，同時重新調(diào)整了注意，重塑了自閉癥兒童大腦功能的長距連接，讓其注意調(diào)節(jié)作用逐漸好轉(zhuǎn)，從而達到了治療效果。

自閉癥兒童的聽覺超敏問題源于感知覺異常，延伸至情緒行為問題、語言認(rèn)知遲緩，進而影響兒童的社會適應(yīng)能力。本例患兒由聽覺超敏引起的情緒行為問題已經(jīng)明顯影響其社會參與和康復(fù)效率。本研究運用聽覺統(tǒng)合法，在對患兒進行細(xì)致觀察和客觀評估后，針對性地采用聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練高頻脫敏方案進行干預(yù)，從文中結(jié)果看，經(jīng)過訓(xùn)練，該患兒聽覺超敏行為(捂耳、尖叫)次數(shù)明顯減少，且患兒在2 000、3 000和4 000 Hz頻段上的響度不舒適閾也呈明顯上升趨勢，為后續(xù)自閉癥聽覺超敏治療提供了參考。但是本研究還有多個問題待解決：①干預(yù)對象過少。自閉癥兒童的個體差異較大，僅對一例兒童進行干預(yù)，不利于提取聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練法精確的適用對象，需要將干預(yù)方法用于更多自閉癥兒童，反復(fù)驗證療效和歸納影響療效的因素；②干預(yù)時間不充足。本研究在干預(yù)期后期在降低負(fù)面行為和提高耐受性方面已經(jīng)取得了較好的成果，但患兒仍然有少量的負(fù)面行為，耐受性方面的穩(wěn)定性也有待進一步提高。為了探究聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練對自閉癥兒童聽覺超敏的完整康復(fù)過程以及最大療效，在后續(xù)的研究中，應(yīng)給與更充足的干預(yù)時間；③對聽覺統(tǒng)合延伸效應(yīng)的考察不足。本研究將與聽覺超敏直接相關(guān)的負(fù)面行為作為觀察目標(biāo)行為進行觀察，對聽覺統(tǒng)合改善異常行為的直接療效進行了驗證，但對聽覺統(tǒng)合改善兒童整體情緒行為，甚至語言溝通等方面的療效未作進一步考證，仍待后續(xù)研究進一步完善。