全身運動質(zhì)量評估在高危兒隨訪中的作用

張 靜，劉 苓，袁 盛

高危兒是指由高危因素導(dǎo)致的已經(jīng)發(fā)生或可能發(fā)生危重疾病而需要監(jiān)護(hù)的新生兒[1]。出生時窒息、早產(chǎn)兒、多胎兒、小于胎齡兒、巨大兒、宮內(nèi)感染、先天畸形、顱內(nèi)出血、缺氧缺血性腦病、母親孕期患有慢性疾病或感染性疾病、異常妊娠和異常分娩等均屬于高危因素。高危因素可引起新生兒腦損傷，從而導(dǎo)致日后神經(jīng)發(fā)育傷殘的發(fā)生，如腦性癱瘓(腦癱)、精神發(fā)育遲滯等。但即使是嚴(yán)重的神經(jīng)發(fā)育傷殘，其明顯的臨床癥狀也出現(xiàn)較晚，常常在1歲半以后才能確診，從而錯過了治療的最佳期。如何在出生后早期預(yù)測出日后可能發(fā)展為腦癱等神經(jīng)發(fā)育傷殘兒童非常重要。

全身運動(GMs)質(zhì)量評估是由發(fā)育神經(jīng)學(xué)家PRECHTL[2]首先提出的觀察胎兒至4～5月齡小嬰兒的自發(fā)運動是否正常，從而預(yù)測其神經(jīng)發(fā)育結(jié)局的一種新型評估方法。國內(nèi)外許多研究[3]表明GMs質(zhì)量評估是一種針對新生兒和小嬰兒的新型的神經(jīng)運動評估方法，能敏感地提示特定的神經(jīng)損傷。本研究對160例高危兒進(jìn)行GMs質(zhì)量評估，并結(jié)合0～6歲小兒神經(jīng)心理發(fā)育檢查量表(兒心量表)評估及臨床診斷確定其神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局，探討GMs質(zhì)量評估在高危兒隨訪中的作用。并對隨訪中神經(jīng)發(fā)育異常的高危兒進(jìn)行早期干預(yù)，改善預(yù)后。

1 對象與方法

1.1 研究對象 選擇2010年10月至2016年10月在我院兒童保健科門診隨訪的高危兒。納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)符合高危兒標(biāo)準(zhǔn)[1]；(2)扭動階段或不安階段至少接受1次GMs質(zhì)量評估；(3)隨訪中至少接受1次兒心量表的評估；(4)12月齡以上有明確的隨訪結(jié)局。排除標(biāo)準(zhǔn)：(1)母親末次月經(jīng)日期不明確者；(2)患有嚴(yán)重的進(jìn)行性發(fā)展的軀體疾病、先天殘疾和先天遺傳代謝疾病者；(3)父母智力及精神異常。符合入組條件資料完整的共160例，男110例，女50例；早產(chǎn)67例，足月產(chǎn)93例；自然分娩69例，剖宮產(chǎn)91例；出生體質(zhì)量<2 500 g 61例，2 500～4 000 g 94例，>4 000 g 5例。

1.2 研究工具

1.2.1 GMs質(zhì)量評估 按照妊娠周齡的方式，精確計算每例接受GMs質(zhì)量評估高危兒的年齡，一般按預(yù)產(chǎn)期(妊娠40周)作為計算GMs質(zhì)量評估時周齡的基點。評估分扭動運動和不安運動[4]兩個階段進(jìn)行，分別在足月前(早產(chǎn)兒糾正胎齡)至生后2月、生后2個月到生后6個月的兩個階段內(nèi)，采用GMs錄像評估法[5]；足月前每2周攝錄一次(足月前GMs)，足月到2個月期間攝錄2～3次(扭動運動階段)；生后2～6個月攝錄2～3次(不安運動階段)。通過序列評估得出嬰兒的個體發(fā)育軌跡，由此預(yù)測其神經(jīng)發(fā)育結(jié)局。

評價標(biāo)準(zhǔn)：正常扭動階段是整個身體參與的運動，持續(xù)數(shù)秒到數(shù)分鐘，臂、腿、頸和軀干以變化運動順序的方式參與這種GMs，在運動強度、力量和速度方面具有高低起伏的變化，運動的開始和結(jié)束都具有漸進(jìn)性，沿四肢軸線的旋轉(zhuǎn)和運動方向的輕微改變使整個運動流暢優(yōu)美并且復(fù)雜多變。扭動階段的異常分為：“單調(diào)性”(PR)，“痙攣-同步性”(CS)和“混亂性”(CH)；PR指各連續(xù)性運動成分的順序單調(diào)，不同身體部位的運動失去了正常GMs的復(fù)雜性；CS指運動僵硬，失去正常的流暢性，所有肢體和軀干肌肉幾乎同時收縮和放松；CH指所有肢體運動幅度大，順序混亂，失去流暢性，動作突然不連貫。扭動階段評價原則：有多次GMs記錄時按48周齡以內(nèi)最后一次的評估結(jié)果為結(jié)果，只有1次GMs評估時則以此為結(jié)果。

正常不安階段GMs(即不安運動存在，F(xiàn)+)是一種小幅度中速運動，遍布頸、軀干和四肢，發(fā)生在各個方向，運動加速度可變，在清醒嬰兒中該運動持續(xù)存在(煩躁、哭鬧時除外)，可以和其他運動同時存在。不安階段的異常分為：“不安運動缺乏”(F-)和“異常性”不安運動(AF)。F-是一直未觀察到不安運動，但是通常仍可觀察到其他運動。AF是看起來與正常不安運動相似，但在動作幅度、速度和不平穩(wěn)性方面呈中度或明顯夸大。不安階段評價原則：如果多次GMs評估中出現(xiàn)1次以上(包括1次)F+，結(jié)果為正常(F+)；如果多次評估中始終為F-，結(jié)果為異常(F-)。

1.2.2 兒心量表 對抽樣的高危兒在3、6、9、12、18個月時分別進(jìn)行兒心量表測試。評估包括大運動、精細(xì)運動、適應(yīng)能力、語言、社會行為等五個能區(qū)的檢測[6]。可得出各被試者的各能區(qū)和總體發(fā)育的實際年齡水平，并可計算出各年齡段的總發(fā)育商(DQ)和各能區(qū)的發(fā)育商。設(shè)計進(jìn)行兒心量表檢查次數(shù)，但并不能完全全程執(zhí)行，除1人診斷腦癱伴反復(fù)抽搐死亡未進(jìn)行兒心量表檢查外，其他患兒至少進(jìn)行1次兒心量表檢查，并以最大年齡一次的兒心量表為準(zhǔn)。

1.3 研究方法 本項研究入組的高危兒接受GMs質(zhì)量評估，定期在兒童保健科門診接受隨訪，6個月前每1～2個月隨訪1次，6～12個月每3個月1次，12～36個月半年1次。隨訪時接受神經(jīng)學(xué)體檢，定期采用兒心量表測試，1歲前每隔3個月測試1次，1～2歲間每隔6個月測試1次，2歲以后每年測試1次，對入組的高危兒隨訪1～2年。隨訪對象12月齡以后進(jìn)行神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局判斷，如果隨訪對象在12月齡以后有多次兒心量表測試結(jié)果，則納入月齡最大的一次評估為神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局的評定指標(biāo)。

隨訪結(jié)局判斷標(biāo)準(zhǔn)：(1)腦癱，診斷標(biāo)準(zhǔn)按照2006年國際腦癱定義[7-8]，在隨訪12月齡以后在本院兒童保健科經(jīng)臨床神經(jīng)學(xué)檢查確定為腦癱，或經(jīng)其他三甲醫(yī)院兒科或神經(jīng)科康復(fù)科確診為腦癱者，其最終神經(jīng)發(fā)育結(jié)局判定為腦癱；(2)發(fā)育偏離：依據(jù)最后一次兒心量表測試結(jié)果，DQ為70～84并且臨床神經(jīng)學(xué)檢查排除腦癱，其最終神經(jīng)發(fā)育結(jié)局判定為發(fā)育偏離；(3)發(fā)育遲緩，依據(jù)最后一次兒心量表測試結(jié)果，DQ≤69并且臨床神經(jīng)學(xué)檢查排除腦癱，其最終神經(jīng)發(fā)育結(jié)局判定為發(fā)育遲緩；(4)發(fā)育正常，依據(jù)最后一次兒心量表測試結(jié)果，12月齡以后在本院經(jīng)兒心量表測試，DQ≥85并且臨床神經(jīng)學(xué)檢查排除腦癱者，最終神經(jīng)發(fā)育結(jié)局判定為發(fā)育正常。

預(yù)測效度評價方法：以“GMs質(zhì)量評估結(jié)果出現(xiàn)異?！弊鳛樵\斷試驗檢測為陽性，“GMs質(zhì)量評估結(jié)果為正?！弊鳛樵\斷試驗檢測為陰性，將“隨訪確定的12月齡以上的運動發(fā)育結(jié)局是否正常”作為診斷金標(biāo)準(zhǔn)確定是否有病，有病者包括腦癱和運動發(fā)育遲緩，無病者指運動發(fā)育正常結(jié)局者。計算早期GMs質(zhì)量評估對于后期運動發(fā)育結(jié)局的預(yù)測敏感性(簡稱敏感性)、預(yù)測特異性(簡稱特異性)、陽性預(yù)測值、陰性預(yù)測值。

1.4 統(tǒng)計學(xué)方法 采用χ2檢驗。

2 結(jié)果

2.1 高危兒的高危因素分析 本研究160例高危兒的高危因素以出生時和出生后較多見，而出生前的高危因素較少。有1項高危因素的55例(34.4%)；有2項高危因素的41例(25.6%)；有3項高危因素的35例(21.9%)；有4項以上高危因素的29例(18.1%)，其中1例有9項高危因素。高危兒中有腦損傷的93例(58.1%)，無腦損傷者67例(41.9%)(見表1)。

表1 60例高危兒的高危因素分析

2.2 GMs評估結(jié)果 扭動階段GMs評估：160例高危兒在扭動階段共記錄334次GMs，平均每人記錄(2.09±1.11)次；最少的記錄1次，最多記錄6次；扭動階段GMs評估結(jié)果的神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局見表2。不安階段GMs評估：160例高危兒在不安階段共記錄325次GMs，平均每人記錄(2.03±1.14)次；最少的記錄1次，最多記錄5次；不安運動GMs的神經(jīng)發(fā)育結(jié)局見表3。

表2 扭動階段GMs評估結(jié)果的神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局[n；構(gòu)成比(%)]

扭動階段神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局 正常 發(fā)育偏離 發(fā)育遲緩 腦癱 合計χ2P正常33(55.0) 22(36.7) 5(8.3)0(0.0)60(100.0)PRCS21(25.0)5(31.2)33(39.3)3(18.8)26(30.9)1(6.2)4(4.8)7(43.8)84(100.0)16(100.0)57.21<0.01合計59(36.8)58(36.3)32(20.0)11(6.9)160(100.0)

表3 不安階段GMs評估結(jié)果對神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局[n；構(gòu)成比(%)]

不安階段神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局 正常 發(fā)育偏離 發(fā)育遲緩 腦癱 合計χ2PF+59(41.2)57(39.9) 27(18.9) 0(0.0)143(100.0)F-0(0.0)1(5.9)5(29.4)11(64.7)17(100.0)105.22<0.01合計59(36.9)58(36.3)32(20.0)11(6.9)160(100.0)

2.3 兒心量表評估結(jié)果 對160例高危兒隨訪至12個月以上，隨訪最大年齡未超過3歲。本研究中有1例高危兒在扭動階段和不安階段的評估均異常，預(yù)測為腦癱，之后在南京兒童醫(yī)院確診為腦癱，但在隨訪中因反復(fù)抽搐失去做兒心量表評估的機(jī)會，電話隨訪時家長告知患兒因病死亡。其余159例均按要求完成兒心量表評估。160例神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局：發(fā)育正常59例(36.8%),發(fā)育偏離58例(36.3%)，發(fā)育遲緩32例(20.0%)，腦癱11例(6.9%)。

2.4 GMs的預(yù)測效度研究

2.4.1 扭動階段異常GMs的預(yù)測效度 扭動階段共有100例GMs評估結(jié)果為異常，最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示11例為腦癱，89例為正?；虬l(fā)育偏離遲緩。扭動階段GMs評估對腦癱的預(yù)測效度為：敏感性100.00%，特異性40.27%，陽性預(yù)測值11.00%，陰性預(yù)測值100.00%(見表4)。扭動階段共有100例GMs評估結(jié)果為異常，74例最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示異常，其包括腦癱、發(fā)育偏離、遲緩，26例神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局為正常；60例評估結(jié)果判斷為正常，其最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示27例為異常，33例為正常。扭動階段GMs評估對神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的預(yù)測效度為：敏感性73.27%，特異性55.93%，陽性預(yù)測值74.00%，陰性預(yù)測值55.00%(見表5)。扭動階段共有16例評估結(jié)果為CS，最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示7例為腦癱，9例為正?；虬l(fā)育偏離遲緩。扭動階段CS對腦癱的預(yù)測效度為：敏感性63.64%，特異性93.96%，陽性預(yù)測值43.75%，陰性預(yù)測值97.22%(見表6)。

表4 扭動階段PR+CS對腦癱的預(yù)測效度(n)

注：敏感性100.00%，特異性40.27%，陽性預(yù)測值11.00%，陰性預(yù)測值100.00%

表5 扭動階段PR+CS對神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的預(yù)測效度(n)

注:敏感性73.27%，特異性55.93%，陽性預(yù)測值74.00%，陰性預(yù)測值55.00%

表6 扭動階段CS對腦癱的預(yù)測效度(n)

注：敏感性63.64%，特異性93.96%，陽性預(yù)測值43.75%，陰性預(yù)測值97.22%

2.4.2 不安階段異常GMs(F-)的預(yù)測效度 不安階段共有17例評估為F-，11例最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示為腦癱，6例為正?；虬l(fā)育偏離遲緩。143例評估為F+，其最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局無1例顯示為腦癱，143例為正?；虬l(fā)育偏離遲緩。不安階段GMs評估對腦癱的預(yù)測效度為：敏感性100%，特異性95.97%，陽性預(yù)測值64.71%，陰性預(yù)測值100%(見表7)。不安階段共有17例評估為F-，最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示17例的最終結(jié)局均為異常，包括發(fā)育偏離、遲緩和腦癱；143例評估結(jié)果為F+，其最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示84例異常，59例正常。不安階段GMs評估對神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的預(yù)測效度為：敏感性16.83%，特異性100.00%，陽性預(yù)測值100.00%，陰性預(yù)測值41.26%(見表8)。

表7 不安階段F-對腦癱的預(yù)測效度(n)

注：敏感性100.00%，特異性95.97%，陽性預(yù)測值64.71%，陰性預(yù)測值100.00%

表8 不安階段F-對神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的預(yù)測效度(n)

注：敏感性16.83%，特異性100.00%，陽性預(yù)測值100.00%，陰性預(yù)測值41.26%

3 討論

近年來，國內(nèi)外GMs質(zhì)量評估技術(shù)對早產(chǎn)兒、足月腦損傷兒等高危兒進(jìn)行了多項研究[9-13]，GMs質(zhì)量評估對嬰幼兒腦癱等神經(jīng)系統(tǒng)疾病的預(yù)測價值得到越來越多證據(jù)支持。本研究通過分析我科進(jìn)行GMs質(zhì)量評估及結(jié)合兒心量表檢查并定期隨訪的高危兒的神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育結(jié)局，旨在早期發(fā)現(xiàn)神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的高危兒，針對不同發(fā)育異常，進(jìn)行早期干預(yù)，以促進(jìn)高危兒的健康成長。

在本項研究中，扭動階段GMs異常表現(xiàn)(PR和CS)對于腦癱的敏感性和陰性預(yù)測值均很高(100.00%)，提示發(fā)育結(jié)局為腦癱的高危兒其扭動階段GMs均表現(xiàn)為異常，而此階段GMs評估為正常高危兒不會發(fā)展成腦癱。PR和CS對發(fā)育神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的敏感性和陽性預(yù)測值較高分別為73.27%和74.00%，提示PR和CS與神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局高度相關(guān)，高危兒隨訪結(jié)局診斷為腦癱、發(fā)育偏離和發(fā)育遲緩者其扭動階段評估大多數(shù)表現(xiàn)為異常，因此在扭動階段出現(xiàn)GMs異常表現(xiàn)時，要增加隨訪次數(shù)，進(jìn)行早期干預(yù)。

扭動階段異常GMs CS對腦癱的特異性和陰性預(yù)測值均較高，分別為93.96%和97.22%，與林小苗等[14]單獨CS異常對腦癱的特異性96.8%及陰性預(yù)測值98.9%及黃金華等[15]CS對腦癱的預(yù)測效度96.43%及陰性預(yù)測值97.53%相似。提示扭動階段無CS出現(xiàn)的高危兒幾乎不可能發(fā)展成腦癱。

本研究中，不安運動階段F-對腦癱的敏感性和陰性預(yù)測值都達(dá)到了100.00%，特異性達(dá)95.97%，與張海燕等[16]F-對腦癱的靈敏度96.2%、特異度97.7%、陰性預(yù)測值98.8%相似。提示不安運動階段GMs評估為F+的高危兒今后不可能發(fā)展成腦癱。F-對神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的特異性和陽性預(yù)測值都高達(dá)100.00%，提示不安階段出現(xiàn)F-者今后都會出現(xiàn)神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常表現(xiàn)。

不安階段F-對于神經(jīng)學(xué)發(fā)育異常的陽性預(yù)測值(100.00%)明顯高于對腦癱的陽性預(yù)測值(64.71%)，其原因為前者納入了一部分結(jié)局為發(fā)育偏離、遲緩的高危兒。出現(xiàn)不安階段GMs(F-)的高危兒在隨訪期間最終都發(fā)展為腦癱和發(fā)育偏離、遲緩。因此，臨床上應(yīng)對此類高危兒應(yīng)高度重視，一旦發(fā)現(xiàn)F-表現(xiàn)，立即開始康復(fù)干預(yù)，同時在臨床上要注意鑒別診斷這兩類不同異常以便采取針對性康復(fù)干預(yù)措施。

GMs質(zhì)量評估作為一種新型的神經(jīng)學(xué)評估工具，最大的優(yōu)點是能夠超早期的對高危兒的運動發(fā)育結(jié)局作出有效的早期預(yù)測[17]。GMs評估結(jié)合兒心量表，并堅持長期隨訪，對高危兒發(fā)育的監(jiān)測非常重要，能對高危兒早期干預(yù)起到指導(dǎo)作用，值得推廣。