腹腔鏡輔助肛門成形術(shù)與后矢狀入路肛門成形術(shù)手術(shù)治療小兒中高位先天性肛門直腸畸形的療效

吳昌耀 李強(qiáng)輝 周維模 龍雪峰 全軍利 農(nóng)振良 張凱

目前，外科領(lǐng)域主流治療先天性肛門直腸畸形(anorectal malformations，ARM)的術(shù)式為后矢狀入路肛門直腸成形術(shù)(posterior sagittal anorectoplasty，PSARP)和腹腔鏡輔助肛門直腸成形術(shù)(laparoscopic assisted anorectoplasty，LAARP)，其中PSARP術(shù)式是治療肛門直腸畸形的標(biāo)準(zhǔn)術(shù)式[1]。Georgeson等[2]首次報(bào)道了采用腹腔鏡輔助肛門成形術(shù)治療中高位ARM，隨著病例的增加、經(jīng)驗(yàn)的積累和隨訪時(shí)間的延長(zhǎng)，以及醫(yī)生對(duì)不同類型ARM認(rèn)識(shí)的不斷深入，在中位、低位ARM中應(yīng)用腹腔鏡治療病例也有報(bào)道[3-4]。業(yè)內(nèi)仍有相當(dāng)一部分學(xué)者對(duì)兩種術(shù)式的治療效果以及安全性存在較大疑問[5-6]。我們對(duì)兩種術(shù)式的優(yōu)劣性進(jìn)行比較?，F(xiàn)報(bào)道如下。

對(duì)象與方法

一、對(duì)象

1.納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)符合第7版《兒科學(xué)》中關(guān)于ARM的診斷標(biāo)準(zhǔn)[7]；(2)均于出生后1～2天完成一期造口術(shù)；(3)患兒家長(zhǎng)知情同意并簽署同意書。排除標(biāo)準(zhǔn)：合并先天性心臟病、21-三體綜合征等其他遺傳學(xué)疾?。恍律鷥喝毖毖跣阅X病等無法耐受一期造口；低位無肛患兒。本研究為前瞻性隨機(jī)對(duì)照研究，本研究獲得醫(yī)院倫理委員會(huì)并批準(zhǔn)，符合《赫爾辛基宣言》。共納入2012年4月～2017年5月科收治的ARM患兒80例，隨機(jī)分為L(zhǎng)AARP組(42例)和PSARP組(38例)。兩組患兒性別、月齡、合并癥等基線資料方面比較差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)，具有可比性。見表1。

二、方法

所有患兒均行經(jīng)典的三期手術(shù)方案，即一期造口，二期腹腔鏡或后矢狀入路肛門成形術(shù)，三期造口還納術(shù)；其中一期造口在出生后1～2天內(nèi)進(jìn)行。在本研究過程中，LAARP組有15例患兒是在外院完成一期造口后轉(zhuǎn)至我院進(jìn)行二期直至三期手術(shù)；PSARP組中有10例是在外院完成一期造口后轉(zhuǎn)至我院行二期直至三期手術(shù)的。其余患兒均在我院出生直接轉(zhuǎn)至我院小兒外科進(jìn)行一期造口術(shù)。所有患兒于術(shù)后2周開始使用擴(kuò)肛棒擴(kuò)肛治療，持續(xù)3個(gè)月，預(yù)防肛門狹窄。待二期手術(shù)恢復(fù)后行三期造口還納術(shù)。

表1 兩組患者基線資料比較

1.LAARP組：腹腔鏡輔助下通過兩中心用氣腹針、外套膨脹性外鞘、14號(hào)擴(kuò)肛器塑形肛管，而后在隧道中放入10 mmTrocar，自盆底Trocar處置入抓鉗，將直腸盲端從隧道開始至Trocar一起拖出，最后對(duì)直腸盲端和肛穴處皮膚進(jìn)行間斷縫合。最后觀察患兒生命體征，無腹腔內(nèi)出血，結(jié)腸無張力、血運(yùn)良好，對(duì)盆底腹膜進(jìn)行間斷縫合，解除氣腹，縫合各Trocar孔，術(shù)畢。

2.PSARP組：麻醉成功后，留置導(dǎo)尿管作為標(biāo)記。在電刺激儀輔助下切開旁矢狀纖維、肛提肌，切除尾骨尖，保留肛門括約肌復(fù)合體。在直視狀態(tài)下游離直腸，處理直腸前壁瘺管，將直腸遠(yuǎn)端拖至肛門口吻合，縫合肛提肌，關(guān)閉切口。在患兒骶尾部后正中作矢狀切口，于后正中線處處理肛門括約肌、肛提肌，分離直腸，最后對(duì)肛提肌、直腸、肛門括約肌復(fù)合體進(jìn)行縫合，固定成形，術(shù)畢。

3.觀察指標(biāo)：記錄兩組患兒圍手術(shù)指標(biāo)、術(shù)后并發(fā)癥情況、術(shù)后肛門測(cè)壓結(jié)果及小兒3歲后采用2005年制訂的Krickenbeck標(biāo)準(zhǔn)測(cè)定肛門直腸功能[8]。

三、統(tǒng)計(jì)學(xué)處理

結(jié) 果

1.兩組患兒圍手術(shù)期指標(biāo)比較見表2。結(jié)果表明，LAARP組手術(shù)時(shí)間、術(shù)中出血量、術(shù)后住院時(shí)間低于PSARP組，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。

表2 兩組患兒圍手術(shù)期指標(biāo)比較

2.兩組患兒術(shù)后并發(fā)癥比較見表3。結(jié)果表明，LAARP組術(shù)后總并發(fā)癥發(fā)生率低于PSARP，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。

表3 兩組患兒術(shù)后并發(fā)癥比較(例，%)

3.兩組患兒肛門直腸測(cè)壓結(jié)果比較見表4。結(jié)果表明，兩組患兒直腸肛門抑制反射、高壓區(qū)長(zhǎng)度比較差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)；LAARP組和PSARP組肛管靜息壓分別為(29.43±7.11)mmHg和(21.89±7.95)mmHg，兩組比較差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。

表4 兩組患兒肛門直腸測(cè)壓結(jié)果比較

4.兩組患兒隨訪肛門直腸功能比較見表5。隨訪截止時(shí)間為2019年7月31日，LAARP組術(shù)后隨訪時(shí)間為39個(gè)月(20～62個(gè)月)；PSARP組術(shù)后隨訪時(shí)間為40個(gè)月(21～61個(gè)月)；LAARP組隨訪期間共有2例患兒失訪，PSARP組隨訪期間有3例失訪；由于肛門直腸功能評(píng)估在3歲以上患兒中才能得出相對(duì)有意義的評(píng)價(jià)，最終LAARP組中有36例患兒進(jìn)行了肛門直腸功能評(píng)估，PSARP組有31例進(jìn)行了肛門直腸功能評(píng)估。結(jié)果顯示，兩組患兒自主排便運(yùn)動(dòng)、污便評(píng)級(jí)比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)，但LAARP組患兒便秘程度低于PSARP，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)。

5.術(shù)中及術(shù)后典型病例照片見圖1。

表5 兩組患兒隨訪肛門直腸功能比較(例)

討 論

ARM是小兒最常見的消化道畸形，產(chǎn)前檢查難以確診，往往是在新生兒出生后才被確診。根據(jù)直腸盲端與恥骨直腸肌的關(guān)系將ARM分為高位、中位、低位3類畸形，對(duì)于低位肛門直腸畸形選擇一期會(huì)陰肛門成形術(shù)已達(dá)成共識(shí)[9]。中位、高位肛門直腸畸形選擇何種術(shù)式一直是外科醫(yī)生關(guān)注的焦點(diǎn)。ARM最終治療目的是恢復(fù)正常的消化道結(jié)構(gòu)和肛門直腸功能，良好的手術(shù)效果對(duì)于術(shù)后肛門功能的恢復(fù)至關(guān)重要。

本研究結(jié)果顯示，LAARP組圍手術(shù)期指標(biāo)優(yōu)于PSARP組，印證了腹腔鏡在減少創(chuàng)傷、促進(jìn)術(shù)后恢復(fù)中的療效。腹腔鏡輔助所形成的切口遠(yuǎn)小于后矢狀入路切口，術(shù)中無需切開肛門括約肌復(fù)合體，借助于清晰廣闊的視野，最大限度降低了副損傷和出血量。國外一項(xiàng)出血量和住院時(shí)間的統(tǒng)計(jì)學(xué)分析也證實(shí)了相同的結(jié)果[10]。腹腔鏡對(duì)于直腸的游離更加充分，消除了直腸張力過高的問題，清晰顯露盆底肌肉，對(duì)于尋找肌肉復(fù)合體中心、減少對(duì)復(fù)合體的損傷及避免后期瘢痕愈合方面發(fā)揮了一定優(yōu)勢(shì)[11]。

LAARP組總并發(fā)癥發(fā)生率低于PSARP組，且單項(xiàng)切口裂開/感染發(fā)生率低于PSARP組，并發(fā)癥的差異主要集中在切口裂開/感染和直腸脫垂方面。有研究表明，采用MRI評(píng)估括約肌的對(duì)稱性、周圍瘢痕組織和重建肛門位置，發(fā)現(xiàn)LAARP獲得了更好的肛門括約肌對(duì)稱性，更少的瘢痕和肛周纖維組織，術(shù)后發(fā)生肛門狹窄更少[12]。術(shù)后直腸黏膜脫垂一直是受關(guān)注的并發(fā)癥，LAARP術(shù)后直腸黏膜脫垂發(fā)生率更高，約9%～46%[13-14]，本研究中無統(tǒng)計(jì)學(xué)差異可能與樣本量較小有關(guān)。其原因可能是因?yàn)楹笫笭钊肼穼?duì)于直腸分離較少，近端直腸還會(huì)固定在盆隔上，減少了直腸黏膜脫垂的發(fā)生。腹腔鏡技術(shù)由于對(duì)直腸過多的游離，且術(shù)中不打開平滑肌復(fù)合體，無法逐層縫合固定直腸遠(yuǎn)端，導(dǎo)致遠(yuǎn)端牢固性較少。游離直腸能夠充分降低周圍張力，但是增加直腸黏膜脫垂的風(fēng)險(xiǎn)，這一矛盾尚需要業(yè)內(nèi)專家共同努力解決。有研究表明，通過減少松解乙狀結(jié)腸系膜，切除直腸遠(yuǎn)端肥厚部分，縫合后能保證直腸有一定張力，使得直腸黏膜脫垂發(fā)生率降低[15]。但這一結(jié)果尚需要進(jìn)一步論證。

最近發(fā)表的一篇Meta分析指出，LAARP術(shù)后肛管靜息壓高于PSARP組，兩者肛管高壓帶長(zhǎng)度與肛門直腸抑制反射無差異[16]；本研究結(jié)果與文獻(xiàn)報(bào)道一致。有研究指出，骨盆神經(jīng)和肌肉的質(zhì)量對(duì)于術(shù)后排便情況起著決定性作用，LAARP在更加清晰可視化的操作下，在減少恥骨直腸肌周圍的神經(jīng)和肌肉的損傷無疑具有優(yōu)勢(shì)[17]。有學(xué)者認(rèn)為，末梢神經(jīng)對(duì)于維持括約肌的感覺和功能具有很大作用，腹腔鏡技術(shù)避免了后矢狀入路對(duì)于肛門括約肌以及末梢神經(jīng)的損傷[18]。

肛門直腸畸形手術(shù)的最終目的是恢復(fù)正常的肛門直腸功能，由于年齡<3歲的患兒不能很好地控制自身排便，所以該項(xiàng)功能評(píng)估多在3歲以后進(jìn)行。研究顯示，中高位肛門直腸畸形的患兒術(shù)后多存在排便功能差，主要集中在便秘、污便和大便失禁方面[19]。本研究中，兩組患兒均具有良好的自主排便能力和較少的污便發(fā)生率；但在術(shù)后便秘方面，LAARP組效果更佳。可能是因?yàn)楦骨荤R具有放大功能，能夠自盆腔看到兩側(cè)的恥尾肌，同時(shí)配合會(huì)陰部電刺激可準(zhǔn)確辨認(rèn)復(fù)合體肌肉收縮中心，結(jié)合會(huì)陰部小切口將直腸自盆底隧道拖出準(zhǔn)確的放置于橫紋肌復(fù)合體中心，減少對(duì)橫紋肌復(fù)合體的損傷。在很大程度上降低了術(shù)后便秘的發(fā)生率。一項(xiàng)Meta分析集中了5篇文獻(xiàn)采用采用 Krickenbeck分類法評(píng)估術(shù)后的排便功能，顯示 LAARP手術(shù)組有更高的自愿排便比例，更好的污糞和便秘狀態(tài)[20]。

本研究比較了兩種術(shù)式的優(yōu)劣，LAARP具有明顯優(yōu)勢(shì)。但是本研究受到樣本量限制，結(jié)論尚需要大樣本長(zhǎng)期隨訪進(jìn)一步論證。另外，在評(píng)估肛門直腸功能方面，存在一些父母不愿意將不良事件報(bào)告給小兒科醫(yī)生，對(duì)于最終結(jié)果可能會(huì)產(chǎn)生一定偏倚。

綜上所述，相對(duì)于PSARP術(shù)式，LAARP手術(shù)是治療小兒ARM的可靠手段，具有更短的手術(shù)時(shí)間、更少的術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率，對(duì)于預(yù)防術(shù)后便秘和提高肛管靜息壓具有較好的作用。