區(qū)域性高危兒網(wǎng)絡(luò)化管理體系在預(yù)防殘疾中的作用

閆冬梅，施慶喜，仝嬌，馬珊，趙星星，車世紅

揚(yáng)州大學(xué)附屬連云港市婦幼保健院兒童保健科，江蘇連云港市 222000

高危兒是指在胎兒期、分娩時(shí)、新生兒期受高危因素的損傷(尤其是中樞神經(jīng)系統(tǒng))，已發(fā)生或可能發(fā)生功能損害的早期嬰兒[1‐2]。根據(jù)發(fā)生腦損傷后遺癥的風(fēng)險(xiǎn)高低，高危兒被分為A類(低)和B類(高)。以高危兒常見(jiàn)的腦損傷后遺癥腦癱為例，高危兒患病風(fēng)險(xiǎn)是正常新生兒的30 倍[3]。高危兒管理是針對(duì)具有高危因素的嬰幼兒，對(duì)其生長(zhǎng)發(fā)育，尤其是神經(jīng)心理發(fā)育，進(jìn)行有目的的科學(xué)評(píng)估和管理，及時(shí)發(fā)現(xiàn)發(fā)育偏離/異常的高危兒，并予以早期規(guī)范化干預(yù)與治療，從而預(yù)防殘疾發(fā)生的一系列管理措施[4‐5]。區(qū)域群體高危兒規(guī)范化管理是提高當(dāng)?shù)厝丝谒刭|(zhì)至關(guān)重要的方法[6‐8]。我國(guó)因部門協(xié)作等諸多問(wèn)題，高危兒網(wǎng)絡(luò)監(jiān)測(cè)體系只能囿于一院、一部門，難以在區(qū)域范圍內(nèi)充分整合地方資源，調(diào)動(dòng)管理資金開(kāi)展區(qū)域性高危兒管理，致使部分高危兒疏于管理。

近年來(lái)，連云港市婦幼保健院逐步整合并利用婦幼保健管理網(wǎng)絡(luò)和殘聯(lián)殘障兒童康復(fù)網(wǎng)絡(luò)，構(gòu)建高危兒網(wǎng)絡(luò)化管理體系，嘗試在部門間(主要是殘聯(lián)和婦幼保健院)共享患兒部分信息，架構(gòu)高危兒客觀登記與早期干預(yù)信息間的橋梁。為探討該管理體系在兒童殘疾預(yù)防方面的可能作用，本研究組在該體系框架下對(duì)連云港地區(qū)活產(chǎn)B 類高危兒進(jìn)行規(guī)范管理并追蹤其預(yù)后。

1 資料與方法

1.1 一般資料

收集2015 年7 月1 日至2016 年6 月30 日出生、居住于連云港市區(qū)和灌云縣、在連云港市婦幼保健綜合管理平臺(tái)登記的B類存活高危兒1252例。

納入標(biāo)準(zhǔn)：①家長(zhǎng)愿意配合追蹤隨訪；②能夠配合進(jìn)行高危兒養(yǎng)育及早期干預(yù)指導(dǎo)，并能夠進(jìn)行追蹤隨訪。

排除標(biāo)準(zhǔn)：①存在先天性缺陷(如先天性心臟病、先天性發(fā)育畸形等)；②診斷為遺傳性疾?。虎墼谘芯科陂g因各種原因死亡。

脫落標(biāo)準(zhǔn)：不能按時(shí)連續(xù)隨診超過(guò)3次。

根據(jù)是否接受網(wǎng)絡(luò)化管理分為對(duì)照組(n=594)和試驗(yàn)組(n=658)。

本研究經(jīng)過(guò)連云港市婦幼保健院倫理委員會(huì)審查通過(guò)(LYG‐ME2019007)。

1.2 方法

1.2.1 標(biāo)記高危兒

連云港市區(qū)和灌云縣各級(jí)醫(yī)療保健機(jī)構(gòu)對(duì)本單位發(fā)現(xiàn)的高危兒在連云港市婦幼保健綜合管理平臺(tái)上進(jìn)行標(biāo)記。

1.2.2 建立高危兒管理檔案及隨訪登記表

研究人員從連云港婦幼保健綜合管理平臺(tái)系統(tǒng)/兒童管理/高危兒(北京龍騰信揚(yáng)信息技術(shù)有限公司)每周下載1 次新出生高危兒名單，為符合納入條件的高危兒建立管理檔案和隨訪登記表。管理檔案內(nèi)容包括患兒及家庭基本信息，每次門診隨診的問(wèn)診、檢查記錄和處理信息；隨訪登記表內(nèi)容包括隨訪日期、大運(yùn)動(dòng)、精細(xì)運(yùn)動(dòng)、語(yǔ)言、適應(yīng)能力和社會(huì)行為的發(fā)育情況。

1.2.3 高危兒管理工作

1.2.3.1 對(duì)照組

研究人員僅在建檔時(shí)，以電話形式或者當(dāng)面告知家長(zhǎng)按期帶領(lǐng)高危兒到當(dāng)?shù)貎罕ｉT診進(jìn)行體檢、神經(jīng)心理測(cè)評(píng)和早期干預(yù)指導(dǎo)。

門診隨診頻率：6 月齡內(nèi)每月1 次，6～12 月齡每?jī)蓚€(gè)月1次，1～2歲每3個(gè)月1次?？傆?jì)13次。

不能按時(shí)隨診時(shí)，研究人員不進(jìn)行督導(dǎo)和隨訪。

1.2.3.2 試驗(yàn)組

研究人員按時(shí)、主動(dòng)電話督促家長(zhǎng)按期帶領(lǐng)高危兒到當(dāng)?shù)貎罕ｉT診進(jìn)行體檢、神經(jīng)心理測(cè)評(píng)和早期干預(yù)指導(dǎo)。門診隨診頻率同對(duì)照組。

不能按時(shí)隨診時(shí)，研究人員通過(guò)高危兒管理網(wǎng)絡(luò)系統(tǒng)記錄的聯(lián)系方式進(jìn)行電話隨訪和督導(dǎo)。

對(duì)于失訪兒童也要通過(guò)當(dāng)?shù)厣鐓^(qū)盡量通知到戶。

1.2.3.3 發(fā)育異常/偏離

無(wú)論對(duì)照組還是試驗(yàn)組高危兒，一旦發(fā)現(xiàn)該患兒存在發(fā)育異常/偏離現(xiàn)象，立即轉(zhuǎn)介市級(jí)婦幼保健院高危兒管理科重點(diǎn)隨訪，不服從轉(zhuǎn)介者，上報(bào)市級(jí)婦幼保健院，由其委派高危兒管理科人員主動(dòng)隨訪，并建立高危兒家長(zhǎng)群，定時(shí)答疑。研究小組對(duì)該患兒進(jìn)行追蹤隨訪，記錄發(fā)育關(guān)鍵期的功能狀況評(píng)估數(shù)據(jù)。

1.2.4 功能評(píng)價(jià)方法及數(shù)據(jù)采集

觀察時(shí)間2 年。在高危兒滿兩歲前的各個(gè)關(guān)鍵期(第1、3、6、8、12、15、18、24 月齡)對(duì)兒童功能狀況進(jìn)行評(píng)估。研究人員收集試驗(yàn)前后測(cè)評(píng)相關(guān)數(shù)據(jù)。

1.2.4.1 家長(zhǎng)依從性評(píng)價(jià)

通過(guò)2 歲之內(nèi)參與隨訪(門診隨訪或電話隨訪)次數(shù)進(jìn)行家長(zhǎng)依從性評(píng)價(jià)。隨訪次數(shù)≥10 次者為依從性好，隨訪次數(shù)≤6 次為依從性差，7～9 次為依從性一般[4,9‐10]。

1.2.4.2 發(fā)育情況評(píng)價(jià)

運(yùn)用0～6 歲兒童神經(jīng)心理發(fā)育診斷量表(兒心量表)[10‐12]和體格檢查進(jìn)行高危兒發(fā)育情況評(píng)價(jià)。有明確的神經(jīng)、心理發(fā)育異常者或者兒心量表測(cè)試結(jié)果中一個(gè)功能區(qū)或者多個(gè)功能區(qū)測(cè)試分值≤75 分為發(fā)育異常；兒心量表測(cè)試結(jié)果中一個(gè)功能區(qū)或者多個(gè)功能區(qū)測(cè)試分值76～89 分為發(fā)育偏離；兒心量表測(cè)試結(jié)果中所有功能區(qū)測(cè)試分值≥90分為發(fā)育正常。

1.2.4.3 發(fā)育異常程度評(píng)價(jià)

選取兒童殘疾評(píng)定量表(Pediatric Evaluation of Disability Inventory,PEDI)[13‐14]中一般2歲兒童能夠完成的55項(xiàng)內(nèi)容評(píng)價(jià)發(fā)育異常兒童的病情嚴(yán)重程度。能夠完成≥41 個(gè)項(xiàng)目為輕度，能夠完成≤14 個(gè)項(xiàng)目為重度，能夠完成15～40個(gè)項(xiàng)目為中度。

1.2.4.4 發(fā)育異常兒童功能狀況評(píng)價(jià)

選用《國(guó)際功能、殘疾和健康分類(兒童與青少年版)》(International Classification of Functioning,Dis‐ability and Health‐Children and Youth version,ICF‐CY)腦性癱瘓核心分類組合[15‐18]進(jìn)行發(fā)育異常兒童的功能測(cè)評(píng)。包括ICF 中的精神功能(b1 項(xiàng)：含b110、b114、b117、b122、b126、b130、b134、b140、b144、b164和b172)、發(fā)聲和言語(yǔ)功能(b3項(xiàng))、神經(jīng)肌肉骨骼和運(yùn)動(dòng)相關(guān)功能(b7 項(xiàng)：含b710、b715、b720、b729、b730、b735、b740、b750、b760、b765、b770 和b780)、身體結(jié)構(gòu)(s 項(xiàng)：含s1、s2、s7)、學(xué)習(xí)和應(yīng)用知 識(shí)(d1 項(xiàng)：含d110、d115、d130、d131、d160 和d161)、一般任務(wù)和要求(d2 項(xiàng)：含d210、d220、d240、d250)、交流(d3)、活動(dòng)(d4)、自理(d5)、人際交往和人際關(guān)系(d7)以及環(huán)境因素(e310、e355 和e115)等項(xiàng)目進(jìn)行評(píng)分。

1.3 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

采用SPSS 19.0 進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。運(yùn)用χ2檢驗(yàn)分析高危兒家庭基本狀況及試驗(yàn)前后高危兒家長(zhǎng)依從性、高危兒轉(zhuǎn)歸、發(fā)育異常高危兒病情嚴(yán)重程度和高危兒發(fā)育偏離能區(qū)分布情況；運(yùn)用t檢驗(yàn)分析高危兒父母基本情況和發(fā)育異常兒童的基本功能狀況。顯著性水平α=0.05。

2 結(jié)果

對(duì)照組入組594 例，失訪204 例，最終納入390例；試驗(yàn)組入組658 例，失訪108 例，最終納入550例。

2.1 一般資料比較

兩組性別、父親就業(yè)情況、家庭月收入、家庭形態(tài)無(wú)顯著性差異(P>0.05)，父母親年齡、父母親文化程度、母親就業(yè)情況、子女?dāng)?shù)和父母對(duì)疾病的認(rèn)知有顯著性差異(P<0.05)。見(jiàn)表1。

2.2 依從性情況

試驗(yàn)組高危兒管理依從性顯著優(yōu)于對(duì)照組(P<0.001)。見(jiàn)表2。

2.3 2歲時(shí)高危兒發(fā)育轉(zhuǎn)歸情況

試驗(yàn)組2 歲時(shí)高危兒發(fā)育轉(zhuǎn)歸情況顯著優(yōu)于對(duì)照組(P<0.001)。初始發(fā)現(xiàn)異常時(shí)間在0～6 月齡，兩組預(yù)后存在非常高度顯著性差異(P<0.001)；初始發(fā)現(xiàn)異常時(shí)間在7～12 月齡，預(yù)后差異不顯著(P>0.05)。見(jiàn)表3。

2.4 發(fā)育異常高危兒2歲時(shí)病情嚴(yán)重程度分析

試驗(yàn)組發(fā)育異常高危兒2 歲時(shí)病情嚴(yán)重程度顯著低于對(duì)照組(P<0.001)。初始發(fā)現(xiàn)偏離/異常時(shí)間在0～6 月齡，兩組病情輕重程度存在非常顯著性差異(P<0.01)；初始發(fā)現(xiàn)偏離/異常時(shí)間在7～12 月齡的差異不顯著(P>0.05)。見(jiàn)表4。

表1 兩組一般情況比較

表2 兩組高危兒管理依從性情況比較(n)

2.5 2歲時(shí)發(fā)育偏離/異常能區(qū)覆蓋情況

試驗(yàn)組高危兒2 歲時(shí)各能區(qū)的發(fā)育偏離/異常情況均明顯低于對(duì)照組(P<0.01)。見(jiàn)表5。

2.6 發(fā)育異常兒童初確診時(shí)功能狀況

兩組發(fā)育異常兒童身體結(jié)構(gòu)(s 項(xiàng))、d3、d4、d5和e115 的功能狀況得分無(wú)顯著性差異(P>0.05)，b1、b3、b7、d1、d2、d7和e310、e355的功能狀況得分有顯著性差異(P<0.05)。見(jiàn)表6。

表3 兩組2歲時(shí)高危兒發(fā)育轉(zhuǎn)歸情況比較(n)

表4 兩組發(fā)育異常高危兒2歲時(shí)病情嚴(yán)重程度比較(n)

表5 對(duì)照組和試驗(yàn)組高危兒2歲時(shí)發(fā)育偏離/異常能區(qū)覆蓋情況比較(n)

表6 發(fā)育異常高危兒初確診時(shí)功能狀況評(píng)分比較

3 討論

根據(jù)連云港市殘疾人聯(lián)合會(huì)數(shù)據(jù)統(tǒng)計(jì)，2015年之前連云港市每年大約新增高危兒2.4萬(wàn)人次，B類高危兒約1 萬(wàn)人次，其中200～300 人發(fā)生腦癱，此外還有相當(dāng)一部分高危兒發(fā)生精神發(fā)育遲滯、孤獨(dú)癥譜系障礙等疾病。每年江蘇省財(cái)政為這些殘疾兒童支出約1000 萬(wàn)元的康復(fù)費(fèi)用，給家庭和社會(huì)帶來(lái)了巨大壓力。

預(yù)防兒童殘疾發(fā)生的關(guān)鍵不僅是減少高危兒發(fā)生，更要阻斷高危兒的不良轉(zhuǎn)歸[19‐20]。早期干預(yù)的高危兒，其運(yùn)動(dòng)、語(yǔ)言、適應(yīng)性等能達(dá)到正常同齡兒童水平的可能性高達(dá)90%以上?？祻?fù)醫(yī)學(xué)強(qiáng)調(diào)高危兒的診治原則就是早發(fā)現(xiàn)、早干預(yù)[21‐22]。

高危兒腦損傷嚴(yán)重時(shí)可發(fā)展成腦癱[23‐25]。為了早期干預(yù)，國(guó)際上開(kāi)展了各種研究，如國(guó)際腦癱組織、歐洲腦癱監(jiān)測(cè)組織、澳大利亞腦癱登記數(shù)據(jù)庫(kù)、澳大利亞腦癱與發(fā)展醫(yī)學(xué)研究院、丹麥腦癱登記機(jī)構(gòu)等的目標(biāo)對(duì)象是腦損傷后遺癥階段的腦癱兒童，但對(duì)兒童腦損傷高危人群的有效管理不足。根據(jù)《世衛(wèi)組織2014～2021 年全球殘疾行動(dòng)計(jì)劃：增進(jìn)所有殘疾人的健康》[26‐27]，各國(guó)應(yīng)加強(qiáng)和推廣康復(fù)服務(wù)，完善康復(fù)體系建設(shè)，支持關(guān)于殘疾相關(guān)服務(wù)研究，促進(jìn)利益攸關(guān)方采取協(xié)調(diào)一致的全球行動(dòng)，提升全生命周期的康復(fù)服務(wù)能力。針對(duì)高危兒童殘疾預(yù)防等方面尚無(wú)有效措施。

近年來(lái)，國(guó)家及地方政府針對(duì)高危兒管理出臺(tái)多個(gè)政策文件。高危兒系統(tǒng)管理需要多部門協(xié)作，并不斷完善體制建設(shè)和信息保障[28‐29]。自2015 年以來(lái)，連云港市各級(jí)殘疾人聯(lián)合會(huì)及婦幼保健單位以高危兒早期篩查與干預(yù)為核心開(kāi)展網(wǎng)絡(luò)管理，輔以電話追蹤、門診個(gè)性化指導(dǎo)，提高家長(zhǎng)對(duì)疾病的認(rèn)知，家長(zhǎng)參與高危兒隨診及干預(yù)的依從性逐年遞增，越來(lái)越多的高危兒接受早期干預(yù)，高危兒不良轉(zhuǎn)歸發(fā)生率逐漸減少，即使發(fā)生發(fā)育偏離/異常，盡早獲得早期干預(yù)的高危兒病情嚴(yán)重程度仍明顯輕于未能及時(shí)獲得早期干預(yù)的兒童。連云港市殘疾人聯(lián)合會(huì)調(diào)查顯示，年新增腦癱兒童數(shù)量由237 人次(2015 年年初統(tǒng)計(jì))降至78 人次(2018 年年初統(tǒng)計(jì))，年新增重癥腦癱兒童由62 人次(2015 年年初統(tǒng)計(jì))降至24 人次(2018 年年初統(tǒng)計(jì))。本研究結(jié)果表明，腦損傷高危兒經(jīng)過(guò)積極干預(yù)，即使殘留腦損傷癥狀，病情程度也明顯減輕。因此可以推斷，針對(duì)高危兒進(jìn)行多部門合作、系統(tǒng)管理能夠有效預(yù)防殘疾發(fā)生。

本研究中，雖然兩組發(fā)生發(fā)育偏離兒童的數(shù)量具有顯著差異，但試驗(yàn)組發(fā)育偏離兒童的適應(yīng)性行為和語(yǔ)言發(fā)育能區(qū)的發(fā)育偏離率明顯高于其他能區(qū)，這種情況在對(duì)照組則不明顯。研究者與家長(zhǎng)一致認(rèn)為可能是早期干預(yù)中偏重進(jìn)行大運(yùn)動(dòng)、精細(xì)運(yùn)動(dòng)(這兩個(gè)能區(qū)的發(fā)育偏離較易被發(fā)現(xiàn))干預(yù)訓(xùn)練的結(jié)果，而對(duì)日常生活、玩耍能力和溝通交流能力訓(xùn)練的忽視導(dǎo)致適應(yīng)性行為和語(yǔ)言能區(qū)得分偏低。但是，如果兒童的適應(yīng)能力、社交行為和語(yǔ)言能區(qū)都明顯偏離，則應(yīng)采用嬰幼兒孤獨(dú)癥篩查量表(Checklist for Autism in Tod‐dlers,CHAT)篩查，以防止共患行為問(wèn)題。

另外，本研究按照ICF對(duì)診斷為發(fā)育異常(尚未開(kāi)始規(guī)范性康復(fù)治療)的兒童進(jìn)行功能測(cè)評(píng)，發(fā)現(xiàn)對(duì)照組發(fā)育異常的兒童基本功能得分普遍低于試驗(yàn)組。說(shuō)明在高危兒系統(tǒng)管理過(guò)程中，早期干預(yù)技術(shù)的盡早介入能夠有效提高后遺癥期兒童的功能水平[30‐31]。同時(shí)也發(fā)現(xiàn)以下幾點(diǎn)。首先，兩組兒童s 項(xiàng)(身體結(jié)構(gòu))并無(wú)顯著性差異，這是因?yàn)樵缙诟深A(yù)并不能改變兒童的身體結(jié)構(gòu)。其次，兩組兒童年齡均較小，使用語(yǔ)言、信號(hào)和符號(hào)進(jìn)行交流、變換身體姿勢(shì)或位置轉(zhuǎn)移能力以及照顧自己的日常生活自理能力多掩蓋在家長(zhǎng)的大量幫助之下，至少在當(dāng)前并不需要個(gè)人日常生活用產(chǎn)品的技術(shù)支持(e115)，他們?cè)赿3(交流)、d4(活動(dòng))和d5(自理)功能方面暫時(shí)也未看到明顯的差距。最后，隨著兩組兒童在b 項(xiàng)(身體功能)差距逐漸增大，其主動(dòng)參與日?；顒?dòng)的能力和欲望加強(qiáng)，故而表現(xiàn)出試驗(yàn)組在d1(學(xué)習(xí)和應(yīng)用知識(shí))、d2(一般任務(wù)和要求)、d7(人際交往)能力方面明顯優(yōu)于對(duì)照組。試驗(yàn)組兒童病情的快速好轉(zhuǎn)鼓勵(lì)了提供熱情幫助的周圍人。因此，試驗(yàn)組兒童所獲得的環(huán)境支持(直系親屬如母親為孩子提供物質(zhì)和情感支持，以及衛(wèi)生專業(yè)人員提供康復(fù)服務(wù)的支持)也好于對(duì)照組。

發(fā)現(xiàn)高危兒發(fā)育偏離/異常以后，通過(guò)積極有效的干預(yù)，能夠有效改善高危兒最終發(fā)育轉(zhuǎn)歸情況。其中，0～6 月齡獲得診治的高危兒預(yù)后明顯好于高年齡段，這符合既往研究認(rèn)為的高危兒“早診斷、早干預(yù)”原則。另外，預(yù)后不良高危兒的致病因素、病理特點(diǎn)甚至解剖結(jié)構(gòu)是患兒發(fā)生難以逆轉(zhuǎn)功能障礙的根本原因，即便早期干預(yù)改善部分功能狀況，仍難以完全擺脫疾病困擾。因此，除了繼續(xù)開(kāi)展高危兒診治的醫(yī)學(xué)研究之外，也應(yīng)深入思考高危因素新生兒，尤其是預(yù)后判斷極度不良腦損傷高危兒救治的社會(huì)學(xué)和倫理學(xué)意義。

在本研究中，各部門工作目標(biāo)一致，給予研究者莫大鼓勵(lì)，但其工作方式、管理方式以及運(yùn)行模式的不同確實(shí)給研究者帶來(lái)巨大的挑戰(zhàn)，因此本監(jiān)測(cè)網(wǎng)絡(luò)也存在一定局限性。未來(lái)，進(jìn)行多學(xué)科合作、多部門參與的高危兒管理體系建設(shè)研究將會(huì)是高危兒管理研究的發(fā)展方向。