宮頸子宮內(nèi)膜異位癥伴活動(dòng)性陰道出血一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

許阡，段華，金佟，臧春逸

子宮內(nèi)膜異位癥（endometriosis）為具有生長(zhǎng)功能的子宮內(nèi)膜組織出現(xiàn)在子宮腔被覆內(nèi)膜及宮體肌層以外的其他部位，好發(fā)于育齡期女性，最常侵及卵巢、宮骶韌帶及子宮直腸陷凹。其中宮頸子宮內(nèi)膜異位癥（cervical endometriosis）發(fā)病率很低，文獻(xiàn)報(bào)道為0.11%～2.4%[1]，通常無癥狀，部分患者表現(xiàn)為不規(guī)則陰道出血、痛經(jīng)或性交困難。本文報(bào)道1例宮頸子宮內(nèi)膜異位囊腫破裂伴活動(dòng)性陰道出血的患者，臨床及影像學(xué)檢查均未確診，現(xiàn)總結(jié)該患者的病例資料，并結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，報(bào)告如下。

1 病例報(bào)告

患者 女，40歲，因陰道出血1 h，于2015年8月26日急診入院。該患者平素月經(jīng)規(guī)律，經(jīng)量中等，無痛經(jīng)，末次月經(jīng)為2015年8月20日—8月24日。1 h前無明顯誘因突發(fā)陰道活動(dòng)性出血，約為既往月經(jīng)量的4～5倍，伴大量血塊，頭暈、乏力癥狀明顯，無腹痛、腹脹，無肛門墜脹感，否認(rèn)外傷及性生活史。患者自述體檢宮頸液基細(xì)胞學(xué)檢查（TCT）正常，既往體健，無磕碰后出血、皮膚淤點(diǎn)、瘀斑等特殊病史，孕3產(chǎn)0，均為人工流產(chǎn)。婦科查體：宮頸表面光滑，6點(diǎn)處可見納氏囊腫，直徑約1 cm，宮頸口可見活動(dòng)性血液流出，未見組織物堵塞，無舉痛，肛查：宮旁質(zhì)軟，未及異常。急查血結(jié)果回報(bào)：白細(xì)胞10.47×109/L，血紅蛋白101 g/L，血人絨毛膜促性腺激素（hCG）陰性（-），凝血、肝腎功能無明顯異常，腫瘤標(biāo)志物正常，床旁經(jīng)腹部B型超聲（B超）提示：子宮體大小5.8 cm×4.6 cm×4.1 cm，內(nèi)膜厚0.6 cm，回聲欠均，宮頸大小4.0 cm×3.1 cm×5.8 cm，回聲欠均，可見低回聲區(qū)，直徑0.9 cm，陰道內(nèi)積血，直徑范圍6.5 cm，雙附件區(qū)未見異常。予抗炎、止血后癥狀無緩解，予催產(chǎn)素靜脈點(diǎn)滴后血止。入院診斷：宮頸病變？患者于入院第2日行雙側(cè)子宮動(dòng)脈栓塞術(shù)，術(shù)中探查子宮下段宮頸處血管分支雜亂、扭曲，可見結(jié)節(jié)狀造影劑濃染征象，大小范圍3.0 cm×4.0 cm，血供豐富，斑片狀造影劑濃染，入院第4日行宮腔鏡檢查，術(shù)中探查見：宮頸管內(nèi)口下方0.5 cm，8點(diǎn)處可見一類憩室樣囊腔，多房樣，直徑1.2 cm×1.2 cm，內(nèi)含大量陳舊血跡，空腔內(nèi)壁光滑，彈性好，可見充血血管，仍有少許出血，囊腔內(nèi)未見明顯胚物等殘留，宮腔形態(tài)正常，內(nèi)膜中等厚，未見明顯占位性病變，見圖1～3（見封三）。術(shù)中診斷：宮頸納氏囊腫。遂切除、電凝囊腔四壁，同時(shí)切取子宮內(nèi)膜及宮頸內(nèi)膜活檢。患者術(shù)后一般情況良好，無明顯陰道出血，于術(shù)后第2日出院。送檢病理結(jié)果：增殖期子宮內(nèi)膜，（宮頸病損）鏡下示宮頸組織部分區(qū)可見陳舊性出血，另可見子宮內(nèi)膜腺體，最終診斷為宮頸子宮內(nèi)膜異位囊腫破裂出血。

患者術(shù)后密切隨訪，隨診婦科查體、TCT、盆腔B超均無異常?；颊咭颉白訉m內(nèi)膜息肉”于2018年4月10日再次入院行宮腔鏡下子宮內(nèi)膜息肉切除術(shù)，術(shù)中探查原宮頸病灶囊腔處可見缺損，直徑約0.6 cm，囊壁可見瘢痕修復(fù)，見圖4（見封三），術(shù)后隨訪至今無復(fù)發(fā)。

2 討論

宮頸子宮內(nèi)膜異位癥的發(fā)病率很低，文獻(xiàn)報(bào)道為0.11%～2.4%[1]，國(guó)內(nèi)外多為個(gè)案報(bào)道，隨著陰道鏡技術(shù)的發(fā)展和臨床經(jīng)驗(yàn)的增加，該病的檢出率也隨之升高[2]。由于該病缺乏特異性臨床表現(xiàn)，多為術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)及術(shù)后病理診斷得以明確[3]，故臨床誤診率高。本例患者診斷不明的原因：①患者40歲女性，既往月經(jīng)規(guī)律，無明顯誘因突發(fā)大量陰道出血，婦科查體發(fā)現(xiàn)宮頸6點(diǎn)處可及直徑約1 cm的納氏囊腫，B超提示宮頸大小4.0 cm×3.1 cm×5.8 cm，回聲欠均，可見低回聲區(qū)，直徑0.9 cm，盆腔無異常發(fā)現(xiàn)，易傾向于宮頸病變引起的出血；②40歲女性，大量陰道出血，hCG陰性，已排除妊娠相關(guān)性疾病，B超提示：子宮內(nèi)膜厚0.6 cm，回聲欠均，結(jié)合患者年齡，考慮為排卵障礙性異常子宮出血；③本例患者還應(yīng)與血液系統(tǒng)疾病引起的出血相鑒別。

宮頸子宮內(nèi)膜異位癥的發(fā)病機(jī)制尚不明確，根據(jù)其發(fā)病部位可分為淺表型及深部型。現(xiàn)有研究普遍認(rèn)為，淺表型病灶主要源于宮頸損傷后的子宮內(nèi)膜種植[4]，郎景和教授[5]認(rèn)為，宮頸子宮內(nèi)膜異位癥的形成過程中內(nèi)膜細(xì)胞必須完成黏附－侵襲－形成的三部曲，分娩、人工流產(chǎn)、刮宮及宮頸手術(shù)，如宮頸活檢、宮頸錐切術(shù)、宮頸物理治療等均可造成宮頸損傷，子宮內(nèi)膜可通過經(jīng)血種植于損傷處，形成子宮內(nèi)膜異位病灶。Ismail[6]對(duì)42例宮頸錐切術(shù)后患者隨訪發(fā)現(xiàn)，18例（43%）患者于術(shù)后出現(xiàn)了宮頸子宮內(nèi)膜異位病灶，這些病灶位于宮頸愈合的創(chuàng)面處或新形成的轉(zhuǎn)化區(qū)內(nèi)。深部型多源自繼發(fā)性子宮內(nèi)膜異位病灶，即盆腔子宮內(nèi)膜異位病灶通過血行、淋巴播散或直接蔓延至宮頸組織，形成新的異位病灶，亦有學(xué)者用體腔上皮化生、免疫、炎癥因素解釋其發(fā)病機(jī)制[7]。本例患者孕3產(chǎn)0，既往3次人工流產(chǎn)術(shù)史，考慮繼發(fā)性宮頸子宮內(nèi)膜異位癥的可能性大。

宮頸子宮內(nèi)膜異位癥患者通常無癥狀，部分表現(xiàn)為不規(guī)則陰道出血、性生活后持續(xù)出血，甚至危及生命的陰道出血[8]。婦科查體可見宮頸表面藍(lán)紫色或鮮紅色結(jié)節(jié)、水皰或充血點(diǎn)，可有接觸性出血，深部型病灶查體可無異常發(fā)現(xiàn)[9]。病變范圍大，形成囊腫時(shí)，可因囊腫破裂誘發(fā)大量活動(dòng)性出血，較為罕見，與本文患者相符。北京協(xié)和醫(yī)院分析1983—2010年的33例宮頸子宮內(nèi)膜異位癥患者的病歷資料發(fā)現(xiàn)，28例（84.8%）患者無臨床表現(xiàn)，3例因不規(guī)則陰道出血就診，1例因同房后出血就診，1例因大量陰道出血導(dǎo)致的失血性休克急診入院[1]。

因該病缺乏特異性表現(xiàn)，故臨床診斷困難，多數(shù)在手術(shù)病理標(biāo)本中偶然發(fā)現(xiàn)。部分患者行宮頸細(xì)胞學(xué)檢查被誤診為高級(jí)別宮頸鱗狀上皮內(nèi)病變、不典型腺細(xì)胞或?qū)m頸原位腺癌[10-11]。隨著陰道鏡技術(shù)的發(fā)展，該病的檢出率也隨之升高，其在陰道鏡下的表現(xiàn)為：病變的中心位于宮頸陰道部，呈藍(lán)紫色或鮮紅色結(jié)節(jié)、水皰或充血點(diǎn)，宮頸內(nèi)病變腺體多呈囊性，大小和形狀不規(guī)則，充滿黏液[12]，病變較大時(shí)可形成囊腫或潰瘍[13-14]，表面被覆光滑的鱗狀上皮，病灶大小、顏色和形態(tài)隨月經(jīng)周期的變化而改變，行陰道鏡下的多點(diǎn)活檢有助于提高診斷的準(zhǔn)確率。伴有較大囊腫形成時(shí)，B超有助于鑒別，其在超聲下表現(xiàn)為：宮頸內(nèi)的囊性病變，內(nèi)有細(xì)密點(diǎn)狀回聲，可隨月經(jīng)周期變化。血清CA125的診斷價(jià)值不大，由于該病常合并盆腔子宮內(nèi)膜異位癥，且患者往往有婦科手術(shù)史，宮、腹腔手術(shù)史均可造成術(shù)后粘連，引起CA125的非特異性升高。此外，在臨床診療中，該病應(yīng)注意與宮頸肌瘤、宮頸息肉、納氏囊腫、異常子宮出血、黑色素瘤及宮頸癌等鑒別。值得注意的是，本例患者由于大量陰道出血于夜間急診入院，臨床表現(xiàn)及婦科查體均缺乏宮頸子宮內(nèi)膜異位癥的特異性表現(xiàn)，且不具備行陰道鏡檢查的條件，結(jié)合患者年齡及B超提示的宮頸異?；芈暎滓紤]出血原因?yàn)閷m頸病變，多重因素造成臨床忽視了特殊部位子宮內(nèi)膜異位癥的可能性。

病灶小、無癥狀的宮頸子宮內(nèi)膜異位癥患者可行期待治療，伴有不規(guī)則陰道出血等癥狀或不能除外惡性腫瘤時(shí)則應(yīng)積極處理。淺表型患者可行局部病灶切除或物理治療。深部型患者如無生育要求或合并其他子宮病變時(shí)，可行全子宮切除術(shù)，如有生育愿望，可行局部病灶切除或?qū)m頸錐切術(shù)。有學(xué)者提出術(shù)后可服用口服避孕藥或應(yīng)用促性腺激素釋放激素激動(dòng)劑（GnRHa）治療以預(yù)防疾病復(fù)發(fā)[14-15]，但尚無大樣本研究以定論。催產(chǎn)素在臨床上多用于誘導(dǎo)宮縮及產(chǎn)后止血，其作用機(jī)制是通過催產(chǎn)素與催產(chǎn)素受體相結(jié)合，通過增加細(xì)胞內(nèi)鈣離子濃度，使子宮平滑肌收縮加強(qiáng)，壓迫肌層內(nèi)血管，實(shí)現(xiàn)止血效果[16]。子宮內(nèi)膜異位癥患者催產(chǎn)素受體高表達(dá)[17]，本文經(jīng)驗(yàn)性應(yīng)用催產(chǎn)素治療，可迅速止血。止血后為明確病因，故予手術(shù)探查及病灶切除。

綜上所述，宮頸子宮內(nèi)膜異位癥是一種罕見的宮頸良性病變，其發(fā)病機(jī)制尚不清楚，多數(shù)患者無癥狀，可期待治療，少數(shù)患者因不規(guī)則陰道出血、同房后出血等不適或查體發(fā)現(xiàn)宮頸占位就診，由于該疾病缺乏特異性表現(xiàn)，臨床診斷困難，故手術(shù)切除為首選。