劉文生 鄧志平 徐海榮 李遠 牛曉輝
骨樣骨瘤是一種常見的良性骨腫瘤[1]。國外報道骨樣骨瘤約占良性骨腫瘤的10%[2];而我國報道約占良性骨腫瘤的1.66 %[3]。高發(fā)年齡是20~30歲,男女比例為3∶1。主要發(fā)病部位在股骨或者脛骨(占50%~60%),其次是手足部的短骨(占20%),只有少數(shù)發(fā)生在脊柱(約10%)[4]。發(fā)生在脊柱的骨樣骨瘤約59%發(fā)生在腰椎,27%發(fā)生在頸椎,12%發(fā)生在胸椎,約2%發(fā)生在骶椎[5]。本研究對近期收治的脊柱骨樣骨瘤患者的病歷資料進行回顧性分析,總結診斷特點及手術治療。
1991年12月至2016年8月北京積水潭醫(yī)院骨腫瘤科共收治位于脊柱的骨樣骨瘤患者27例。男18例,女9例;平均年齡21.6(11~44)歲;位于頸椎5例,胸椎7例,腰椎11例,骶骨4例;位于椎體4例,脊柱附件23例。入院前患者平均疼痛時間10(4~24)個月,夜間疼痛明顯。11例腰椎骨樣骨瘤患者在外院誤診5例;其中4例診斷為腰扭傷,予以口服止痛藥后緩解,停藥后癥狀重新出現(xiàn);1例診斷為闌尾炎,靜脈輸液抗炎治療后癥狀好轉,停藥后癥狀反復。8例腰椎骨樣骨瘤患者伴有神經癥狀,出現(xiàn)下肢放射性疼痛。
1.檢查:采用臨床表現(xiàn)、X線、CT及MRI評價疾病,部分結合發(fā)射型計算機斷層掃描(ECT)及正電子發(fā)射斷層顯像(PET-CT)檢查。 入院后常規(guī)行X線片檢查,所有患者可見局部不同程度高密度影(圖1)。CT檢查顯示類圓形的低密度灶,直徑<1.5 cm,低密度灶中心可見鈣化,周圍可見骨質硬化(圖2),所有患者根據(jù)這種典型的CT表現(xiàn)診斷為骨樣骨瘤,未行穿刺活檢術。位于椎體的骨樣骨瘤比位于脊柱附件的硬化骨范圍更大。7例患者行MRI檢查,見瘤巢在T1上表現(xiàn)為低信號,T2上表現(xiàn)為高信號,瘤巢周圍的反應骨在T2上表現(xiàn)為高信號。5例患者行骨掃描檢查,見瘤巢表現(xiàn)為放射性濃聚。
2.治療:患者診斷明確后接受非甾體抗炎藥治療1~2個月,服用藥物期間疼痛緩解,停藥后疼痛重新出現(xiàn),要求行手術治療。4例位于椎體的病變采取前方入路,顯露病變椎體,根據(jù)術前CT影像資料定位瘤巢,使用高速磨鉆打磨椎體皮質,顯露淡紅色瘤巢后使用薄骨刀將瘤巢鑿出,并換用小磨頭的高速磨鉆打磨,確保瘤巢去除徹底,切除腫瘤。其中1例行自體髂骨植骨、脊柱前路鋼板螺釘內固定術;1例僅行自體髂骨植骨;另2例因不影響穩(wěn)定性未植骨及內固定。23例位于脊柱附件的病變采取后正中入路,逐層切開顯露病變部位,用骨刀將瘤巢連同部分反應骨完整鑿除,并用高速磨鉆打磨反應骨,確保瘤巢去除徹底,切除后未行重建及固定。術后大體標本呈淡紅色,可見瘤巢為沙礫樣顆粒,周圍為反應性硬化骨,病理確診為骨樣骨瘤(圖3,4)。
圖1胸腰段正位X線示T12椎體右側可見類圓形高密度區(qū)域,相鄰椎間隙及椎體未見異常
圖2CT示T12椎體右前緣圓形破壞區(qū),直徑約為 10 mm,病變中心為高密度區(qū),病變周邊可見明顯骨質硬化,在病變核心高密度區(qū)與周邊硬化骨之間可見環(huán)狀狹窄透亮帶,椎體周圍未見明顯軟組織腫脹
圖3手術標本,可見瘤巢大小為11 mm×9 mm,暗紅色質硬,中間可見紅色沙礫樣顆粒,病變與周邊骨質邊界清楚(HE×100)
圖4鏡下表現(xiàn)為明顯的巢狀結構,巢內主要為片狀新生骨,間質為富血管的纖維組織
所有患者于術后第2天疼痛明顯減輕,無需再口服止痛藥;疼痛性質改變,由術前發(fā)生于深部的疼痛變?yōu)閭诘臏\表疼痛。4例術前伴放射性疼痛的患者訴放射疼痛消失。所有患者無神經及血管并發(fā)癥。
所有患者均獲得隨訪,術后平均隨訪時間為33(12~74)個月,末次隨訪時行影像學檢查未見腫瘤局部復發(fā)(圖5,6),所有患者疼痛完全消失,無需服藥,脊柱穩(wěn)定性好,均無放射性神經癥狀。2例植骨患者中1例術后半年復查顯示植骨愈合良好,另1例術后8個月時復查顯示植骨愈合。
骨樣骨瘤多發(fā)生于長骨的骨皮質,脊柱是骨樣骨瘤的非典型部位,因此診斷上更為困難[6-7]。大部分的脊柱骨樣骨瘤發(fā)生于脊柱附件,但仍有發(fā)生于椎體的報道[8-9]。本組中有4例位于椎體。
圖5 術后16個月復查X線示植骨愈合,腫瘤無復發(fā)
圖6 術后16個月復查CT示植骨愈合,腫瘤無復發(fā)
脊柱骨樣骨瘤的癥狀為疼痛,常常于輕微外傷后發(fā)現(xiàn),夜間疼痛加重,服用水楊酸類藥物后疼痛緩解。但是很多脊柱疾病均會引起疼痛,尤其是腰椎,疼痛原因復雜多樣。當脊柱骨樣骨瘤患者至非腫瘤中心就診時往往發(fā)生誤診。本組患者中就有5例在外院發(fā)生誤診;其中4例診斷為腰扭傷,1例診斷為闌尾炎。骨樣骨瘤影像學上典型的表現(xiàn)為見到圓形或卵圓形的透亮瘤巢,周圍有不同程度的骨質硬化,還可伴有骨膜反應、周圍軟組織或相鄰關節(jié)的腫脹[6],但在X線片上約1/4的患者看不到這種典型的表現(xiàn)[10]。當瘤巢位于椎體等松質骨時周圍骨質硬化更不明顯,因此,位于脊柱的骨樣骨瘤僅憑X線片很難診斷,必須行CT掃描。在CT上可見到瘤巢及周圍的反應骨,部分瘤巢中心可見鈣化,根據(jù)這種典型的影像表現(xiàn)可以進行診斷而不需行病理活檢。
發(fā)生于脊柱的骨樣骨瘤需與骨母細胞瘤鑒別[11]。二者均主要發(fā)生于脊柱附件,疼痛均為主要癥狀,在組織學上二者相似,均為成骨性的腫瘤,含有大量的骨母細胞,產生骨樣基質和編織骨。二者均好發(fā)于胸椎和腰椎。骨母細胞瘤患者發(fā)病年齡一般<20歲,在生物學行為上更具侵襲性,腫塊往往突出到骨外的軟組織中,而骨樣骨瘤病變往往都在骨內[12]。骨樣骨瘤的夜間疼痛明顯。而骨母細胞瘤則不典型,而且骨母細胞瘤對水楊酸類藥物的反應不明顯。二者主要的鑒別點在于瘤巢的大小,一般骨樣骨瘤的瘤巢直徑<1.0 cm,學者以1.5 cm為分界,瘤巢>1.5 cm者為骨母細胞瘤[13]。
有文獻報道,部分骨樣骨瘤可自愈,服用水楊酸類藥物后能縮短自愈時間[14-15]。但這些報道病例數(shù)很少,手術治療仍然是目前脊柱骨樣骨瘤公認有效的治療方法[12]。本組患者在診斷明確后均口服非甾體抗炎藥1~2個月,停藥后均再次出現(xiàn)癥狀,保守治療效果差,疼痛為持續(xù)性,影響患者的日常生活,要求進行手術治療。
手術治療脊柱骨樣骨瘤的效果肯定[7,11],手術切除后疼痛癥狀消失,神經癥狀改善。術中定位瘤巢非常重要,近年來發(fā)展很快的計算機輔助導航技術能在術中實時監(jiān)控,指導術者確定瘤巢的范圍,瘤巢切除后還能用導航技術確定已切除徹底[16]。如果沒有計算機輔助導航設備可在術中使用高速磨鉆,先根據(jù)術前CT確定瘤巢所在脊柱節(jié)段、位置。術前設計好顯露瘤巢的入路,用大磨頭的磨鉆磨開脊柱的皮質骨,直至顯露出淡紅色沙礫樣的瘤巢。用薄骨刀將瘤巢鑿出,然后換用小磨頭的磨鉆打磨,確保淡紅色沙礫樣瘤巢完整去除。完整去除瘤巢是避免復發(fā)的關鍵。Ozaki等[11]治療的10例脊柱骨樣骨瘤中有2例因為瘤巢切除不徹底復發(fā),需再次進行手術切除。
隨著影像技術的進展,位于肢體的骨樣骨瘤目前已廣泛開展微創(chuàng)治療,包括CT引導下的射頻消融術等,原理均在于通過局部溫度升高到50~90℃,使瘤巢形成熱壞死。由于位于脊柱的骨樣骨瘤鄰近周圍的血管及神經,部分患者已經有放射性痛等神經癥狀。若行微創(chuàng)治療射頻針尖溫度可達90℃,需持續(xù)4~6 min,容易對神經造成不可逆的損傷,造成嚴重的后果。為了避免神經血管損傷往往會造成瘤巢消融的不徹底,造成復發(fā),需再次進行手術治療。另外,微創(chuàng)的射頻消融術不能獲得病理組織對疾病進行確診。因此,對脊柱骨樣骨瘤進行微創(chuàng)消融術需特別謹慎,目前為止尚無安全性和有效性均佳的大宗報道[12]。
總之,脊柱骨樣骨瘤是一種罕見的疾病,診斷依靠典型的臨床和影像學表現(xiàn),夜間痛明顯、服用水楊酸類藥物緩解是典型的臨床表現(xiàn)。影像學診斷主要依靠CT,可見<1.5 cm的透亮瘤巢,部分瘤巢中心可見鈣化,瘤巢周圍可見高密度的反應骨。手術切除是脊柱骨樣骨瘤公認有效的治療方法,術中定位瘤巢非常重要,完整去除瘤巢是避免復發(fā)的關鍵。