手部骨樣骨瘤的診斷與治療分析

周金華，楊慶誠，姚晨*，袁霆，李世杰，湯亞雯

(1.江蘇省溧陽市人民醫(yī)院，江蘇 溧陽 213300；2.上海交通大學(xué)附屬第六人民醫(yī)院，上海 200233)

骨樣骨瘤是一種良性骨腫瘤，1935年由Jaff[1]首先命名，占所有骨腫瘤的2%～3%。骨樣骨瘤好發(fā)于男性，好發(fā)年齡為6～25歲，嬰兒及40歲以上成人發(fā)生率較低。骨樣骨瘤可見于全身所有骨骼，好發(fā)于長骨的皮質(zhì)內(nèi)，超過50%的骨樣骨瘤發(fā)生于股骨和脛骨。

骨樣骨瘤病理表現(xiàn)為與周圍正常骨組織分界清楚的瘤巢，呈圓形或橢圓形，體積較小，直徑多為1～2 cm，周圍骨組織可見反應(yīng)性硬化帶。腫瘤的色澤和堅度隨構(gòu)成成分而異，當(dāng)骨樣組織占優(yōu)勢時，核心呈棕紅色，間或夾雜有黃色或白色斑點，質(zhì)地為顆粒狀或沙礫狀，X線檢查為一透明區(qū)。當(dāng)核心為密集的骨小梁構(gòu)成時，則呈紅白色，質(zhì)地堅硬而致密，X線為一密度增深區(qū)。顯微鏡檢查提示骨樣骨瘤巢穴中可有不同成熟階段的骨質(zhì)，并有豐富的血管結(jié)締組織基質(zhì)，有不同比例的骨樣組織及新生骨小梁，當(dāng)肉眼檢查核心外表致密而堅實時，鏡下則表現(xiàn)為緊密排列的不典型的新生骨小梁，小梁間有擴(kuò)大的血竇，新形成的骨小梁每有骨母細(xì)胞覆襯，并常有少數(shù)破骨細(xì)胞。

手部骨樣骨瘤發(fā)病率低，報道較少，臨床治療方式存在爭議。由于病灶較小，難以定位，切除不當(dāng)可能造成醫(yī)源性骨折，故對手術(shù)技巧要求較高。也有學(xué)者報道了藥物保守治療，放射介入等其他治療方式。本研究回顧性分析上海六院2009年1月至2015年1月收治的手部骨樣骨瘤患者8例，所有患者均進(jìn)行手術(shù)治療，并獲得12個月以上隨訪，療效良好?，F(xiàn)將其臨床特點及治療方法報告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 本組共8例，男6例，女2例；年齡10～36歲，平均22.1歲。腫瘤位于拇指2例，示指1例，環(huán)指1例，小指1例，掌骨3例。術(shù)前均行X線、CT、MRI檢查。

1.2 臨床特點 本組全部病例均有患病部位疼痛，早期呈間歇性疼痛，逐漸變?yōu)槌掷m(xù)性劇痛，甚至影響睡眠，7例患者夜間疼痛明顯，服用非甾體類藥物(西樂葆等)可緩解。全部病例均有病變部位局部壓痛及輕微軟組織腫脹和骨性隆起。

1.3 影像學(xué)特點 本組中5例患者X線可見典型瘤巢(小圓形的透亮溶骨區(qū))，直徑均小于10 mm，瘤巢周圍骨質(zhì)有增生硬化改變。3例患者X線上瘤巢不明顯。所有患者CT均可清晰顯示特征性瘤巢。

1.4 手術(shù)方法 全部病例均在臂叢神經(jīng)阻滯或全麻下行腫瘤病灶刮除術(shù)。首先設(shè)計合理的手術(shù)切口暴露瘤巢所在區(qū)域，克氏針輔助定位瘤巢位置，去除瘤巢表面骨皮質(zhì)及周圍硬化骨，直至見到呈棕紅色或夾雜有黃色斑點的瘤巢，刮匙刮除瘤巢后磨鉆適度打磨并應(yīng)用石碳酸、無水酒精燒灼。本組病例中單純行腫瘤病灶刮除術(shù)者6例；腫瘤病灶刮除加同種異體骨植骨術(shù)1例；腫瘤病灶刮除加羥基磷灰石骨粒植骨1例。所有患者均未行內(nèi)固定。

1.5 術(shù)后處理 所有患者術(shù)后標(biāo)本均經(jīng)病理檢查明確診斷，病理診斷均與術(shù)前診斷相符。術(shù)后佩戴支具固定3周，進(jìn)行肌肉等長收縮鍛煉，定期換藥、術(shù)后2周拆線，3周后拆除支具進(jìn)行無負(fù)重功能鍛煉，術(shù)后1、3、6、12個月復(fù)診，拍攝患手正側(cè)位X線片。

2 結(jié) 果

本組所有病例均手術(shù)治療。術(shù)前測量瘤巢直徑均小于10 mm，平均7 mm；術(shù)中精準(zhǔn)定位瘤巢，手術(shù)時間短，平均50.3 min；術(shù)中失血量少，平均31.9 mL；術(shù)后病變部位疼痛均消失；所有病例隨訪12～18個月，平均隨訪15個月，術(shù)后無病理性骨折、無腫瘤復(fù)發(fā)等并發(fā)癥(見表1)。

典型病例為一16歲女性患者，右手示指近節(jié)腫痛一年余，術(shù)前X線片及CT提示瘤巢，行腫瘤病灶刮除并植骨術(shù)后患者疼痛消失，術(shù)后病理提示符合骨樣骨瘤，手術(shù)前后影像學(xué)資料見圖1～3。

表1 8例患者手術(shù)前后一般資料比較

圖1 術(shù)前X線片及CT提示有瘤巢

圖2 術(shù)后X線片提示瘤巢完全切除及植骨填充 圖3 術(shù)后病理示骨樣骨瘤(HE，×100)

3 討 論

骨樣骨瘤屬于良性骨腫瘤，國外統(tǒng)計發(fā)病率占良性骨腫瘤的1l%[2]，國內(nèi)統(tǒng)計約為1.81%[3]，上海六院統(tǒng)計約占良性腫瘤的2.13%。骨樣骨瘤可以發(fā)生在全身所有骨骼[4]，多見于長骨皮質(zhì)，尤其以股骨及脛骨居多，手足部位的骨樣骨瘤約占總病例的20%，手部的骨樣骨瘤更為少見，上海六院統(tǒng)計約為8.4%。

3.1 診斷與鑒別診斷 手部骨樣骨瘤的診斷需結(jié)合患者的臨床體征和影像學(xué)檢查結(jié)果，如X線片、CT、MRI、同位素檢查等。確診依賴病理學(xué)檢查。典型臨床表現(xiàn)為患處夜間痛明顯，服用非甾體類抗炎止痛藥后明顯緩解。目前多數(shù)學(xué)者認(rèn)為，骨樣骨瘤的瘤巢中分泌高值的前列腺素E2，其產(chǎn)物具有擴(kuò)張血管以及降低痛覺感受器閾值的作用，可引起瘤灶內(nèi)血管壓力的改變，刺激局部的神經(jīng)末梢產(chǎn)生疼痛。病理研究發(fā)現(xiàn)瘤巢中心以編織骨為主，外周為血管豐富的纖維基質(zhì)，血管間、腫瘤組織周邊反應(yīng)區(qū)有豐富的無髓神經(jīng)纖維，其比鄰血管并對局部血管搏動、壓力改變等刺激較為敏感。瘤巢內(nèi)夜間血流量約為日間15倍，瘤體內(nèi)壓力增加使無髓神經(jīng)纖維對疼痛刺激的反應(yīng)增高，加之人體夜間對疼痛敏感性增加，導(dǎo)致患處夜間痛明顯。骨樣骨瘤特征性的影像學(xué)改變?yōu)榱龀?。瘤巢周圍常見廣泛的骨質(zhì)硬化，有時X線片僅見硬化骨，難以顯示透明的瘤巢，給診斷帶來困難，而CT檢查有助于進(jìn)一步明確診斷，是骨樣骨瘤診斷的金標(biāo)準(zhǔn)。本組1例病灶位于右手示指近節(jié)，病變部位腫痛，但夜間痛不明顯，X線提示不規(guī)則硬化骨改變，予保守治療后病情未見緩解，進(jìn)一步行CT檢查可清晰顯示硬化帶及瘤巢，術(shù)后病理證實為骨樣骨瘤。

骨樣骨瘤結(jié)合患者典型的臨床癥狀及特征性的影像學(xué)改變較易明確診斷。偶有部分病例瘤巢位于如手指等少見部位、影像學(xué)及臨床癥狀缺乏典型表現(xiàn)，易誤診為其他疾病。骨樣骨瘤通常需與以下幾種疾病鑒別：a)骨母細(xì)胞瘤。其多位于扁骨或短骨，疼痛較輕，病灶多大于2 cm，呈囊狀破壞透亮區(qū)，骨質(zhì)破壞范圍大，骨皮質(zhì)膨脹，內(nèi)有鈣化或骨化，多無骨膜反應(yīng)，無夜間痛特點，非甾體類抗炎止痛藥不能緩解疼痛。發(fā)展較快，有惡變傾向；b)慢性局限性骨膿腫。此病好發(fā)于長骨干骺端，既往有較明顯的紅、腫、熱、痛等炎癥表現(xiàn)和反復(fù)發(fā)作的病史，疼痛不規(guī)律，骨膜破壞區(qū)較大、形狀不規(guī)整，內(nèi)無鈣化或骨化。c)單發(fā)性內(nèi)生軟骨病。為圓形密度減低區(qū)，周圍僅有薄層硬化，無骨樣骨瘤的特殊性疼痛癥狀；d)其他如骨結(jié)核、早期硬化型骨肉瘤也需鑒別。

3.2 治療 目前手部骨樣骨瘤的治療包括藥物保守治療和手術(shù)切除兩種方法。Imaran等[5]通過藥物治療骨樣骨瘤，取得了較好的臨床效果，并且認(rèn)為藥物保守治療可以運用在腫瘤部位比較復(fù)雜或外科手術(shù)有一定難度的病例中。劉冬發(fā)等[6]對6例患者經(jīng)過門診治療觀察，主要使用兩種非甾體類抗炎止痛藥物，6例患者藥物治療時間10～30個月，所有患者局部疼痛的臨床癥狀完全消失、無復(fù)發(fā)，但X線表現(xiàn)未見明顯改變。如上所述，在連續(xù)、長時間藥物治療后，盡管骨樣骨瘤的疼痛癥狀緩解，但影像學(xué)上的“瘤巢”并未消失，且缺乏病理檢查以明確診斷。故目前對臨床或影像診斷為骨樣骨瘤的患者多不主張首選藥物保守治療。

手部骨樣骨瘤治療的關(guān)鍵在于準(zhǔn)確定位并完整切除瘤巢組織，瘤巢切除后疼痛癥狀可緩解；而切除不完整者疼痛癥狀仍可能持續(xù)存在。由于手部骨樣骨瘤瘤巢直徑較小、在術(shù)中定位瘤巢困難較大，可能需要同時切除瘤巢周邊反應(yīng)骨及較多正常骨質(zhì)，從而影響皮質(zhì)骨的強度，增加骨折風(fēng)險。故術(shù)前或術(shù)中對瘤巢的準(zhǔn)確定位技術(shù)尤為重要，將直接影響手術(shù)效果。George等[7]報道計算機(jī)輔助導(dǎo)航技術(shù)能夠準(zhǔn)確定位瘤巢和切除骨樣骨瘤，即使深部病灶也能準(zhǔn)確定位。我們的經(jīng)驗是術(shù)前根據(jù)CT大致定位瘤巢，術(shù)中克氏針多方位準(zhǔn)確定位后小切口切除瘤巢。本組8例患者均利用此方法高效、準(zhǔn)確地找到并切除瘤巢，患者術(shù)后也未發(fā)生骨折。

CT引導(dǎo)下的微創(chuàng)技術(shù)也可用于治療骨樣骨瘤，主要方法如下：a)CT引導(dǎo)下的射頻消融技術(shù)。該技術(shù)對骨樣骨瘤瘤巢的原位破壞治療效果肯定，手術(shù)創(chuàng)傷小，是目前治療骨樣骨瘤較理想的選擇，但也存在軟組織并發(fā)癥。Cioni等[8]報道運用射頻消融治療出現(xiàn)2例淺表的皮膚燒傷、軟組織壞死的并發(fā)癥；b)CT引導(dǎo)下經(jīng)皮微創(chuàng)腫瘤切除。但切除瘤體需要較大口徑的鉆孔；c)CT引導(dǎo)下經(jīng)皮激光凝固技術(shù)。但激光凝固所產(chǎn)生的熱量難以控制，故應(yīng)用較少；d)CT引導(dǎo)下經(jīng)皮無水乙醇注射技術(shù)。該技術(shù)由于注入的無水乙醇容易溢出至外周組織引發(fā)周圍組織的損傷，未得到廣泛應(yīng)用。對于手部骨樣骨瘤，腫瘤位置相對表淺，CT引導(dǎo)下的微創(chuàng)手術(shù)優(yōu)勢不明顯，傳統(tǒng)切開手術(shù)方式，術(shù)中應(yīng)用透視能夠很好地定位并完整切除瘤巢，避免了微創(chuàng)手術(shù)可能導(dǎo)致的瘤巢切除不徹底，腫瘤復(fù)發(fā)及各種軟組織并發(fā)癥等。

綜上所述，手部骨樣骨瘤的診斷需要綜合考慮臨床癥狀和特征性影像學(xué)改變，手術(shù)切除效果良好。術(shù)中多次透視并準(zhǔn)確定位和完整切除瘤巢，根據(jù)瘤巢大小及位置決定是否植骨。

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