甲狀舌管癌的診治分析

徐蓉　朱新　黃志純

【摘要】 目的 探討甲狀舌管癌的臨床特點、診治及預后。方法 回顧性分析4例甲狀舌管癌患者的臨床資料， 結(jié)合文獻探討其臨床、病理特點及合理的治療方案。4例患者術(shù)前均診斷為甲狀舌管囊腫， 術(shù)后病理診斷為甲狀舌管癌。4例患者均行手術(shù)治療， 2例接受Sistrunk術(shù)式（切除范圍包括腫物、甲狀舌管殘余及部分舌骨）， 1例患者行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺右葉及峽部切除術(shù)， 1例行Sistrunk術(shù)式+

甲狀腺全切除術(shù)+左側(cè)頸淋巴結(jié)及中央?yún)^(qū)淋巴結(jié)清掃術(shù)。觀察效果。結(jié)果 4例患者術(shù)中、術(shù)后均未出現(xiàn)并發(fā)癥， 傷口愈合良好， 按期拆線。1例行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺右葉及峽部切除術(shù)的患者， 隨訪36個月后發(fā)現(xiàn)右側(cè)頸淋巴結(jié)腫大， 給予行右側(cè)頸淋巴結(jié)清掃術(shù)+甲狀腺左葉切除術(shù)， 術(shù)后證實甲狀舌管癌頸淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移， 行放射性碘治療， 隨訪至今， 生存無復發(fā)。其余3例患者術(shù)后隨訪時間為22～120個月， 至隨訪截止， 患者均生存， 且均無腫瘤復發(fā)轉(zhuǎn)移。結(jié)論 甲狀舌管癌臨床罕見， 確診有賴于病理檢查， 外科手術(shù)是主要的治療手段， 術(shù)后需要密切隨訪。

【關鍵詞】 甲狀舌管囊腫；乳頭狀癌；診斷；手術(shù)

DOI：10.14163/j.cnki.11-5547/r.2017.25.002

【Abstract】 Objective To investigate the clinical features， diagnosis and prognosis of thyroglossal duct carcinoma. Methods The clinical data of 4 cases with thyroglossal duct carcinoma were analyzed retrospectively. The clinical and pathological features and reasonable treatment protocols were discussed. 4 cases were diagnosed as thyroglossal duct cyst before operation， and thyroglossal duct carcinoma by pathological diagnosis. 4 patients received surgical treatment， including 2 cases of Sistrunk surgery （tumor resection including thyroglossal duct residual and hyoid bone）， 1 case of Sistrunk surgery + thyroid right lobe and isthmus resection， 1 case of Sistrunk surgery + total thyroidectomy + left cervical lymph node and central area lymph node dissection. The effect was observed. Results 4 patients had no complications during the operation or after operation. The wound healed well and the stitches were removed on time. 1 patient with Sistrunk surgery + thyroid right lobe and isthmus resection showed right cervical lymph node enlargement in 36 months of follow-up， and the right cervical lymph node dissection + thyroid lobectomy were performed. The cervical lymph node metastasis of the thyroglossal duct was confirmed after operation， and radioactive iodine treatment was performed. No recurrence has been observed so far. The remaining 3 patients were followed up for 22～120 months， and until the deadline for follow-up， all patients survived. There were no tumor recurrence and metastasis. Conclusion The thyroglossal duct carcinoma is rare in clinic， and comfirmed diagnosis depends on pathological examination. Surgical treatment is the main treatment and needs to be closely followed-up after operation.

【Key words】 Thyroglossal carcinoma； Papillary carcinoma； Diagnosis； Operation

甲狀舌管癌（thyroglossal duct carcinoma， TDCa）是原發(fā)于甲狀舌管殘余或甲狀舌管囊腫內(nèi)的一種罕見的惡性腫瘤[1]。迄今為止， 國外文獻報道200余例[2， 3]， 國內(nèi)文獻報道較少， 且多以個案報道為主[4-7]。目前， 臨床上對甲狀舌管癌的發(fā)病機制、診斷及治療等方面仍存在較大爭議。本研究回顧性分析本院收治的4例甲狀舌管癌患者的臨床資料， 結(jié)合相關文獻， 探討其發(fā)病機制、診治及預后。現(xiàn)報告如下。endprint

1 資料與方法

1. 1 一般資料 選取1999年3月～2014年3本院共收治的72例甲狀舌管病變患者， 4例患者經(jīng)術(shù)后病理診斷為甲狀舌管癌， 均為乳頭狀癌。4例甲狀舌管癌患者中女2例， 男2例；年齡29～50歲， 中位年齡42歲；病程5～48個月。4例患者術(shù)前均行B超檢查， 檢查為頸部囊性包塊。1例行CT檢查。乳頭狀癌患者影像學表現(xiàn)為甲狀軟骨到舌骨之間頸中部不規(guī)則囊實性結(jié)節(jié)， 囊壁可見不規(guī)則高密度影， 實性結(jié)節(jié)內(nèi)可有斑點狀鈣化。見圖1。

1. 2 治療方法 4例患者均行手術(shù)治療， 術(shù)后病理檢查顯示可見囊內(nèi)呈乳頭狀突起的腫瘤組織， 均為甲狀腺乳頭狀癌。見圖2。2例行Sistrunk術(shù)式， 手術(shù)切除范圍包括腫物、甲狀舌管殘余及部分舌骨。1例行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺右葉及峽部切除術(shù)， 術(shù)后病理證實為腺瘤樣增生， 1例行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺全切除術(shù)+左側(cè)頸淋巴結(jié)及中央?yún)^(qū)淋巴結(jié)清掃術(shù)， 術(shù)后病理檢查示甲狀腺乳頭狀癌， 左頸淋巴結(jié)有1枚轉(zhuǎn)移癌， 行放射性碘治療。

2 結(jié)果

4例患者術(shù)中、術(shù)后均未出現(xiàn)并發(fā)癥， 傷口愈合良好， 按期拆線。其中1例行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺右葉及峽部切除術(shù)的患者， 隨訪36個月后發(fā)現(xiàn)右側(cè)頸淋巴結(jié)腫大， 給予行右側(cè)頸淋巴結(jié)清掃術(shù)+甲狀腺左葉切除術(shù)， 術(shù)后證實甲狀舌管癌頸淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移， 行放射性碘治療， 隨訪至今， 生存無復發(fā)。其余3例患者術(shù)后隨訪時間為22～120個月， 至隨訪截止， 患者均生存， 且均無腫瘤復發(fā)轉(zhuǎn)移。

3 討論

甲狀舌管癌臨床少見， 文獻報道占甲狀舌管來源病變的1%左右[8， 9]。甲狀舌管癌各年齡段均有發(fā)病報道， 其平均年齡在40歲左右。文獻報道甲狀舌管癌的病理類型大多為乳頭狀癌[4]， 其次為濾泡性乳頭狀癌、鱗狀細胞癌[10]， 其他類型如未分化癌等。此外還有乳頭狀癌合并鱗癌、腺鱗癌等罕見病理類型的個案報道[11， 12]。

從發(fā)育學上來看， 甲狀舌管癌可發(fā)生于從舌根到甲狀腺上緣的甲狀舌管走形的任何部位， 多見于舌骨與甲狀軟骨之間， 本組4例患者均發(fā)生于該區(qū)域。有關甲狀舌管癌的起源目前尚存爭議， 以往有學者認為甲狀舌管癌是隱匿性甲狀腺癌轉(zhuǎn)移至甲狀舌管所致， 但現(xiàn)在大部分作者認為甲狀舌管癌是原發(fā)于甲狀舌管的惡性腫瘤， 主要起源于甲狀舌管內(nèi)殘留的甲狀腺組織， 而非囊腫壁組織。因此將其定義為原發(fā)于甲狀舌管殘余物的惡性腫瘤。目前一般認為原發(fā)性甲狀舌管癌診斷需符合以下標準：囊腫壁有甲狀舌管上皮殘跡， 少數(shù)的甲狀腺濾泡， 多量的柱狀上皮或鱗狀上皮；病變位于甲狀舌管囊腫中或甲狀舌管部位；甲狀腺經(jīng)臨床或病理檢查未發(fā)現(xiàn)腫瘤[4， 9， 13]。本組3例符合上述標準， 1例患者術(shù)后發(fā)現(xiàn)甲狀舌管癌伴有淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移， 因此判斷是原發(fā)還是轉(zhuǎn)移有待進一步研究。

甲狀舌管癌患者大部分臨床表現(xiàn)類似于甲狀舌管囊腫， 臨床上腫塊的發(fā)現(xiàn)時間不一， 可從10 d～40年[1]， 病程發(fā)展較慢， 臨床癥狀難以與良性囊腫相鑒別， 術(shù)前診斷非常困難， 手術(shù)后病理檢查才能確診。本組4例患者病程為5～

48個月。術(shù)前影像學檢查包括B超、CT或增強CT。術(shù)前B超

檢查示腫物為囊實性， 且實性成分內(nèi)有鈣化或血流豐富， 則要考慮惡性可能。增強CT如發(fā)現(xiàn)囊壁有增強結(jié)節(jié)或囊壁內(nèi)有鈣化提示惡性可能。復習本組患者CT資料， 1例患者影像學上可見囊壁邊緣增強結(jié)節(jié)或鈣化腫物。細針穿刺細胞學（FNAC）有助于術(shù)前診斷， 但它對于囊性病變診斷的陽性率不如對于實性腫瘤的診斷， 原因是囊液中的異型細胞數(shù)較少， 文獻報道陽性率一般為53%[14]。由于本組病例術(shù)前均考慮為甲狀舌管囊腫， 因此未行FNAC， 術(shù)后病理檢查才診斷為甲狀舌管癌。通過復習文獻及本組資料， 對于術(shù)前影像學上可見囊壁邊緣增強結(jié)節(jié)或鈣化腫物的患者， 術(shù)前應聯(lián)合FNAC， 將有助于術(shù)前明確腫瘤性質(zhì)、指導手術(shù)方案。

與甲狀腺癌的治療相似， 甲狀舌管癌的治療主要包括：原發(fā)腫瘤的切除、甲狀腺和頸部淋巴結(jié)的處理、術(shù)后甲狀腺功能抑制治療、放射性碘治療。手術(shù)方式最常用的是Sistrunk術(shù)式， 即將腫瘤、囊腫、甲狀舌管組織和部分舌骨同時切除， 據(jù)Tahir等[9]報道甲狀舌管乳頭狀癌行此術(shù)式的治愈率高達95%。有學者建議對所有甲狀舌管癌患者需增加甲狀腺全切除術(shù)。但Patel等[3]通過研究發(fā)現(xiàn)， 甲狀腺全切除并不會改善預后。但術(shù)后需對甲狀腺及頸部進行評估， 排除甲狀腺本身疾病及頸部轉(zhuǎn)移可能， 并在術(shù)后密切隨訪。本文4例術(shù)后行頸部CT檢查， 其中1例行增強CT檢查， 2例甲狀腺有明顯結(jié)節(jié)， 其中1例結(jié)節(jié)有鈣化， 因此給予再次行甲狀腺手術(shù)。其中1例行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺右葉及峽部切除術(shù)， 術(shù)后病理證實為腺瘤樣增生， 1例行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺全切除術(shù)+左側(cè)頸淋巴結(jié)及中央?yún)^(qū)淋巴結(jié)清掃術(shù)， 術(shù)后病理檢查示甲狀腺乳頭狀癌， 左頸淋巴結(jié)有1枚轉(zhuǎn)移癌。

術(shù)后是否需常規(guī)行促甲狀腺激素（TSH）抑制治療、放射性碘治療尚有爭論。一般認為高風險人群應進一步治療， 高風險即年齡45歲以上， 腫物直徑4.0 cm以上， 腫物與周圍組織粘連或有轉(zhuǎn)移征象者。本組患者中1例伴有甲狀腺腺瘤， 另1例為甲狀舌管癌頸淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移， 因此均給予TSH抑制治療， 甲狀舌管癌頸淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移同時行放射性碘治療。

甲狀舌管乳頭狀癌一般預后良好， 文獻報道其5、10年

生存率分別為100.0%、95.6%[11]。甲狀舌管癌發(fā)生頸部轉(zhuǎn)移和遠處轉(zhuǎn)移較少。Baglam等[15]報道了1例術(shù)后5年出現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移。Patel等[3]回顧了62例沒有原發(fā)灶復發(fā)報道， 有2例術(shù)后出現(xiàn)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移， 但沒有因該腫瘤致死的病例。本次

1例行Sistrunk術(shù)式+甲狀腺右葉及峽部切除術(shù)的患者， 隨訪36個月后發(fā)現(xiàn)右側(cè)頸淋巴結(jié)腫大， 給予行右側(cè)頸淋巴結(jié)清掃術(shù)+甲狀腺左葉切除術(shù)， 術(shù)后證實甲狀舌管癌頸淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移， 行放射性碘治療， 隨訪至今， 生存無復發(fā)。其余3例患者未發(fā)現(xiàn)腫物復發(fā)或轉(zhuǎn)移征象。endprint

甲狀舌管癌是一種罕見的惡性腫瘤， 單純的臨床檢查難以診斷， FNAC或CT可幫助診斷。大多數(shù)甲狀舌管癌為分化較好的乳頭狀癌， 屬低度惡性腫瘤， 單純手術(shù)治療預后較好。在甲狀腺檢查正常、頸部淋巴結(jié)無腫大時， 采用Sistrunk術(shù)式切除原發(fā)灶對于甲狀舌管癌的治療足夠， 術(shù)后應密切隨訪。

參考文獻

[1] Motamed M， McGlashan JA. Thyroglossal duct carcinoma. Curr Opin Otolaryngol Head Neck Surg， 2004， 12（2）：106-109.

[2] Dzodic R， Markovic I， Stanojevic B， et al. Surgical management of primary thyroid carcinoma arising in thyroglossal duct cyst： an experience of a single institution in Serbia. Endocrine Journal， 2012， 59（6）：517-522.

[3] Patel NS， Sheykholeslami K. Papillary carcinoma in thyroglossal duct cyst： Two case reports and review of the literature. Ear Nose & Throat Journal， 2016， 95（3）：E36.

[4] 史洪建， 張泉. CT診斷甲狀舌管乳頭狀癌1例并文獻復習. 武警后勤學院學報（醫(yī)學版）， 2016（10）：848-850.

[5] 徐小方， 于開濤， 葛成， 等. 甲狀舌管乳頭狀癌1例及文獻復習. 口腔頜面外科雜志， 2014， 24（6）：475-478.

[6] 王家佳， 朱嘉興， 沈磊， 等. 甲狀舌管乳頭狀癌1例. 臨床耳鼻咽喉頭頸外科雜志， 2012（1）：42-43.

[7] 張佳， 董頻， 孫臻峰， 等. 甲狀舌管乳頭狀癌的診治（附2例報告）. 中國中西醫(yī)結(jié)合耳鼻咽喉科雜志， 2016， 24（1）：54-55.

[8] 何桂珍， 張盛忠， 祁曉莉. 甲狀舌管乳頭狀癌. 中國耳鼻咽喉頭頸外科， 2008， 15（5）：304.

[9] Tahir A， Sankar V， Makura Z. Thyroglossal duct cyst carcinoma in child. Journal of Surgical Case Reports， 2015（4）：1-2.

[10] 于躍， 王曉雷， 徐震綱， 等. 甲狀舌管癌五例的臨床特點及診治分析. 中華耳鼻咽喉頭頸外科雜志， 2012， 47（12）：1013-1016.

[11] Kinoshita N， Abe K， Sainoo Y， et al. Adenosquamous carcinoma arising in a thyroglossal duct cyst： report of a case. Surgery Today， 2011， 41（4）：533.

[12] Wang SH， Lee JC， Liu TC. Occult prostate cancer detected by hyoid bone metastasis after resection of thyroglossal duct cyst. Int J Oral Maxillofac Surg， 2011， 40（11）：1326-1328.

[13] 孫志鵬， 郭傳瑸， 俞光巖， 等. 甲狀舌管癌診斷與治療（附3例病例分析）. 北京大學學報（醫(yī)學版）， 2007， 39（1）：83-86.

[14] Yang YJ， Haghir S， Wanamaker JR， et al. Diagnosis of papillary carcinoma in a thyroglossal duct cyst by fine-needle aspiration biopsy. Archives of Pathology & Laboratory Medicine， 2000， 124（1）：139.

[15] Baglam T， Binnetoglu A， Yumusakhuylu AC， et al. Does Papillary Carcinoma of Thyroglossal Duct Cyst Develop De Novo？ Case Reports in Otolaryngology， 2015（382760）：5.

[收稿日期：2017-05-09]endprint