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    大皰性色素性蕁麻疹一例

    2016-11-10 11:24:31肖海璐田洪青周桂芝陳樹民
    關(guān)鍵詞:色素性皰性天皰瘡

    肖海璐田洪青周桂芝陳樹民

    ·病例報(bào)告·

    大皰性色素性蕁麻疹一例

    肖海璐1,2田洪青1,2周桂芝1陳樹民1

    臨床資料 患兒,女,1歲4個(gè)月。軀干部反復(fù)出現(xiàn)紅斑、水皰伴瘙癢6個(gè)月?;純?個(gè)月前軀干部出現(xiàn)紅斑、水皰,外用爐甘石洗劑后瘙癢減輕,7~10天水皰破潰愈合后留下色素減退斑。以后病情反復(fù)發(fā)作,在當(dāng)?shù)乜h醫(yī)院治療(具體不詳),癥狀改善,停藥后3天復(fù)發(fā),當(dāng)?shù)蒯t(yī)院考慮“天皰瘡”轉(zhuǎn)診至我院。

    患兒系第一胎,足月順產(chǎn),家族無(wú)類似病史,接種疫苗規(guī)律。

    體格檢查:一般情況良好,發(fā)育正常。皮膚科查體:軀干多發(fā)片狀色素沉著及色素減退斑,部分色素沉著斑處可見結(jié)痂,肩部見一黃豆大水皰(圖1),尼氏征陰性,Darier征陽(yáng)性。

    圖1 軀干多發(fā)片狀色素沉著及色素減退斑,伴結(jié)痂,肩部見一黃豆大水皰

    背部皮損組織病理檢查:表皮下水皰,真皮內(nèi)大量肥大細(xì)胞浸潤(rùn)(圖2),甲苯胺藍(lán)染色呈陽(yáng)性(圖3)。直接免疫熒光:表皮細(xì)胞間及基底膜帶IgG、C3、IgM、IgA均陰性(圖4)。間接免疫熒光:天皰瘡、類天皰瘡循環(huán)抗體1∶10陰性。

    診斷:大皰性色素性蕁麻疹。

    給予酮替芬、鹽酸左西替利嗪治療,瘙癢癥狀明顯減輕,水皰消退,現(xiàn)隨訪中。

    圖2 表皮下水皰,真皮內(nèi)大量肥大細(xì)胞浸潤(rùn)(HE,×100)

    圖3 真皮內(nèi)浸潤(rùn)細(xì)胞特殊染色陽(yáng)性(甲苯胺藍(lán)染色,×200)

    圖4 直接免疫熒光:表皮細(xì)胞間及基底膜IgG、C3、IgM、IgA陰性(免疫組化,×100)

    討論 色素性蕁麻疹是皮膚型肥大細(xì)胞增生病中最常見的一種類型,嬰幼兒較為常見。其發(fā)病原因至今未明,肥大細(xì)胞表達(dá)干細(xì)胞因子受體,即酪氨酸激酶受體c-kit(CD117)。認(rèn)為c-kit基因突變與本病發(fā)病機(jī)理有關(guān),以成人型多見,幼兒型罕見,然而幼兒型癥狀易于自發(fā)消失[1,5]。

    皮損通常為色素性斑丘疹,輕微創(chuàng)傷后誘發(fā)風(fēng)團(tuán),即Darier征陽(yáng)性,是本病的特征。在此皮疹的基礎(chǔ)上出現(xiàn)水皰,則稱為大皰性色素性蕁麻疹,相對(duì)少見,類似原發(fā)性或獲得性大皰性皮?。?],值得臨床上注意。本病的診斷基于臨床和組織病理學(xué)依據(jù)。應(yīng)與大皰性丘疹性蕁麻疹、金黃色葡萄球菌燙傷樣綜合征以及皰疹樣皮炎、兒童線狀I(lǐng)gA大皰性皮病和類天皰瘡等自身免疫性大皰性皮膚病鑒別。鑒別要點(diǎn)在于大皰性色素性蕁麻疹在真皮內(nèi)有多數(shù)肥大細(xì)胞浸潤(rùn),直接免疫熒光檢查無(wú)免疫復(fù)合物沉積[3]。浸潤(rùn)細(xì)胞甲苯胺藍(lán)染色陽(yáng)性。進(jìn)一步檢查CD117陽(yáng)性對(duì)肥大細(xì)胞有高度特異性和敏感性[5],有助于本病的診斷。

    本病目前主要是對(duì)癥治療,系統(tǒng)治療包括H1、H2受體阻滯劑,以及足量的鈣劑和維生素D的攝入[5]??菇M胺藥可緩解瘙癢癥狀,同時(shí)酮替芬具有抑制肥大細(xì)胞脫顆粒、阻斷受體抑制白細(xì)胞釋放慢反應(yīng)物質(zhì)等作用,對(duì)該病有一定療效[3]。此外,UVA(波長(zhǎng)340~400 nm)照射通過(guò)誘發(fā)真皮中浸潤(rùn)的肥大細(xì)胞凋亡而起治療作用[4]。糖皮質(zhì)激素治療該病的有效性存在爭(zhēng)議。

    對(duì)于系統(tǒng)性或彌漫性肥大細(xì)胞增多癥的患兒,推薦及早預(yù)防由于大量的肥大細(xì)胞脫顆粒導(dǎo)致的發(fā)熱、心悸、休克等系統(tǒng)癥狀。預(yù)防措施包括預(yù)防過(guò)敏反應(yīng),避免接觸刺激性因素,避免服用阿司匹林、非甾體性抗炎藥、可待因和多粘菌素B。同時(shí),建議6~12個(gè)月后定期隨訪[5]。

    [1]樊平申,付萌,廖文俊,等.大皰性色素性蕁麻疹[J].臨床皮膚科雜志,2007,36(1):26-27.

    [2]趙辨.中國(guó)臨床皮膚病學(xué)[M].南京:江蘇科學(xué)技術(shù)出版社,2009.1696.

    [3]黃萌,陳龍,陳柳青,等.大皰性色素性蕁麻疹1例[J].中國(guó)皮膚性病學(xué)雜志,2010,24(3):273-274.

    [4]黃敏,李承新.大皰性色素性蕁麻疹1例[J].中國(guó)皮膚病學(xué)雜志,2013,27(8):831-832.

    [5]Vasili E,Savo I,Doci X,et al.Cutaneous Mastocytosis:A Case of Bullous Urticaria Pigmentosa[J].Cutis,2013,91:70 -72.

    (收稿:2014-06-18)

    1山東省皮膚病性病防治研究所,濟(jì)南,250022

    2濟(jì)南大學(xué)山東省醫(yī)學(xué)科學(xué)院醫(yī)學(xué)與生命科學(xué)學(xué)院,濟(jì)南,250000

    田洪青,E-mail:tianhq2006@126.com

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