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    兒童升結(jié)腸PEComa 一例

    2016-09-06 09:47:18尹春紅朱銘劉凱董素貞
    放射學(xué)實(shí)踐 2016年5期
    關(guān)鍵詞:脂肪瘤平滑肌上皮

    尹春紅, 朱銘, 劉凱, 董素貞

    ?

    ·病例報(bào)道·

    兒童升結(jié)腸PEComa 一例

    尹春紅, 朱銘, 劉凱, 董素貞

    兒童; 血管周上皮樣分化腫瘤; 超聲檢查; 體層攝影術(shù),X線計(jì)算機(jī)

    胃腸道腫瘤在兒童中比較少見,血管周上皮樣分化腫瘤(perivasucular epithelioid cell tumor,PEComa)是一種間葉性腫瘤,在兒童中非常罕見。文獻(xiàn)報(bào)道PEComa可發(fā)生于兒童的不同部位[1], 以肝腎、子宮多見,本文對(duì) 1例10歲患兒升結(jié)腸腸腔PEComa的臨床表現(xiàn)、病理特點(diǎn)及免疫組化特點(diǎn)進(jìn)行分析,旨在加強(qiáng)對(duì)該病的認(rèn)識(shí)。

    病例資料患兒,女,10歲,間斷腹痛伴發(fā)熱1月余?;純荷袂?,呼吸平穩(wěn)。查體:面色稍紅,腹部平軟,無壓痛及反跳痛,無肌緊張,肝脾肋下未及,未觸及明顯腹部包塊,肝腎區(qū)無叩擊痛。腋溫36.7℃,脈搏100次/分,呼吸22次/分,血壓110/75 mmHg神志清,精神反應(yīng)可。專科檢查:無發(fā)熱,無血尿及尿路刺激癥狀。血常規(guī):紅細(xì)胞4.26×1012/L,白細(xì)胞9.0×109/L,中性粒細(xì)胞3.6×109/L,其他試驗(yàn)室檢查無異常?;純阂话闱闆r可,無發(fā)熱,無嘔吐,腹軟,不脹,無明顯腸型,右上中腹部似可捫及一包塊,無觸痛、壓痛,腸鳴音可。

    影像學(xué)表現(xiàn):腹部彩色超聲多普勒提示右中腹實(shí)質(zhì)性占位(圖1a、b),源自腸管可能,淋巴瘤待查。腹部增強(qiáng)CT示右下腹盆腔內(nèi)異常軟組織腫塊,范圍約33 mm×27 mm×35 mm,平掃CT值約30 HU,增強(qiáng)后腫塊明顯強(qiáng)化,CT值約128 HU(圖1c、d)。影像學(xué)診斷:巨淋巴結(jié)增生癥(Castleman disease)。

    手術(shù)所見:術(shù)中探查見腫瘤來源于升結(jié)腸腸腔內(nèi)近回盲部,腫塊和大網(wǎng)膜、側(cè)腹膜廣泛粘連,游離升結(jié)腸側(cè)腹膜、回盲部和升結(jié)腸,處理系膜血管,切除腫塊、回盲部和闌尾,行升結(jié)腸和回腸端端吻合,吻合口通暢,關(guān)閉腸系膜裂隙。術(shù)后病理診斷為PEComa。術(shù)后3天無異常情況,患兒出院。

    討論P(yáng)EComa可發(fā)生于任何部位,以子宮、肝臟和腎臟多見,另外還可見于胰腺、膽總管、胃腸道、盆腔側(cè)壁、鐮狀韌帶、頭顱、前列腺、大腿、心臟等[1]。文獻(xiàn)報(bào)道兒童PEComa基本限于個(gè)案報(bào)道,兒童PEComa可發(fā)生于升結(jié)腸、直腸等[1,2]。文獻(xiàn)報(bào)道兒童PEComa大多為良性,好發(fā)于女性,發(fā)病年齡較廣,男女比例約為7:1[3]。然而,也有文獻(xiàn)報(bào)道該病為惡性,但是非常少見。

    PEComa可以是經(jīng)典型血管平滑肌脂肪瘤的構(gòu)成部分,也可以是腫瘤的單一成分,后者亦稱單形性上皮樣血管平滑肌脂肪瘤。PEComas家族腫瘤包括腎血管平滑肌脂肪瘤、肺透明細(xì)胞“糖”瘤、淋巴管平滑肌瘤、肝血管平滑肌脂肪瘤、透明細(xì)胞肌黑色素細(xì)胞性腫瘤[4,5]。PEComas主要由彌漫的上皮樣細(xì)胞構(gòu)成,細(xì)胞胞質(zhì)豐富,淡紅染色或呈透明狀,細(xì)胞可表現(xiàn)出不同程度的多形性。PEComas具有特定的免疫組化標(biāo)記,即HMB-45、Melan-A 和SMA陽性,PEComa腫瘤細(xì)胞有雙向分化,既可以向平滑肌細(xì)胞分化,又可以向黑色素細(xì)胞分化[3]。

    不同部位的PEComa的臨床癥狀有所不同,大多數(shù)患者無臨床癥狀,多在體檢時(shí)發(fā)現(xiàn),而腹部PEComa一般表現(xiàn)為惡心、間斷性腹痛、食欲不振或無任何癥狀,本例患者表現(xiàn)為間斷腹痛伴發(fā)熱1月余。該病例起源于腸管,超聲表現(xiàn)為邊界清楚的高回聲團(tuán)塊,或有低回聲暈,彩超顯示外圍有豐富的放射狀血管。CT表現(xiàn)為腫塊界限清楚,無包膜,質(zhì)地較韌,偶爾可向周圍組織浸潤(rùn),可有囊變、壞死[6],CT增強(qiáng)掃描表現(xiàn)為明顯強(qiáng)化,且呈持續(xù)性強(qiáng)化,有報(bào)道稱似有網(wǎng)格狀的血管包埋在腫瘤實(shí)質(zhì)中[5]。MRI表現(xiàn)與CT表現(xiàn)類似,影像表現(xiàn)無特異性。

    PEComa的確診需依賴病理檢查,但需與下述疾病相鑒別:①血管平滑肌脂肪瘤(錯(cuò)構(gòu)瘤)。多為孤立病灶,常見于40~60歲女性,20%患者合并結(jié)節(jié)性硬化,常為多發(fā)。乏脂肪性血管平滑肌脂肪瘤瘤內(nèi)成分主要是血管、平滑肌,含或不含微量不成熟脂肪,平掃CT很難發(fā)現(xiàn)負(fù)值成分,延遲強(qiáng)化表現(xiàn)與PEComa的鑒別有一定困難;②Castleman病。在兒童患者中好發(fā)于頸部、腹部,盆腔相對(duì)少見,兒童多數(shù)為單中心型的良性病變,大體表現(xiàn)為淋巴結(jié)增大,其內(nèi)部框架結(jié)構(gòu)保留[7];超聲表現(xiàn)為邊界清、均質(zhì)、低回聲包塊,彩超顯示血流豐富;CT平掃與肌肉密度相似,增強(qiáng)后逐漸均勻強(qiáng)化, 延遲掃描強(qiáng)化更明顯;影像學(xué)特征與PEComa表現(xiàn)極為相似,但是超聲顯示淋巴門結(jié)構(gòu)存在還是考慮Castleman病,而PEComa沒有淋巴結(jié)的大體框架,且一般與腸壁分界不清。

    兒童PEComa是一種很少見的間葉性腫瘤, 可分為良性和惡性,目前報(bào)道以良性病例居多,但良性者不排除有潛在惡變的可能。 依據(jù)臨床表現(xiàn)和影像學(xué)檢查較難確診,手術(shù)切除是其確切的根治性治療方法。惡性PEComa 預(yù)后往往不佳,手術(shù)后需要密切隨訪。

    [1]Gross E,Vernea F,Weintraub M,et al.Perivascular epithelioid cell tumor of the ascending colon mesentery in a child: case report and review of the literature[J].J Pediatr Surg,2010,45(4):830-833.

    [2]IM S,Yoo C,Jung JH,et al.Primary perivascular epithelioid cell tumor in the rectum:a case report and review of the literature[J].Pathol Res Pract,2013,209(4):244-248.

    [3]Weiss SW,Goldblum JR.Perivascular epithelioid cell family of tumors.Enzinger and Weiss's soft tissue tumors[M].Philadelphia:PA,Mosby Inc;2008:1138-1156.

    [4]Armah HB,Parwanil AV.Perivascular epithelioid cell tumor[J].Arch Pathol Lab Med,2009,133(4):648-654.

    [5]王剛,高杰,朱繼業(yè),等.肝臟血管周上皮樣細(xì)胞腫瘤臨床分析[J].肝膽外科雜志,2015,2(23):10-15.

    [6]李燕,石懷銀,韋立新.4例胃腸道血管周上皮樣細(xì)胞腫瘤臨床病理學(xué)分析[J].臨床與實(shí)驗(yàn)病理學(xué)雜志,2009,25(1):58-61.

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    266034青島,青島市婦女兒童醫(yī)院影像科(尹春紅、劉凱);200127上海,上海兒童醫(yī)學(xué)中心放射科(朱銘、董素貞)

    尹春紅(1985-),女,山東鄒平人,碩士研究生,住院醫(yī)師,主要從事小兒疾病的CT及MRI診斷工作。

    R735.3; R814.42; R445.1

    D

    1000-0313(2016)05-0465-02

    10.13609/j.cnki.1000-0313.2016.05.020

    2015-06-15

    2015-07-27)

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