成人巨大甲狀舌管囊腫1例

谷　彬，何曉光

(1.唐山市協(xié)和醫(yī)院 耳鼻咽喉中心，河北 唐山 063000；2.昆明醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院 頭頸外科，云南 昆明 650000)

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成人巨大甲狀舌管囊腫1例

谷彬1，何曉光2

(1.唐山市協(xié)和醫(yī)院 耳鼻咽喉中心，河北 唐山 063000；2.昆明醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院 頭頸外科，云南 昆明 650000)

[關鍵詞]甲狀舌管囊腫；嗆咳；Sistrunk 術式

[引用本文]谷彬，何曉光.成人巨大甲狀舌管囊腫1例[J].大連醫(yī)科大學學報，2016,38(1)：103-104.

1臨床資料

患者，男性，38歲。主因發(fā)現(xiàn)右頸部腫物17年入院?；颊?7年前無意中發(fā)現(xiàn)右頸下方小腫物，約花生米大小，無疼痛，腫物增長緩慢，曾在當?shù)赜弥胁菟幫夥?具體藥名不詳)，腫物減小，但反復發(fā)作腫物逐漸增長并伴有吞咽不適，偶有嗆咳，無明顯壓痛，近1個月腫物增長迅速，頸部出現(xiàn)明顯壓迫感，呼吸不暢，吞咽不適及嗆咳較前明顯加重，為進一步診治于2015年3月16日在昆明醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院頭頸外科住院治療。?？茩z查：右頸部皮膚緊張，上至舌骨水平下至環(huán)狀軟骨水平可觸及約12 cm×10 cm×4 cm大小不規(guī)則腫物，上方邊界不清楚，觸之略感疼痛，腫物質軟，囊性感，不隨吞咽上下活動。B超提示：右側頜下區(qū)至頸前可見巨大囊性占位，腫物形態(tài)不規(guī)則，壁稍厚，邊界尚清，囊內(nèi)見液性暗區(qū)。頸部增強CT提示：頸部舌骨至聲門下平面可見形態(tài)不規(guī)則腫物，在右側舌骨大小角間呈分叉狀向舌骨上、下方生長，呈啞鈴形(圖1A)，在右頸前呈橢圓形(圖1B)。腫物強化不明顯，囊壁略增強，邊界尚清楚，CT值約26 HU,右側甲狀軟骨受壓部分骨質吸收(圖1C)。CT診斷：頸部良性腫物(鰓裂囊腫？)?；颊呷朐汉笤\斷為:右頸部腫物(鰓裂囊腫？),甲狀舌管囊腫不除外。于2015年3月18日在全麻下行右頸部腫物切除術，術中發(fā)現(xiàn)腫物穿過舌骨，考慮為甲狀舌管囊腫，故行右側甲狀舌管囊腫切除術+右中段舌骨截除術+部分舌骨舌肌切除術。術后病理證實為甲狀舌管囊腫，囊內(nèi)繼發(fā)感染伴大量黃色黏稠樣液體。術后1周患者呼吸通暢，吞咽正常治愈出院。術后3個月無復發(fā)，遠期療效有待觀察。

圖1　頸部增強CTFig 1 The neck enhanced CTA:舌骨平面。囊腫偏于右側舌骨，包繞舌骨大角，呈分叉狀;B:甲狀軟骨平面。囊腫附著于右側甲狀軟骨膜上，軟骨受壓部分骨質吸收;C:氣管平面。囊腫下端達聲門下第3氣管環(huán)

2討論

甲狀舌管為一狹窄的管狀結構，上端位于舌盲孔，在甲狀腺胚胎發(fā)育階段，甲狀腺原基通過該管狀結構沿舌骨原基腹側正中向下延伸，末梢部分發(fā)育成甲狀腺葉。甲狀舌管在胚胎第8～10周退化閉鎖，若下降過程中該結構任何部位殘留或局部擴張則形成甲狀舌管囊腫。該病以5歲以內(nèi)的兒童多發(fā)，成人則較少見。典型的臨床表現(xiàn)為頸前近舌骨處無痛性腫物，腫物隨伸舌或吞咽運動而上下活動。超聲及CT對本病的診斷要領文獻已有明確的報道[1-2]，結合典型的臨床癥狀，此病的診斷通常并不困難。但本例患者在成年發(fā)病，病史17年之久且腫物偏于右頸側低位，腫物不隨吞咽活動，這些癥狀均給臨床診斷帶來一定的困難，因此該病例CT及臨床診斷中均首先考慮了鰓裂囊腫。在手術中才發(fā)現(xiàn)腫物解剖結構復雜與舌骨關系密切，瘺管穿過舌骨，追蹤至口底，故術中診斷為：甲狀舌管囊腫。此病治療的經(jīng)典術式為Sistrunk 手術[3]，目前也有學者為增加術后頸部的美觀嘗試微創(chuàng)腔鏡下行甲狀舌骨囊腫切除術[4]。本例采用了Sistrunk術式，行甲狀舌管囊腫切除術+右側中段舌骨截除術+部分舌骨舌肌切除術。結合術中所見與臨床表現(xiàn)，歸納本病例有如下特點:(1)成人發(fā)病，腫物巨大，腫物上至舌骨上方3 cm，下至第三氣管環(huán)，切除標本大小為13 cm×10 cm×8 cm。(2)解剖變異罕見：舌骨平面，壓迫甲舌膜致使該膜薄弱，腫物與咽腔粘膜粘連，腫物凸入咽腔；甲狀軟骨平面，帶狀肌菲薄與腫物粘連，腫物囊壁緊密附著于右側甲狀軟骨板上緣及外側緣的軟骨膜上，約2/3咽縮肌附著于囊壁上，分析患者吞咽不適，時有嗆咳，由于腫物凸向咽腔、頸右側帶狀肌和咽縮肌功能障礙所致。(3)瘺管走形特殊：該病例囊腫走形偏于右側舌骨，在此平面呈分叉狀，一支在舌骨大小角之間上行約3 cm，盲端封閉無瘺口；另一支在舌骨下方走形，繞至舌骨中段后面呈細管狀結構穿入舌骨，止于口底。此手術治療的關鍵在于切除囊腫和部分舌骨的同時徹底切除瘺管的所有細小分支，這也是降低該病復發(fā)的關鍵所在[5]，本例患者由于腫物偏于右側舌骨大角位置，術中還解剖了喉上神經(jīng)，避免了對該神經(jīng)造成損傷。甲狀舌管瘺管通常與鰓裂囊腫、皮樣囊腫、轉移性淋巴結、異位甲狀腺等相鑒別，尤其是對異位甲狀腺的鑒別，避免誤切后造成患者甲狀腺功能低下。此外還值得一提的是，成人甲狀腺舌管囊腫術后病理診斷中一定要注意有無惡變的情況。據(jù)文獻報道，甲狀舌管囊腫惡變率<1%，但多發(fā)生在成人[6]，囊腫內(nèi)出現(xiàn)實性組織更應提高警惕。本病例囊腫無惡變，術后恢復良好。

參考文獻：

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作者簡介:谷 彬(1975-)，女，河北唐山人，副主任醫(yī)師。E-mail：935738701@qq.com 通信作者：何曉光，教授。E-mail：hexg1018@163.com

doi:病例報告10.11724/jdmu.2016.01.26

[中圖分類號]R615

[文獻標志碼]B

文章編號：1671-7295(2016)01-0103-02

(收稿日期:2015-06-24; 修回日期:2015-12-30)