小腸淋巴管瘤臨床分析

黃 勍，王雪梅，劉玉蘭，王智峰，彭 濤

北京大學(xué)人民醫(yī)院消化科，北京100044

小腸占消化道全長(zhǎng)的70% ～80%，但腫瘤的發(fā)生率較低，占消化道腫瘤的5% ～10%，其中25%為良性腫瘤。小腸淋巴管瘤是一種極為罕見(jiàn)的小腸良性腫瘤，北京大學(xué)人民醫(yī)院經(jīng)膠囊內(nèi)鏡及單氣囊小腸鏡診斷小腸淋巴管瘤1 例，結(jié)合國(guó)內(nèi)文獻(xiàn)檢索的33 例，主要從臨床表現(xiàn)，診斷及治療方面進(jìn)行了歸納分析，尤其是膠囊內(nèi)鏡與單氣囊小腸鏡在診斷方面的重要價(jià)值，為小腸淋巴管瘤的診治提供一定臨床參考。

1 資料與方法

1.1 臨床資料 患者女，36 歲，主因“間斷腹痛、黑便，伴乏力1 年余，加重1 周”于2013 年5 月就診?；颊? 年余前間斷出現(xiàn)腹痛，為臍周針扎樣疼痛，持續(xù)1～2 h 可自行緩解，排柏油樣便，1 ～2 次/d，伴乏力、頭暈，余無(wú)特殊，發(fā)病以來(lái)體質(zhì)量下降5 kg。既往史、個(gè)人史及家族史無(wú)特殊。查體:體型偏胖，貧血貌，皮膚黏膜蒼白。腹軟，臍周壓痛，無(wú)反跳痛、肌緊張，未及包塊，腸鳴音正常。入院診斷消化道出血、貧血，血常規(guī)HGB 56 g/L，便常規(guī)為黑便，潛血陽(yáng)性，消化道瘤標(biāo)AFP、CA19-9、CA72-4、CEA 無(wú)異常。腹部加強(qiáng)CT(見(jiàn)圖1)(2013-3)未見(jiàn)異常。腹部彩超、腹腔動(dòng)脈造影、胃腸鏡未見(jiàn)明顯異常。膠囊內(nèi)鏡診斷:空腸黏膜隆起伴出血—性質(zhì)?(見(jiàn)圖3 ～4)遂行單氣囊小腸鏡檢查:自口側(cè)進(jìn)鏡，距屈氏韌帶約40 cm 空腸腸腔內(nèi)見(jiàn)新鮮血跡，繼續(xù)進(jìn)鏡見(jiàn)暗紅色較多積血，距屈氏韌帶50 cm可見(jiàn)灰白色葡萄樣腫物，占據(jù)腸管4/5 管腔，表面可見(jiàn)暗紅色透見(jiàn)，腫物表面可見(jiàn)暗紅色血液滲出，診斷:空腸腫物伴出血—淋巴管瘤?血管瘤?(見(jiàn)圖5 ～6)轉(zhuǎn)入外科后再次行腹部加強(qiáng)CT:未見(jiàn)異常。行腹腔鏡下剖腹探查術(shù)、小腸部分切除術(shù)，術(shù)中距Treitz 韌帶約50 cm 可見(jiàn)腫物隆起，質(zhì)軟，與周?chē)鸁o(wú)明顯粘連，周?chē)匆?jiàn)侵犯，系膜淋巴結(jié)未見(jiàn)腫大，距腫瘤近端10 cm，遠(yuǎn)端5 cm 鉗夾切斷結(jié)扎腸系膜，鉗夾切斷腸管，將腫瘤連同引流區(qū)域系膜及淋巴結(jié)一并移出腹腔?？漳c切除標(biāo)本(見(jiàn)圖7):全長(zhǎng)約18 cm，腫物呈息肉樣，未侵犯漿膜，侵及腸周約2/3，直徑約3.5 cm。術(shù)后病理(見(jiàn)圖8):腫瘤由大量脈管組成，細(xì)胞無(wú)明顯異型性，免疫組化染色結(jié)果:CD31(部分+)，CD34(部分+)，D2-40(部分+)，Ki-67(1% +)。符合脈管來(lái)源的腫瘤(4 cm ×3 cm)，部分呈海綿狀淋巴管瘤表現(xiàn)，部分呈血管瘤表現(xiàn)。結(jié)合術(shù)后情況，請(qǐng)放射科醫(yī)生仔細(xì)閱片，腹部CT(2013-3)提示空腸可見(jiàn)一疑似囊性腫物，2013-6 復(fù)查腫物仍可見(jiàn)，大小約2 cm×2 cm，較前無(wú)顯著變化(見(jiàn)圖1 ～2)。因腸蠕動(dòng)位置變化，囊腫形態(tài)不同，且與腸管內(nèi)含腸液無(wú)法區(qū)分。

圖1 2013-3 CT，空腸可見(jiàn)一疑似囊性腫物;圖2 2013-6 CT，空腸腫物仍可見(jiàn)，大小約2 cm×2 cm，較前無(wú)著變;圖3 ～4 膠囊內(nèi)鏡下可見(jiàn)空腸黏膜隆起伴出血;圖5 ～6 單氣囊小腸鏡下可見(jiàn)空腸腫物伴出血;圖7 空腸切除標(biāo)本;圖8 術(shù)后病理符合海綿狀淋巴管瘤Fig 1 2013-3 CT，a suspected cystic neoplasm in jejunum;Fig 2 2013-6 CT，neoplasm still visible in jejunum with no change，size 2 cm×2 cm;Fig 3 ～4 Protruded lesion with hemorrhage in jejunum by capsule endoscopy;Fig 5 ～6 Protruded lesion with hemorrhage in jejunum by single-balloon enteroscopy;Fig 7 Resection specimens in jejunum;Fig 8 Pathological specimens conforms to cavernous lymphangioma

1.2 研究方法 檢索1990 年-2012 年國(guó)內(nèi)小腸淋巴管瘤病例報(bào)道共33 例(見(jiàn)表1)［1-13］，加上北京大學(xué)人民醫(yī)院1 例共34 例。對(duì)34 例小腸淋巴管瘤患者臨床資料進(jìn)行綜合分析，總結(jié)小腸淋巴管瘤的病變分布，臨床表現(xiàn)，診斷方法，病理類(lèi)型，治療及預(yù)后。對(duì)膠囊內(nèi)鏡與小腸鏡在小腸淋巴管瘤診斷中的應(yīng)用價(jià)值，重點(diǎn)進(jìn)行了文獻(xiàn)復(fù)習(xí)。

2 結(jié)果

34 例患者的男女比例為1.27∶1，年齡為4 d ～65歲，其中≤18 歲13 例，18 ～45 歲17 例，45 ～65 歲4例。中位病程0.9 個(gè)月(Q=10.37 個(gè)月)，其中以急性病程(≤1 個(gè)月)為主，共23 例(67.6%)，中位病程6 d(Q=28 d)，慢性病程(＞1 個(gè)月)11 例(32.4%)，中位病程24 個(gè)月(Q =98 個(gè)月)。病變分布方面，十二指腸及空回腸13 例(38. 2%)，腸系膜受累為16 例(47.1%)，回盲部5 例(14.7%)。臨床表現(xiàn)方面，10/13 例十二指腸及空回腸淋巴管瘤表現(xiàn)為消化道出血;腸系膜淋巴管瘤主要表現(xiàn)為腹痛(13/16 例)，惡心、嘔吐(7/16 例)，腹痛部位與受累腸系膜位置有關(guān)，腸梗阻發(fā)生率高(4/16 例)，多因急腹癥就診;回盲部淋巴管瘤也易出現(xiàn)急腹癥(4/4 例)。輔助檢查方面，B 超11/34 例，立位腹平片6/34 例，鋇餐5/34 例，CT/MRI7/34 例，CTA1/34 例，PET-CT 2/34 例，胃腸鏡6/34例，超聲內(nèi)鏡2/34 例，膠囊內(nèi)鏡4/34 例，小腸鏡3/34例。治療方面，32/34 例接受手術(shù)治療，包括腹腔鏡探查術(shù)與剖腹探查術(shù)，其中1 例術(shù)后3 d 死亡。死亡病例為一出生4 d 嬰兒，空腸淋巴管瘤合并美克爾憩室，并發(fā)腸扭轉(zhuǎn)。

表1 文獻(xiàn)報(bào)道33 例小腸淋巴管瘤的資料Tab 1 Information of 33 cases of small bowel lymphangioma in literatures

3 討論

3.1 病因及流行病學(xué) 淋巴管瘤的病因尚不明確，有人認(rèn)為其發(fā)源于胚胎時(shí)期淋巴組織的隔離，殘存的淋巴組織增生，淋巴液逐漸聚集引起淋巴管擴(kuò)張，也有人認(rèn)為不成熟的淋巴管可以表現(xiàn)為間質(zhì)分裂，導(dǎo)致與靜脈系統(tǒng)的結(jié)合與連通，這種匯通結(jié)構(gòu)形成了淋巴管瘤。兩種理論都可以解釋為何淋巴管瘤好發(fā)于兒童，且多發(fā)生在淋巴管囊出現(xiàn)的位置。成人淋巴組織的隔離多繼發(fā)于炎癥反應(yīng)或外科、放射治療，尤其是60 歲以上

的淋巴管瘤患者。淋巴管瘤是淋巴系統(tǒng)的少見(jiàn)腫瘤，90%的患者在3 歲前發(fā)病，無(wú)性別差異。通常發(fā)生在頭頸部及腋窩，也可發(fā)生在實(shí)質(zhì)器官，如肝脾、骨骼。成人淋巴管瘤多發(fā)生在體表或腹腔，男女比例3 ∶1。腹腔淋巴管瘤發(fā)病率為1/100 000，最多發(fā)生在小腸系膜，其次是大網(wǎng)膜，結(jié)腸系膜和腹膜后，空回腸受累僅占1%［14］。

3.2 臨床表現(xiàn) 小腸淋巴管瘤的臨床表現(xiàn)可分為3種基本類(lèi)型:出血、梗阻和局部激惹癥狀，癥狀缺乏特異性，與腫瘤的位置、大小及分型有關(guān)。分析34 例研究病例，總結(jié)了不同位置淋巴管瘤臨床表現(xiàn)。十二指腸及空回腸淋巴管瘤增大使黏膜受壓、出血、壞死或形成潰瘍，常表現(xiàn)為慢性消化道出血，即黑便、頭暈、乏力等，偶有局部腸道激惹引起的腹痛，多為臍周隱痛。我院病例即為此種類(lèi)型，以消化道出血為主要表現(xiàn)。腸系膜淋巴管瘤主要表現(xiàn)為腹痛、惡心、嘔吐、腹痛部位與腸系膜位置有關(guān)，易被誤診，多因急腹癥就診。腹痛一方面是腫瘤導(dǎo)致腸扭轉(zhuǎn)、腸梗阻，另一方面是局部腸道激惹。在16 例腸系膜淋巴管瘤中，4 例發(fā)生腸扭轉(zhuǎn)及腸梗阻，發(fā)生率遠(yuǎn)高于其他部位小腸淋巴管瘤。另一類(lèi)容易發(fā)生急腹癥的是回盲部淋巴管瘤，李超英［2］等報(bào)道的4 例回盲部淋巴管瘤均為急性闌尾炎剖腹探查時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)，腫瘤可能引起闌尾管腔梗阻，細(xì)菌入侵及血運(yùn)障礙，從而促發(fā)急性闌尾炎?；啬c末端淋巴管瘤易發(fā)生腸套疊及不全性腸梗阻，也可出現(xiàn)急腹癥。葉祖萍［3］等報(bào)道的2 個(gè)月男性患兒距回盲部60 cm 處多發(fā)淋巴管瘤，以不全性腸梗阻起病。小腸淋巴管瘤可同時(shí)合并其他病變，研究病例中有1 例合并潰瘍性結(jié)腸炎［1］，淋巴管瘤癥狀易被掩蓋造成漏診。由于小腸淋巴管瘤臨床表現(xiàn)缺乏特異性，在結(jié)核高發(fā)地區(qū)易被誤診為結(jié)核淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。

3.3 診斷 我院病例為小腸黏膜淋巴管瘤，以消化道出血為主要表現(xiàn)，胃腸鏡陰性結(jié)果提示病變部位在小腸，遂行膠囊內(nèi)鏡與小腸鏡協(xié)診，文獻(xiàn)病例中2012 年報(bào)道的2 例也為小腸鏡確診［1］。我院病例膠囊內(nèi)鏡與小腸鏡鏡下所見(jiàn)腫物形態(tài)差別較大，考慮為膠囊內(nèi)鏡不能充氣，圖像顯示不典型。膠囊內(nèi)鏡與小腸鏡在臨床的廣泛應(yīng)用，彌補(bǔ)了傳統(tǒng)影像學(xué)檢查方法診斷小腸疾病的不足。Mavrogenis［15］報(bào)道中等報(bào)道了2 例以反復(fù)黑便為主要表現(xiàn)的小腸淋巴管瘤，胃腸鏡與腹部CT未見(jiàn)明顯異常，行膠囊內(nèi)鏡后確診。作者描述了膠囊內(nèi)鏡下淋巴管瘤的特征表現(xiàn)，即覆有白色斑點(diǎn)的無(wú)蒂息肉。盡管膠囊內(nèi)鏡對(duì)小腸病變有較高敏感性，但假陽(yáng)性是重要問(wèn)題。Shyung 等［16］報(bào)道中2004 年～2008年收集的120 例膠囊內(nèi)鏡的患者中挑選12 例，根據(jù)其鏡下表現(xiàn)制定了評(píng)分系統(tǒng)，使膠囊內(nèi)鏡的陽(yáng)性結(jié)果更可靠。評(píng)分內(nèi)容包括出血，黏膜破損，黏膜表面不規(guī)則，黏膜顏色和白色絨毛，評(píng)分≥4 分為陽(yáng)性，≤2 分為陰性。膠囊內(nèi)鏡定位后，使用小腸鏡直觀地觀察病變并取活檢。Cai 等［17］2012 年報(bào)道了第1 例單氣囊小腸鏡診斷的淋巴管瘤，與我院病例類(lèi)似，因消化道出血就診，膠囊內(nèi)鏡發(fā)現(xiàn)空腸出血，小腸鏡下可見(jiàn)空腸近端增厚的黃白色黏膜皺襞，表面大量出血點(diǎn)，符合典型淋巴管瘤表現(xiàn)，手術(shù)后病理證實(shí)為單純淋巴管瘤。小腸鏡發(fā)現(xiàn)黏膜下腫物后，可通過(guò)小腸腔內(nèi)超聲鑒別病變性質(zhì)。諸琦等［18］為11 例懷疑為小腸疾病的患者行雙氣囊小腸鏡及小腸腔內(nèi)超聲，確診率為91%(10/11)，其中1 例確診為淋巴管瘤，表現(xiàn)為黏膜及黏膜下層來(lái)源邊界清晰的內(nèi)部可見(jiàn)管樣結(jié)構(gòu)的均勻低回聲區(qū)域，固有肌層及漿膜層完整連續(xù)。傳統(tǒng)影像學(xué)檢查對(duì)小腸腸系膜淋巴管瘤的診斷有一定幫助，但術(shù)前診斷率低，誤漏診率高。我院病例術(shù)后復(fù)習(xí)兩次腹部加強(qiáng)CT 均提示空腸可見(jiàn)一囊性腫物，但與小腸鏡下及術(shù)中所見(jiàn)形態(tài)大小不同，考慮為腸蠕動(dòng)位置變化所致，與腸管積液不易區(qū)分。提示腹部CT 對(duì)診斷本病不敏感。研究病例中，16 例腸系膜淋巴管瘤均為剖腹探查術(shù)后確診。小腸淋巴管瘤的B 超，CT，MRI，PET/CT 影像學(xué)特點(diǎn)有大量文獻(xiàn)報(bào)道，但對(duì)診斷本病的準(zhǔn)確性均較差。淋巴管瘤病理大體表現(xiàn):(1)多房性囊腫:該型最常見(jiàn)，為境界清楚的包塊，切面可見(jiàn)大小不等的多個(gè)囊腔，內(nèi)含乳糜液或淡黃色漿液，合并出血時(shí)為暗褐色，陳舊性病變含干酪樣壞死物。(2)單房性囊腫:此型多見(jiàn)于兒童，病變表面光滑，內(nèi)壁光滑或粗糙，菲薄處呈半透明狀，內(nèi)容物與多房性囊腫類(lèi)似。(3)息肉樣:較少見(jiàn)，表現(xiàn)為突向腸腔內(nèi)的廣基新生物，無(wú)明顯蒂。組織學(xué)類(lèi)型:(1)囊性淋巴管瘤:表現(xiàn)為淋巴管高度擴(kuò)張，形成大囊腔，囊腔形態(tài)不規(guī)則，囊壁厚薄不均，內(nèi)襯一層扁平內(nèi)皮細(xì)胞，未見(jiàn)明顯異型性。囊壁呈經(jīng)典淋巴管形態(tài)，如平滑肌層不完整，不等量淋巴細(xì)胞聚集，也有囊壁較厚，泡沫細(xì)胞聚集，以及膽固醇晶體沉著和肉芽腫形成或鈣化。管腔內(nèi)無(wú)或含粉染蛋白樣淋巴液及少量淋巴細(xì)胞。(2)海綿狀淋巴管瘤:高度擴(kuò)張的淋巴管相互連接呈海綿狀，管壁由菲薄的纖維組織構(gòu)成，無(wú)或極少平滑肌纖維。管腔大小不等，內(nèi)含粉染蛋白樣淋巴液及少量淋巴細(xì)胞，偶見(jiàn)大量紅細(xì)胞存在。(3)單純毛細(xì)管性淋巴管瘤:淋巴管壁薄而管腔形態(tài)不規(guī)則，內(nèi)皮細(xì)胞扁平，無(wú)異型性，淋巴管周?chē)梢?jiàn)大量膠原纖維呈束狀或團(tuán)塊狀分布［19］。

3.4 治療及預(yù)后 雖然淋巴管瘤是良性腫瘤，但可表現(xiàn)出交界性改變，也有惡變?yōu)榱馨凸苋饬龅娘L(fēng)險(xiǎn)。其他并發(fā)癥如腸扭轉(zhuǎn)，腸梗阻，繼發(fā)感染，破裂，出血等也很常見(jiàn)，故確診后應(yīng)積極治療。首選手術(shù)治療，盡量一次性完全切除腫瘤，引流區(qū)域系膜及淋巴結(jié)，同時(shí)結(jié)扎周?chē)馨凸艿馈?4 例研究病例中，除2 例患者拒絕手術(shù)外，全部手術(shù)治療，包括以急腹癥起病或術(shù)前診斷不明確的腹腔鏡及剖腹探查術(shù)。小腸鏡不僅作為診斷方法，也實(shí)現(xiàn)了微創(chuàng)治療。1997 年Yamamoto 等改進(jìn)了雙氣囊小腸鏡，實(shí)現(xiàn)全視角診斷和治療小腸疾病。Li等［20］2009 年報(bào)道了第1 例雙氣囊小腸鏡治療空腸淋巴管瘤，空腸內(nèi)可見(jiàn)數(shù)枚有典型淋巴管瘤特征的孤立結(jié)節(jié)，平均大小4 mm×6 mm，取活檢后予氬離子凝固術(shù)，術(shù)后無(wú)復(fù)發(fā)。Kida 等［21］也報(bào)道了1 例雙氣囊小腸鏡治療空腸淋巴管瘤，瘤體大小為20 mm ×10 mm，先行內(nèi)鏡下息肉電切，術(shù)后再發(fā)出血，予氬離子凝固術(shù)后治愈。小腸淋巴管瘤為良性腫瘤，預(yù)后良好，術(shù)后極少?gòu)?fù)發(fā)。

小腸淋巴管瘤是極為罕見(jiàn)的小腸腫瘤，病因尚不明確。臨床上可表現(xiàn)為出血、梗阻和局部激惹癥狀，癥狀缺乏特異性，與腫瘤的位置、大小及分型相關(guān)。由于小腸特殊的解剖位置與生理結(jié)構(gòu)，傳統(tǒng)影像學(xué)方法對(duì)小腸疾病的診斷存在缺陷，近年來(lái)膠囊內(nèi)鏡與小腸鏡的廣泛應(yīng)用彌補(bǔ)了這一不足，對(duì)小腸疾病的診斷有重要價(jià)值。國(guó)內(nèi)外關(guān)于小腸淋巴管瘤多為個(gè)案報(bào)道，國(guó)內(nèi)之前尚無(wú)單氣囊小腸鏡診斷小腸淋巴管瘤的報(bào)道。確診后應(yīng)積極手術(shù)治療，小腸淋巴管瘤為良性病變，預(yù)后良好，術(shù)后極少?gòu)?fù)發(fā)。

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