3例尿道平滑肌瘤的診治報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

黃建生 藍(lán) 宇 孟 勇

汕頭大學(xué)醫(yī)學(xué)院第一附屬醫(yī)院泌尿外科，廣東汕頭 515041

3例尿道平滑肌瘤的診治報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

黃建生 藍(lán) 宇 孟 勇

汕頭大學(xué)醫(yī)學(xué)院第一附屬醫(yī)院泌尿外科，廣東汕頭 515041

目的 探討尿道平滑肌瘤的臨床特征及診治方法。 方法 回顧性分析我院2011～2012年收治的3例尿道平滑肌瘤患者的臨床資料并對(duì)相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行復(fù)習(xí)。 結(jié)果 3例患者尿道口腫物均行手術(shù)完整切除，術(shù)后病理檢查證實(shí)為尿道平滑肌瘤。隨訪28～34個(gè)月，未見復(fù)發(fā)。 結(jié)論 尿道平滑肌瘤是一種罕見的良性尿道腫瘤，無特征性臨床表現(xiàn)，確診有賴于病理檢查。手術(shù)切除可治愈，預(yù)后好。

平滑肌瘤；良性尿道腫瘤；雌激素受體；病理

尿道平滑肌瘤是一種罕見的尿道間葉組織良性腫瘤，國(guó)內(nèi)外個(gè)案報(bào)道極少，本文總結(jié)分析了我院2011～2012年發(fā)現(xiàn)并收治的3例病例并復(fù)習(xí)了國(guó)內(nèi)外最新相關(guān)文獻(xiàn)，對(duì)該病的臨床特征及診治方法進(jìn)行歸納整理，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 臨床資料

病例1，女性，27歲，因產(chǎn)前檢查時(shí)發(fā)現(xiàn)尿道口腫物1個(gè)月收入我院，未訴排尿困難、尿頻、尿急、尿痛、血尿等不適。既往無特殊病史。查體：雙腎區(qū)無叩痛，輸尿管行程區(qū)無壓痛，膀胱區(qū)無膨隆、壓痛。見尿道外口靠近尿道右前壁約2.0cm×1.0cm×1.0cm類圓形實(shí)性腫物，邊界清，質(zhì)韌，色微紅，表面光滑，無破潰及分泌物。輔助檢查：尿常規(guī)示潛血（+）、白細(xì)胞（-）、鏡檢紅細(xì)胞1 ～ 3/HP，泌尿系統(tǒng)彩超及血性激素水平未見明顯異常。術(shù)前診斷：尿道肉阜。

病例2，女性，49歲，因發(fā)現(xiàn)尿道口腫物8個(gè)月收入我院，無排尿困難、血尿及尿路刺激癥狀。既往無特殊病史。查體：雙腎區(qū)無叩痛，輸尿管行程區(qū)無壓痛，膀胱區(qū)無膨隆、壓痛。尿道口位于尿道前壁見約2.0cm×1.5cm×1.5cm隆起性腫物，呈息肉樣，質(zhì)韌，表面潮紅，無破潰出血，無觸痛。輔助檢查：尿常規(guī)示潛血（+）、白細(xì)胞（-）、鏡檢紅細(xì)胞0 ～ 2/HP，泌尿系統(tǒng)彩超未見明顯異常，測(cè)殘余尿7mL。術(shù)前診斷：尿道外口息肉。

病例3，女性，54歲，因發(fā)現(xiàn)尿道外口旁腫物10余年收入我院，偶有尿不盡感，無肉眼血尿及尿路刺激癥狀。既往高血壓病史。查體：尿道外口位于尿道右側(cè)前壁見約3.5cm×3.5cm×3.0cm類圓形腫物，呈囊性感，界限清，色灰白，表面光滑，無分泌物，無觸痛。輔助檢查：尿常規(guī)正常，泌尿系統(tǒng)彩超示會(huì)陰部居中低回聲腫塊。術(shù)前診斷：尿道外口囊腫。

2 手術(shù)方法

3例患者均在腰硬聯(lián)合麻醉成功后常規(guī)行膀胱尿道鏡檢，鏡下觀察腫瘤包膜完整，基底均位于尿道前壁近外口處，余尿道黏膜及膀胱內(nèi)均未見新生物，遂退出膀胱鏡，完全暴露腫物基底部，沿腫物基底包括基底周圍少許尿道組織將尿道口腫物完整切除后送病檢，創(chuàng)面黏膜用5-0可吸收線縫合徹底止血，術(shù)后予留置尿管，創(chuàng)面予碘伏紗加壓包扎，術(shù)程順利。

3 結(jié)果

3例患者均在術(shù)后第5天拔除尿管后排尿通暢，傷口愈合良好，恢復(fù)出院。隨訪28～34個(gè)月，無排尿不暢和不適感，未見腫瘤復(fù)發(fā)。術(shù)后病理報(bào)告：病例1尿道平滑肌瘤，瘤細(xì)胞生長(zhǎng)活躍，分化良好，異型性小，免疫組化：Actin（+）、S-100（-）、Vim（+）、CD34（-）。病例2 尿道口梭形細(xì)胞腫瘤，細(xì)胞核呈棒狀，染色質(zhì)呈細(xì)顆粒狀，無核分裂象，免疫組化：SMA（+）、S-100（-）、Vim（+）、CD57（-）、Ki-67（1%+）、ER（+）、PR（+），考慮為平滑肌瘤。病例3 尿道口平滑肌瘤（圖1），免疫組化：SMA（+）、S-100（-）、Vim（+）、Ki-67（＜1%+）、ER（+）、PR（+）。

圖1 尿道平滑肌瘤形態(tài)（HE×200）

4 討論

尿道平滑肌瘤是一種間葉組織來源的非上皮性良性尿道腫瘤，發(fā)生于尿道平滑肌的環(huán)狀纖維，較為罕見。文獻(xiàn)報(bào)告其發(fā)病年齡多見于20～50歲的女性，男性患者極其罕見，故有女性尿道平滑肌腫瘤之稱，平均發(fā)病年齡在40歲左右[1-3]。本組3例患者均為女性，年齡分別為27、49及54歲，平均年齡43歲。

目前本病的發(fā)病機(jī)制尚未明確，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為尿道平滑肌瘤發(fā)病因素與體內(nèi)雌激素水平的增高密切相關(guān)，這點(diǎn)類似于女性子宮肌瘤。Alvarado-Cabrero等[4]采用免疫組織化學(xué)技術(shù)對(duì)尿道平滑肌瘤標(biāo)本進(jìn)行雌激素受體（estrogen receptor，ER）的檢測(cè)，結(jié)果為不同程度陽性表達(dá)，證實(shí)了尿道平滑肌瘤ER的存在，并提示該腫瘤的發(fā)生可能與ER表達(dá)相關(guān)。本組有2例免疫組化結(jié)果ER（+）。國(guó)內(nèi)外均有報(bào)告在妊娠期間發(fā)現(xiàn)尿道平滑肌瘤且在妊娠數(shù)周后或再次妊娠后腫瘤生長(zhǎng)明顯增快的案例[5]。國(guó)內(nèi)吳波等[6]報(bào)道有尿道平滑肌瘤患者在月經(jīng)期前發(fā)現(xiàn)腫物增大而性交時(shí)明顯感覺陰道前壁異物感加重。說明女性尿道組織內(nèi)雌激素受體的水平同子宮、乳腺一樣隨子宮周期變化而變化，而高雌激素水平刺激了腫瘤的生長(zhǎng)。因此認(rèn)為雌激素增高并長(zhǎng)期刺激可能是女性尿道平滑肌瘤的主要發(fā)病因素之一。本文在國(guó)內(nèi)文獻(xiàn)中首次報(bào)道了尿道平滑肌瘤病例ER的表達(dá)情況，但由于例數(shù)較少，需繼續(xù)累積更多病例標(biāo)本進(jìn)行檢測(cè)研究。國(guó)內(nèi)謝廣靜等[7]還發(fā)現(xiàn)尿道平滑肌瘤患者多有月經(jīng)失調(diào)病史或多次妊娠史，有部分患者臨近更年期，認(rèn)為本病除了與雌激素的增高有關(guān)外，內(nèi)分泌功能紊亂可能也與該病的發(fā)生有關(guān)。本組有2例患者也是在更年期時(shí)出現(xiàn)腫瘤快速增大而來就診。

尿道平滑肌瘤可生長(zhǎng)在尿道的所有部位，女性以尿道外口前壁最為常見，男性則多見于后尿道前列腺部和前尿道的舟狀窩。瘤體大小從數(shù)毫米至數(shù)厘米不等，大部分腫瘤直徑在2～4cm左右，極少有超過5cm者。本組患者腫瘤均發(fā)生于尿道外口前壁，直徑最大3.5cm，與文獻(xiàn)報(bào)道相符。尿道平滑肌瘤的病理特征包括：（1）腫瘤一般生長(zhǎng)緩慢，形態(tài)多呈圓形或類圓形，表面光滑，質(zhì)地較韌；（2）瘤體具有完整的包膜，與周圍組織界限清楚，剖開后切面呈粉紅或乳白色；（3）顯微鏡下觀察可見腫瘤多由分化良好的平滑肌細(xì)胞構(gòu)成，瘤組織細(xì)胞呈梭形，胞漿豐富，邊界清楚，胞核呈長(zhǎng)桿狀，兩端純圓，核分裂相少見，腫瘤細(xì)胞聚集成束，呈編織狀、旋渦狀或珊欄狀排列。一般來說，無異型性，細(xì)胞有無間變及核分裂相的多少，是鑒別平滑肌瘤與平滑肌肉瘤的主要病理依據(jù)[8]。但對(duì)有些高分化的尿道平滑肌肉瘤，兩者仍較難鑒別。因此，必須根據(jù)腫瘤自身的進(jìn)展速度、有無局部壞死灶、有無侵犯周圍組織以及是否有遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移等多方面情況來幫助進(jìn)一步鑒別。

尿道平滑肌瘤主要臨床表現(xiàn)是尿道外口無痛性腫物，不易被患者發(fā)現(xiàn)，一旦出現(xiàn)瘤體快速增大才出現(xiàn)相應(yīng)排尿癥狀。本組病例均為體檢時(shí)發(fā)現(xiàn)，無特征性表現(xiàn)。一些患者因腫瘤反復(fù)摩擦而表面潰爛并發(fā)感染，出現(xiàn)反復(fù)尿頻、尿急、尿痛等尿路刺激癥狀而來就診。少數(shù)患者可因腫瘤位于尿道近端引起排尿不暢，腫瘤體積較大者可引起嚴(yán)重的排尿困難甚至尿潴留，位于尿道后壁的腫瘤較大時(shí)可能壓迫陰道而影響性生活。男性患者可因腫瘤位于尿道內(nèi)口并突入膀胱而導(dǎo)致尿潴留，屬罕見。因本病與尿道息肉、尿道囊腫、尿道肉阜、尿道乳頭狀瘤、尿道癌及尿道黏膜脫垂等疾病表現(xiàn)類似，容易被誤診。雖通過經(jīng)陰道彩超、盆腔CT、MRI、尿道膀胱鏡檢和尿道造影等檢查可以幫助診斷，但確診仍依賴于病理活檢[9]。本組病例均通過術(shù)后病理才最終確診。需要注意的是，某些病例腫瘤向膀胱內(nèi)突出，B超、造影、CT等早期影像檢查極易誤診為膀胱腫瘤，經(jīng)過膀胱鏡檢查才確診為尿道腫瘤。另外，該病有時(shí)與女性外陰、陰道平滑肌瘤難以鑒別。兩者都屬罕見疾病。外陰平滑肌瘤好發(fā)于陰蒂、大陰唇、小陰唇，一般為單發(fā)，外形呈圓形或橢圓形，表面光滑，質(zhì)地偏硬，有包膜，活動(dòng)好。多來源于外陰的平滑肌、毛囊的豎毛肌或血管的平滑肌。陰道平滑肌瘤通常是單發(fā)，體積偏小，質(zhì)地可為囊性、囊實(shí)性或?qū)嵭?，可以發(fā)生于陰道壁的各個(gè)部位。其組織學(xué)特點(diǎn)包括有完整的包膜，包裹平滑肌纖維和纖維組織的漩渦狀結(jié)構(gòu)，多起源于陰道血管平滑肌、粘膜下平滑肌和圓韌帶平滑肌[10-11]。

手術(shù)切除腫瘤為尿道平滑肌瘤唯一有效的治療方法，可通過手術(shù)切除腫瘤治愈。根據(jù)尿道平滑肌瘤所在位置采取不同手術(shù)方式，一般靠近膀胱頸部或尿道內(nèi)口的腫瘤可經(jīng)尿道內(nèi)鏡下切除，但應(yīng)注意避免損傷尿道括約肌，位于尿道外口的可行單純腫瘤局部切除。術(shù)中見腫瘤包膜不完整并有周圍浸潤(rùn)疑為惡性腫瘤時(shí)建議送病理行快速冰凍檢查，如為惡性則應(yīng)行一定范圍的清掃術(shù)。尿道平滑肌瘤是良性尿道腫瘤，預(yù)后好，極少?gòu)?fù)發(fā)。目前國(guó)內(nèi)文獻(xiàn)只有葉章群等[12]曾報(bào)道1例患者在術(shù)后5年復(fù)發(fā)而再次接受手術(shù)治療。其考慮復(fù)發(fā)可能因?yàn)楫?dāng)時(shí)腫瘤局部切除不完全引起。故如果瘤體較大尤其是腫瘤直徑＞5cm及邊緣不清者，術(shù)中應(yīng)盡量切除足夠多的周圍組織，以免腫瘤殘留或復(fù)發(fā)。本病目前國(guó)內(nèi)外尚無惡變及遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移的報(bào)道，但仍建議進(jìn)行定期隨訪。本組病例均行單純腫瘤切除，隨訪28～34個(gè)月無復(fù)發(fā)，遠(yuǎn)期療效尚待進(jìn)一步觀察。

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Three cases diagnosis and treatment of urethral leiomyoma with literature review

HUANG Jiansheng LAN Yu MENG Yong
Department of Urology,the First Affiliated Hospital of Shantou University Medical College,Shantou 515041,China

Objective To explore the clinical features,diagnosis and treatment of urethral leiomyoma. Methods A retrospective analysis of three cases of urethral leiomyoma diagnosed and treated in our hospital from 2011 to 2012 and relevant literature review. Results The three cases were all performed tumor resection and confirmed as leiomyoma by pathologic manifestations.Followed up for 28 to 34 months,no tumor recurrence was developed. Conclusion Urethral leiomyoma is an uncommon kind of benign urethral tumor.There is no characteristic clinical manifestation.It's confirmed by pathologic examination,and it can be cured by tumor resection,which has a favourable prognosis.

Leiomyoma;Benign urethral tumor;Estrogen receptor;Pathology

R737.15

C

2095-0616（2015）08-214-03

2014-12-23）