顱內(nèi)外高流量血管搭橋術(shù)聯(lián)合頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞術(shù)治療小兒巨大頸內(nèi)動(dòng)脈瘤一例

林佳，夏鷹，金虎，陳煥雄，聶柳，彭俊，王碩

1 病例介紹

患兒，男，6歲1個(gè)月，因“右側(cè)頸總動(dòng)脈-大隱靜脈-大腦中動(dòng)脈搭橋術(shù)后視力下降5月余”于2015年3月14日來我院就診。入院后結(jié)合病史、查體及輔助檢查臨床診斷為“右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈瘤顱內(nèi)外血管搭橋術(shù)后；右眼失明”，收入神經(jīng)外科住院治療。

既往史：因“右眼脹痛伴視力減退伴2個(gè)月”在中山大學(xué)附屬中山眼科中心行眼視光檢查后就診于海南省人民醫(yī)院，經(jīng)全腦血管造影診斷為“右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈瘤”。于2014年9月9日來我院神經(jīng)外科住院治療，臨床診斷為“右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈瘤；右眼視力下降”。應(yīng)患者家屬書面要求行“右側(cè)頸總動(dòng)脈-大隱靜脈-大腦中動(dòng)脈搭橋術(shù)”。否認(rèn)血液病病史；否認(rèn)頭痛、癲癇病史及腦血管病家族史。否認(rèn)遺傳病史。

入院查體：體溫36.5℃，脈搏70次/分，呼吸18次/分，血壓92/68 mmHg，體重23 kg。頸部血管聽診未聞及明顯雜音。心肺腹部查體未見異常，周圍血管征陰性。神經(jīng)系統(tǒng)查體：神清語利。雙側(cè)瞳孔直徑約2.0 mm。左側(cè)瞳孔直、間接對光反射靈敏；右側(cè)瞳孔直接對光反射消失，間接對光反射靈敏；右眼稍突出。雙眼視力視野檢查不配合。余顱神經(jīng)檢查未見異常。雙側(cè)肢體肌力Ⅴ級(jí)，肌張力正常，生理反射存在，病理反射未引出。深、淺感覺及復(fù)合感覺檢查未見異常。視力檢查：右眼裸眼視力0.04，左眼裸眼視力0.9。

實(shí)驗(yàn)室檢查：血常規(guī)、尿常規(guī)、凝血功能、肝功能、腎功能、電解質(zhì)、血糖、乙肝兩對半及傳染病綜合未見明顯異常。心電圖未見異常。胸部正位片未見異常。

影像學(xué)檢查：頭顱計(jì)算機(jī)斷層掃描血管造影（computed tomography angiography，CTA）（2015-01-06）：右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈大腦中動(dòng)脈搭橋術(shù)后復(fù)查：右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈-大腦中動(dòng)脈搭橋血管顯示不清，右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈海綿竇段可見瘤樣突起，長度約為5.0 cm，直徑約1.4 cm，右側(cè)大腦中動(dòng)脈遠(yuǎn)端顯影良好；余未見異常。全腦血管造影（2014-08-30）：右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈C4至C1段呈梭形擴(kuò)張，1.8 cm×3.5 cm，大腦前動(dòng)脈開口處狹窄。

神經(jīng)電生理檢查：視覺誘發(fā)電位（2014-08-21）：在1度低空間頻率，雙眼P100波潛伏期延長，右眼N75-P100振幅基本正常，左眼N75-P100振幅正常；在15分高空間頻率，雙眼P100波潛伏期基本正常，右眼P100波潛伏期基本正常，左眼N75-P100振幅正常。

入院診斷：

右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈瘤顱內(nèi)外血管搭橋術(shù)后右眼失明

診療經(jīng)過：患兒首次入院時(shí)經(jīng)全科討論，認(rèn)為動(dòng)脈瘤體積巨大難于夾閉，且全腦血管造影顯示左側(cè)大腦前動(dòng)脈來源代償血流有限，故一期可行右側(cè)頸總動(dòng)脈-大隱靜脈-大腦中動(dòng)脈搭橋術(shù)，二期根據(jù)患兒術(shù)后病情、搭橋血管及患兒腦血流情況擬行右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈瘤栓塞術(shù)或右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞術(shù)。于2014年9月17日行“右側(cè)頸總動(dòng)脈-大隱靜脈-大腦中動(dòng)脈搭橋術(shù)”。術(shù)后患兒一般生命體征平穩(wěn)，最高收縮壓為118/76 mmHg，右眼視力同術(shù)前，術(shù)區(qū)無腫脹，搭橋血管搏動(dòng)良好。根據(jù)兒科會(huì)診意見給予抗凝治療預(yù)防搭橋血管血栓形成。2014年9月19日術(shù)后常規(guī)復(fù)查頭部計(jì)算機(jī)斷層掃描（computed tomography，CT）檢查示腦動(dòng)脈瘤術(shù)后改變（圖1）。2014年9月22日16時(shí)許患兒訴頭痛并有肢體抽搐發(fā)生，查體見患兒肢體陣攣性抽搐，余未見陽性體征。復(fù)查頭部CT與2014年9月19頭部CT片對比，新出現(xiàn)術(shù)區(qū)腦出血及蛛網(wǎng)膜下腔出血，右額顳部薄層硬膜下積血；余同前片（圖2）。經(jīng)討論后認(rèn)為術(shù)區(qū)新發(fā)出血造成患兒肢體抽搐，立即停止口服阿司匹林并給予抗癲癇治療（微量泵入丙戊酸鈉0.4 mg/24 h，共5 d；口服丙戊酸鈉0.25 mg，1次/日，共2日）。患兒此后未發(fā)生肢體抽搐及新發(fā)神經(jīng)功能缺陷，于2014年9月24日起口服尼莫地平片預(yù)防腦血管痙攣（10 mg，bid）。2014年9月29日，10月2日兩次復(fù)查頭部CT證實(shí)顱內(nèi)無新發(fā)異常表現(xiàn)，患兒于2014年10月3日離院并遵囑口服阿司匹林（25 mg，qd）。

圖3 右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈-大腦中動(dòng)脈搭橋血管閉塞

圖1 搭橋手術(shù)后術(shù)區(qū)及動(dòng)脈瘤情況

圖2 搭橋術(shù)后術(shù)區(qū)出血及動(dòng)脈瘤情況

此次入院診療經(jīng)過：因復(fù)查頭顱CTA回報(bào)右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈-大腦中動(dòng)脈搭橋血管顯示不清（圖3），向患者家屬交代病情后，應(yīng)患者家屬書面要求于2015年3月16日行全腦血管造影介入治療術(shù)。術(shù)中見右頸內(nèi)動(dòng)脈海綿竇段巨大動(dòng)脈瘤，難于完全栓塞；搭橋血管未顯影（圖4），右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞試驗(yàn)陰性（試驗(yàn)時(shí)間40 min）且血流代償良好，遂行右頸內(nèi)海綿竇段巨大動(dòng)脈瘤頸內(nèi)動(dòng)脈近端閉塞術(shù)（圖5）。術(shù)后患兒無不適感，無新發(fā)神經(jīng)功能障礙，2015年3月19日頭部CT檢查結(jié)果回報(bào)：右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈瘤孤立術(shù)后改變；與2014年9月29日CT比較鞍區(qū)結(jié)節(jié)灶（動(dòng)脈瘤）較前密度增高，右側(cè)顳葉軟化灶形成（圖6），證實(shí)動(dòng)脈瘤內(nèi)形成血栓?；純河?015年3月21日出院，囑其離院后每6個(gè)月復(fù)查全腦血管造影。患兒此次術(shù)后3個(gè)月復(fù)診接受隨訪，右眼失明，余查體未見陽性體征。

圖4 二次入院經(jīng)全腦血管造影見動(dòng)脈瘤顯影，未見搭橋血管顯影

圖5 患兒腦血流代償供應(yīng)情況及右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞后動(dòng)脈瘤情況

圖6 二次手術(shù)右側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞后術(shù)區(qū)及動(dòng)脈瘤情況

2 討論

顯微神經(jīng)外科治療兒童顱內(nèi)動(dòng)脈瘤臨床效果較成人病例更好更持久[1-2]。有學(xué)者在3～4歲低齡兒童病例使用橈動(dòng)脈及顳淺動(dòng)脈行顱內(nèi)外血管搭橋術(shù)治療顱內(nèi)動(dòng)脈瘤[3-4]，結(jié)果顯示搭橋血管可隨兒童生長長期保持通暢[5]。對于栓塞不全發(fā)生擴(kuò)張的兒童巨大頸內(nèi)動(dòng)脈瘤，顳淺動(dòng)脈-大腦中動(dòng)脈搭橋術(shù)及頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞術(shù)聯(lián)合治療可達(dá)到滿意治療效果[6]。近來首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京天壇醫(yī)院神經(jīng)外科采用顱內(nèi)外血管搭橋術(shù)聯(lián)合動(dòng)脈瘤夾閉、切除及載瘤動(dòng)脈重建術(shù)治療兒童巨大頸內(nèi)動(dòng)脈瘤取得良好效果[7]。聯(lián)合應(yīng)用顱內(nèi)外血管搭橋術(shù)與其他方法成為治療兒童巨大頸內(nèi)動(dòng)脈瘤的發(fā)展方向。

高流量血管搭橋術(shù)主要使用橈動(dòng)脈及大隱靜脈作為搭橋血管治療巨大頸內(nèi)動(dòng)脈瘤保證顱內(nèi)血流供應(yīng)。橈動(dòng)脈的主要優(yōu)點(diǎn)為：動(dòng)脈結(jié)構(gòu)層次完全；管徑與大腦中動(dòng)脈匹配性好。其主要缺點(diǎn)為：血管長度有限；易出現(xiàn)血管痙攣。大隱靜脈的主要優(yōu)點(diǎn)為：可獲取足夠長度的移植血管；分支少便于取材；血管壁因缺乏肌層痙攣程度輕；以管徑粗可保證血流量。其主要缺點(diǎn)為：血管壁易受壓迫造成搭橋血管內(nèi)血栓形成或閉塞；血管壁缺乏彈性易擴(kuò)張引起吻合口破裂。本病例為低齡患兒，顯微操作難度大，故采用大隱靜脈。

本例血管吻合操作符合顯微血管吻合規(guī)范，因縫合線質(zhì)地過于光滑，部分線結(jié)經(jīng)多次操作完成，不除外個(gè)別線結(jié)于術(shù)后滑脫造成大腦中動(dòng)脈端吻合口處破裂出血。積血壓迫搭橋血管，造成搭橋血內(nèi)血流中頓形成血栓。患兒右眼失明因顱內(nèi)動(dòng)脈瘤占位效應(yīng)未解除壓迫右側(cè)視神經(jīng)造成。

有學(xué)者認(rèn)為頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞是治療巨大頸內(nèi)動(dòng)脈瘤的有效手段[8-9]。阻斷頸內(nèi)動(dòng)脈近心端后，載瘤動(dòng)脈內(nèi)漸形成血栓并生長填充動(dòng)脈瘤直至載瘤動(dòng)脈第1個(gè)大分支處，從而根除動(dòng)脈瘤破裂出血風(fēng)險(xiǎn)；同時(shí)顱外血流可經(jīng)眼動(dòng)脈等頸內(nèi)動(dòng)脈分支返流入頸內(nèi)動(dòng)脈系統(tǒng)保證了遠(yuǎn)端的血流供應(yīng)[10]。因此有觀點(diǎn)認(rèn)為載瘤動(dòng)脈閉塞與顱內(nèi)外血管搭橋術(shù)一樣是治療兒童巨大復(fù)雜顱內(nèi)動(dòng)脈瘤的最佳治療方案[11-12]。當(dāng)兒童頸內(nèi)動(dòng)脈瘤體積巨大、解剖結(jié)構(gòu)復(fù)雜（如囊狀或合并動(dòng)脈瘤內(nèi)血栓）、手術(shù)/介入治療存在巨大難度及風(fēng)險(xiǎn)時(shí)，若經(jīng)球囊閉塞試驗(yàn)證實(shí)血流代償良好，可嘗試行頸內(nèi)動(dòng)脈閉塞術(shù)。為充分評(píng)估患兒耐受性可適當(dāng)延長試驗(yàn)時(shí)間。本病例術(shù)中球囊閉塞試驗(yàn)時(shí)間長達(dá)40 min，在此期間患兒生命指征正常。

部分兒童顱內(nèi)動(dòng)脈瘤病例于治療后可于其他部位新發(fā)動(dòng)脈瘤[13]，且目前無經(jīng)治療巨大頸內(nèi)動(dòng)脈瘤患兒大宗病例長期連續(xù)隨訪報(bào)道。因此兒童顱內(nèi)動(dòng)脈瘤病例無論經(jīng)何種治療方式治療，均需終身隨訪。

1 Blount JP, Oakes WJ, Tubbs RS, et al. History of surgery for cerebrovascular disease in children[J].Part I. Intracranial arterial aneurysms. Neurosurg Focus, 2006, 20:E9.

2 Sanai N, Quinones-Hinojosa A, Gupta NM, et al. Pediatric intracranial aneurysms:durability of treatment following microsurgical and endovascular management[J]. J Neurosurg, 2006, 104:82-89.

3 Mrak G, Paladino J, Stambolija V, et al. Treatment of giant and large fusiform middle cerebral artery aneurysms with excision and interposition radial artery graft in a 4-year-old child:case report[J].Neurosurgery, 2014, 10:E172-177.

4 Mura J, Torche E, Riquelme F, et al. Three-year-old patient with giant MCA aneurysm treated by trappingresection plus STA-MCA bypass. Case report[J].Childs Nerv Syst, 2012, 28:169-173.

5 Kim LJ, Tariq F, Sekhar LN. Pediatric bypasses for aneurysms and skull base tumors:short- and long-term outcomes[J]. J Neurosurg Pediatr, 2013, 11:533-542.

6 Abla AA, Zaidi HA, Crowley RW, et al. Optic chiasm compression from mass effect and thrombus formation following unsuccessful treatment of a giant supraclinoid ICA aneurysm with the Pipeline device:open surgical bailout with STA-MCA bypass and parent vessel occlusion[J]. J Neurosurg Pediatr,2014, 14:31-37.

7 黃振華, 張東, 王碩, 等. 顱內(nèi)外血管搭橋術(shù)治療顱內(nèi)巨大型動(dòng)脈瘤[J]. 中國現(xiàn)代神經(jīng)疾病雜志, 2012,12:37-43.

8 Li H, He XY, Li XF, et al. Treatment of giant/large internal carotid aneurysms:parent artery occlusion or stent-assisted coiling[J]. Int J Neurosci, 2015-07-07[Epub ahead of print].

9 Prochazka V, Chmelova J, Cizek V, et al. Giant serpentine internal carotid artery aneurysm:endovascular parent artery occlusion. A pediatric case report[J]. Interv Neuroradiol, 2007, 13:85-94.

10 Sato K, Yamada M, Abe K, et al. Tailored flow alteration treatment for intracranial internal carotid artery aneurysms:strategy beyond parent artery occlusion with bypass. Case report[J]. Neurol Med Chir(Tokyo), 2012, 52:213-216.

11 Liang JT, Bao YH, Zhang HQ, et al. Intracranial aneurysms in childhood and adolescence[J]. Chinese Med J, 2011, 91:2744-2746.

12 Rashad S, Hassan T, Aziz W, et al. Carotid artery occlusion for the treatment of symptomatic giant carotid aneurysms:a proposal of classification and surgical proposal[J]. Neurosurg Rev, 2014, 37:501-511.

13 Sorteberg A, Dahlberg D. Intracranial non-traumatic aneurysms in children and adolescents[J]. Curr Pediatr Rev, 2013, 9:343-352.