復(fù)發(fā)局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤1例

手指局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤復(fù)發(fā)臨床工作中較少見，治療亦有一定困難，如何既完整切除病灶又減少副損傷，減少術(shù)后再復(fù)發(fā)率，臨床醫(yī)生亦有爭(zhēng)議。2013年收治示指局限型腱鞘巨細(xì)胞瘤術(shù)后復(fù)發(fā)1例，現(xiàn)報(bào)道如下：

1臨床資料

患者男性，32歲。訴于3年前外院行左示指腫物切除術(shù)，術(shù)后病理回報(bào)：腱鞘巨細(xì)胞瘤。切口愈合順利，活動(dòng)無明顯受限。入院前3月余無明顯誘因左示指中節(jié)再次出現(xiàn)腫脹，腫脹逐漸加重，時(shí)有疼痛，手指活動(dòng)尚可，無麻木感。查體：左示指中節(jié)掌橈側(cè)有一長約3cm切口瘢痕，可觸及一2×2cm腫物，表面有結(jié)節(jié)感，無活動(dòng)度，質(zhì)硬，皮膚正常，與皮膚無粘連，末梢循環(huán)可。CR示：左示指中節(jié)指骨中遠(yuǎn)1/3掌橈側(cè)壓迫侵蝕改變，無骨膜反應(yīng)。臨近關(guān)節(jié)無明顯退變。入院診斷：左示指腱鞘巨細(xì)胞瘤術(shù)后復(fù)發(fā)。術(shù)前檢查無手術(shù)禁忌，臂叢麻醉下行左示指腱鞘巨細(xì)胞瘤切除術(shù)。術(shù)中可見：腫物主要位于左示指中節(jié)指骨中遠(yuǎn)1/3掌橈側(cè)，經(jīng)指骨橈側(cè)至橈背側(cè)，約1.5×2cm。無包膜，呈褐色，與周圍組織粘連，將指屈肌腱擠向尺側(cè)，中節(jié)指骨中遠(yuǎn)1/3掌橈側(cè)受壓內(nèi)陷區(qū)約0.2×0.2cm。徹底刮除腫物、徹底切除腫物周圍腱鞘組織，病灶碘酊浸泡。術(shù)后病理檢查回報(bào)：腱鞘巨細(xì)胞瘤。切口愈合順利。

2討論

腱鞘巨細(xì)胞瘤(giant cell tumor of tendon sheath，GCTS)是一種良性軟組織腫瘤，是第2位常見的手部腫瘤。由1852年Chassaignac首先描述，最初被認(rèn)為是一種惡性腫瘤。，后Heurteux對(duì)其進(jìn)行了詳細(xì)描述，認(rèn)為是良性腫瘤。1941年Jaffe等首先提出將腱鞘、滑囊和關(guān)節(jié)滑膜歸為同一解剖單位，均能引起同一類病變。腱鞘巨細(xì)胞瘤是指一組最常發(fā)生于關(guān)節(jié)滑膜、關(guān)節(jié)囊和腱鞘的病變，世界衛(wèi)生組織1994年將發(fā)生在這些部位的腫瘤統(tǒng)一命名為腱鞘巨細(xì)胞瘤。根據(jù)發(fā)生部位和生物學(xué)行為的不同，腱鞘巨細(xì)胞瘤分3類：局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤(localized type tenosynovial giant cell tumor， L-GCTS)、彌漫性腱鞘巨細(xì)胞瘤(diffuse type tenosynovial giant cell tumor， D-GCTS)和色素性絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎(pigmented villonodular synovitis， PVNS)。彌漫性腱鞘巨細(xì)胞瘤也稱關(guān)節(jié)外彌漫型色素性絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎，為少見的交界性或低度惡性病變，有別于局限型腱鞘巨細(xì)胞瘤和關(guān)節(jié)內(nèi)色素性絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎。共同的病理特征是單結(jié)節(jié)、多結(jié)節(jié)或彌漫性病變，表現(xiàn)為滑膜下或腱鞘滑膜內(nèi)襯細(xì)胞的成纖維細(xì)胞或組織細(xì)胞增殖，伴隨膠原合成，泡沫細(xì)胞吞噬和鐵離子轉(zhuǎn)移，形成周圍結(jié)節(jié)黃褐色的外觀。局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤是起自指趾部腱鞘或指趾間關(guān)節(jié)滑膜的良性腫瘤，可發(fā)生于任何年齡，中青年女性較多見，主要發(fā)生于小關(guān)節(jié)旁，多位于手指，瘤體較小，平均1.1 cm，有包膜，分葉狀。在Ushijima等報(bào)道的208例局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤中，發(fā)生于指趾關(guān)節(jié)183例，手指關(guān)節(jié)旁158例。鄭一鳴[1]等報(bào)道手部腱鞘巨細(xì)胞瘤常常位于手或手指的一側(cè)生長，小指和食指最多發(fā)，拇指最少見，與國外文獻(xiàn)報(bào)道相似。局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤表現(xiàn)為生長緩慢的無痛性腫塊。部分病例有局部創(chuàng)傷史，Ushijima報(bào)道的局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤局部創(chuàng)傷史的發(fā)生率為10%~50%，但Monaghan等報(bào)道的71例局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤中僅1例有外傷史。影像學(xué)主要表現(xiàn)為小關(guān)節(jié)旁軟組織腫塊，偶可壓迫或侵蝕鄰近指趾骨。X線顯示腫塊鄰近的關(guān)節(jié)間隙正?；蜃儗?，約10%的病例可發(fā)生骨皮質(zhì)浸潤。腱鞘巨細(xì)胞瘤影像學(xué)改變中骨皮質(zhì)壓迫性侵蝕，因腫瘤靠近骨組織，腫瘤生長過程中長時(shí)間對(duì)骨質(zhì)的壓迫，局部產(chǎn)生外壓性骨萎縮、凹陷、缺損，有硬化緣，無骨膜反應(yīng)，嚴(yán)重時(shí)骨質(zhì)破壞?？赡芘c腫瘤在手指狹小空間內(nèi)生長造成皮質(zhì)骨壓迫有關(guān)。也有作者認(rèn)為腱鞘巨細(xì)胞瘤可通過骨皮質(zhì)的滋養(yǎng)孔或微管道滲透并且迅速生長引起骨侵蝕，骨內(nèi)完全的破壞性囊性改變?cè)谑植亢币?。趙金巖[2]等報(bào)道32例手部腱鞘巨細(xì)胞瘤病例中有4例出現(xiàn)骨皮質(zhì)壓痕。共隨訪28例，其中7例術(shù)后復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)率25%。生長在手部的腱鞘巨細(xì)胞瘤一般沿鍵鞘環(huán)形或縱形生長，空間狹小，多呈分葉狀與手指的神經(jīng)血管束相連緊密，若術(shù)中對(duì)腫瘤認(rèn)識(shí)不清遺留病灶或?yàn)楸苊庑g(shù)后出現(xiàn)循環(huán)障礙、神經(jīng)損傷使腫瘤周圍的微小病灶未加清除也是導(dǎo)致腫瘤復(fù)發(fā)的常見原因。黃友華[3]等報(bào)道，最常誤診的病種：發(fā)生在手部的被誤診為腱鞘囊腫、侵襲骨的誤診為骨巨細(xì)胞瘤或骨軟骨瘤。部分腱鞘巨細(xì)胞瘤呈現(xiàn)侵襲性生長，因診斷不明確，而延誤治療，可造成功能障礙加重等不可逆性損傷。所以，提高對(duì)腱鞘巨細(xì)胞瘤的認(rèn)識(shí)，減少本病的誤診并盡快手術(shù)治療，對(duì)本病的治療十分重要。本病的最后確診主要依靠病理組織學(xué)檢查。腱鞘巨細(xì)胞瘤有共同的形態(tài)學(xué)特征，鏡下主要由大的滑膜樣單核細(xì)胞、小的單核組織細(xì)胞和破骨細(xì)胞樣巨細(xì)胞3種成分組成。腱鞘巨細(xì)胞瘤術(shù)后高復(fù)發(fā)率、局部浸潤性生長方式、少數(shù)病例有惡變以及分子病理學(xué)研究顯示腱鞘巨細(xì)胞瘤有克隆性細(xì)胞遺傳學(xué)異常[4]。

明確診斷腱鞘巨細(xì)胞瘤后，都應(yīng)及早手術(shù)切除，手術(shù)徹底切除是治療腱鞘巨細(xì)胞瘤的唯一方法。防止骨與關(guān)節(jié)軟骨破壞等不良并發(fā)癥。Monaghan等報(bào)導(dǎo)局限性腱鞘巨細(xì)胞瘤手術(shù)以局部切除為主，術(shù)后的復(fù)發(fā)率為10%~20%。但再次手術(shù)仍然有效。如發(fā)現(xiàn)腫瘤復(fù)發(fā)，功能重要的手指如拇指和食指，腫瘤復(fù)發(fā)時(shí)可考慮再次作徹底切除，多次復(fù)發(fā)可行截指術(shù)。對(duì)非重要功能的手指可行截指手術(shù)。盡可能減少腫瘤復(fù)發(fā)的機(jī)會(huì)。Messoudi等報(bào)道認(rèn)為腱鞘巨細(xì)胞瘤罕有惡變。復(fù)發(fā)原因分析：腱鞘巨細(xì)胞瘤為良性腫瘤，組織生長較活躍，具有浸潤性生長特點(diǎn)。病灶切除不能只單純切除腫瘤，應(yīng)包括腫瘤周圍腱鞘、關(guān)節(jié)囊及滑膜組織。手術(shù)止血不理想，顯露不良，視野不清，只切除大結(jié)節(jié)，遺留潛在小結(jié)節(jié)。因此，如何做到術(shù)中徹底切除腫瘤是預(yù)防腫瘤復(fù)發(fā)的關(guān)鍵。董斌[5]等報(bào)道12例手部復(fù)發(fā)性腱鞘巨細(xì)胞瘤，在手術(shù)放大鏡下切除瘤體及其附近的腱鞘及滑膜組織，隨訪無一例復(fù)發(fā)。術(shù)中化學(xué)滅活可以殺滅部分肉眼無法觀察到的腫瘤微小灶和手術(shù)操作過程中可能產(chǎn)生的種植灶。本例骨質(zhì)缺損未影響穩(wěn)定性，未予植骨。

劉揚(yáng)波[6]等認(rèn)為降低腱鞘巨細(xì)胞瘤術(shù)后復(fù)發(fā)率的關(guān)鍵在于術(shù)中確定復(fù)發(fā)高危人群，如腫瘤生長于掌指關(guān)節(jié)囊和腱周組織，伴有骨質(zhì)破壞、術(shù)中病理提示腫瘤生長活躍或惡性的。如何評(píng)估復(fù)發(fā)高危人群及如何區(qū)別處理復(fù)發(fā)高危人群將是未來研究的重點(diǎn)，術(shù)中化學(xué)滅活和術(shù)后放療等方法還有待進(jìn)一步的驗(yàn)證。

參考文獻(xiàn)：

[1]鄭一鳴，梅國華，姜佩珠.手部腱鞘巨細(xì)胞瘤43例治療總結(jié)及文獻(xiàn)回顧[J].同濟(jì)大學(xué)學(xué)報(bào)(醫(yī)學(xué)版)，2008，29(3):124-126.

[2]趙金巖，趙力，陳克俊等.手部腱鞘巨細(xì)胞瘤復(fù)發(fā)原因分析[J].實(shí)用手外科雜志，2005，19(1):16-18.

[3]黃友華，崔可賾.腱鞘巨細(xì)胞瘤1129例文獻(xiàn)分析[J]海南醫(yī)學(xué)，2011，22(6):76-79.

[4]湯莉，周雋，張惠箴等.腱鞘巨細(xì)胞瘤的臨床病理特征及研究進(jìn)展[J].臨床與實(shí)驗(yàn)病理學(xué)雜志，2012 ，28(6):666-669.

[5]董斌，崔海勇.手部復(fù)發(fā)性腱鞘巨細(xì)胞瘤手術(shù)治療[J].臨床骨科雜志，1999，2(4):287-288.

[6]劉揚(yáng)波，林丁盛，王建等.上肢腱鞘巨細(xì)胞瘤術(shù)后復(fù)發(fā)相關(guān)因素分析[J].中國骨傷，2011，24(12)988-991.

編輯/王海靜