先天性支氣管囊腫的CT診斷

沈訓(xùn)澤　趙振華　蔡飛

先天性支氣管囊腫的CT診斷

沈訓(xùn)澤趙振華蔡飛

先天性支氣管囊腫系先天性發(fā)育異常性疾病，其CT表現(xiàn)具有多樣化特點，易于誤診?，F(xiàn)對經(jīng)手術(shù)病理證實的25例縱隔及肺內(nèi)支氣管源性囊腫的臨床及CT表現(xiàn)作一回顧分析，探討其CT診斷及鑒別診斷，旨在提高對本病的認識。

1　資料和方法

1.1一般資料本院2003-07—2013-06收治經(jīng)手術(shù)和病理檢查證實的胸內(nèi)支氣管囊腫25例，其中男12例，女13例，縱隔型14例，肺內(nèi)型11例?？v隔型患者年齡14～78歲，平均（50.36±16.82）歲；肺內(nèi)型患者年齡22～56歲，平均（42.27±11.98）歲?？v隔型14例中無癥狀健康體檢時發(fā)現(xiàn)4例，因身體其他部位病變檢查發(fā)現(xiàn)4例，發(fā)熱伴胸痛1例，肩背痛1例，胸前區(qū)不適1例，咳嗽3例（以干咳為主，其中1例伴有咯血）；肺內(nèi)型11例中無任何胸部癥狀2例，活動后胸悶、氣促1例，咳嗽8例（其中咳嗽伴有咳痰5例，反復(fù)咯血2例，伴發(fā)熱及胸痛1例，肺內(nèi)出現(xiàn)反復(fù)感染2例）。本組患者均行手術(shù)治療，其中縱隔支氣管囊腫行囊腫切除術(shù)，肺內(nèi)支氣管囊腫8例行病變區(qū)肺楔形切除術(shù)、3例行肺葉切除術(shù)。

1.2檢查方法采用Hitachi Presto 4層螺旋CT與GE BrightSpeed 16層螺旋CT掃描機，電壓120kV，電流100mA，層厚、層距同為3.75或5mm，自肺尖至肺底連續(xù)掃描。增強掃描采用300mgI非離子型對比劑，100ml肘靜脈團注?？v隔型中僅行平掃或增強掃描者各1例，其余12例及肺內(nèi)型11例均行平掃與增強掃描。觀察囊腫在縱隔或肺內(nèi)的分布，囊腫形態(tài)（包括大小、邊緣、囊壁厚度）與密度（內(nèi)部成分、均勻性、強化程度、鈣化）以及周圍肺組織情況。

1.3病灶分類與分型標準縱隔內(nèi)支氣管囊腫依其所處前、中、后縱隔位置不同分別歸類，前縱隔定義為心臟、大血管前方區(qū)域（即血管前間隙），后縱隔為椎旁區(qū)域，中縱隔包括氣管旁區(qū)、隆突下區(qū)（包括真隆突下區(qū)與心后緣旁）、食管經(jīng)行區(qū)等；肺內(nèi)支氣管囊腫則按其自然分葉劃區(qū)，即右肺上、中、下葉與左肺上、下葉。參照McAdams等[1]的胸內(nèi)支氣管囊腫分型標準，囊腫依其含氣與含液分為兩型，含氣囊腫包括氣囊腫與有液氣平面的囊腫。含液囊腫依內(nèi)容物的CT值不同進一步分型，如囊內(nèi)密度低于20Hu定義為水樣型，若囊內(nèi)密度大于20Hu定義為軟組織型。軟組織型中若囊內(nèi)密度均勻且CT值低于60Hu，并呈類圓形或卵圓形、囊壁薄而規(guī)整、增強掃描囊壁強化而囊內(nèi)容物無明顯強化，即符合囊腫其他方面的表現(xiàn)，定義為球灶型；如果病灶呈其他形狀、囊壁不規(guī)整、囊內(nèi)密度不均勻、CT值高于60Hu，定義為不確定型。

2　結(jié)果

2.1縱隔支氣管囊腫最大徑21~88mm，平均（35.57± 16.77）mm。位于前、后縱隔各4例（圖1、2），該8例均位于左側(cè)；位于中縱隔6例（圖3、4），其中氣管后方1例，主支氣管后方1例，隆突下區(qū)3例，隆突下與下葉支氣管后方1例，右側(cè)縱隔5例，左縱隔1例。囊腫均為含液性，其中水樣型3例，軟組織型11例。軟組織型中球灶型6例、不確定型5例，后者有4例CT值均超過60Hu，最高者達138Hu，其中2例囊壁局限性鈣化，1例呈啞鈴形，1例呈分葉狀，該4例術(shù)中均見囊液呈黃色混濁樣，另1例不確定型者囊壁與周圍實變肺組織緊密相連，囊內(nèi)密度不均勻并有點狀鈣化，增強掃描囊內(nèi)見條片狀強化（圖5），術(shù)中見囊內(nèi)為魚肉樣組織及部分果凍樣物，質(zhì)脆易碎，病理報告示支氣管囊腫惡變（腺癌）。11例邊緣較光整、清晰。

2.2肺內(nèi)支氣管囊腫最大徑24~140mm，平均（57.82± 36.11）mm，其中含氣囊腫長徑平均（83.60±40.33）mm，含液囊腫長徑平均（36.33±9.41）mm。右肺9例，其中右上肺2例，右中肺3例，右下肺4例；左肺2例，其中左上肺與左下肺各1例。含氣囊腫5例，其中1例呈多房性（圖6），術(shù)中見右肺水平裂、斜裂發(fā)育不完全，右肺中葉較大，表面有粗大迂曲血管，病灶切開后見大小不一的囊袋狀改變；1例囊腫大小約140mm×74mm，術(shù)前誤診為巨大肺大泡；3例有液氣平面（圖7），其中2例病理報告支氣管囊腫伴感染，另1例囊壁較厚，病理報告支氣管囊腫伴膿腫形成，部分上皮鱗狀化生及肺泡上皮增生活躍。含液囊腫6例，其中水樣型2例，軟組織型4例，后者包括球灶型1例（圖8），不確定型3例。不確定型中，1例為長圓形，內(nèi)含小氣泡，邊緣欠規(guī)整，術(shù)前誤診為炎性假瘤（圖9），術(shù)中見病灶內(nèi)含較多陳舊性血塊；1例囊壁不規(guī)則增厚，抗感染治療（頭孢地秦針）半月后CT復(fù)查見囊內(nèi)出現(xiàn)條片狀強化及氣泡影（圖10），次日手術(shù)中發(fā)現(xiàn)病灶呈囊實相間，有膿液流出，病理檢查鏡下見菌絲結(jié)構(gòu)，示支氣管囊腫伴霉菌感染及周圍肺組織慢性炎。1例病灶邊緣不規(guī)整，病灶內(nèi)見鈣化斑及多發(fā)氣泡，術(shù)中見病灶與周圍組織粘連明顯，并與左上葉舌段支氣管溝通，術(shù)后病理報告支氣管囊腫伴慢性炎及真菌感染。8例病灶邊緣較光整，5例囊腫周圍肺組織伴發(fā)感染，其中4例周圍有斑片或條索影，1例周圍有肺氣腫及磨玻璃樣浸潤影（圖9）。肺內(nèi)與縱隔內(nèi)液性支氣管囊腫長徑的差異無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05）。

圖1　左前縱隔軟組織型-球灶型支氣管囊腫（箭頭所示），平掃（A）CT值約55Hu，增強掃描（B）無明顯強化

圖2　左后縱隔軟組織型-球灶型支氣管囊腫（箭頭所示），平掃（A）CT值約48Hu，增強掃描（B）無明顯強化

圖3　增強掃描，示氣管分叉后方偏右水樣型軟組織支氣管囊腫（箭頭所示），CT值約17Hu

圖4　平掃，示左中縱隔隆突下區(qū)軟組織型-不確定型支氣管囊腫，囊內(nèi)CT值約65Hu，囊壁局限性鈣化（箭頭所示）

圖5　增強掃描，示左后縱隔巨大支氣管囊腫惡變（箭頭所示），囊腫前外側(cè)壁不規(guī)則增厚，囊內(nèi)密度不均勻，有條片狀鈣化

圖6　肺窗，示右肺中葉多房性含氣型支氣管囊腫（箭頭所示）

圖7　肺窗，示右下肺液氣型支氣管囊腫，囊壁較厚，囊內(nèi)見液平（箭頭所示）

圖8　增強掃描，示右下肺軟組織型-球灶型支氣管囊腫（箭頭所示），CT值約38Hu

圖9　左下肺軟組織型-不確定型支氣管囊腫，囊內(nèi)見氣泡影（短箭頭所示），囊腫周圍見馬賽克樣低密度影及磨玻璃樣浸潤影（長箭頭所示）（A：增強掃描縱隔窗，B：肺窗）

圖10　增強掃描，示右下肺軟組織型-不確定型支氣管囊腫（A），抗感染半月后復(fù)查（B），囊內(nèi)邊緣出現(xiàn)條片狀強化影（箭頭所示）

3　討論

3.1支氣管源性囊腫的組織發(fā)生、演變及臨床表現(xiàn)支氣管囊腫是先天性肺胚芽發(fā)育異常，部分支氣管樹停止發(fā)育而保持實心狀況，并與鄰近正常氣道組織分離，致使遠端支氣管分泌的黏液潴留所致；通常發(fā)生在胚胎發(fā)育的第26～40天，即支氣管發(fā)育的最活躍期，若發(fā)生于胚胎發(fā)育早期階段，肺組織尚未充分形成，近端氣管芽生異常，則該囊腫多位于肺外縱隔部位，成為縱隔支氣管囊腫；若發(fā)生于胚胎發(fā)育后期階段，肺組織已充分發(fā)育，遠端氣管-支氣管樹芽生異常，則該囊腫多位于肺內(nèi)成為肺內(nèi)支氣管囊腫[1-2]。支氣管囊腫可與其他肺部先天性發(fā)育異常并存，如肺隔離癥、先天性肺葉氣腫等，本組有1例多房性肺囊腫，并發(fā)右肺水平裂、斜裂發(fā)育不完全。

支氣管囊腫內(nèi)層被覆假復(fù)層柱狀上皮，囊壁可含有軟骨、黏液腺、少許平滑肌和大量彈力纖維、結(jié)締組織等支氣管黏膜成分。囊腫內(nèi)的黏液腺不斷分泌黏液，囊腫不與支氣管相通時則形成含液囊腫，與支氣管相通時囊液會全部或部分排出，形成含氣或含氣液囊腫；囊液也可以變得更黏稠，或者分泌的黏液含有高蛋白成分、鈣乳樣物質(zhì)等[1-4]。如有感染、出血，囊壁受到刺激壁可以增厚、鈣化，少數(shù)含氣囊腫受霉菌感染時可見霉菌球形成。支氣管囊腫也可發(fā)生惡變，機制還不很清楚，長期合并感染可能是一重要因素[5-6]。本組有1例后縱隔支氣管囊腫惡變?yōu)橄侔?，?例肺內(nèi)液氣囊腫囊壁出現(xiàn)部分上皮鱗狀化生及肺泡上皮增生活躍。

本病多為中年發(fā)病，文獻報道男性發(fā)病率高于女性，本組男12例、女13例，無明顯差異。囊腫很大時可壓迫鄰近肺組織或縱隔，產(chǎn)生呼吸困難和發(fā)紺等癥狀；繼發(fā)感染時則有咳嗽、咳痰、發(fā)熱、咯血、胸痛等癥狀[1-4]?？v隔型多無癥狀，而肺內(nèi)型易并發(fā)感染，本組肺內(nèi)型11例中有9例（81.8%）出現(xiàn)癥狀，而14例縱隔型中僅6例（42.9%）出現(xiàn)癥狀。

有學(xué)者研究發(fā)現(xiàn)肺內(nèi)含氣支氣管囊腫的體積顯著大于含液的，但未給出解釋[4]。由于含氣支氣管囊腫是與支氣管相通的，而氣體一般可以不斷進入，致使多數(shù)含氣支氣管囊腫體積緩慢增大，必然造成含氣支氣管囊腫的體積總體上較含液的大。本組肺內(nèi)含氣囊腫與含液囊腫的長徑均值之比約為2.3∶1，與文獻報道也相一致。而本研究發(fā)現(xiàn)肺內(nèi)與縱隔內(nèi)含液支氣管囊腫的大小無明顯差異，從另一方面證實肺內(nèi)支氣管囊腫與縱隔支氣管囊腫的先天成因相同，但肺內(nèi)含液支氣管囊腫較易并發(fā)感染及發(fā)展為含氣囊腫。

3.2支氣管囊腫的CT表現(xiàn)縱隔支氣管囊腫一般都為含液囊腫，可發(fā)生于縱隔的任何部位，但多位于中縱隔的中上部，好發(fā)于氣管、主支氣管和肺門大支氣管的鄰近，以氣管右旁區(qū)域及氣管隆突下區(qū)最多見，與氣管或主支氣管有密切關(guān)系，典型者表現(xiàn)為突向肺野的薄壁、單房性、類圓形或橢圓形囊性占位，邊緣光滑，密度均勻，病灶邊緣光整，與大血管分界清楚[1-2，5]。囊腫可有分葉及鈣化。囊腫的CT值與囊內(nèi)液體成分及其比例相關(guān)，囊液基礎(chǔ)成分為水與含蛋白的黏液，囊液CT值為0~20Hu的一般水分占比較高，類似漿液性囊腫；黏液性囊腫蛋白質(zhì)含量高或合并感染，CT值則增高，可至30~ 60Hu；若合并囊內(nèi)出血，CT值可達70~80Hu；少數(shù)囊腫內(nèi)容物含鈣或含有草酸鈣結(jié)晶，其CT值可很高，甚至可達100Hu以上，但同一病例囊腫內(nèi)容物密度均勻一致[1，6]。Nakata等[7]曾定量分析了1例CT值為（60.8±8.1）Hu的縱隔支氣管囊腫，在1g囊液中，鈣質(zhì)約占0.4g，蛋白質(zhì)約0.02g，尿酸約0.56g，血紅蛋白＜0.04g，認為囊壁柱狀纖毛上皮分泌的黏液中可能含有鈣質(zhì)。有時CT平掃不易與縱隔腫瘤鑒別，但增強掃描后囊壁可均勻強化，而囊液無強化可區(qū)分。

本組4例前縱隔囊腫與4例后縱隔囊腫均發(fā)生于左側(cè)，而6例中縱隔囊腫有5例位于右側(cè)，國內(nèi)外文獻中有左右分開描述的縱隔支氣管囊腫共檢索到31例，其中6例前縱隔囊腫有4例位于左側(cè)，1例位于正中央，1例橫跨左、右兩側(cè)生長，而5例后縱隔囊腫均位于左側(cè)，20例中縱隔囊腫其中18例位于右側(cè)，提示中縱隔支氣管囊腫好發(fā)于右側(cè)，而前、后縱隔支氣管囊腫有左側(cè)發(fā)病傾向[8-14]。中縱隔是支氣管囊腫的好發(fā)區(qū)域，本組6例中有4例術(shù)前CT診斷正確，另2例軟組織型-不確定型均診斷為良性腫瘤，而位于前、后縱隔的8例支氣管囊腫術(shù)前CT均誤診，發(fā)生于前縱隔的被誤診為胸腺瘤或胸腺囊腫，發(fā)生于后縱隔的有3例被誤診為神經(jīng)源性腫瘤，另1例惡變的支氣管囊腫被誤診為肺組織膨脹不全并實變。

肺內(nèi)支氣管囊腫可發(fā)生于肺的任何葉段，但以下肺居多（本組上、中、下肺分別為3例、3例、5例）。文獻報道右肺多于左肺[3-4]，本組右肺9例，左肺2例，有顯著差異。以單發(fā)為主，也可多發(fā)，囊腫內(nèi)可含液、含氣或含氣液。含液囊腫密度可均勻，如合并感染時，囊腫壁增厚，不規(guī)則，囊腫周圍出現(xiàn)斑片狀滲出陰影及索條狀影（圖9）。反復(fù)感染可刺激囊壁上的平滑肌和彈力纖維增生、肉芽腫和炎性假瘤形成[15]。支氣管囊腫囊壁可以有鈣化形成，表現(xiàn)為點狀或不連續(xù)弧線狀，尤以弧線狀最具特征性。支氣管囊腫壁鈣化是由于囊壁內(nèi)的軟骨成分退變所致。長期反復(fù)感染、出血的囊腫也可發(fā)生鈣化。

含氣囊腫表現(xiàn)為邊界清楚的圓形含氣囊腔影，壁薄，可單發(fā)或多發(fā)，多發(fā)呈蜂窩狀，含氣囊腫可合并曲菌球形成，囊腫反復(fù)出血、感染則可引起囊腫壁增厚，囊內(nèi)出現(xiàn)液氣平面。液氣囊腫是肺內(nèi)含氣囊腫的典型表現(xiàn)，CT診斷不難，而單純氣囊腫則易被誤診為肺大泡，本組2例氣囊腫均被如此誤診。水樣型含液囊腫也較易診斷，而軟組織型尤其是不確定型診斷非常困難，原因在于囊腫密度較高，而且可以不均勻，邊緣也常不光整，但至關(guān)重要的診斷要點是其囊內(nèi)容物一般均無明顯強化。本組4例軟組織型含液囊腫2例被誤診為肺良性腫瘤，1例被誤診為炎性假瘤，1例被誤診為炎癥伴實變。肺內(nèi)支氣管囊腫對肺的影響主要在于對周圍組織的壓迫和伴發(fā)感染，囊腫壓迫周圍組織可引起局限性肺氣腫與小葉間隔帶狀增厚，偶爾可出現(xiàn)肺瘀血，感染后囊腫周圍可出現(xiàn)磨玻璃樣滲出影、斑片實變影等改變。囊腫周圍支氣管發(fā)育異常、支氣管小分支的減少也可使周圍肺泡過度充氣。有學(xué)者認為囊腫周圍馬賽克樣低密度改變是局限性肺氣腫的典型變現(xiàn)，而長期、反復(fù)的亞臨床感染可至周圍肺組織出現(xiàn)肺泡支氣管化與纖維化[4]。肺內(nèi)支氣管囊腫周圍局限性氣腫是其有價值的征象，在肺內(nèi)孤立性球形病灶中，其他病變很少有這種表現(xiàn)。

鱗狀上皮化生在支氣管囊腫并不少見，但發(fā)生惡變卻較為罕見，如果囊腫內(nèi)出現(xiàn)壁結(jié)節(jié)或囊內(nèi)出現(xiàn)有異常強化的實性成分就要引起高度警惕。囊腫惡變可轉(zhuǎn)化為鱗癌、腺癌、未分化癌，囊壁內(nèi)的平滑肌成分甚至可惡變?yōu)槠交∪饬鯷14]。本組1例出現(xiàn)鱗狀上皮化生，CT表現(xiàn)為囊壁明顯增厚，但內(nèi)壁仍較光整；另1例惡變?yōu)橄侔?，CT則表現(xiàn)為部分囊內(nèi)壁不規(guī)則增厚，囊內(nèi)出現(xiàn)條狀、斑片狀不均勻強化。對于長期合并感染的支氣管囊腫，如果保守治療無效，病灶體積異常增大，也要想到惡變的可能。

本組1例支氣管囊腫霉菌感染抗感染治療后增強掃描囊內(nèi)出現(xiàn)強化，考慮與肉芽組織不均勻增生有關(guān)。囊內(nèi)氣泡影及囊周慢性感染灶可與囊腫惡變鑒別。

有學(xué)者報道，少數(shù)軟組織型支氣管囊腫在增強掃描會出現(xiàn)囊內(nèi)輕微強化的假象，認為這種現(xiàn)象可能與對比劑團注后選擇的圖像采集時機不當(dāng)有關(guān)[4]。

3.3鑒別診斷對于CT值小于20Hu的水樣型囊腫，如果發(fā)生在前縱隔，則與胸腺囊腫鑒別困難；發(fā)生在后縱隔的，應(yīng)與食管囊腫、神經(jīng)源性囊腫囊變相鑒別，前者多貼近食管生長，且更為罕見，后者則一般壁較厚；發(fā)生在中縱隔的，CT上須與囊性淋巴管瘤或心包囊腫相鑒別，前者多發(fā)生在中縱隔的中上部，并有沿組織間隙蔓延的趨勢，呈爬行性生長，其長軸多呈條狀，后者則多發(fā)生于心包反折處，以寬基底或狹蒂附于心包，常位于右心肋膈處。另外還要注意與單發(fā)、腫大的淋巴結(jié)相鑒別，后者一般有輕度強化。

肺內(nèi)支氣管囊腫表現(xiàn)多樣，含液囊腫須與炎性假瘤、假性囊腫、隔離肺囊變相鑒別，單純氣囊腫須與肺大泡相鑒別，而液氣囊腫須與肺膿瘍等相鑒別。增強掃描炎性假瘤內(nèi)部可有強化，有助于與支氣管囊腫相鑒別；肺內(nèi)假性囊腫一般為肺內(nèi)病變完全囊變或血腫被纖維包裹而形成，形態(tài)可不規(guī)則，相關(guān)病史可助診斷；肺隔離癥發(fā)病部位一般恒定，多位于下葉后基底段，周圍可見局限性肺多血管征，增強掃描可發(fā)現(xiàn)體循環(huán)的異常分支供血；肺大泡一般壁較支氣管囊腫更薄，臨床上常伴有慢性支氣管炎、肺氣腫等慢性肺部疾患史；肺膿瘍臨床癥狀重，咳膿臭痰，有時有空洞形成，內(nèi)可有液氣平面，但經(jīng)抗感染治療后空洞消失較快，而支氣管囊腫炎癥吸收后可顯示囊壁。

綜上所述，縱隔支氣管囊腫可發(fā)生于縱隔的任何部位，但以氣管右旁區(qū)域及氣管隆突下區(qū)最多見，呈圓形或類圓形，可有淺分葉，CT上無強化的軟組織密度囊腫為多數(shù)支氣管囊腫的特征性表現(xiàn)；肺內(nèi)支氣管囊腫表現(xiàn)多樣，可為含液、含氣或含氣液性囊腫，并常并發(fā)感染，正確認識不同類型支氣管囊腫的相應(yīng)CT表現(xiàn)，對早期診斷及治療具有重要指導(dǎo)意義。

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（本文編輯：沈叔洪）

收稿日期：（2013-08-26）

作者單位：312000紹興市人民醫(yī)院放射科