下頜頰側(cè)前庭骨膜外脂肪瘤1例報道

馬中凱， 馬平川， 章杲威， 李泓霖， 李春潔

（口腔疾病防治全國重點實驗室，國家口腔醫(yī)學中心，國家口腔疾病臨床醫(yī)學研究中心，四川大學華西口腔醫(yī)院頭頸腫瘤外科 成都 610041）

脂肪瘤（lipoma）是一種緩慢生長的良性軟組織腫瘤，好發(fā)生于軀干及四肢的皮下組織內(nèi)，而位于口腔內(nèi)的脂肪瘤也較為常見[1]?？谇恢玖龆嘁娪陬a黏膜下層、舌體等表淺位置[2]。脂肪瘤除了發(fā)生于皮下組織內(nèi)，還可發(fā)生于深部軟組織和骨膜外側(cè)，其中極少數(shù)脂肪瘤發(fā)生在骨膜外側(cè)，被稱為骨膜外脂肪瘤（PL）[3]。Greco 等[4]曾在2013 年總結(jié)了所有包含PL 的文獻報告，結(jié)果發(fā)現(xiàn)不超過150 例，其中并無明確發(fā)生在口腔內(nèi)的PL 報告。本文報道1 例發(fā)生在左下頜前庭的PL，并結(jié)合相關(guān)文獻探討PL 的臨床表現(xiàn)、診斷及治療。

1 病例報告

1.1 一般資料

患者女性，59 歲，2020 年11 月因“發(fā)現(xiàn)口內(nèi)左下牙齦包塊1 個月”就診。患者1 個月前自覺左下牙齦有一包塊，逐漸長大，自述呈花生大小，遂就診于我院。

既往史：患者自述無全身系統(tǒng)性疾病史，無吸煙史，無傳染性疾病史，無藥物過敏史；手術(shù)史：3 年前于外院行右側(cè)大腿脂肪瘤切除術(shù)。

專科檢查：患者口腔衛(wèi)生一般，腫物位于左下頜頰側(cè)前庭處，范圍自左下頜尖牙至左下頜第一磨牙的根方，大小約2.0 cm×1.5 cm（圖1），表面黏膜顏色發(fā)黃；觸診質(zhì)地較軟，無明顯活動度，邊界清晰，無觸痛及自發(fā)痛。左下頜第二前磨牙牙冠呈暗灰色，無光澤，探診未見深牙周袋。雙側(cè)面部及頸部未捫及腫大淋巴結(jié)。

圖1 術(shù)前口內(nèi)觀Figure 1 Preoperative intraoral photograph

術(shù)前彩色多普勒超聲及錐形束CT（cone beam computed tomography，CBCT）示：左側(cè)下頜齒齦淺面見大小約3.3 cm×0.8 cm×1.6 cm 的弱回聲團，邊界清晰，形態(tài)規(guī)則，回聲欠均勻，邊緣檢查見少許點線狀血流信號，與周圍組織及下頜分界清楚（圖2A）；左側(cè)下頜骨骨皮質(zhì)連續(xù)，未見骨質(zhì)破壞，下頜骨體外側(cè)見大小約3.0 cm×1.5 cm 邊界清晰的低密度影（圖2B）。

圖2 術(shù)前超聲及CBCTFigure 2 Preoperative color Doppler ultrasonography and CBCT image

1.2 診斷和治療

診斷：根據(jù)患者病史、臨床檢查及輔助檢查提示，初步診斷為左下頜前庭脂肪瘤。治療：排除手術(shù)禁忌證，向患者交代手術(shù)風險后，患者選擇切除左下頜包塊后行活檢術(shù)，并簽署知情同意書；鋪胸巾，用氯己定漱口，一次性吸唾管吸唾，行利多卡因下齒槽神經(jīng)阻滯麻醉，自腫物表面橫行切開表面黏膜及黏膜下組織（圖3A），可見頦神經(jīng)分支在腫物淺面，解剖并保護頦神經(jīng)分支，見腫物深面與下頜骨骨膜粘連，完整切除腫塊（圖3B、C），縫合創(chuàng)口，放置引流條，壓迫止血。將切除組織浸泡于10%福爾馬林溶液中，送病理檢查。病理診斷（圖4）：左下頜前庭溝脂肪瘤。

圖3 術(shù)中照片F(xiàn)igure 3 Intraoperative photographs

圖4 術(shù)后蘇木精-伊紅（hematoxylin and eosin，HE）染色圖Figure 4 Pathological features of lipoma（HE）

術(shù)后結(jié)果及隨訪觀察：患者術(shù)后無并發(fā)癥，在術(shù)后2 d 抽取引流條，術(shù)后7 d 拆除縫線，傷口愈合良好（圖5）。

圖5 術(shù)后7 d 照片F(xiàn)igure 5 Photograph showing 7 d after the operation

2 討論

PL 由成熟的脂肪組織構(gòu)成，占所有脂肪瘤的0.3%，好發(fā)于40 歲以上的中老年人，無明顯性別差異[5-7]。PL 通常呈無痛性緩慢生長，觸診柔軟，邊界清晰，但腫瘤增長過大可壓迫周圍神經(jīng)造成功能障礙甚至破壞周圍骨質(zhì)[8]。PL 多見于股骨、脛骨、橈骨和肱骨等四肢長骨，位于頭頸部的PL 極為罕見[9-10]。目前尚無發(fā)生于下頜頰側(cè)前庭PL 的報道。

通常情況下，位置表淺的脂肪瘤診斷并不困難，臨床檢查便可明確[11]，但位置深在的PL 常需借助影像學檢查輔助診斷。PL 具有明確的影像學特點，表現(xiàn)為靠近骨皮質(zhì)邊界清晰的脂肪團塊，伴或不伴瘤內(nèi)成骨[12]。Miller 等[13]根據(jù)脂肪瘤內(nèi)成骨程度的不同，將PL 劃分為4 種不同的亞型，基于此分類，本病例中的脂肪瘤屬于Ⅰ型PL，即無瘤內(nèi)成骨的PL。

在本病例中，患者口內(nèi)腫物觸診柔軟無波動感，邊界清晰，表面光滑無結(jié)節(jié)，活動度差，無按壓痛，左下頜第二前磨牙牙冠變色，未探及深牙周袋。初步考慮該腫物為牙槽膿腫。但CT 示左下頜骨骨皮質(zhì)連續(xù)，骨質(zhì)無破壞，下頜骨體部外側(cè)可見邊界清晰、密度均一的低密度影，腫物內(nèi)未見鈣化影；同時彩超提示該腫物邊界清晰，形態(tài)規(guī)則，回聲欠均勻，邊緣檢查見少許點線狀血流信號，與周圍組織及下頜分界清楚。綜合臨床檢查、病史及影像學檢查，考慮診斷為左下頜前庭脂肪瘤。然而，本例病例的特點在于脂肪瘤位于下頜骨骨膜的層次，在術(shù)中可見脂肪瘤與下頜骨骨膜緊密粘連，同時，從術(shù)前CBCT 上也能夠發(fā)現(xiàn)脂肪瘤與下頜骨關(guān)系緊密。一般來說，發(fā)生在皮下脂肪層或者黏膜下層的脂肪瘤較為正常，而在骨膜或者臨近骨膜的層次則較為罕見，因為在這些層次中并沒有脂肪組織的存在，發(fā)生在這些層次脂肪瘤的臨床報告也相對較少。Nagano 等[14]報告了1 例多發(fā)性PL 患者，患者在額骨骨膜外出現(xiàn)了6 個大小不一的脂肪瘤，研究者認為，該患者數(shù)年前曾行額部除皺術(shù)，并在額部進行多次肉毒素注射，可能是上述原因?qū)е轮窘M織移位繼而發(fā)生瘤變。在其余文獻報告中，Vlad 等[15]報告了3 例帽狀腱膜下脂肪瘤，Hayashi 等[16]報告了1 例硬腭脂肪瘤，這些脂肪瘤的病理表現(xiàn)等均與本例相似。其他部分學者[2，8，17]也報告了不同部位的PL，部分PL 的病理表現(xiàn)為有明顯的瘤內(nèi)成骨或骨相關(guān)組織的存在，可能是因為這些PL 在發(fā)展過程中由骨膜組織的長入引起成骨而導致的。

PL 患者常因出現(xiàn)神經(jīng)癥狀就醫(yī)，發(fā)病至就醫(yī)的時間多在3 個月以上[4，8，17-18]。Seki 等[19]報道了1 例發(fā)現(xiàn)左前臂腫物10 年伴手指活動受限3 月余的PL病例。本病例患者的PL 緊貼左下頜頦神經(jīng)，若不進行及時治療，極有可能進一步生長造成頦神經(jīng)受牽拉導致輕度功能障礙，從而影響患者唇部感覺。

手術(shù)切除是PL 最主要的治療方式，對于大部分PL，采取單純的腫瘤摘除術(shù)即可，但部分同骨膜粘連或造成骨質(zhì)破壞的PL 則需擴大切除骨膜甚至去除部分骨質(zhì)。手術(shù)切除后的PL 預后良好，復發(fā)率極低[20]。本病例在10 個月的術(shù)后隨訪中未見復發(fā)。

綜上所述，發(fā)生在頜骨的PL 較為罕見，正確地診斷頜骨PL 通常需要借助超聲、CT 等影像學檢查。盡管PL 通常為良性的，但考慮其進一步生長會產(chǎn)生神經(jīng)癥狀，建議進行完整切除。