高位復(fù)雜性肛瘺合并女性骶前囊腫1 例并文獻(xiàn)回顧

袁 潤(rùn) 張株惠 田 瑞 姜 蕓 雷 瀝 李華山

中國(guó)中醫(yī)科學(xué)院廣安門(mén)醫(yī)院肛腸科，北京 100053

高位復(fù)雜性肛瘺具有縱橫交錯(cuò)的分支瘺管，主管穿過(guò)外括約肌深部以上，呈潛行蜂窩狀或柱狀，并有兩個(gè)以上外口，病變復(fù)雜多樣。骶前囊腫是位于骶前間隙的囊性病變，起病無(wú)明顯癥狀，難以發(fā)現(xiàn)，與卵巢囊腫、肛瘺、肛周膿腫、結(jié)直腸腫瘤或泌尿系腫物等疾病相混淆。囊壁與盆底周?chē)K器和肌肉、血管、神經(jīng)組織聯(lián)系密切，從而切除困難，易導(dǎo)致嚴(yán)重并發(fā)癥且容易復(fù)發(fā)[1]。通過(guò)個(gè)案分析并回顧復(fù)習(xí)相關(guān)研究文獻(xiàn)，歸納高位復(fù)雜性肛瘺合并骶前囊腫的診療策略，認(rèn)識(shí)并判斷患者病情特點(diǎn)，掌握手術(shù)理念和技巧，選擇最佳手術(shù)方式，在臨床上達(dá)到提高手術(shù)成功率，保護(hù)肛門(mén)形態(tài)和功能，減少術(shù)后復(fù)發(fā)及并發(fā)癥的目的。

1 病例資料

患者，女，49 歲，主因“間斷肛門(mén)部腫痛伴流膿40 年，加重2 月”于2021 年12 月13 日收入中國(guó)中醫(yī)科學(xué)院廣安門(mén)醫(yī)院肛腸科。患者40 年前無(wú)誘因出現(xiàn)肛門(mén)部腫塊伴疼痛、分泌淡黃色膿液，癥狀反復(fù)，未予系統(tǒng)治療?，F(xiàn)已瘢痕愈合。2021 年10 月癥狀加重，肛門(mén)口憋脹疼痛明顯，便時(shí)加重，伴排便困難，就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，診斷為“肛瘺”，予切開(kāi)引流等對(duì)癥治療，建議上級(jí)醫(yī)院就診?？滔禄颊弑愫蟾亻T(mén)疼痛，肛旁瘺口破潰，反復(fù)流出渾濁膿性分泌物，無(wú)肛門(mén)腫物脫出，無(wú)全身發(fā)熱，小便調(diào)，納寐可，大便1 次/d，質(zhì)軟成形。既往史、個(gè)人婚育史、家族史未見(jiàn)特殊異常。

入院生命體征平穩(wěn)，心、胸、腹查體未見(jiàn)異常。專(zhuān)科檢查中，視診：肛門(mén)畸形，肛門(mén)側(cè)后方可見(jiàn)一陳舊性瘢痕，10 點(diǎn)位距肛緣約3 cm 可見(jiàn)潰破外口，壓痛（++），壓之有分泌物溢出，呈膿血性；肛周皮膚可見(jiàn)不同程度隆起。指診：肛門(mén)括約肌功能正常，約6 點(diǎn)肛緣可及硬性條索通向肛內(nèi)；齒線上3、7、11 點(diǎn)分別可及柔軟光滑包塊。指套無(wú)染血。鏡檢：齒線上黏膜色紅，3、7、11 點(diǎn)齒線上下可見(jiàn)紅色黏膜皮膚隆起。6 點(diǎn)位可見(jiàn)肥大肛乳頭。輔助檢查：紅細(xì)胞計(jì)數(shù)6.25×1012/L，白細(xì)胞計(jì)數(shù)13.77×109/L，中性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)10.29×109/L，血糖7.55 mmol/L，谷草轉(zhuǎn)氨酶/谷丙轉(zhuǎn)氨酶1.28（中國(guó)中醫(yī)科學(xué)院廣安門(mén)醫(yī)院入院急查）。盆腔MRI 示：①肛瘺（肛門(mén)約5、6 點(diǎn)方向破口，向下延伸至肛周皮下脂肪多枚膿腔）；②左側(cè)附件區(qū)囊性病變（2021 年10 月14 日內(nèi)蒙古自治區(qū)烏海市海勃灣區(qū)中醫(yī)院）。見(jiàn)圖1。

圖1 盆腔MRI

手術(shù)經(jīng)過(guò)：患者取右側(cè)臥位，腰麻后小彎鉗自截石位6 點(diǎn)破潰口探入，探至肛管后間隙，順小彎鉗打開(kāi)皮膚及皮下組織至肛門(mén)外括約肌緣處，手指伸入膿腔探查，可觸及一囊性腫塊自左側(cè)坐骨直腸窩向直腸后間隙走行，自截石位2～3 點(diǎn)肛瘺外口處潛行剝離至左側(cè)坐骨直腸窩，發(fā)現(xiàn)腫塊最深處直達(dá)骶骨處，于左側(cè)肛門(mén)外括約肌緣做弧形切口，順切口打開(kāi)皮膚及皮下組織、鈍性分離皮下脂肪，繼續(xù)潛行剝離腫塊至截石位6 點(diǎn)切口處，發(fā)現(xiàn)腫塊自此分出三支，分別向右、向上、向后，延長(zhǎng)6 點(diǎn)手術(shù)切口，繼續(xù)潛行剝離腫塊，確保腫塊包膜完整，充分止血，并予稀釋碘伏反復(fù)沖洗，曠置創(chuàng)面。艾莉絲鉗夾6 點(diǎn)位原破潰外口，組織剪梭形切開(kāi)外口皮膚，沿瘺管向肛內(nèi)分離，搔扒竇管、剔除瘺管，剪去多余皮瓣，擴(kuò)創(chuàng)引流，電刀止血。用探針從10 點(diǎn)位外口探入竇道，從肛內(nèi)對(duì)應(yīng)點(diǎn)探出。使用電刀切開(kāi)肛周皮膚后，使用刮匙搔刮病灶底部腐敗組織，搔扒竇道，清創(chuàng)。為保護(hù)肛管功能保留肛管皮膚，暫不予行混合痔手術(shù)及肛內(nèi)乳頭瘤手術(shù)。檢查無(wú)活動(dòng)性出血后，海藻酸鈣敷料外敷創(chuàng)面。紗布塔形包扎，寬膠布固定，術(shù)畢。術(shù)程順利，術(shù)中患者出血量約為10 ml，術(shù)后由平車(chē)送返病房。術(shù)中診斷：①高位復(fù)雜性肛瘺；②女性骶前囊腫；③肛乳頭肥大；④混合痔。

術(shù)后送肛周組織行病理活檢示：纖維脂肪結(jié)締組織。其內(nèi)可見(jiàn)一囊狀腔隙。囊壁未見(jiàn)內(nèi)襯上皮，間質(zhì)灶性新鮮出血、黏液變性和鈣鹽沉積。另見(jiàn)部分組織內(nèi)肉芽組織生長(zhǎng)，大量急性和慢性炎癥細(xì)胞浸潤(rùn)，伴多核巨細(xì)胞反應(yīng)。細(xì)菌培養(yǎng)和藥敏：大腸埃希菌。予靜脈滴注頭孢唑肟鈉抗感染；每日復(fù)查血常規(guī)與生化指標(biāo)。術(shù)后2 d，未排大便，切口處疼痛。外層敷料清潔無(wú)明顯滲血滲液，囑患者多進(jìn)食蔬菜水果，關(guān)注大便能否通暢排出。術(shù)后3 d，切口疼痛尚可忍耐，無(wú)便血，二便調(diào)。切口肉芽組織新鮮，分泌物較多，無(wú)紅腫，創(chuàng)緣稍有水腫。術(shù)后8 d 換藥時(shí)見(jiàn)切口處創(chuàng)面愈合可，少量淡黃色分泌物，創(chuàng)緣輕微水腫，準(zhǔn)予術(shù)后第9 天出院。出院后患者定期于門(mén)診換藥復(fù)查，換藥時(shí)予生理鹽水沖洗創(chuàng)腔，可見(jiàn)夾有少許豆腐渣樣物質(zhì)膿性液體，以無(wú)菌棉球清理腐肉膿液，海藻酸鈣敷料外敷創(chuàng)面（圖2）。術(shù)后20 d，訴骶尾部偶有疼痛，行走時(shí)稍感脹痛，大便正常，無(wú)其他不適。6 個(gè)月后痊愈，隨訪排便正常，未訴疼痛再發(fā)，未見(jiàn)手術(shù)并發(fā)癥。

圖2 術(shù)后創(chuàng)面換藥

2 討論

本例患者在外院曾以“肛瘺”入院，行切開(kāi)引流后，其排便困難、便后脹痛、分泌物流出仍未解除，故至中國(guó)中醫(yī)科學(xué)院廣安門(mén)醫(yī)院就診。此例患者比較特殊，現(xiàn)病史中的內(nèi)容使醫(yī)生容易考慮為常見(jiàn)的肛瘺，未能及時(shí)懷疑囊性疾病的存在，通過(guò)專(zhuān)科檢查、MRI和術(shù)中探查綜合分析后，判斷該患者不僅有高位復(fù)雜性肛瘺，而且合并有罕見(jiàn)且手術(shù)難度極大的骶前囊腫。究其病因，認(rèn)為患者近期在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院有肛瘺手術(shù)史，局部繼發(fā)感染使囊腫壓力升高，延伸至直腸內(nèi)，破潰后于骶尾部5、6 點(diǎn)位穿破周?chē)M織和皮膚再次形成肛瘺。術(shù)中應(yīng)徹底剝離囊腫和囊壁，又需格外仔細(xì)以保證囊腫完整，并避免損傷周?chē)芗敖M織。

2.1 高位復(fù)雜性肛瘺

精確判斷高位復(fù)雜性肛瘺的內(nèi)口及瘺管的走向是診斷要點(diǎn)。臨床上僅通過(guò)直腸指診或肛門(mén)鏡檢查難以診斷，常用的診斷手段有直腸腔內(nèi)超聲、MRI、探針檢查、亞甲藍(lán)染色與過(guò)氧化氫溶液灌注[2-3]。對(duì)于肛瘺病史5 年以上者和臨床表現(xiàn)異常者可行病理檢查，確定肛瘺有無(wú)惡變，以及行膿液細(xì)菌培養(yǎng)和藥敏試驗(yàn)來(lái)確定細(xì)菌感染種類(lèi)以指導(dǎo)治療[4]。近年采用曠置、內(nèi)口修補(bǔ)脫管、切縫掛線引流等中醫(yī)傳統(tǒng)與現(xiàn)代醫(yī)學(xué)結(jié)合的方法，隨著微創(chuàng)外科的發(fā)展，各種生物材料的使用、皮瓣推移修補(bǔ)術(shù)、括約肌間瘺管結(jié)扎、肛瘺栓及纖維蛋白膠注射等，提高了復(fù)雜性肛瘺的治愈率，注重肛門(mén)形態(tài)及括約肌的保護(hù)，改善了術(shù)后肛門(mén)的功能[5-8]。因高位復(fù)雜性肛瘺瘺管走行復(fù)雜，范圍廣，為探針檢查造成困難，應(yīng)注意不能使用暴力，以免造成假道。術(shù)后換藥是重中之重，創(chuàng)面必須從基底部開(kāi)始生長(zhǎng)，防止表面粘連，形成假性愈合。肛瘺恢復(fù)期若仍分泌大量膿水，應(yīng)檢查有無(wú)殘留的管道。術(shù)中發(fā)現(xiàn)該患者呈潛行蜂窩狀瘺管，走行范圍大，手術(shù)應(yīng)堅(jiān)持徹底切開(kāi)、引流通暢的原則[9]。

2.2 骶前囊腫

骶前囊腫是位于直腸與骶骨間隙的囊性腫塊[10]。骶前囊腫的病機(jī)研究尚不明確，其起源可能與人類(lèi)胚胎發(fā)育異常有關(guān)[11]?；颊呷藬?shù)主要按性別和年齡分布。以女性居多，50 歲左右高發(fā)。骶前囊腫發(fā)病隱匿，一旦因典型癥狀就診時(shí)，腫塊便已存在半年以上。最常見(jiàn)的是骶尾部疼痛、排便困難與復(fù)發(fā)性瘺管，時(shí)有盆腔臟器及神經(jīng)受壓癥狀，如尿頻尿急、里急后重，以及下肢會(huì)陰部感覺(jué)異常、性功能障礙、習(xí)慣性流產(chǎn)等[12]。部分僅為不同程度的下腹及肛門(mén)墜脹，多次就醫(yī)難以切中緣由。骶前囊腫雖也有破潰后形成竇道，但是沒(méi)有內(nèi)口，不與腸道相通，通過(guò)探針檢查或者直腸腔內(nèi)B 超可較準(zhǔn)確地判斷有無(wú)內(nèi)口及瘺管走向。

直腸指診和影像學(xué)檢查對(duì)于診斷該病具有重要價(jià)值。其中，直腸指檢最簡(jiǎn)便易行且無(wú)創(chuàng)傷，指診主要檢查直腸后壁是否飽滿，腫物是否固定，有無(wú)囊性感及壓痛。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道，骶椎第3 節(jié)椎體以下的囊腫可通過(guò)指檢發(fā)現(xiàn)[13]。還可以作為參考來(lái)選擇手術(shù)入路方式，例如手指若能觸及囊腫上緣，那么經(jīng)骶尾部入路一般可完整切除囊腫。然而指診亦具有一定局限性，無(wú)法判斷位置較高的囊腫。明確診斷首選MRI 檢查，研究表明，MRI 判斷骶前囊腫良惡性的陽(yáng)性預(yù)測(cè)率為88%，陰性為97%，其結(jié)果明顯優(yōu)于其他檢查，可見(jiàn)骶前區(qū)不均質(zhì)的囊性占位病變，囊壁光滑，邊界清楚，向周?chē)K器及組織擠壓[14]。MRI 顯示軟組織分辨率高，能夠準(zhǔn)確定位囊腫上極，明確囊腫大小，判定囊內(nèi)容物、囊腫與深層結(jié)構(gòu)的關(guān)系，鑒別不同類(lèi)型的囊腫及其他病變[15]。該病例MRI 可視囊腫主體偏于左側(cè)附件區(qū)，術(shù)中發(fā)現(xiàn)囊腫自左側(cè)坐骨直腸窩向直腸后間隙走行至骶骨前處，屬偏心型，內(nèi)側(cè)壁為陰道壁、直腸壁、肛門(mén)直腸環(huán)肌肉群等。

針對(duì)可疑惡性的骶前囊腫，如伴有骶尾部頑固性疼痛、骨掃描或MRI 提示侵犯，可穿刺活檢明確囊腫性質(zhì)[16]。切除時(shí)應(yīng)特別注意不要使囊腫破裂，因?yàn)閮?nèi)容物的溢出可能導(dǎo)致囊腫局部復(fù)發(fā)[17]。手術(shù)路徑以經(jīng)骶尾部與經(jīng)腹入路術(shù)式多見(jiàn)。經(jīng)腹手術(shù)視野更佳，能夠充分暴露盆底，但術(shù)中操作相對(duì)不方便，術(shù)后易腸粘連，為二次手術(shù)制造困難；經(jīng)骶尾手術(shù)空間較大，可直視下操作，副損傷少，針對(duì)中低位骶前囊腫，對(duì)于腹側(cè)及位置較高的囊腫不適用，此類(lèi)創(chuàng)面皮膚張力較大，難以Ⅰ期縫合，括約肌受損程度較重，對(duì)遠(yuǎn)期排便功能存留隱患[18]。國(guó)內(nèi)大多數(shù)采用手術(shù)并發(fā)癥更少，術(shù)中操作方便的經(jīng)骶尾入路，然而在選擇切口方式時(shí)，也應(yīng)根據(jù)實(shí)際病情來(lái)定[19-20]。

2.3 高位復(fù)雜性肛瘺合并骶前囊腫

高位復(fù)雜性肛瘺與骶前囊腫分別都以手術(shù)為最佳的根治手段。同理，早期手術(shù)徹底切除亦是治療高位復(fù)雜性肛瘺并發(fā)骶前囊腫的關(guān)鍵。因盆腔空間大，壓迫癥狀出現(xiàn)時(shí)囊腫已生長(zhǎng)日久，體積龐大，以致與直腸壁粘連面大且緊密，進(jìn)而加大分離難度[21]。骶前囊腫患者在肛門(mén)和尾骨尖之間偶有竇道且分泌皮脂樣物質(zhì)，被誤判為外口，極易被誤診為單純性肛瘺，未徹底清除具有分泌功能的囊壁與關(guān)系密切的骶尾部筋膜，臨床上還出現(xiàn)因顧及損傷括約肌功能而未能徹底探查切除，以致術(shù)后骶前仍有膿樣分泌物流出，創(chuàng)面久不愈合，后期形成復(fù)雜瘺管[22]。對(duì)于合并高位復(fù)雜性肛瘺的患者，MRI 難以明確肛瘺竇道走行涉及范圍和肛瘺內(nèi)口的位置，從而術(shù)前準(zhǔn)確判斷病灶與周?chē)Y(jié)構(gòu)的關(guān)系的難度較大[23-24]。建議延長(zhǎng)手術(shù)切口，充分暴露手術(shù)視野，判斷骶前囊腫周?chē)鷱?fù)雜結(jié)構(gòu)。對(duì)于診斷明確者，應(yīng)徹底清除囊腫及囊壁，且操作應(yīng)避免損傷周?chē)M織[25]。該病例在行肛瘺切除術(shù)中小彎鉗由破潰口探查過(guò)程中，發(fā)現(xiàn)囊性腫塊自左側(cè)坐骨直腸窩向直腸后間隙走行，位置較低，且發(fā)現(xiàn)囊腫與外口呈多分支相通，認(rèn)為囊腫與高位復(fù)雜性肛瘺發(fā)病關(guān)系密切，可順勢(shì)延長(zhǎng)切口，徹底切除竇道及完整剝離腫物，切口的擴(kuò)大應(yīng)更加謹(jǐn)慎保護(hù)周?chē)M織，充分止血。另外，術(shù)后開(kāi)放換藥是如期恢復(fù)的決定因素，予稀釋碘伏或生理鹽水反復(fù)沖洗，曠置創(chuàng)面，每日清理膿渣，保證創(chuàng)面清潔，預(yù)防感染。術(shù)后預(yù)防性使用抗生素進(jìn)行抗感染處理，根據(jù)感染癥狀程度決定是否行經(jīng)驗(yàn)性藥敏培養(yǎng)[26]。本例患者應(yīng)用抗菌譜對(duì)革蘭氏陰性桿菌覆蓋廣的頭孢唑肟鈉對(duì)抗感染。

目前外科手術(shù)是治療該病的最有效手段，在良好可視化下行安全有效創(chuàng)傷小的治療是追求所在。此類(lèi)手術(shù)主要并發(fā)癥有副損傷和創(chuàng)面大出血，副損傷如直腸破潰、遲發(fā)性直腸瘺、尾骨尖部切口延期愈合、骶尾部頑固性疼痛，排尿排便、下肢運(yùn)動(dòng)或感覺(jué)功能及性功能障礙。鈍性分離過(guò)猛可能導(dǎo)致骶前靜脈破裂或者髂血管損傷出血。建議1 年內(nèi)間隔3 個(gè)月行MRI、CT復(fù)查盆底有無(wú)囊性及其他病變復(fù)發(fā)[27]。研究發(fā)現(xiàn)女性發(fā)病率較高的年齡段在30 歲和50 歲，恰與女性激素顯著變化時(shí)期相吻合，這表明該病與激素變化之間可能存在聯(lián)系，通過(guò)了解女性激素在骶前囊腫出現(xiàn)與生長(zhǎng)中的作用，可能會(huì)為治療女性骶前囊腫帶來(lái)新的改進(jìn)方法[11]。對(duì)于高位復(fù)雜性肛瘺及骶前囊腫的診治仍有巨大的探索空間，需不斷研究與實(shí)踐來(lái)撬動(dòng)新方法、新思路。