盆腔寄生性平滑肌瘤1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

尚志遠(yuǎn)，周丹，孟慶偉，呂秋波

盆腔寄生性平滑肌瘤1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

尚志遠(yuǎn)，周丹，孟慶偉，呂秋波

北京醫(yī)院婦產(chǎn)科 國家老年醫(yī)學(xué)中心，北京 100730

寄生性平滑肌瘤是一種自發(fā)出現(xiàn)或醫(yī)源性導(dǎo)致的良性實(shí)體腫瘤。在過去，這是一種相對罕見的疾病，但隨著腹腔鏡手術(shù)和旋切器的廣泛使用，目前病例數(shù)量有所增加。本文報(bào)道北京醫(yī)院診治的1例寄生性平滑肌瘤病例，并回顧相關(guān)文獻(xiàn)，討論該病的臨床特點(diǎn)與診治策略，以期為臨床診療此類疾病提供參考。

寄生性平滑肌瘤；腹腔鏡手術(shù)；肌瘤剔除術(shù)；分碎術(shù)；醫(yī)源性

寄生性平滑肌瘤是一種與子宮體無解剖學(xué)關(guān)系、血供來源于周圍組織的特殊類型的子宮平滑肌瘤，2011年國際婦產(chǎn)科聯(lián)盟指南將其歸類于特殊類型的子宮肌瘤[1]?，F(xiàn)報(bào)道1例腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后盆腔寄生性平滑肌瘤患者，并討論該病的臨床特點(diǎn)與診治策略。

1 病例資料

患者，女，34歲，因查體發(fā)現(xiàn)左附件區(qū)腫塊于2022年8月12日收住我院。該患者2012年于外院行腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)，術(shù)中使用旋切器分碎瘤體后取出標(biāo)本，病理提示子宮平滑肌瘤。2018年12月患者因早孕于我院超聲檢查提示子宮后壁肌瘤約5cm，孕期平順并于2019年2月行剖宮產(chǎn)術(shù)，術(shù)中未剔除肌瘤。后患者定期隨診，2022年6月陰道超聲提示子宮可見多個(gè)低回聲團(tuán)，較大者位于左側(cè)壁外，大小約4.9cm×4.3cm×3.0cm，形態(tài)規(guī)則，呈分葉狀，其周邊及內(nèi)部見條形血流信號(hào)，后壁間低回聲團(tuán)約5cm，雙附件未見異常，見圖1A。2周后患者因不規(guī)律下腹痛就診，陰道超聲提示：子宮可見多個(gè)低回聲團(tuán)，大者位于后壁間5.6cm×5.9cm×4.1cm，右卵巢未見異常，左卵巢外上方可見低回聲團(tuán)，大小約4.4cm×3.1cm×2.0cm，未見血流信號(hào)；左卵巢內(nèi)上方可見低回聲團(tuán)，大小約6.2cm×5.3cm×3.8cm，未見血流信號(hào)，見圖1B。盆腔CT提示：左附件區(qū)結(jié)節(jié)約5.0cm×4.5cm、4.4cm×2.6cm，子宮后壁結(jié)節(jié)5.5cm，見圖2。盆腔磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）提示：子宮后壁結(jié)節(jié)4.5cm×4.1cm；左附件區(qū)2個(gè)類圓形結(jié)節(jié)，T1WI混雜低信號(hào)，T2WI混雜高信號(hào)，DWI中高信號(hào)，局部與腸管關(guān)系密切，見圖3。遂行經(jīng)臍單孔腹腔鏡探查術(shù)，術(shù)中見左卵巢外側(cè)近盆壁腫塊約4cm×3cm，表面光滑，與大網(wǎng)膜、盆壁、左輸卵管傘粘連，左卵巢內(nèi)側(cè)大網(wǎng)膜內(nèi)包裹腫塊1枚約5cm×5cm，局部與腸管粘連，游離大網(wǎng)膜后見腫塊有蒂與左卵巢相連，見圖4。松解粘連后完整切除盆腔腫塊，剔除子宮后壁肌瘤，大小約5cm。經(jīng)臍切口人工碎瘤后分次取出標(biāo)本。盆腔腫塊呈實(shí)性，質(zhì)韌，切面呈編織狀，局部灰黃綠色，質(zhì)中等。術(shù)后石蠟病理為平滑肌瘤，伴玻璃樣變及紅色變性。

2 討論

自發(fā)性寄生性平滑肌瘤較罕見，多為個(gè)案報(bào)道[2-3]。目前普遍認(rèn)為其病因是子宮體肌瘤脫落后種植，也有學(xué)者認(rèn)為非典型位置的寄生性肌瘤可能起源于骨盆間充質(zhì)組織的成肌細(xì)胞[4-6]。1997年，Ostrzenski[7]報(bào)道首例腹腔鏡分碎術(shù)后寄生性平滑肌瘤病例。隨著腹腔鏡技術(shù)的發(fā)展和旋切器的廣泛應(yīng)用，醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤并不少見，其發(fā)病率為0.12%～1.2%[8-10]。由于該病的隱匿性，真實(shí)發(fā)病率可能更高。既往報(bào)道稱，手術(shù)后診斷該病的中位時(shí)間為術(shù)后2.0～5.4年[9,11]。分碎術(shù)多見于腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)、腹腔鏡子宮次全切除術(shù)、腹腔鏡子宮切除術(shù)中宮體過大無法經(jīng)陰道取出等情況，旋切器的使用是寄生性平滑肌瘤的主要危險(xiǎn)因素[4,12]。旋切器高速旋轉(zhuǎn)切割產(chǎn)生的組織碎屑被認(rèn)為是寄生性平滑肌瘤的來源。另外，經(jīng)腹子宮肌瘤剔除或子宮切除術(shù)、宮腔鏡子宮肌瘤電切也可能造成醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤[5,13-14]。

雌孕激素暴露是子宮肌瘤生長的影響因素之一，因此也有學(xué)者猜測，激素暴露也是寄生性平滑肌瘤的危險(xiǎn)因素，在接受口服避孕藥、激素替代、他莫昔芬、促排卵等藥物治療的患者中均有相關(guān)的病例報(bào)道[6,8,14]。Takeda等[15]報(bào)道1例寄生性平滑肌瘤在妊娠期迅速增大，也有回顧性研究認(rèn)為患者年齡<40歲是該病的高危因素，這些文獻(xiàn)支持激素理論的可能性[10,15]。但Otsuka等[14]回顧相關(guān)文獻(xiàn)后指出絕經(jīng)后女性也有關(guān)于該病的報(bào)道，因此激素暴露在寄生性平滑肌瘤發(fā)病中的作用尚不明確。也有研究猜測子宮內(nèi)膜異位癥或炎癥反應(yīng)可能是該病的風(fēng)險(xiǎn)因素之一[16]。

A.子宮左側(cè)低回聲團(tuán)，邊界清楚，分葉狀；B.左卵巢外上方、內(nèi)上方低回聲團(tuán)，邊界清楚

注：MASS為腫塊；Uterus為子宮；Left Ovary/L-OV為左卵巢

圖2 盆腔CT圖像

注：U為子宮；M為腫塊；OV為左卵巢

圖3 盆腔磁共振圖像

A.T1WI成像左卵巢內(nèi)側(cè)腫塊呈低信號(hào)，子宮后壁可見低信號(hào)結(jié)節(jié)；B.T2WI成像腫塊呈高信號(hào)；C.DWI成像腫塊呈中高信號(hào)，子宮后壁高信號(hào)結(jié)節(jié)；D.T1WI成像左側(cè)盆壁結(jié)節(jié)呈低信號(hào)；E.T2WI成像左側(cè)盆壁結(jié)節(jié)呈中高信號(hào)；F.DWI成像左側(cè)盆壁結(jié)節(jié)呈高信號(hào)

注：白色箭頭為子宮及后壁肌瘤；紅色箭頭為左卵巢；綠色箭頭為腫塊

圖4 術(shù)中所見

A.左卵巢外側(cè)近盆壁腫塊，表面光滑，與大網(wǎng)膜、盆壁、左附件粘連；B.左卵巢內(nèi)側(cè)腫塊，包裹于大網(wǎng)膜內(nèi)，局部與腸管粘連；C.松解粘連后見腫塊有蒂與左卵巢相連

注：U為子宮；OV為卵巢；M為腫塊

寄生性平滑肌瘤多見于育齡期女性，通常沒有特異性的臨床表現(xiàn)。根據(jù)其寄生部位，患者可能伴有腹痛、腹脹、尿頻等壓迫癥狀，或觸及腹部腫塊，或在壓迫嚴(yán)重時(shí)出現(xiàn)腰痛、尿路梗阻、腸梗阻，亦可無任何癥狀[4,10,17]。部分患者在常規(guī)檢查、盆腹腔影像學(xué)檢查或手術(shù)中偶然發(fā)現(xiàn)[12]。由于重力作用，醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤發(fā)生部位多見于盆腹腔較低位置，如腸系膜、大網(wǎng)膜、盆腔腹膜、腹壁腹膜、腸管、腹壁穿刺孔、手術(shù)切口等位置，也可種植于卵巢輸卵管，上腹部、膈上少見[5,18-19]。病灶可呈單發(fā)或多發(fā)，部分病例可見廣泛散在病灶[12,15,20]。本例患者因腹痛就診，結(jié)合術(shù)中表現(xiàn)和術(shù)后病理診斷推測，可能因平滑肌瘤變性或腫塊在盆腔游走壓迫周圍組織所致。

病理學(xué)檢查是診斷寄生性平滑肌瘤的金標(biāo)準(zhǔn)，尚無其他方法能夠在術(shù)前準(zhǔn)確鑒別該病[21]。結(jié)合該病的病因?qū)W特點(diǎn)，對游離于子宮體的盆腹腔腫塊、有腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)、分碎術(shù)史的病例，需警惕寄生性平滑肌瘤?；颊吣[瘤標(biāo)志物多在正常范圍內(nèi)。影像學(xué)表現(xiàn)類似于子宮肌瘤。超聲表現(xiàn)為邊界清楚、形態(tài)規(guī)則的低回聲或?qū)嵭越Y(jié)節(jié)。本例患者盆腔腫塊在重力作用下位置發(fā)生改變，超聲見子宮旁分葉狀低回聲團(tuán)，被誤認(rèn)為子宮漿膜下肌瘤。MRI表現(xiàn)為信號(hào)均勻的T1中等信號(hào)、T2低信號(hào)結(jié)節(jié)，當(dāng)平滑肌瘤表面覆有假包膜、脈管或水腫帶時(shí)，MRI可呈現(xiàn)病灶周邊光滑的T2高信號(hào)邊界，此時(shí)能顯示病灶與周圍組織毗鄰關(guān)系。當(dāng)存在平滑肌瘤變性時(shí)，MRI可呈現(xiàn)出混雜信號(hào)，ADC成像表現(xiàn)為中高或高信號(hào)，此時(shí)需與平滑肌肉瘤相鑒別[22]。本例患者影像學(xué)表現(xiàn)為附件區(qū)占位，MRI表現(xiàn)與惡性腫瘤相似，因此術(shù)前無法除外卵巢或消化道來源惡性腫瘤，需手術(shù)探查進(jìn)一步明確診斷。石蠟病理有助于鑒別病灶良惡性，免疫組織化學(xué)染色如SAM、Desmin等平滑肌標(biāo)志物有助于鑒別其來源[10,23]。

寄生性平滑肌瘤的治療以手術(shù)切除為主，需根據(jù)病灶大小、部位選擇合適的術(shù)式。無癥狀、病灶體積小的患者可選擇隨診，有手術(shù)禁忌證的患者可考慮內(nèi)分泌治療[24]。腹腔鏡探查+病灶切除是大多數(shù)病例的首選術(shù)式，但當(dāng)病灶體積大、位置特殊、粘連致密、損傷周圍臟器風(fēng)險(xiǎn)高或術(shù)前評估懷疑惡變可能時(shí)，可考慮經(jīng)腹手術(shù)。Takeda等[15]的病例中，平滑肌瘤切除術(shù)前在膀胱鏡下置入輸尿管支架可預(yù)防輸尿管損傷。

由于寄生性平滑肌瘤主要來源于旋切器產(chǎn)生的組織碎屑，因此減少組織碎屑的產(chǎn)生和播散是預(yù)防寄生性平滑肌瘤的重要手段。取物袋中碎瘤、人工碎瘤術(shù)取代旋切器、經(jīng)腹小切口、經(jīng)臍單孔或經(jīng)陰道碎瘤等方案都能夠減少組織碎屑的產(chǎn)生或播散[12]。如必須在無保護(hù)的情況下進(jìn)行旋切碎瘤術(shù)，碎瘤后應(yīng)仔細(xì)探查大網(wǎng)膜及腸管表面、膀胱、Douglas窩、直腸側(cè)窩、腹腔鏡套管、腹壁切口等部位，充分沖洗盆腹腔、器械、穿刺孔、切口，盡可能清除殘留的組織碎片[4]。本例患者通過經(jīng)臍單孔手術(shù)、人工碎瘤、盆腹腔沖洗的方式避免組織播散。2020年美國食品藥品監(jiān)督管理局的更新安全通告中將腹腔鏡分碎術(shù)的使用限制在某些特定的適合接受子宮肌瘤切除術(shù)或子宮切除術(shù)的患者，并建議如需進(jìn)行分碎術(shù)，只能采用封閉式分碎術(shù)，另外術(shù)前需告知患者封閉式碎瘤術(shù)并不能避免組織播散種植。寄生性平滑肌瘤術(shù)后預(yù)后良好，術(shù)后復(fù)發(fā)報(bào)道罕見[25]。

綜上，除醫(yī)源性因素外，寄生性平滑肌瘤的確切發(fā)病機(jī)制和風(fēng)險(xiǎn)因素仍無定論，尚需進(jìn)一步研究。對因盆腹腔包塊就診、有腹腔鏡碎瘤術(shù)史的患者，需鑒別寄生性平滑肌瘤。MRI有助于明確病灶位置、評估毗鄰關(guān)系、鑒別良惡性病變，是重要的術(shù)前檢查手段。盡管臨床上已應(yīng)用多種預(yù)防措施，仍無法完全避免醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤的發(fā)生，對該病的研究仍需進(jìn)一步完善。

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（2023–04–29）

（2023–06–28）

R711

A

10.3969/j.issn.1673-9701.2023.22.033

周丹，電子信箱：zhoudan_791124@163.com