流產(chǎn)手術(shù)后妊娠物殘留疑似子宮動靜脈瘺鑒別診治分析

王玉楣，何曉英

動脈與靜脈之間出現(xiàn)不經(jīng)過毛細(xì)血管網(wǎng)的異常短路通道，即形成動靜脈瘺，子宮動靜脈瘺（uterine arteriovenous fistula，UAVF）屬于子宮血管病變的范疇，獲得性UAVF常繼發(fā)于子宮的創(chuàng)傷，包括診斷性刮宮、流產(chǎn)、剖宮產(chǎn)瘢痕妊娠清宮、多次自然分娩、剖宮產(chǎn)、子宮手術(shù)和感染等[1]。UAVF的治療尚未形成明確的指南及規(guī)范，隨著對UAVF的認(rèn)識和影像技術(shù)的提高，臨床上逐漸依據(jù)患者的年齡、癥狀、生育要求及病變部位的血流動力學(xué)制定個體化治療方案，但是對于影像學(xué)表現(xiàn)相似的流產(chǎn)手術(shù)后UAVF和流產(chǎn)手術(shù)后妊娠物殘留的鑒別需要引起注意和重視，現(xiàn)將收治的1例流產(chǎn)手術(shù)后妊娠物殘留疑似UAVF患者的診治情況報(bào)告如下。

1 病例報(bào)告

1.1 主訴及既往史患者 女，35歲，已婚，孕7產(chǎn)0，因清宮術(shù)后1個月余，發(fā)現(xiàn)UAVF可能6 d，于2021年6月21日收入上海市第一婦嬰保健院（我院）?；颊吣┐卧陆?jīng)2021年3月5日，平素月經(jīng)周期25～28 d，經(jīng)期5 d，經(jīng)量少。2014年前曾行人工流產(chǎn)術(shù)6次。2016年自覺月經(jīng)量減少，外地醫(yī)院B超檢查提示宮腔粘連，2019年3月外地醫(yī)院行宮腔鏡下宮腔粘連松解術(shù)，具體情況不詳，術(shù)后月經(jīng)量無明顯改善。2020年8月我院B超檢查發(fā)現(xiàn)宮腔粘連可能，在我院行宮腔鏡檢查診斷為重度宮腔粘連，行宮腔粘連松解術(shù)+宮內(nèi)節(jié)育器置入術(shù)，術(shù)中恢復(fù)宮腔形態(tài)至基本正常，術(shù)后即開始芬嗎通周期治療，后經(jīng)量恢復(fù)到流產(chǎn)手術(shù)前，2020年11月再次宮腔鏡檢查診斷為輕微宮腔粘連，行宮腔粘連松解術(shù)+宮內(nèi)節(jié)育器取出術(shù)，術(shù)后開始備孕。2021年5月10日因停經(jīng)9+3周，B超發(fā)現(xiàn)胚胎停止發(fā)育考慮稽留流產(chǎn)可能，入我院行人工流產(chǎn)手術(shù)，術(shù)前含服米索前列醇片400 μg，超聲引導(dǎo)下行清宮術(shù)，刮出物見絨毛組織，送病理，術(shù)中宮腔毛糙感明顯，宮腔注射幾丁糖1支預(yù)防宮腔粘連，術(shù)后口服芬嗎通（2 mg/d，共28 d）促進(jìn)子宮內(nèi)膜修復(fù)。2021年5月17日術(shù)后病理：（宮腔刮出物）絨毛水腫，血管呈裂隙狀，未見有核紅細(xì)胞，部分絨毛中纖維蛋白沉積，底蛻膜和蛻膜組織。

1.2 現(xiàn)病史術(shù)后1個月余月經(jīng)仍未復(fù)潮，2021年6月16日至我院門診就診，B超檢查示：子宮左后壁混合性塊伴極豐富血流信號，考慮動靜脈瘺可能，見圖1。2021年6月17日行進(jìn)一步增強(qiáng)磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）示：宮底肌層異常強(qiáng)化伴流空血管影，考慮妊娠物殘留伴植入可能，血管畸形待排除，見圖2。

圖1 2021年6月16日B超檢查圖像

圖2 2021年6月17日增強(qiáng)MRI圖像

1.3 診治過程2021年6月21日收治入院當(dāng)日查血人絨毛膜促性腺激素（human chorionic gonadotrophin，hCG）45.80 mIU/mL。患者入院時無腹痛及陰道出血。入院后，完善各項(xiàng)檢查并檢測血hCG，2021年6月21日行胸部CT平掃未見明顯異常，頭顱MRI平掃未見明顯異常。復(fù)查B超示：子宮左后壁可見混合回聲區(qū)，內(nèi)見沸水征，其內(nèi)及周邊可見豐富血流信號，提示子宮肌層內(nèi)混合回聲區(qū)，考慮UAVF可能，見圖3。2021年6月24日血hCG為18.2 mIU/mL。

圖3 2021年6月21日復(fù)查B超圖像

6月21日患者入院當(dāng)日組織全院多學(xué)科會診。超聲科：PSV＞166.62 cm/s，可見沸水征，超聲表現(xiàn)符合動靜脈瘺表現(xiàn)。放射科：MRI影像宮旁有血管迂曲，左側(cè)子宮動脈明顯增粗，肌層呈蜂窩狀改變，考慮妊娠組織植入肌層，血供較豐富，部分變性壞死可能，UAVF不能除外。放射介入科：從患者的病史和影像學(xué)表現(xiàn)結(jié)合來看，妊娠物殘留可能性更大，考慮患者未生育，建議進(jìn)一步明確后再考慮介入治療。婦科：患者血hCG呈下降趨勢，但滋養(yǎng)細(xì)胞疾病不能完全除外，建議進(jìn)一步行葡萄胎短串聯(lián)重復(fù)序列（short tandem repeat，STR）基因分型檢測，若為葡萄胎殘留或?yàn)樽甜B(yǎng)細(xì)胞腫瘤殘留繼發(fā)動靜脈瘺，則應(yīng)做進(jìn)一步治療。計(jì)劃生育科：結(jié)合患者病史和輔助檢查，考慮更傾向于術(shù)后妊娠物殘留，可行宮腔鏡檢查進(jìn)一步明確，但需告知患者宮腔鏡檢查過程中存在大出血風(fēng)險(xiǎn)，必要時需要子宮動脈介入栓塞治療，目前建議連續(xù)口服避孕藥2～3個月，待血管團(tuán)逐漸吸收、血流減退后再考慮宮腔鏡手術(shù)，以減輕手術(shù)出血風(fēng)險(xiǎn)。

患者入院后生命體征平穩(wěn)，無明顯活動性陰道出血，多學(xué)科會診存在分歧，故2021年6月23日起經(jīng)驗(yàn)性予短效口服避孕藥優(yōu)思明每日1片連續(xù)口服，觀察2 d無陰道出血出院，出院后定期隨訪B超及血hCG。

2021年8月15日開始出現(xiàn)陰道淋漓出血，量少，2021年8月27日查血hCG為0.1 mIU/mL，2021年9月1日復(fù)查B超診斷：①子宮右前壁宮底部肌層低回聲；②宮腔底部混合性結(jié)構(gòu)，積血塊可能，見圖4。原先血流豐富的血管團(tuán)血流明顯減少。2021年9月2日連續(xù)口服優(yōu)思明第4盒的第9天（6月23日—9月2日），出血量增多，當(dāng)天再次收入院，于2021年9月3日全身麻醉下行宮腔鏡檢查+宮腔鏡下妊娠殘留物電切術(shù)+宮腔鏡診斷性刮宮術(shù)，術(shù)中宮腔鏡下見宮腔右前壁近右側(cè)宮角處似陳舊性妊娠組織物，大小2 cm×2 cm，色黃，質(zhì)脆，分次電切殘留物，送病理。2021年9月9日術(shù)后病理回報(bào)：（宮腔刮出物）少量破碎子宮內(nèi)膜組織及小塊平滑肌組織；血塊中見高度退變絨毛。最終診斷：①人工流產(chǎn)術(shù)后宮腔占位（妊娠物殘留）；②人工流產(chǎn)術(shù)后宮腔粘連史；③多次人工流產(chǎn)史。

圖4 2021年9月1日B超圖像

2 討論

2.1 UAVF與流產(chǎn)后妊娠物殘留的鑒別UAVF分為先天性和后天性。后天性UAVF主要繼發(fā)于如流產(chǎn)等子宮創(chuàng)傷以及滋養(yǎng)細(xì)胞疾病或其他婦科惡性腫瘤等[2]。UAVF彩色多普勒超聲特征性表現(xiàn)為病變部位類似馬賽克樣紅、藍(lán)相間混亂血流圖像，明顯血液倒流現(xiàn)象，高速低阻血流信號為多普勒頻譜典型的特點(diǎn)，反映UAVF血液動力學(xué)特征[3]，有文獻(xiàn)報(bào)道UAVF時PSV呈高流速[4]，故彩色多普勒超聲已經(jīng)成為UAVF篩查的首選方法。本病例既往病史、B超圖像與UAVF相符。但也有文獻(xiàn)報(bào)道，宮內(nèi)殘留物彩色多普勒血流也顯示子宮肌壁簇狀彩色血流信號，近宮腔子宮肌壁處局灶性血流豐富區(qū)[5]，所以鑒別UAVF與流產(chǎn)后妊娠物殘留需要進(jìn)一步做MRI檢查。

UAVF典型MRI影像為子宮肌層或?qū)m旁組織中見卷曲擴(kuò)張的血管，增強(qiáng)MRI特征性表現(xiàn)為粗大的動脈血管與引流靜脈直接交通而無連接兩者的毛細(xì)血管網(wǎng)，粗大的靜脈早期顯影為診斷金標(biāo)準(zhǔn)，但是對于小的病灶，上述檢查具有一定的局限性[6-7]。Baughman等[8]最早采用MRI評價(jià)胎盤植入，直接征象包括胎盤下方血管影穿過肌層及膀胱壁受侵等。本例患者2021年6月17日增強(qiáng)MRI示宮底肌層異常強(qiáng)化伴流空血管影，考慮植入、血管畸形可能，但沒有提示粗大的靜脈早期顯影，確診仍需進(jìn)一步檢查。

診斷UAVF的“金標(biāo)準(zhǔn)”是子宮血管造影[9]，可直觀準(zhǔn)確地顯示病灶范圍、供血動脈、引流靜脈，還可以同時行選擇性子宮動脈栓塞術(shù)，準(zhǔn)確阻斷出血部位的血供，及時止血，但是該方法存在一定的創(chuàng)傷，故在本例患者病情穩(wěn)定的情況下，未將子宮血管造影作為鑒別UAVF與流產(chǎn)后妊娠物殘留的首選方法。

有報(bào)道，人工流產(chǎn)術(shù)后彩色超聲診斷為UAVF的患者，當(dāng)血hCG恢復(fù)正常時，B超提示的子宮血管病變均消失，所以對于流產(chǎn)手術(shù)后患者的UAVF診斷，需將彩色超聲、影像學(xué)檢查和血hCG綜合起來考慮[10]。滋養(yǎng)細(xì)胞腫瘤極易侵蝕血管壁引起動靜脈間交通支的形成[11]，彩色超聲也顯示豐富的血流信號和低阻力型血流頻譜，但血hCG常異常升高[12]。本例患者h(yuǎn)CG呈下降趨勢，胸部CT平掃、頭顱MRI平掃均未見明顯異常。結(jié)合影像學(xué)報(bào)告、病史多次宮腔操作史，內(nèi)膜存在損傷性瘢痕可能，故經(jīng)驗(yàn)性試用短效口服避孕藥治療，以期明確診斷。

2.2 UAVF或流產(chǎn)后妊娠物殘留的治療確診UAVF的患者，如果病情穩(wěn)定，可采用口服避孕藥等藥物保守治療，還可采用宮腔鏡下UAVF病灶電凝術(shù)等保守手術(shù)[4]。但在局部病灶血供豐富時，手術(shù)會增加出血、子宮穿孔及破裂的風(fēng)險(xiǎn)。短效口服避孕藥可以降低雌激素水平、使UAVF病灶萎縮[13]；抑制排卵，使子宮內(nèi)膜較正常變薄，減少內(nèi)膜血供[14]，減少出血量。本例患者口服短效避孕藥后，hCG水平降至正常，B超顯示血管團(tuán)逐漸吸收，血流減少，此時處理優(yōu)先選擇兼具診斷和治療作用的宮腔鏡。宮腔鏡下Valsalva動作（患者深吸氣后屏氣增加腹壓）可使宮腔肌壁纖維變性病灶脈沖波動增強(qiáng)[15]，協(xié)助確診超聲下可疑的UAVF；宮腔鏡下UAVF病灶電凝術(shù)[4]是UAVF治療方法之一。宮腔鏡直視下清除殘留物，可減少盲目刮宮對患者宮腔正常內(nèi)膜的損傷[16]。宮腔鏡電切術(shù)在明確殘留物位置、大小、與肌層的關(guān)系中具有可視化優(yōu)勢，若術(shù)中出血較多還可電凝止血，避免子宮動脈栓塞，減少損傷[17]。本例患者宮腔鏡直視下同時取組織物送病理檢查，證實(shí)為絨毛組織，為最終診斷宮腔占位為流產(chǎn)術(shù)后妊娠物殘留提供了組織學(xué)金標(biāo)準(zhǔn)。

2.3 UAVF或流產(chǎn)后妊娠物殘留的預(yù)防后天性UAVF多繼發(fā)于如流產(chǎn)等子宮創(chuàng)傷，《早期妊娠稽留流產(chǎn)治療專家共識》建議有多次人工流產(chǎn)史、宮腔粘連史等高危因素[18]的稽留流產(chǎn)患者采用藥物流產(chǎn)方法終止妊娠。本例患者若選擇藥物流產(chǎn)方法，或許可以避免一次宮腔手術(shù)操作，減少后續(xù)對子宮的損傷。該患者既往多次流產(chǎn)史，如果能夠盡早了解并落實(shí)有效的避孕措施，可能就不會對子宮造成種種傷害。對多次流產(chǎn)后的子宮條件是否適合放置宮內(nèi)節(jié)育器存在顧慮的患者，皮下埋植劑作為一種高效的長效可逆避孕方法，也是個不錯的選擇[19]。

總之，UAVF是較罕見的疾病，獲得性UAVF有時與清宮后妊娠物殘留難以鑒別。如果影像學(xué)提示宮腔內(nèi)血供豐富的占位病灶，還需結(jié)合病史及輔助檢查，全面考慮各種可能性并試用經(jīng)驗(yàn)性治療方法，才能正確鑒別UAVF與妊娠物殘留，避免誤診發(fā)生。