子宮穿孔導(dǎo)致輸卵管嵌頓并宮內(nèi)節(jié)育器異位一例

許阡，辛樂，柳鑫，王金娟

子宮穿孔合并盆腹腔臟器嵌頓是十分罕見的疾病，國內(nèi)外僅為個(gè)案報(bào)道，同時(shí)合并宮內(nèi)節(jié)育器異位者更為少見。子宮發(fā)生穿孔后，盆腹腔臟器可呈疝氣樣突向子宮腔，已報(bào)道的臟器包括闌尾、腸管、大網(wǎng)膜、輸卵管和卵巢等[1]。該病雖然少見，一旦發(fā)生即可導(dǎo)致嚴(yán)重后果，需引起重視。現(xiàn)報(bào)告1例哺乳期宮腔鏡宮腔粘連分離術(shù)（transcervical resection of adhesions，TCRA）后子宮穿孔導(dǎo)致輸卵管嵌頓、宮內(nèi)節(jié)育器異位的病例，結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，以期為該病的診治提供依據(jù)。

1 病例報(bào)告

患者 女，28歲，主因下腹墜痛3個(gè)月，發(fā)現(xiàn)宮內(nèi)節(jié)育器異位2周，于2021年3月30日入首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京婦產(chǎn)醫(yī)院（我院）治療。3個(gè)月前，無明顯誘因出現(xiàn)間斷下腹部墜痛，伴腰酸，無進(jìn)行性加重，無異常子宮出血、肛門墜脹感等癥狀，就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，行門診宮腔鏡檢查，提示宮腔形態(tài)不規(guī)則，宮腔部分粘連，未見宮內(nèi)節(jié)育器。2周前就診于我院門診，B超檢查示：子宮體大小4.4 cm×5.4 cm×4.0 cm，肌層回聲不均質(zhì)，后壁可見囊性無回聲，大小1.9 cm×1.2 cm×1.3 cm，宮底見宮內(nèi)節(jié)育器強(qiáng)回聲，上緣超越子宮漿膜層0.5 cm（見圖1），其左緣緊鄰左側(cè)卵巢，子宮內(nèi)膜厚0.6 cm，余未見異常，提示宮內(nèi)節(jié)育器異位。2021年3月28日盆腔CT示：宮底可見宮內(nèi)節(jié)育器，部分突入盆腔。門診以“宮內(nèi)節(jié)育器異位”收治入院。患者生命體征平穩(wěn)，心肺未及異常，腹部平軟無壓痛。入院診斷：宮內(nèi)節(jié)育器異位，宮腔粘連？患者孕2產(chǎn)1，2016年因稽留流產(chǎn)行清宮術(shù)，術(shù)后月經(jīng)量減少至原來的1/3，未進(jìn)一步診療，無其他系統(tǒng)合并癥。33個(gè)月前行體外受精-胚胎移植（in vitro fertilization and embryo transfer，IVF-ET）后妊娠，妊娠期平順，24個(gè)月前足月陰道分娩一活嬰，產(chǎn)程順利。18個(gè)月前哺乳期時(shí)因B超提示宮內(nèi)異?；芈?，于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行宮腔鏡檢查，提示宮腔粘連（具體評(píng)分不詳），遂行TCRA，術(shù)中同時(shí)放置T型含銅宮內(nèi)節(jié)育器預(yù)防宮腔粘連復(fù)發(fā)，手術(shù)順利，術(shù)后否認(rèn)腹痛、發(fā)熱，無余不適主訴。12個(gè)月前停止哺乳后月經(jīng)復(fù)潮?；颊弑敬稳朐汉?，完善相關(guān)化驗(yàn)檢查及術(shù)前準(zhǔn)備，于2021年3月31日行腹腔鏡探查+宮腔鏡檢查術(shù)，宮腔鏡探查見：宮腔形態(tài)失常，宮底部可見致密瘢痕組織，雙側(cè)輸卵管開口可見，宮腔內(nèi)未探及節(jié)育器，無肌層假道。腹腔鏡探查見：腸管、左側(cè)輸卵管與子宮底近后壁局部致密粘連，鈍銳性分離組織間隙后，可見左側(cè)輸卵管傘端及部分壺腹部嵌入子宮肌層中，其右下方可見T型宮內(nèi)節(jié)育器部分縱壁穿出子宮漿膜層突入盆腔，長約0.5 cm（見圖2A）。結(jié)合宮腹腔鏡探查結(jié)果，考慮輸卵管嵌頓，T型節(jié)育器大部分異位于子宮肌層中，少部分暴露于盆腔中，遂行腹腔鏡嵌頓輸卵管復(fù)位+宮內(nèi)節(jié)育器取出+子宮修補(bǔ)術(shù)，將左側(cè)輸卵管嵌入肌層部分游離取出（見圖2B），恢復(fù)左側(cè)輸卵管正常解剖位置，查看輸卵管傘端血供正常，無壞死表現(xiàn)（見圖2C），自腹腔取出T型含銅宮內(nèi)節(jié)育器一枚，完整無斷裂，連續(xù)縫合子宮底穿孔部位創(chuàng)面。患者術(shù)后生命體征平穩(wěn)，平安返回病房，2 d后出院，無不適主訴，血常規(guī)及體溫正常。

圖1 經(jīng)陰道超聲檢查

圖2 腹腔鏡探查所見

2 討論

2.1 子宮穿孔及臟器嵌頓、宮內(nèi)節(jié)育器異位的發(fā)病機(jī)制子宮穿孔是宮腔鏡手術(shù)最嚴(yán)重的并發(fā)癥之一，發(fā)生率為0.12%～3%[2]。宮腔鏡手術(shù)中，發(fā)生子宮穿孔概率最高的手術(shù)方式為TCRA，其發(fā)生率為0.9%～1.28%，在分離重度宮腔粘連過程中，其發(fā)生率可達(dá)4%[3-4]。宮腔粘連是由于多種原因繼發(fā)肌壁間相互粘連，可致宮頸管、宮腔部分或全部閉塞，其最主要的發(fā)病原因?yàn)槿焉锲趯m腔操作，尤其是稽留流產(chǎn)清宮術(shù)后宮腔粘連發(fā)生率可高達(dá)30.9%[5]。宮腔粘連導(dǎo)致宮腔形態(tài)失常，嚴(yán)重時(shí)宮腔可呈窄桶狀、羊角狀甚至完全閉塞，手術(shù)難度大。在TCRA手術(shù)過程中，由于術(shù)者手術(shù)經(jīng)驗(yàn)不足、無腹腔鏡監(jiān)護(hù)、對(duì)子宮深度大小探查不清，深入器械角度與子宮屈度存在偏差，均可能導(dǎo)致子宮肌層損傷或斷裂，產(chǎn)生肌層假道，嚴(yán)重時(shí)引起子宮穿孔。本例患者2016年稽留流產(chǎn)清宮術(shù)后月經(jīng)減少，結(jié)合上述文獻(xiàn)，考慮該患者宮腔粘連患病原因與稽留流產(chǎn)清宮手術(shù)有關(guān)。患者18個(gè)月前行TCRA手術(shù)，術(shù)中即可能發(fā)生肌層假道或子宮穿孔，為后續(xù)疾病進(jìn)展留存了隱患。

本例患者左側(cè)輸卵管傘端及部分壺腹部嵌入子宮肌層中，其右下方可見T型節(jié)育器部分縱壁穿出子宮漿膜層突入盆腔。結(jié)合病史及術(shù)中表現(xiàn)，考慮宮內(nèi)節(jié)育器的異位亦參與了本例患者子宮穿孔的發(fā)生發(fā)展。放置宮內(nèi)節(jié)育器的并發(fā)癥包括脫落、異位、嵌頓和子宮穿孔等。多數(shù)異位節(jié)育器可達(dá)子宮肌層，少數(shù)更能在子宮收縮的作用下穿出子宮漿膜層，導(dǎo)致子宮穿孔，甚至侵入其他鄰近器官。引起子宮穿孔的宮內(nèi)節(jié)育器的主要類型為T型和V型銅環(huán)[6]。有文獻(xiàn)指出，子宮肌層瘢痕可能會(huì)減弱子宮壁彈性，增加宮內(nèi)節(jié)育器異位的風(fēng)險(xiǎn)[7]。本例患者在子宮肌層發(fā)現(xiàn)了異位的含銅T型宮內(nèi)節(jié)育器，結(jié)合上述文獻(xiàn)，分析可能有兩方面原因：①TCRA手術(shù)直接導(dǎo)致的子宮肌層損傷或斷裂，使宮內(nèi)節(jié)育器異位進(jìn)入子宮肌層中；②T型節(jié)育器縱壁在子宮收縮的促進(jìn)下，進(jìn)行性插入肌層或彈性較弱的子宮瘢痕中，緩慢促進(jìn)子宮穿孔的發(fā)展。

本例患者子宮穿孔的原因，除TCRA手術(shù)和宮內(nèi)節(jié)育器外，其特殊性在于患者TCRA手術(shù)和宮內(nèi)節(jié)育器的放置時(shí)機(jī)——產(chǎn)后半年哺乳期內(nèi)。文獻(xiàn)表明，哺乳期子宮肌層質(zhì)地柔軟，加之產(chǎn)后復(fù)舊、子宮壁變薄，哺乳期是子宮穿孔和宮內(nèi)節(jié)育器異位的獨(dú)立且常見的危險(xiǎn)因素[6,8-9]。此外，一項(xiàng)大型研究納入了326 658例放置宮內(nèi)節(jié)育器的女性，結(jié)果表明哺乳期放置宮內(nèi)節(jié)育器，子宮穿孔的風(fēng)險(xiǎn)增加了6倍[10]。因此推測，本例患者哺乳期時(shí)行TCRA手術(shù)并放置宮內(nèi)節(jié)育器，子宮質(zhì)軟、壁薄，使子宮穿孔的風(fēng)險(xiǎn)明顯增加。

子宮穿孔后可發(fā)生臟器嵌頓，盆腹腔臟器可呈疝氣樣突向子宮穿孔處。已報(bào)道的臟器包括闌尾、腸管、大網(wǎng)膜、輸卵管和卵巢等，但十分罕見，國內(nèi)外僅為個(gè)案報(bào)道[1]。輸卵管傘端游離，活動(dòng)性大，易覆蓋于穿孔處，同時(shí)子宮收縮，使輸卵管游離端進(jìn)入子宮穿孔處導(dǎo)致嵌頓[11-12]。本例患者術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)，左側(cè)輸卵管傘部及部分壺腹部嵌頓入穿孔后的子宮肌層中，與文獻(xiàn)相符。

2.2 子宮穿孔及臟器嵌頓、宮內(nèi)節(jié)育器異位的癥狀子宮穿孔的臨床表現(xiàn)與穿孔的部位有關(guān)[13]。子宮穿孔最常見的位置為宮底，通常出血量較少，無明顯癥狀，易被忽視[14]。輸卵管嵌頓的患者可能出現(xiàn)陰道分泌物增多、陰道出血、閉經(jīng)、繼發(fā)性痛經(jīng)加重和繼發(fā)性不孕等癥狀[12,15-16]。本例患者術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)宮底部穿孔，輸卵管傘部及部分壺腹部嵌頓入肌層，考慮哺乳期TCRA術(shù)中可能發(fā)生了子宮穿孔，穿孔位于宮底，輸卵管游離端進(jìn)行性嵌頓入子宮肌層中，出血量較少，故未及時(shí)發(fā)現(xiàn)。

子宮穿孔亦是放置宮內(nèi)節(jié)育器的嚴(yán)重并發(fā)癥之一，除上述穿孔癥狀外，宮內(nèi)節(jié)育器可異位于子宮外，在盆腹腔發(fā)生遷移，導(dǎo)致膀胱穿孔、腸穿孔、瘺管形成和盆腹腔內(nèi)粘連等表現(xiàn)[17]。此外，銅制節(jié)育器可引起盆腹腔的粘連，繼而形成腹痛、腸梗阻或不孕[18]。本例患者銅制宮內(nèi)節(jié)育器嵌頓于子宮肌層，部分已穿出漿膜層，因而導(dǎo)致腸管、左側(cè)輸卵管與子宮底后部局部致密粘連，與文獻(xiàn)描述相符。

2.3 子宮穿孔及臟器嵌頓、宮內(nèi)節(jié)育器異位的診斷影像學(xué)檢查有助于子宮穿孔、臟器嵌頓及宮內(nèi)節(jié)育器異位的診斷。超聲可作為首選檢查方法，可直觀地對(duì)子宮、附件及宮旁組織進(jìn)行檢查。子宮穿孔合并輸卵管嵌頓時(shí)，可表現(xiàn)為子宮壁內(nèi)低回聲管狀結(jié)構(gòu)[1]。本例患者超聲提示子宮后壁囊性無回聲，直徑1.9 cm，即提示輸卵管嵌頓，但因缺乏對(duì)此病癥的認(rèn)知，術(shù)前未做出明確診斷。超聲檢查可明確宮內(nèi)節(jié)育器異位的存在，有研究表明，超聲對(duì)于宮內(nèi)節(jié)育器嵌頓于子宮肌層的檢出率可達(dá)85.4%[19]。本例患者超聲提示宮底見節(jié)育器強(qiáng)回聲，上緣超越子宮漿膜層0.5 cm，與腹腔鏡術(shù)中探查情況相符。

宮腹腔鏡聯(lián)合手術(shù)可清晰顯示子宮穿孔部位及輸卵管嵌頓情況，是子宮穿孔合并輸卵管嵌頓診斷的金標(biāo)準(zhǔn)。宮腔鏡檢查可觀察到子宮肌壁缺損，并可看到突出的輸卵管纖毛部分，腹腔鏡檢查可證實(shí)輸卵管嵌頓于子宮肌壁破損中[20]。本例患者腹腔鏡探查見：輸卵管傘部及部分壺腹部嵌頓入肌層，故子宮穿孔及輸卵管嵌頓診斷明確。宮腔鏡探查見宮底致密瘢痕組織，未見輸卵管傘端結(jié)構(gòu)，考慮陳舊性破口處已被致密瘢痕組織覆蓋，故未探及。

2.4 子宮穿孔及臟器嵌頓、宮內(nèi)節(jié)育器異位的治療子宮穿孔合并臟器嵌頓，多采取宮腹腔鏡聯(lián)合手術(shù)進(jìn)行治療。先行宮腔鏡檢查，可以直觀地記錄宮腔、肌層和子宮內(nèi)膜情況，記錄出血類型；隨后的腹腔鏡手術(shù)用于明確診斷，修復(fù)損傷臟器，同時(shí)對(duì)子宮穿孔部位進(jìn)行縫合[1]。腹腔鏡手術(shù)也是最常用的取出異位的宮內(nèi)節(jié)育器的方法[21]。

當(dāng)嵌頓的臟器為輸卵管時(shí)，具體的手術(shù)方式取決于輸卵管的功能及患者的生育要求。若患者有生育要求，腹腔鏡手術(shù)時(shí)可將輸卵管從子宮肌壁中輕柔取出，并根據(jù)纖毛的情況，選擇性的行輸卵管成形術(shù)[22]。輸卵管嵌頓后，如患者無生育要求或發(fā)現(xiàn)嵌頓的輸卵管壞死時(shí)，需行嵌頓輸卵管切除術(shù)[11]。本例患者行宮腹腔鏡聯(lián)合手術(shù)，將嵌頓輸卵管及宮內(nèi)節(jié)育器自子宮肌層中取出，探查發(fā)現(xiàn)輸卵管傘端血供正常，無壞死表現(xiàn)，患者有生育要求，故輸卵管未予特殊處理。

2.5子宮穿孔與臟器嵌頓、宮內(nèi)節(jié)育器異位的預(yù)防宮腔鏡手術(shù)中發(fā)生子宮穿孔的原因與宮頸擴(kuò)張、術(shù)中機(jī)械性器械或能量器械的操作有關(guān)。術(shù)前陰道放置卡孕栓可有效擴(kuò)張宮頸，可減少因?qū)m頸擴(kuò)張帶來的子宮穿孔風(fēng)險(xiǎn)[23]。術(shù)前準(zhǔn)確且細(xì)致的陰道檢查，正確識(shí)別子宮的大小、位置及形態(tài)，對(duì)于預(yù)防子宮穿孔十分重要。此外，需盡量避免哺乳期行宮腔鏡手術(shù)[18]。本例患者的子宮穿孔考慮由TCRA手術(shù)導(dǎo)致，因此對(duì)于TCRA手術(shù)需要特別注意以下幾點(diǎn)：①對(duì)于中重度粘連的患者建議采用冷器械或針狀電極[24]。②TCRA手術(shù)前建議門診行宮腔鏡檢查明確宮腔形態(tài)及宮腔粘連的程度。③重度宮腔粘連的患者在TCRA手術(shù)時(shí)易形成假道，對(duì)假道的正確認(rèn)識(shí)及辨別，有助于減少子宮穿孔的形成[3]。④TCRA手術(shù)需要有經(jīng)驗(yàn)的醫(yī)師進(jìn)行，可以準(zhǔn)確把握切割的深度[25]。⑤宮內(nèi)節(jié)育器是預(yù)防TCRA術(shù)后預(yù)防再粘連形成的宮內(nèi)屏障治療方式之一，但不推薦使用T型含銅節(jié)育器，其表面積小、局部誘發(fā)炎癥且物理屏障效果欠佳[26]。

綜上，子宮穿孔是一種手術(shù)后嚴(yán)重并發(fā)癥，其預(yù)防十分重要，需從源頭上遏制子宮穿孔的發(fā)生，以期避免隨后發(fā)生的輸卵管等臟器的嵌頓。一旦可疑子宮穿孔合并臟器嵌頓，建議行超聲等影像學(xué)檢查，盡早發(fā)現(xiàn)并采取宮腹腔鏡聯(lián)合的方法手術(shù)治療，結(jié)合患者的生育要求及輸卵管的狀態(tài)，行輸卵管成形術(shù)或輸卵管切除術(shù)，并進(jìn)行穿孔的修補(bǔ)。