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    肝臟上皮樣血管內(nèi)皮瘤44例臨床病理觀(guān)察

    2022-02-01 03:39:46魏淑飛韓永良張盧舜侯英勇
    關(guān)鍵詞:手術(shù)

    魏淑飛,韓永良,張盧舜,侯英勇,紀(jì) 元

    肝臟上皮樣血管內(nèi)皮瘤(hepatic epithelioid hemangioendotheliom, HEHE)是一種罕見(jiàn)的血管內(nèi)皮源性腫瘤,其侵襲性介于血管瘤及血管肉瘤之間[1],根據(jù)病灶數(shù)量可分為單結(jié)節(jié)型及多結(jié)節(jié)型,發(fā)病率約為1/100萬(wàn)[2]。自1984年Ishak等[3]首次報(bào)道以來(lái),國(guó)內(nèi)外陸續(xù)見(jiàn)少宗病例或個(gè)案報(bào)道,少見(jiàn)大宗病例研究。本文收集復(fù)旦大學(xué)附屬中山醫(yī)院手術(shù)及穿刺活檢診斷的44例HEHE,分析其臨床特征、影像學(xué)、組織學(xué)特征、免疫表型、分子學(xué)改變、治療及預(yù)后,旨在提高臨床和病理醫(yī)師對(duì)其認(rèn)識(shí)水平。

    1 材料與方法

    1.1 臨床資料收集2014年9月~2021年7月復(fù)旦大學(xué)附屬中山醫(yī)院診斷且具有完整臨床資料的44例HEHE,包括臨床癥狀、標(biāo)本類(lèi)型、實(shí)驗(yàn)室檢查及影像學(xué)表現(xiàn)等,其中穿刺標(biāo)本28例,手術(shù)標(biāo)本16例,男性19例,女性25例,年齡26~77歲。

    1.2 試劑所用抗體CD34、CD31、FⅧRAg、FLI-1、ERG、CK7,S-100、ARG1、CD163、CD68、Heppar、S-100p、CD10、desmin、VEGF3、VEGF2、VEGF、CD56、VEGFR、VEGFR1、VEGFR2、VEGFR3、CAM5.2、AFP、CDX2、CK20、HMB-45等及二抗均購(gòu)自北京中杉金橋公司,CAMTA1、YAP1及TFE3檢測(cè)探針購(gòu)自廣州安必平公司。

    1.3 方法所有穿刺標(biāo)本及手術(shù)切除標(biāo)本均經(jīng)10%中性福爾馬林充分固定,常規(guī)取材,脫水,包埋及切片,分別行HE及免疫組化染色。免疫組化染色采用EnVision法,在Bondmax自動(dòng)免疫組化儀上進(jìn)行,CAMTA1、YAP1及TFE3 FISH檢測(cè)具體操作步驟嚴(yán)格按試劑盒說(shuō)明書(shū)進(jìn)行。

    2 結(jié)果

    2.1 臨床特征44例患者中,男性19例,女性25例,男女比為1 ∶1.3,年齡26~77歲,中位年齡51歲,平均50.5歲。臨床多無(wú)癥狀,66%(29/44)患者為體檢發(fā)現(xiàn)肝占位,34%(15/44)患者出現(xiàn)腹痛、上腹不適、下肢水腫等癥狀。43例有實(shí)驗(yàn)室血清AST及ALT檢查結(jié)果,其中AST升高(>40 U/L)10例,ALT升高(>40 U/L)12例,AST及ALT同時(shí)升高8例;39例行血清AFP檢測(cè),結(jié)果均正常;所有患者血清HBsAg均為陰性。

    2.2 影像學(xué)特征20例行MRI檢查示:肝臟內(nèi)見(jiàn)單個(gè)(5例)或多枚(15例)大小不等結(jié)節(jié)狀異常信號(hào)(圖1、2),邊界較清楚或稍不規(guī)則,動(dòng)態(tài)增強(qiáng)病變邊緣向內(nèi)部環(huán)狀強(qiáng)化或呈不均勻輕~中度強(qiáng)化,門(mén)脈期及延遲期持續(xù)強(qiáng)化。20例PET/CT示:肝臟實(shí)質(zhì)單灶(4例)或多灶糖代謝異常增高(16例)的低密度影,平均CT值30.0~92.6 HU。1例超聲顯示:肝臟內(nèi)見(jiàn)單個(gè)低回聲團(tuán)塊影,內(nèi)可見(jiàn)點(diǎn)狀及短線(xiàn)狀彩色血流信號(hào)。3例增強(qiáng)CT示:肝臟表面凹凸不平,肝實(shí)質(zhì)密度不均勻,增強(qiáng)后肝實(shí)質(zhì)密度呈“地圖樣強(qiáng)化”,肝外周帶強(qiáng)化程度減低,見(jiàn)片狀低密度區(qū),邊緣顯示不清。44例中單結(jié)節(jié)型10例(23%),多結(jié)節(jié)型34例(77%)。

    ①②

    2.3 眼觀(guān)16例手術(shù)標(biāo)本中2例為單純腫物切除標(biāo)本,14例為部分肝臟及腫物切除標(biāo)本,腫物個(gè)數(shù)最多26枚,腫物最大徑0.5~11 cm,15例切面灰白色,質(zhì)中~硬,其中2例部分區(qū)域見(jiàn)出血灶,1例切面灰紅色呈海綿狀,邊界較清。28例穿刺標(biāo)本,灰白色條索狀組織1~3條,其中1條4例,2條17例,3條7例,長(zhǎng)0.3~2 cm,直徑0.1 cm。

    2.4 鏡檢手術(shù)標(biāo)本低倍鏡下腫瘤細(xì)胞呈多結(jié)節(jié)狀排列,結(jié)節(jié)周?chē)?xì)胞排列致密,中央?yún)^(qū)間質(zhì)嗜伊紅色,腫瘤細(xì)胞較稀疏(圖3),局灶出血及黏液變性。腫瘤細(xì)胞形態(tài)多樣,細(xì)胞邊界不清,可呈梭形、胖梭形、卵圓形、圓形或印戒樣,細(xì)胞核稍增大,染色質(zhì)細(xì)膩,核膜不規(guī)則,部分可見(jiàn)小核仁,病理性核分裂象少見(jiàn)(<2個(gè)/10 HPF)。腫瘤細(xì)胞呈條索狀、團(tuán)片狀、腺管狀或單個(gè)細(xì)胞散在排列,部分胞質(zhì)內(nèi)見(jiàn)空泡,可見(jiàn)單個(gè)細(xì)胞的原始血管形成,內(nèi)含紅細(xì)胞(圖4)。個(gè)別病例可見(jiàn)腫瘤性壞死(圖5)。腫瘤邊界不清,向周?chē)谓M織浸潤(rùn)性生長(zhǎng),臨近腫瘤周?chē)螀R管區(qū)血管內(nèi)可見(jiàn)腫瘤細(xì)胞浸潤(rùn)。穿刺標(biāo)本缺少結(jié)節(jié)狀特征,但可見(jiàn)疏松區(qū)及致密區(qū)交替排列,部分可見(jiàn)內(nèi)含紅細(xì)胞的原始血管形成。

    2.5 免疫表型腫瘤細(xì)胞至少表達(dá)CD34(43/43)(圖6)、CD31(39/40)、FⅧRAg(26/28)、FLI-1(27/27)、ERG(26/28)中兩種以上血管源性標(biāo)記,另20%(8/40)病例CK7彌漫陽(yáng)性(圖7)。S-100、ARG1、CD163、CD68、Heppar、S-100p、CD10、desmin、VEGF3、VEGF2、VEGF、CD56、VEGFR、VEGFR1、VEGFR2、VEGFR3、CAM5.2、AFP、CDX2、CK20、HMB-45等均陰性,Ki-67增殖指數(shù)為3%~30%。

    2.6 FISH檢測(cè)25例檢測(cè)CAMTA1斷裂基因,12例顯示>15%的腫瘤細(xì)胞紅綠信號(hào)分離,結(jié)果陽(yáng)性(圖8),12例結(jié)果陰性,1例可疑陽(yáng)性。13例行YAP1斷裂基因檢測(cè),結(jié)果均陰性。12例行TFE3斷裂基因檢測(cè),結(jié)果為陰性。1例行NTRK1及ALK基因檢測(cè),結(jié)果陰性。

    2.7 治療及隨訪(fǎng)15例因腫瘤范圍及個(gè)人身體原因僅行穿刺活檢術(shù),未行特殊治療,11例行單純性手術(shù)治療,10例行肝動(dòng)脈化療栓塞術(shù)(transhepatic arterial chemotherapy and embolization, TACE),3例行手術(shù)+射頻消融,2例行手術(shù)+TACE,1例行化療+TACE,2例僅行化療。44例中28例獲得隨訪(fǎng),其中單結(jié)節(jié)病例6例,4例無(wú)瘤生存,2例復(fù)發(fā);多結(jié)節(jié)型病例22例,其中有3例行手術(shù)治療患者無(wú)瘤生存,提示行手術(shù)治療患者預(yù)后相對(duì)較好。2例患者分別于確診后12及38個(gè)月后行肝臟移植,均在移植后12個(gè)月出現(xiàn)肝內(nèi)復(fù)發(fā)或骨轉(zhuǎn)移。

    3 討論

    3.1 臨床及影像學(xué)特征上皮樣血管內(nèi)皮瘤(epithelioid hemangioendothelioma, EHE)是起源于血管內(nèi)皮的低度惡性腫瘤,發(fā)病率約為1/100萬(wàn)[4],可發(fā)生于身體任何部位,如肝、肺、胸腺、胰腺、皮膚及骨等[5-10],其中約65%發(fā)生于肝臟[4]。HEHE的發(fā)病機(jī)制尚不清楚,男性較女性多見(jiàn),并且與丙肝及乙肝有關(guān)[11-12]。本組病例女性患者稍多于男性,男女比約1 ∶1.3,并且所有病例均無(wú)乙肝及丙肝病史,與文獻(xiàn)報(bào)道部分相符。HEHE影像學(xué)多表現(xiàn)為結(jié)節(jié)狀低密度影,周邊表現(xiàn)為早期環(huán)形強(qiáng)化,隨后出現(xiàn)晚期高信號(hào)中心及低信號(hào)周邊,可能是HEHE的重要診斷特征,然而這些特征在肝細(xì)胞肝癌中有時(shí)也會(huì)出現(xiàn),所以大部分患者術(shù)前影像學(xué)診斷為原發(fā)性或轉(zhuǎn)移性肝細(xì)胞肝癌[13],本研究與文獻(xiàn)報(bào)道相符。

    ③④⑤⑥⑦⑧

    3.2 病理學(xué)特征典型HEHE的組織學(xué)特征:腫瘤呈多結(jié)節(jié)狀生長(zhǎng),腫瘤細(xì)胞呈上皮樣,單個(gè)散在或呈條索狀、巢片狀排列,腫瘤細(xì)胞呈梭形、胖梭形、圓形、橢圓形或印戒樣,間質(zhì)嗜伊紅色或呈黏液樣。部分可見(jiàn)單個(gè)細(xì)胞的原始血管形成,內(nèi)見(jiàn)紅細(xì)胞。李卓等[14]報(bào)道18例HEHE,手術(shù)切除標(biāo)本低倍鏡下均呈結(jié)節(jié)狀,并且所有手術(shù)標(biāo)本及穿刺標(biāo)本均含有嗜酸性為主的間質(zhì)成分和原始血管腔結(jié)構(gòu)。本組44例均見(jiàn)嗜伊紅或黏液樣間質(zhì),并且不同比例的出現(xiàn)單個(gè)細(xì)胞形成的原始血管腔結(jié)構(gòu),內(nèi)見(jiàn)紅細(xì)胞。因此,嗜伊紅的間質(zhì)及原始血管腔形成是診斷HEHE的特征性組織學(xué)結(jié)構(gòu)。

    3.3 免疫表型HEHE免疫組化表達(dá)CD31、CD34等血管相關(guān)標(biāo)記。文獻(xiàn)報(bào)道在肝臟血管源性惡性腫瘤中ERG、FLI-1、CD34、CD31、FⅧRAg的陽(yáng)性率分別為100%、96.8%、87.3%、81%及41.3%,ERG的特異性最高為96.8%[15]。本組結(jié)果顯示:ERG、FLI-1、CD34、CD31、FⅧRAg的陽(yáng)性率分別為93%、100%、100%、98%及93%,CD34及FLI-1的敏感性最高。鐘嵐等[16]報(bào)道9例HEHE,4例行CK7檢測(cè),其中1例彌漫陽(yáng)性;丁麗等[17]報(bào)道9例HEHE中1例CK7陽(yáng)性;本組有20%的病例CK7彌漫一致陽(yáng)性,雖其陽(yáng)性強(qiáng)度較周?chē)D懝苌匀?,但其背景干凈,為明確的彌漫陽(yáng)性,因此HEHE中有10%~20%病例CK7可彌漫陽(yáng)性。

    3.4 分子遺傳學(xué)改變約90%的HEHE存在WWTR1-CAMTA1基因易位,極少病例存在YAP1-TFE3基因融合。伴有YAP1-TFE3基因融合的病例組織學(xué)表現(xiàn)出明顯的血管形成,由大量空泡狀胞質(zhì)的細(xì)胞組成,缺乏典型HEHE所特有的黏液軟骨樣基質(zhì),且伴有YAP1-TFE3基因融合的病例生存期更長(zhǎng)[18-19]。李卓等[14]認(rèn)為HEHE可分為伴WWTR1-CAMTA1基因易位的Ⅰ型(約占90%)和伴YAP1-TFE3基因融合的Ⅱ型(約占10%)。本組25例行CAMTA1基因檢查,僅12例(48%)存在CAMTA1基因斷裂,1例可疑陽(yáng)性,未檢測(cè)到Y(jié)AP1及TFE3基因斷裂。與文獻(xiàn)報(bào)道不符,可能與病例數(shù)較少有關(guān)。若按李卓等的分型方法,既無(wú)WWTR1-CAMTA1基因易位,又無(wú)YAP1-TFE3基因融合的病例則歸為無(wú)法分型。因伴有YAP1-TFE3基因融合的病例預(yù)后相對(duì)較好,所以作者認(rèn)為應(yīng)將其單獨(dú)提出。

    3.5 鑒別診斷HEHE需與肝原發(fā)性及繼發(fā)性腫瘤相鑒別:(1)血管肉瘤:特別是上皮樣血管肉瘤與HEHE免疫表型無(wú)差異,難以鑒別,兩者均可出現(xiàn)出血、壞死及腫瘤細(xì)胞異型性。但血管肉瘤好發(fā)于60歲以上老年人,惡性程度更高,容易發(fā)生肝外轉(zhuǎn)移,腫瘤性壞死及腫瘤細(xì)胞異型更明顯,核分裂象易見(jiàn),缺少硬化及黏液樣變的間質(zhì)。(2)低分化膽管細(xì)胞癌:腫瘤細(xì)胞呈腺管或條索狀排列,異型性明顯,間質(zhì)纖維組織增生或膠原化,無(wú)單個(gè)細(xì)胞形成的原始管腔,腫瘤細(xì)胞表達(dá)CK7、CK19、MUC-1、MUC-2等上皮標(biāo)記,不表達(dá)血管標(biāo)記。(3)轉(zhuǎn)移性低分化腺癌:HEHE中散在分布含有空泡細(xì)胞或呈巢排列的上皮樣細(xì)胞需與轉(zhuǎn)移性低分化癌鑒別,特別是胃腸道及肺源性腺癌,轉(zhuǎn)移癌表達(dá)上皮標(biāo)記,不表達(dá)CD34、CD31等血管標(biāo)記。(4)肝細(xì)胞肝癌:部分HEHE中出現(xiàn)較多空泡狀細(xì)胞呈片狀排列,形態(tài)類(lèi)似于富含脂質(zhì)的肝細(xì)胞肝癌。肝細(xì)胞肝癌患者常有肝炎病史,血清AFP常升高,而HEHE血清AFP通常正常。肝細(xì)胞肝癌腫瘤細(xì)胞呈嗜酸性,免疫組化表達(dá)Happar、GS、HSP70等肝細(xì)胞標(biāo)記,而CD31、CD34等血管標(biāo)記只在血竇表達(dá),腫瘤細(xì)胞陰性。

    3.6 治療及預(yù)后手術(shù)是HEHE的主要治療方式[20-21]。有研究顯示,對(duì)于無(wú)法行手術(shù)切除的病例,肝移植可能是HEHE的一個(gè)預(yù)后較好的治療方式[22],但本組中2例患者進(jìn)行肝移植,均在移植后1年復(fù)發(fā),這可能與肝移植時(shí)存在膽道疾病有關(guān)。對(duì)于有肝外轉(zhuǎn)移的患者,化療也是一個(gè)可選擇的治療方式[23]。

    總之,HEHE罕見(jiàn),診斷需影像學(xué)結(jié)合組織學(xué)。雖為低度惡性腫瘤,但其預(yù)后差異較大,與腫瘤數(shù)量、大小、受累肝葉以及有無(wú)肝外膽道疾病有關(guān)。目前,單個(gè)腫瘤早期診斷、早期手術(shù)切除病灶可提高無(wú)瘤生存率。

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