78例兒童及青少年女性附件扭轉(zhuǎn)病例臨床病理特點(diǎn)分析

劉倩，周慧梅，曹冬焱，楊佳欣，沈鏗，郎景和

(中國(guó)醫(yī)學(xué)科學(xué)院 北京協(xié)和醫(yī)學(xué)院 北京協(xié)和醫(yī)院,國(guó)家婦產(chǎn)疾病臨床研究中心，北京 100730)

卵巢腫瘤的發(fā)病率隨著年齡的增長(zhǎng)而增加，1歲時(shí)發(fā)病率為0.43/10萬(wàn)，35歲時(shí)發(fā)病率為152/10萬(wàn)[1]。而且兒童及青春期患者卵巢疾病的臨床表現(xiàn)和結(jié)果與成人不同，需要不同的診斷和管理方法[2-3]。兒童及青春期女性常規(guī)婦科檢查在國(guó)內(nèi)尚未普及，附件區(qū)包塊患兒多以急、慢性腹痛起病就診，這是否意味著包塊發(fā)生了急性并發(fā)癥，如蒂部扭轉(zhuǎn)？患者是否具有急診手術(shù)探查指征？這些問(wèn)題有待進(jìn)一步明確。本文對(duì)兒童及青少年女性附件扭轉(zhuǎn)的臨床及病理特點(diǎn)進(jìn)行分析，為及時(shí)進(jìn)行臨床干預(yù)提供依據(jù)。

資料與方法

一、研究對(duì)象

北京協(xié)和醫(yī)院婦產(chǎn)科于2012年8月至2020年3月收治的附件扭轉(zhuǎn)的兒童及青少年女性患者。

納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)年齡≤19歲女性患者；(2)盆腔包塊合并腹痛；(3)行手術(shù)治療，無(wú)手術(shù)禁忌，并簽署知情同意書(shū)；(4)手術(shù)探查證實(shí)為附件扭轉(zhuǎn)。

排除標(biāo)準(zhǔn)：(1)病史資料不全；(2)手術(shù)探查非附件扭轉(zhuǎn)。

根據(jù)上述標(biāo)準(zhǔn)，本研究共納入78例，并根據(jù)手術(shù)探查時(shí)扭轉(zhuǎn)的附件是否發(fā)生缺血壞死將患者分為壞死組(n=23)及未壞死組(n=55)?；颊吆Y查流程圖見(jiàn)圖1。

圖1 患者篩查流程圖

二、分析指標(biāo)

詳細(xì)記錄：患者基本信息、腹痛特點(diǎn)、臨床表現(xiàn)、輔助檢查、手術(shù)方式、術(shù)中所見(jiàn)、病理結(jié)果。

三、統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

結(jié) 果

一、基本信息

附件區(qū)包塊合并腹痛患者264例，其中接受手術(shù)治療者212例，手術(shù)證實(shí)為附件扭轉(zhuǎn)患者78例，附件扭轉(zhuǎn)發(fā)生率為36.8%(78/212)，其中92.3%(72/78)腫物扭轉(zhuǎn)、3.8%(3/78)卵巢扭轉(zhuǎn)、3.8%(3/78)輸卵管扭轉(zhuǎn)。患者平均年齡(14.0±3.8)歲。76.9%(60/78)患者月經(jīng)初潮。88.5%(69/78)患者腹痛急性起病，97.4%(76/78)患者為急性疼痛(疼痛病程小于3個(gè)月)，就診至進(jìn)行手術(shù)治療的間隔中位時(shí)長(zhǎng)為24.5 h(8 h，5個(gè)月)。50例患者從腹痛癥狀開(kāi)始至進(jìn)行手術(shù)的時(shí)間間隔≤72 h，28例患者的時(shí)間間隔>72 h。30.8%(24/78)患者疼痛定位不明確，表現(xiàn)為全腹痛或放射性疼痛。43.6%(34/78)患者伴隨惡心和嘔吐，6.4%(5/78)僅伴惡心，2.6%(2/78)伴發(fā)熱。

二、術(shù)前評(píng)估

78例患者術(shù)前均行超聲檢查，其中70例表現(xiàn)為單純囊腫回聲，6例表現(xiàn)為復(fù)雜回聲，2例為實(shí)性回聲。10例患者進(jìn)一步行電子計(jì)算機(jī)掃描(CT)或核磁共振成像(MRI)檢查。31例患者術(shù)前行相關(guān)腫瘤標(biāo)記物檢查，其中27例腫瘤標(biāo)記物陰性，3例患者糖類抗原125(CA125)和/或糖類抗原199(CA199)輕度升高，1例患者甲胎蛋白(AFP)顯著升高。

三、手術(shù)情況及術(shù)后病理結(jié)果

88.5%(69/78)患者行腹腔鏡手術(shù)，11.5%(9/78)行開(kāi)腹手術(shù)。93.6%(73/78)的患者術(shù)后病理為良性病變，惡性腫瘤5例，僅占6.4%。扭轉(zhuǎn)發(fā)生在右側(cè)43例(55.1%)，左側(cè)33例(42.3%)，囊腫為雙側(cè)且其中一側(cè)發(fā)生扭轉(zhuǎn)2例(2.6%)。

78例患者中有72例患者存在附件區(qū)包塊，附件包塊平均直徑(8.7±3.1)cm，其中97.2%(70/72)包塊直徑大于5 cm。平均扭轉(zhuǎn)度數(shù)為(653.2±419.9)度。

62.8%(49/78)行保留卵巢的囊腫剔除術(shù)，30.8%(24/78)行附件切除術(shù)(其中23例因缺血壞死行附件切除，1例因病理提示性索間質(zhì)腫瘤行附件切除)，3.8%(3/78)行輸卵管切除術(shù)，2.6%(2/78)行患側(cè)附件切除+可疑部位活檢，其中惡性腫瘤術(shù)中均行仔細(xì)探查，處理原發(fā)病灶，探查無(wú)肉眼可見(jiàn)的疑轉(zhuǎn)移病灶(表1)。

最常見(jiàn)的病理類型為成熟畸胎瘤29.5%(23/78)和單純性囊腫25.6%(20/78)，余下依次為卵巢旁囊腫15.4%(12/78)、黃體囊腫6.4%(5/78)、漿液性/粘液性囊腺瘤5.1%(4/78)、子宮內(nèi)膜異位囊腫3.8%(3/78)、卵巢增大并發(fā)生扭轉(zhuǎn)3.8%(3/78)、輸卵管扭轉(zhuǎn)3.8%(3/78)、惡性生殖細(xì)胞腫瘤3.8%(3/78，未成熟畸胎瘤2例，無(wú)性細(xì)胞瘤1例)，性索間質(zhì)細(xì)胞腫瘤2.6%(2/78，2例均為顆粒細(xì)胞瘤)(表1)。

表1 患者的病理結(jié)果及手術(shù)方式

四、壞死組和未壞死組基本情況比較

壞死組均行患側(cè)附件切除手術(shù)。比較壞死組與未壞死組相關(guān)指標(biāo)，結(jié)果發(fā)現(xiàn)兩組患者月經(jīng)初潮例數(shù)有顯著差異(P=0.03)，而兩組患者年齡、疼痛特點(diǎn)(疼痛是否持續(xù)大于72 h、疼痛是否急性起病、疼痛病程、疼痛定位)、包塊大小、扭轉(zhuǎn)度數(shù)、包塊側(cè)別等方面無(wú)顯著差異(P>0.05)(表2)。

表2 疾病基本特征在兩組患者間的比較[(-±s)，n]

五、壞死相關(guān)的各因素分析

以扭轉(zhuǎn)后是否發(fā)生壞死為因變量，將年齡、月經(jīng)初潮、疼痛特點(diǎn)、腫瘤大小、扭轉(zhuǎn)度數(shù)、腫瘤側(cè)別、手術(shù)方式、手術(shù)途徑、病理結(jié)果等因素分別進(jìn)行Logistic回歸單因素分析，結(jié)果提示年齡、月經(jīng)初潮、腫瘤大小、手術(shù)方式、手術(shù)途徑與扭轉(zhuǎn)后壞死相關(guān)(P<0.05)。進(jìn)一步行多因素分析提示月經(jīng)初潮、腫瘤大小、手術(shù)方式、手術(shù)途徑均不能被納入模型，僅年齡被納入模型中，且與壞死無(wú)相關(guān)性(P>0.05)(表3)。

表3 扭轉(zhuǎn)后壞死相關(guān)因素Logistic回歸分析

討 論

附件扭轉(zhuǎn)是婦科常見(jiàn)的急腹癥之一，在婦女人群中隨時(shí)可能發(fā)生。其中育齡婦女發(fā)病率最高，其次是兒童和青少年[4]，嬰兒及兒童期的發(fā)病率僅為15%[5-6]。因扭轉(zhuǎn)通常在有癥狀的患者接受手術(shù)時(shí)才被發(fā)現(xiàn)，故在無(wú)癥狀的卵巢腫塊患者中，很難確定扭轉(zhuǎn)的確切風(fēng)險(xiǎn)。本研究結(jié)果顯示附件包塊伴腹痛患者中，附件扭轉(zhuǎn)的概率為36.8%。附件扭轉(zhuǎn)以同時(shí)發(fā)生卵巢和輸卵管扭轉(zhuǎn)最為常見(jiàn)，通常為單側(cè)，本研究中此種扭轉(zhuǎn)占所有扭轉(zhuǎn)患者的比例為92.3%，亦可表現(xiàn)為單發(fā)卵巢或輸卵管扭轉(zhuǎn)。有文獻(xiàn)報(bào)道僅卵巢扭轉(zhuǎn)而無(wú)卵巢囊腫的青少年病例比例可高達(dá)46%[7]，而本研究中卵巢扭轉(zhuǎn)與輸卵管扭轉(zhuǎn)各占3.8%。

腫瘤大小及病理類型可能是發(fā)生扭轉(zhuǎn)的重要影響因素。3篇回顧性綜述發(fā)現(xiàn)，80%以上的卵巢扭轉(zhuǎn)發(fā)生在卵巢體積>5 cm(未合并卵巢囊腫)時(shí)[8-10]。最常見(jiàn)的組織學(xué)類型為良性出血性囊腫、成熟畸胎瘤和漿液性囊腺瘤，而惡性腫瘤較少發(fā)生扭轉(zhuǎn)(<2%)[8]。本文數(shù)據(jù)中包塊平均直徑為(8.7±3.1)cm，其中包塊>5 cm的患者占97.2%。卵巢惡性腫瘤占兒童及青少年附件扭轉(zhuǎn)病例的6.4%；最常見(jiàn)的病理類型為成熟畸胎瘤囊腫，占29.5%，均與文獻(xiàn)報(bào)道數(shù)據(jù)相符。扭轉(zhuǎn)的原因可能與包塊質(zhì)量及重心、兒童及青春期發(fā)育過(guò)程中輸卵管及韌帶相對(duì)狹長(zhǎng)等有關(guān)[11-12]。

小兒急腹癥中附件扭轉(zhuǎn)僅占2.7%，附件扭轉(zhuǎn)并不是小兒急性腹痛的主要鑒別診斷[13]。但如若合并附件區(qū)包塊的兒童及青少年患者一旦出現(xiàn)急腹癥，必須考慮是否發(fā)生了包塊的急性并發(fā)癥，如扭轉(zhuǎn)及破裂[14-15]。發(fā)生急性并發(fā)癥時(shí)腹痛可能呈間斷性但反復(fù)發(fā)生，常伴惡心、嘔吐[16]。我們建議醫(yī)生在檢查患有急性腹痛的患者時(shí)，決不能忽略附件扭轉(zhuǎn)的診斷。在本研究的78例患者中，69例(88.5%)患者以急性疼痛起?。?7例(98.7%)患者疼痛表現(xiàn)為急性疼痛(疼痛<3月)，73例(93.6%)患者疼痛不能自行緩解或反復(fù)發(fā)生。國(guó)內(nèi)兒童及青少年女性尚未普及常規(guī)婦科檢查，絕大部分患者因腹痛癥狀就診，結(jié)合患者疼痛的特點(diǎn)，應(yīng)高度警惕附件包塊可能，一旦發(fā)現(xiàn)附件包塊，結(jié)合查體結(jié)果應(yīng)高度懷疑附件包塊扭轉(zhuǎn)、破裂等急性并發(fā)癥的可能性，積極進(jìn)行手術(shù)探查。本研究中患者癥狀出現(xiàn)至手術(shù)時(shí)間平均126 h。這提示一方面我們應(yīng)適當(dāng)提前兒童及青春期女性常規(guī)婦科檢查的時(shí)間，盡早發(fā)現(xiàn)附件包塊，經(jīng)評(píng)估確定為病理性包塊后積極進(jìn)行干預(yù)；另一方面，分析發(fā)現(xiàn)時(shí)間延誤主要發(fā)生在癥狀出現(xiàn)至就診時(shí)間，提示廣大患者及家長(zhǎng)，在患者出現(xiàn)癥狀后應(yīng)盡快就診，從而減少患者被延誤治療的可能。

為了盡可能挽救卵巢，應(yīng)積極行急診手術(shù)探查，手術(shù)途徑首選腹腔鏡探查。如果影像學(xué)評(píng)估不能排除惡性腫瘤的可能，可以延遲卵巢切除。附件扭轉(zhuǎn)發(fā)生壞死的病例最常見(jiàn)的病理類型為良性病變，如成熟的囊性畸胎瘤、粘液性和漿液性囊腺瘤[15]。本研究中，93.6%的患者術(shù)后病理為良性病變，惡性腫瘤僅5例(占6.4%)，提示兒童和青少年附件扭轉(zhuǎn)中惡性腫瘤的可能性較低。惡性腫瘤的治療以切除患側(cè)附件為主要手術(shù)方式，故即便發(fā)生扭轉(zhuǎn)，不會(huì)因時(shí)間延誤增加切除卵巢的機(jī)會(huì)。所以，需對(duì)可疑病變?yōu)閻盒缘幕颊哌M(jìn)行全面評(píng)估，謹(jǐn)慎選擇手術(shù)途徑及方式。本研究中發(fā)生缺血壞死23例(29.5%)，均行患側(cè)附件切除，發(fā)生壞死的患者疼痛特點(diǎn)與未發(fā)生壞死者無(wú)顯著差異，這表明可能無(wú)法根據(jù)疼痛特點(diǎn)確定是否發(fā)生缺血壞死。發(fā)生壞死的病例扭轉(zhuǎn)度數(shù)大于未發(fā)生壞死者，且疼痛持續(xù)大于72 h患者比例高，但兩者并無(wú)顯著差異。可以推測(cè)是否發(fā)生壞死可能與包塊扭轉(zhuǎn)度數(shù)及扭轉(zhuǎn)持續(xù)時(shí)間有關(guān)，但尚需進(jìn)一步擴(kuò)大樣本量，完善評(píng)估信息。