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    伴持久性色素斑塊的成人Still病一例

    2021-05-19 07:53:18王廷廷張寧寧衛(wèi)艷萍
    實用皮膚病學雜志 2021年2期
    關鍵詞:持久性色素皮損

    王廷廷, 張寧寧,衛(wèi)艷萍

    臨床資料

    患者,男,56 歲。因反復高熱,胸腹部持久性色素斑塊伴瘙癢7 個月,于2019 年10 月24 日就診。7 個月前,患者無明顯誘因出現(xiàn)間歇性高熱(體溫38.6 ~40.0℃),自行服用退熱藥物(具體不詳)后體溫可降至正常。發(fā)熱過程中胸部、腹部出現(xiàn)對稱性紅斑、丘疹伴劇烈瘙癢,熱退后皮損不消失、瘙癢癥狀無明顯緩解。曾于當?shù)蒯t(yī)院給予頭孢類抗生素、復方甘草酸苷及抗組胺藥物治療,體溫未降至正常,皮損不消退?;颊咦园l(fā)病以來,無乏力,無咽痛、流涕、咳嗽,無肌肉酸痛,無關節(jié)疼痛等癥狀。既往體健。體格檢查:體溫40℃,一般情況可,雙側(cè)腋窩觸及多發(fā)增大淋巴結(jié),質(zhì)硬,無壓痛,活動度可,余系統(tǒng)檢查未見明顯異常。皮膚科情況:胸腹部見略對稱分布的大面積色素沉著性苔蘚樣斑塊(圖1)。實驗室及輔助檢查:血常規(guī) 白細胞計數(shù)11.10×109/L[正常值(4 ~10)×109],血紅蛋白91.0 g/L(120 ~160 g/L),中性粒細胞百分數(shù)81%(50% ~70%);肝功能 丙氨酸氨基轉(zhuǎn)氨酶47 U/L(0 ~40 U/L),天冬氨酸氨基轉(zhuǎn)氨酶57 U/L(0 ~33 U/L);C 反應蛋白(CRP)30.22 mg/L(5 ~10 mg/L);紅細胞動態(tài)沉降率(ESR)59 mm/h(0 ~15 mm/h);抗核抗體陰性;類風濕因子陰性;血清鐵蛋白(SF)1 444 μg/ml(15 ~200 μg/ml);多次血培養(yǎng)陰性;軍團菌、支原體、病毒系列均陰性。胸部計算機斷層掃描示雙側(cè)腋窩多發(fā)增大淋巴結(jié)。胸部斑塊組織病理示:表皮角化過度伴角化不全,棘層輕度肥厚,棘層上部散在角化不良細胞,真皮淺層可見嗜色素細胞及色素顆粒(圖2)。診斷:伴持久性色素斑塊的成人Still 病。治療:甲潑尼龍琥珀酸鈉60 mg,泮托拉唑鈉40 mg,復方甘草酸苷160 mg 每日1 次靜脈滴注;沙利度胺50 mg 每日1 次、雷公藤多苷20 mg 每日 2次、枸地氯雷他定8.8 mg 每日1 次口服,同時外用復方氟米松軟膏每日2 次。治療1 周后,體溫降至正常,皮損變薄,留有色素沉著斑片,好轉(zhuǎn)出院,截止發(fā)稿時目前仍在隨訪中。

    圖1 伴持久性色素斑塊的成人Still病患者胸腹部皮損

    圖2 伴持久性色素斑塊的成人Still病患者皮損組織病理(HE染色)

    討論

    成人 Still ?。╝dult onset Still's disease,AOSD)是一種發(fā)病率低且病因未明的系統(tǒng)性炎性反應性疾病。 AOSD 的主要表現(xiàn)為發(fā)熱、皮損、咽痛和關節(jié)痛,臨床表現(xiàn)及預后差異性大[1]。AOSD 診斷至今沒有公認的統(tǒng)一標準,王臻等[2]通過對1992 年日本Yamaguchi 標 準、1986 年Calabro 標 準、1987 年 美國風濕病學會(American Rheumatology Association,ARA) 標 準 和1987 年Cush 標 準 這4 套 診 斷 標 準進行臨床比較,認為日本 Yamaguchi 標準具有很高的特異度和敏感度,用于目前臨床診斷比較合適。Yamaguchi 標準的主要指標包括:①發(fā)熱>39℃,并持續(xù)1 周以上;②關節(jié)痛持續(xù)2 周以上;③典型皮損;④白細胞>10.0×109/L(中性粒細胞>80%)。次要指標包括:①咽痛;②淋巴結(jié)增大和(或)脾大;③肝功能異常;④類風濕因子和抗核抗體陰性。以上診斷指標符合 5 項或以上,其中主要指標必須2 項或以上并排除感染性疾病、惡性腫瘤及其他結(jié)締組織病可做出診斷。本例患者7 個月來反復高熱,胸腹部持久性色素性斑塊,血常規(guī)中白細胞>10.0×109/L(中性粒細胞>80%),胸部CT 示:雙側(cè)腋窩多發(fā)增大淋巴結(jié),肝功能:轉(zhuǎn)氨酶升高,類風濕因子及抗核抗體陰性,符合Yamaguchi 標準2 項主要指標和3 項次要指標。結(jié)合患者體格檢查及實驗室檢查結(jié)果,可排除感染性疾病、惡性腫瘤及其他結(jié)締組織病,AOSD診斷明確。有研究表明,AOSD 通常伴隨急性炎癥指標的異常,如CRP、ESR 及SF 升高等[3]。另有研究發(fā)現(xiàn)SF 升高可作為診斷AOSD 的一個有意義的指標,能提高診斷標準的敏感性和特異性[4]。本例患者CRP、ESR、SF 均升高,這些實驗室檢查更支持該疾病的診斷。

    AOSD 是一種罕見的自身炎癥性疾病,臨床表現(xiàn)包括多種癥狀和體征[5]。其中典型皮損為隨發(fā)熱出現(xiàn)的紅色斑丘疹,不伴有瘙癢,熱退后皮損消失不留痕跡。國內(nèi)經(jīng)典AOSD 報道較多,但表現(xiàn)為持久性色素斑塊者少見。近年來,越來越多的外文文獻報道了AOSD 中的非典型皮損[6],認識到這種臨床變異對于早期診斷AOSD 至關重要。目前有文獻證實,AOSD 可能與多種實體瘤和血液惡性腫瘤相關,最常見的是乳腺癌和淋巴瘤[7],這提示對初步診斷為AOSD 的患者應進行遲發(fā)性惡性腫瘤的篩查和隨訪。

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