兒童馬蹄足外架矯正后踝關(guān)節(jié)功能的影響因素分析

楊征 段芳芳 閆桂森 周達(dá)飛 姜宇

外固定架治療馬蹄足是已經(jīng)被反復(fù)驗(yàn)證的經(jīng)典技術(shù)，在僵硬、畸形嚴(yán)重的兒童馬蹄足患兒中有著切實(shí)有效的應(yīng)用價(jià)值。關(guān)于馬蹄足治療的結(jié)果，可以從外觀形態(tài)、功能和影像學(xué)等方面進(jìn)行評(píng)價(jià)[1]。其中踝關(guān)節(jié)的功能是重要的一個(gè)環(huán)節(jié)，僵硬的踝關(guān)節(jié)會(huì)明顯影響患兒的生活質(zhì)量，引起關(guān)節(jié)退變和疼痛，筆者將外架矯正后的功能情況作為研究對(duì)象。在大量的臨床實(shí)踐中發(fā)現(xiàn)，Ilizarov 外架治療馬蹄足可以得到畸形的充分矯正，但部分患兒并未獲得良好的踝關(guān)節(jié)活動(dòng)范圍 ( range of motion，ROM )，有哪些因素會(huì)影響踝關(guān)節(jié)的功能，需要明確，從而更好的指導(dǎo)治療和判斷預(yù)后。

踝關(guān)節(jié)的活動(dòng)度難以通過體表測(cè)量得到精準(zhǔn)描述，中足的活動(dòng)影響了對(duì)踝關(guān)節(jié)跖屈、背屈角度的測(cè)量和判斷，采用影像學(xué)的方法進(jìn)行研讀和判斷，可能有助于減小這一誤差[2]，既往對(duì)于踝關(guān)節(jié)活動(dòng)的研究中，脛跟角測(cè)量是最常用到、準(zhǔn)確性較高的方法，本研究設(shè)計(jì)在應(yīng)力下最大背屈位和最大跖屈位分別拍攝踝關(guān)節(jié)側(cè)位 X 線片，以兩者的脛跟角變化值作為踝關(guān)節(jié) ROM。

本研究以踝關(guān)節(jié) ROM 作為結(jié)果，希望通過多因素分析，得出相關(guān)性明顯的影響因素，進(jìn)一步指導(dǎo)Ilizarov 外固定架對(duì)兒童馬蹄足的治療。

資料與方法

一、納入標(biāo)準(zhǔn)與排除標(biāo)準(zhǔn)

1. 納入標(biāo)準(zhǔn)：( 1 ) 均為兒童馬蹄足患兒，年齡 <16 歲；( 2 ) 以外固定架作為主體治療手段，但可以存在聯(lián)合手術(shù)；( 3 ) 所有患兒需采集術(shù)前踝關(guān)節(jié)正側(cè)位，負(fù)重位足正側(cè)位 X 線片，治療期間每次復(fù)查及隨訪時(shí)采集踝關(guān)節(jié)正側(cè)位 X 線片；( 4 ) 拆除外架后，隨訪時(shí)間 > 12 個(gè)月。

2. 排除標(biāo)準(zhǔn)：( 1 ) 手術(shù)時(shí)年齡超過 16 歲；( 2 ) 雖經(jīng)過完整外架治療過程，但在術(shù)前、矯正期間、隨訪中資料不完整者；( 3 ) 外固定架拆除后隨訪時(shí)間 <12 個(gè)月。

二、治療方法

每例兒童馬蹄足均采用 Ilizarov 環(huán)形外架系統(tǒng)進(jìn)行治療，前足內(nèi)收畸形予以前期矯正，包括術(shù)前系列石膏或術(shù)中截骨、外架單次矯正，外架安裝完成后從術(shù)后 7 天開始調(diào)節(jié)，在外架調(diào)整階段，主要以矯正跟骨內(nèi)翻及踝關(guān)節(jié)跖屈為主，首先進(jìn)行縱向牽開，維持脛距關(guān)節(jié)保持在 0.5～1.0 cm 為最佳牽開間隙，之后進(jìn)行角度調(diào)節(jié)。第一次復(fù)查多在術(shù)后1 個(gè)月進(jìn)行，根據(jù)復(fù)查情況，決定后續(xù)復(fù)查時(shí)間，每次復(fù)查，根據(jù)影像學(xué)測(cè)量關(guān)節(jié)牽開情況，調(diào)整外架治療方案，背屈達(dá)到 15°～20° 時(shí)拆除外架，記錄拆架時(shí)間，計(jì)算帶架時(shí)長，隨訪時(shí)，在最大跖屈位和最大背屈位分別攝 X 線片，測(cè)量脛跟角的變化值，記錄踝關(guān)節(jié) ROM。

三、研究設(shè)計(jì)

本研究關(guān)注點(diǎn)為踝關(guān)節(jié)活動(dòng)度，故以影像學(xué)測(cè)量的踝關(guān)節(jié) ROM 作為評(píng)價(jià)依據(jù)，隨訪時(shí)踝關(guān)節(jié)最大背屈和最大跖屈時(shí)的脛跟角變化值認(rèn)定為 ROM，并以 20° 為分界，標(biāo)記為優(yōu)和差，通過多因素分析，評(píng)價(jià)不同變量對(duì)治療結(jié)果的影響。最大跖屈和背屈的獲得，是分別由外力作用于足背和跖底所獲得的無痛狀況下的最大被動(dòng)活動(dòng)度，而非主動(dòng) ROM。選擇脛跟角代替脛距角作為觀察指標(biāo)，主要由于：( 1 ) 跟骨跖側(cè)切線較距骨軸線更精確；( 2 ) 脛跟角的變化可以更全面的反映后足的功能情況。

設(shè)定可能影響結(jié)果的自變量包括：手術(shù)時(shí)年齡、發(fā)病原因、有無手術(shù)史、畸形 Dimeglio 評(píng)分、外固定架固定時(shí)長、術(shù)中是否做跟腱切斷術(shù)( tenotomy of achcilleus tendon，TAT )、隨訪時(shí)間。

四、統(tǒng)計(jì)學(xué)處理

采用 SPSS 22.0 軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。分類變量采用頻數(shù) ( % ) 描述，組間比較采用 χ2檢驗(yàn)或 Fisher精確概率法。連續(xù)性變量依據(jù)其分布情況采用或中位數(shù) ( 四分位數(shù) ) 描述，組間比較采用 t 檢驗(yàn)或秩和檢驗(yàn)。采用 Logistic 回歸分析檢驗(yàn)自變量與踝關(guān)節(jié) ROM 間的關(guān)聯(lián)，顯著性水平為 0.05。

結(jié) 果

2015 年 7 月至 2019 年 7 月，在本院小兒骨科共 42 例 ( 46 足 )，符合試驗(yàn)設(shè)計(jì)，進(jìn)入本研究。其中男 24 例 ( 26 足 )，女 18 例 ( 20 足 )，手術(shù)時(shí)平均年齡為 3～16 ( 8±3 ) 歲，將 46 例手術(shù)按病因進(jìn)行分類：( 1 ) 單純先天性馬蹄足 20 例；( 2 ) 神經(jīng)性馬蹄足 10 例，包括栓系綜合征、脊柱裂，椎管內(nèi)脂肪瘤和頭顱外傷等病因；( 3 ) 綜合征合并馬蹄足9 例，其中 1 例為束帶綜合征，其余 8 例均為多發(fā)關(guān)節(jié)攣縮癥；( 4 ) 創(chuàng)傷性馬蹄足 4 例；( 5 ) 腫瘤侵襲小腿肌肉導(dǎo)致馬蹄足 3 例，其中血管瘤 2 例，硬纖維瘤 1 例，均曾接受過腫瘤相關(guān)手術(shù)。后續(xù)的分析中將先天性馬蹄足和綜合征所致馬蹄足合并為先天性畸形，共 29 足，其余三類歸為后天性畸形共17 足。Dimeglio 分級(jí)中 2、3、4 級(jí)分別有 3、27、16 足。其中有手術(shù)史者 33 足，術(shù)中有 25 例行經(jīng)皮跟腱切斷術(shù)，術(shù)后無跟腱無力或跟足畸形出現(xiàn)。手術(shù)時(shí)除跟腱切斷外，有 6 例聯(lián)合其它術(shù)式，包括骰骨截骨、中跗截骨、跖筋膜松解和爪趾松解，有3 例為分期手術(shù)治療，前期截骨矯正嚴(yán)重的中前足畸形后，二期外架矯正后足跖屈畸形。

所有患兒均在外架調(diào)節(jié)過程中進(jìn)行影像學(xué)監(jiān)控，2 例曾出現(xiàn)踝關(guān)節(jié)前脫位，調(diào)整外架后均恢復(fù)良好，后期未出現(xiàn)踝關(guān)節(jié)不穩(wěn)定。4 例影像學(xué)檢查顯示平頂距骨畸形，踝關(guān)節(jié)失去同心圓形態(tài)，因踝關(guān)節(jié)間隙牽開不足，出現(xiàn)前側(cè)撞擊，及時(shí)調(diào)整治療方案后順利完成矯正計(jì)劃。

復(fù)查中均采用影像學(xué)對(duì)踝關(guān)節(jié)活動(dòng)度進(jìn)行評(píng)價(jià)，應(yīng)力下跖屈、背屈分別拍攝踝關(guān)節(jié)側(cè)位 X 線片，脛跟角變化超過 20°，認(rèn)定踝功能為優(yōu)，不足20° 評(píng)為差，至末次隨訪 20 例優(yōu) ( 43.5% )，26 例差 ( 56.5% )。單因素分析結(jié)果顯示，既往患足是否有手術(shù)史 ( χ2= 8.248，P = 0.004 )、術(shù)中是否 TAT( χ2= 6.083，P = 0.014 )、不同病因 ( χ2= 11.944，P = 0.001 ) 對(duì)結(jié)果的影響差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。而活動(dòng)度好和活動(dòng)度差者的年齡、帶架時(shí)間、隨訪時(shí)間、性別、Dimeglio 分級(jí)等因素相比差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義( P > 0.05 )，具體結(jié)果見表 1。

而多因素分析結(jié)果顯示，僅病因分類 ( 先天或后天畸形 ) 與活動(dòng)度結(jié)果的關(guān)聯(lián)差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義( P = 0.021 )，與先天性畸形相比，后天性畸形患足活動(dòng)度好的可能性是前者的 27.657 ( 1.665，459.401 )倍，統(tǒng)計(jì)結(jié)果見表 2。

典型患兒：( 1 ) 創(chuàng)傷性馬蹄足：患兒為嚴(yán)重的創(chuàng)傷性馬蹄足，經(jīng)影像學(xué)驗(yàn)證踝關(guān)節(jié)間隙存在，未形成骨性融合，因此行外架矯形手術(shù) ( 圖 1 )；( 2 ) 外架牽開：部分患兒存在距骨變形，矯正過程中出現(xiàn)踝關(guān)節(jié)前側(cè)撞擊，在影像學(xué)監(jiān)控下進(jìn)行間隙牽開調(diào)整( 圖 2 )；( 3 ) 神經(jīng)性馬蹄足：患兒未出現(xiàn)明顯的骨性變形，術(shù)后保留了較好的踝關(guān)節(jié)功能 ( 圖 3 )；( 4 ) 先天性馬蹄足：部分先天性患兒存在明顯骨性變形，外觀矯正滿意，但難以獲得良好的骨性塑形和關(guān)節(jié)活動(dòng) ( 圖 4 )。

表 2 與活動(dòng)度相關(guān)的多因素分析Tab.2 Multiple-factor analysis of ROM-related factors

討 論

一、外架技術(shù)在兒童馬蹄足治療中的應(yīng)用

表 1 本組患兒活動(dòng)度相關(guān)因素的單因素分析Tab.1 Single-factor analysis of ROM-related factors

圖 1 患兒，女，10 歲，創(chuàng)傷性馬蹄足 a～c：術(shù)前外觀及應(yīng)力背屈 X 線片；d～e：術(shù)后應(yīng)力背屈位活動(dòng)及 X 線片F(xiàn)ig.1 Female, 10 years old, traumatic clubfoot a - c: General appearance and X-ray films of stress dorsiflexion pre-operation; d - e: General appearance and X-ray films of stress dorsiflexion ROM post-operation

圖 2 患兒，女，13 歲 a：平頂距骨，外架矯正過程中出現(xiàn)前踝撞擊；b：關(guān)節(jié)牽開后緩解；c：矯正后 X 線片；d：拆架后 X 線片F(xiàn)ig.2 Female, 13 years old a: Platform talus; anterior ankle impingement occurred during the frame correction; b: Relief after frame traction;c: X-ray film after correction; d: X-ray film after frame removal

圖 3 患兒，女，5 歲，神經(jīng)性馬蹄足，外架矯形后獲得良好踝關(guān)節(jié) ROM a～b：術(shù)前體位像；c～f：術(shù)后外觀及 X 線片F(xiàn)ig.3 Female, 5 years old, neurological clubfoot, good function was obtained after frame correction by imaging verification a - b: Appearance pre-operation; c - f: Appearance and X ray films post-operation

圖 4 患兒，男，7 歲，先天性馬蹄足，有手術(shù)史，平頂距骨，3 年隨診，畸形矯正滿意，但踝關(guān)節(jié) ROM 差 a～d：術(shù)前體位像及 X 線片；e～h：術(shù)后體位像及 X 線片F(xiàn)ig.4 Male, 7 years old, congenital clubfoot, platform talus, satisfactory correction was achieved but with poor ankle ROM a - d: Appearance and X ray films pre-operation; e - h: Appearance and X ray films post-operation

單就兒童馬蹄足而言，外架技術(shù)并非首選，Ponseti 方法是低齡、先天性兒童馬蹄內(nèi)翻足的首選治療方案[3-4]，但隨著年齡增加其有效性會(huì)逐漸降低。兒童馬蹄足適用于外架技術(shù)的情況包括：( 1 ) 大齡僵硬畸形或曾手術(shù)治療、粘連較重的病例，此類患者對(duì)石膏的敏感度較差，治療效果欠佳，如綜合征類馬蹄足，包括多發(fā)關(guān)節(jié)攣縮癥，手術(shù)治療后的大齡先天性馬蹄內(nèi)翻足；( 2 ) 血運(yùn)條件差，采用外架逐漸糾正畸形，以避免血運(yùn)不良事件，如創(chuàng)傷性馬蹄足；( 3 ) 血管瘤、硬纖維瘤等腫瘤侵襲肌肉所導(dǎo)致的馬蹄足，腫瘤本身難以徹底切除而且容易復(fù)發(fā)，部分復(fù)發(fā)病例不宜反復(fù)行切除手術(shù)或小腿后方肌肉松解，可考慮外架進(jìn)行跖屈畸形矯正；( 4 ) 部分神經(jīng)性馬蹄足，原跖屈力量正常，但拮抗肌失效導(dǎo)致失衡引起馬蹄足，在跖屈畸形嚴(yán)重時(shí)如大范圍松解單次矯正，可能會(huì)出現(xiàn)跖屈肌力下降從而影響行走功能。

外架治療馬蹄足的有效性是經(jīng)過長期驗(yàn)證的，對(duì)大齡、僵硬、延誤診治的兒童馬蹄足是一種有效的矯正手段，但在隨訪中部分患兒反映影響生活質(zhì)量、針道滲液、不利于行走甚至皮膚壞死等問題，這是外架治療的系統(tǒng)問題，需要經(jīng)治醫(yī)生術(shù)中注意針道口處軟組織張力、細(xì)致的觀察和護(hù)理指導(dǎo)[5]。

外架治療是否可以增加踝關(guān)節(jié) ROM 存在爭(zhēng)議，Ashraf 對(duì)嚴(yán)重畸形的頑固性馬蹄足采用距骨切除聯(lián)合外架矯正手術(shù)，可以提高大齡兒童的功能[6]，Kawoosa 對(duì)外架治療后側(cè)位拍片脛跟角的改善進(jìn)行了驗(yàn)證，但沒有提出脛跟角的范圍即踝關(guān)節(jié) ROM 是否理想[7]。

二、影像學(xué)檢查的作用

1. 術(shù)前影像學(xué)判斷：外架治療馬蹄畸形，需要改變脛距之間的相對(duì)關(guān)系，踝關(guān)節(jié)沒有發(fā)生骨性融合則是先決條件，在一些嚴(yán)重創(chuàng)傷后的馬蹄足患兒中，創(chuàng)傷本身即可造成關(guān)節(jié)軟骨的破壞，而關(guān)節(jié)周圍軟組織的損傷和血運(yùn)的缺失，亦會(huì)導(dǎo)致踝關(guān)節(jié)的軟骨溶解乃至關(guān)節(jié)骨性融合，明確而堅(jiān)強(qiáng)的骨性融合是外架矯正的禁忌證，需要通過 X 線片或者 CT進(jìn)行鑒別和確定。

有些病例雖然距下關(guān)節(jié)出現(xiàn)部分融合，但只要脛距關(guān)節(jié)仍保持開放，仍可實(shí)現(xiàn)踝關(guān)節(jié)跖屈畸形的糾正。

2. 對(duì)矯正過程的監(jiān)控：在 Ilizarov 外架系統(tǒng)的矯正過程中，實(shí)現(xiàn)精確的以踝關(guān)節(jié)中心點(diǎn)為軸的轉(zhuǎn)動(dòng)，是比較困難的，除了本身的設(shè)計(jì)和安裝難度以外，有些踝關(guān)節(jié)在骨性變形后，喪失了正常的解剖形態(tài)。在本組病例當(dāng)中，馬蹄足外架矯形均是以踝關(guān)節(jié)間隙的撐開延長作為治療的起始點(diǎn)，尤其是一些平頂距骨的病例，需進(jìn)行必要的影像監(jiān)控來避免撞擊的發(fā)生。

3. 術(shù)后對(duì)踝關(guān)節(jié) ROM 的評(píng)估：外架對(duì)于馬蹄足的矯形，完成了固定畸形的矯正，使踝關(guān)節(jié)可以恢復(fù)到中立位，但在中立位的踝關(guān)節(jié)保留了多少功能，應(yīng)該得到關(guān)注。體表測(cè)量在準(zhǔn)確性上的局限，使影像學(xué)檢查方法日益得到認(rèn)可，通過踝關(guān)節(jié)側(cè)位上脛跟角的測(cè)量，可以更精確的得到關(guān)于關(guān)節(jié) ROM的數(shù)值，從而評(píng)估治療效果。

三、先天性畸形影響 ROM 的原因

探尋影響踝關(guān)節(jié) ROM 的因素，是本研究關(guān)注的核心內(nèi)容，根據(jù)本研究的數(shù)據(jù)分析顯示，先天性馬蹄足的治療后功能更差，尤其以多發(fā)關(guān)節(jié)攣縮癥為著，原因可能與其發(fā)病機(jī)制相關(guān)：更長的病史，更明顯的軟組織攣縮，必然會(huì)導(dǎo)致更重的骨性畸形，同時(shí)，早期不徹底的治療，長期肌力不平衡的異常作用，導(dǎo)致了更早的骨性畸形的出現(xiàn)。部分先天性畸形的患兒，為獲得早期治療階段的充分矯正，而是長期被動(dòng)頂壓前足來對(duì)抗后足的攣縮，會(huì)產(chǎn)生平頂樣距骨，滑車關(guān)節(jié)形態(tài)的喪失，進(jìn)一步減少踝關(guān)節(jié)的活動(dòng)度，這種情況在臨床中并不少見。

在 Lohia 等[8]的研究中，對(duì)于延誤診治的先天性馬蹄足，采用外架技術(shù)和距下松解比較，兩種技術(shù)取得相似的功能結(jié)果。

而后天性馬蹄足，在致畸因素出現(xiàn)后，才開始出現(xiàn)異常，患兒往往有更短的病史和更好的骨性形態(tài)，在短期隨訪中展現(xiàn)出功能活動(dòng)上的優(yōu)勢(shì)。

四、不足與展望

平均隨訪時(shí)間只有 17 個(gè)月，以此來說明功能結(jié)局顯然還不充分，患兒中有一部分瘢痕較明顯的馬蹄足，由于瘢痕不能隨同脛腓骨一起發(fā)育生長，在長期隨訪中，功能的下降是可以預(yù)期的。此外不同的矯正支具與不同的康復(fù)方法和強(qiáng)度，這些對(duì)于預(yù)后的干擾因素并未進(jìn)入本研究的變量分析中，可能會(huì)對(duì)結(jié)果產(chǎn)生影響。增加樣本量和加強(qiáng)隨訪，是本研究繼續(xù)深入的重要環(huán)節(jié)。

文獻(xiàn)里缺乏關(guān)于精準(zhǔn)描述距骨形態(tài)的數(shù)據(jù)化標(biāo)準(zhǔn)[9]，平頂距骨的診斷，一直存在爭(zhēng)議，而且依賴于規(guī)范的踝關(guān)節(jié)側(cè)位影像，而當(dāng)體位不標(biāo)準(zhǔn)時(shí)，正常距骨也可呈現(xiàn)出平頂樣關(guān)節(jié)面，也有作者提出用MRI 的方法來評(píng)估平頂距骨[10]，尚未得到廣泛的重復(fù)和驗(yàn)證。距骨形態(tài)與踝關(guān)節(jié)功能的關(guān)系及應(yīng)對(duì)策略，并未予以分析，應(yīng)該成為下一步工作的關(guān)注點(diǎn)。

外固定架是治療兒童馬蹄內(nèi)翻足的有效手段，但并非所有病例均可獲得良好的關(guān)節(jié)功能，以影像學(xué)方法對(duì)踝關(guān)節(jié)活動(dòng)度進(jìn)行評(píng)估，在各種因素中，發(fā)病原因?qū)Y(jié)果會(huì)產(chǎn)生肯定的影響，先天性馬蹄足患兒 ( 先天性、多發(fā)關(guān)節(jié)攣縮癥 ) 較后天性患兒 ( 神經(jīng)性、創(chuàng)傷性、腫瘤侵襲性 )，有著更差的踝關(guān)節(jié)功能結(jié)果。