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    4例骨上皮樣血管內(nèi)皮瘤影像學(xué)分析

    2021-01-23 12:36:20楊立光馮建鉅
    浙江臨床醫(yī)學(xué) 2020年12期
    關(guān)鍵詞:鎖骨邊緣硬化

    楊立光 馮建鉅

    作者單位:3118000 浙江省諸暨市人民醫(yī)院

    上皮樣血管內(nèi)皮瘤(epithelioid hemangioendothelioma,EHE)為發(fā)病率較低的腫瘤,發(fā)生在骨的EHE更加罕見,其影像學(xué)表現(xiàn)多為個案報告,本文收集4例臨床資料齊全的病例,對其影像學(xué)表現(xiàn)進行總結(jié),旨在提高診斷水平。

    1 臨床資料

    收集本院2010年1月至2019年12月4例骨EHE,均經(jīng)過手術(shù)病理或穿刺活檢病理證實。其中男1例,女3例;年齡55~70歲。臨床表現(xiàn)為患部疼痛,不劇烈,局部腫脹不適,實驗室指標(biāo)未見明顯異常。

    2 臨床和影像學(xué)表現(xiàn)

    例1,男性 68歲,4個多月前偶感活動后右小腿疼痛,右膝關(guān)節(jié)X線平片似見右脛骨上段密度欠均勻。CT(見圖1A、B)示右股骨下端及脛、腓骨中上段多處蟲噬狀骨質(zhì)破壞,部分皮質(zhì)中斷,病灶邊界清晰,未見明顯硬化邊緣;MRI掃描(見圖1C)示右膝關(guān)節(jié)組成骨彌漫性多處病變,病灶呈長T1長T2弛豫信號,鄰近骨髓抑脂序列斑片狀高信號,無軟組織腫塊。

    圖1 右下肢CT及MRI影像圖

    例2,女性59歲,10余月前無明顯誘因下出現(xiàn)右肩部疼痛,可忍,夜間疼痛較重,無手腳發(fā)麻,無活動受限,無畏寒發(fā)熱。X線平片發(fā)現(xiàn)右側(cè)肩鎖關(guān)節(jié)骨端皮質(zhì)顯示不清。CT檢查(見圖2A、B)右側(cè)鎖骨肩峰端以及肩胛骨的肩峰不規(guī)則骨質(zhì)破壞,病變跨越肩鎖關(guān)節(jié)分布;MRI顯示鎖骨肩峰段見多個病灶,呈不規(guī)則長T1弛豫信號,稍長T2弛豫信號(見圖2C),鄰近軟組織腫脹,抑脂序列為不均勻高信號。

    例3,女性55歲,左側(cè)髖部疼痛不適3個月。DR攝片未能顯示病變。CT薄層掃描結(jié)合三維重建(見圖3A、B)顯示左側(cè)恥骨體近髖臼部分骨質(zhì)破壞,隱約可見殘存骨嵴,似見斷續(xù)硬化邊緣;MRI掃描(見圖3C、D)顯示病灶為長T1長T2弛豫信號,T2WI內(nèi)可見分隔,病灶邊緣在T1WI和T2WI二個序列上均有清晰的環(huán)形低信號影顯示。

    圖2 肩部CT及MRI影像圖

    圖3 髖部CT及MRI影像圖

    例4,女性70歲,胸痛不適2個月,左側(cè)肩部活動受限1星期。本例病變廣泛,累及左側(cè)鎖骨中段及肩峰端、肱骨上段、胸骨、多只胸椎及顱骨。顱骨平片(見圖4A)可見多發(fā)大小不等透亮區(qū),內(nèi)見不規(guī)則條片狀高密度骨嵴影,部分邊緣見斷續(xù)的硬化;左側(cè)鎖骨中段溶骨性破壞伴病理性骨折,邊緣無明顯硬化(見圖4B),MRI T2WI(見圖4C)表現(xiàn)為局部不均勻高信號,邊緣有低信號環(huán);肱骨上段病灶(見圖4D)表現(xiàn)為長T2信號,邊緣有低信號環(huán),注入對比劑后(見圖4E)病灶內(nèi)部及邊緣均可見強化;胸椎病變累及多個椎體,部分呈跳躍性分布,T2WI脂肪抑制序列(見圖4F)病灶總體為高信號,邊緣部分為低信號。

    3 討論

    圖4 CT及MRI影像圖

    EHE是一種罕見疾病,其惡性程度界于血管瘤與血管肉瘤之間[1],Weiss等[2]在1982年首次報道了軟組織EHE。骨EHE根據(jù)腫瘤組織結(jié)構(gòu)不同可以分為:上皮樣血管瘤(EH)、EHE和上皮樣血管肉瘤(EAS)。2013年出版的《WHO骨與軟組織腫瘤分類》第四版將EHE劃分為惡性腫瘤,而EH則為局部侵襲和偶見轉(zhuǎn)移型中間性腫瘤。EHE雖然屬于惡性腫瘤,然而其臨床進程較EAS長,惡性程度也相對較低。

    3.1 臨床特點 一般認為骨EHE任何年齡段均可發(fā)生,以20~30歲多見,無明顯性別差異。本組病例中發(fā)病年齡偏大,分別為55歲、59歲、68歲和70歲,其中男1例、女3例。EHE臨床上主要表現(xiàn)為發(fā)病部位的間隙疼痛和腫脹,有的可伴有病理性骨折。本文4例均表現(xiàn)為間歇性、反復(fù)性的疼痛、腫脹,無手腳發(fā)麻,無活動受限,無畏寒發(fā)熱。

    3.2 影像學(xué)特點 本病可發(fā)生在任何骨組織,但以股骨、脛骨和肱骨最為常見[3-5],約55%的病變呈多灶性[6]。本組4例中單發(fā)僅占1例,另3例均為多發(fā)。其中1例廣泛累及顱骨、左側(cè)鎖骨、左側(cè)肱骨、胸骨及多個胸椎骨;另1例病變跨越右肩鎖關(guān)節(jié),右側(cè)肩峰及右鎖骨肩峰端被累及;還有1例病變跨右側(cè)膝關(guān)節(jié)發(fā)生,右側(cè)膝關(guān)節(jié)組成骨廣泛受累。多灶性病變可能是骨EHE的相對特征性影像學(xué)表現(xiàn)。多骨發(fā)病時病灶常位于關(guān)節(jié)兩端,呈跨關(guān)節(jié)發(fā)生趨勢,跨關(guān)節(jié)發(fā)生的多灶病變可能也是EHE的相對特征性影像表現(xiàn)。有些病例可全身廣泛發(fā)生。

    骨EHE的病灶在X線和CT上主要表現(xiàn)為溶骨性病灶,既可以累及骨髓腔也可以累及骨皮質(zhì),部分病灶在平片和CT上可見間斷性輕度硬化邊緣。MRI病灶普遍表現(xiàn)為長T1長T2弛豫信號,部分病灶邊緣T2WI序列環(huán)形低信號,T1序列為低或稍高信號,比CT平掃的邊緣輕度硬化環(huán)更加清晰完整。T2WI脂肪抑制序列相鄰近骨髓及軟組織內(nèi)見片狀高信號影。作者認為病灶周圍的異常信號環(huán)可能與病灶邊緣骨質(zhì)輕度硬化和含鐵血黃素等物質(zhì)沉積有關(guān),也可作為EHE具有相對特征性的MRI表現(xiàn)。另外,本組病例均未發(fā)現(xiàn)軟組織腫塊,有1例可見左側(cè)鎖骨中段的病灶伴發(fā)病理性骨折。

    3.3 鑒別診斷 (1)骨轉(zhuǎn)移瘤,尤其是骨轉(zhuǎn)移性腺癌須與EHE鑒別。腺癌骨轉(zhuǎn)移多發(fā)生于老年患者,有明確的原發(fā)腺癌病史;轉(zhuǎn)移癌一般表現(xiàn)為溶骨性改變與成骨性改變混合存在,而EHE以溶骨性病變?yōu)橹?,有時可出現(xiàn)輕度硬化環(huán),硬化環(huán)比較完整;另外轉(zhuǎn)移性腫瘤常無明確邊界,硬化環(huán)也不完整,多骨轉(zhuǎn)移時也無相鄰關(guān)節(jié)發(fā)病的特征。(2)EHE和EAS是否為獨立的腫瘤,仍有不同見解,有學(xué)者認為EHE和EAS是同一種疾病的不同時期,也有學(xué)者認為是兩種完全不同的疾病,因為它們之間存在較大的預(yù)后差異。EHE雖然被劃為惡性腫瘤,但多數(shù)患者預(yù)后較好,能長期生存,而EAS的預(yù)后則較差,患者多數(shù)在短時間內(nèi)死亡。兩者的病理表現(xiàn)差異主要是EAS出血、壞死和不規(guī)則血管生成較常見,腫瘤細胞密度高于EHE,細胞異質(zhì)性更強,細胞質(zhì)空泡相對少見,核仁明顯,有絲分裂圖像多,但目前尚無明確的區(qū)別標(biāo)準(zhǔn)。(3)EH:EH屬于偶有復(fù)發(fā)和局部侵襲型中間性腫瘤,在影像學(xué)上無法與骨EHE鑒別,病理上兩者鑒別診斷也比較困難,尤其是異型性較大的EH,在組織學(xué)表現(xiàn)上與EHE有一定程度的重疊。典型的EH增生的上皮樣毛細血管比較成熟,并且淋巴細胞和嗜酸性粒細胞浸潤明顯。EHE的增殖血管較原始,可在細胞漿中形成空泡,腫瘤細胞可與母體血管相連,突出或充盈其管腔,也可延伸至周圍間質(zhì)內(nèi),似“墓碑”狀,間質(zhì)內(nèi)可見明顯的粘液樣變性或透明變性。(4)淋巴管內(nèi)乳頭狀血管內(nèi)皮瘤:影像學(xué)難以與EHE鑒別,組織學(xué)上呈蜂窩狀或多囊腔狀改變,各腔互相交通,缺乏類似EHE的彌漫實性區(qū)域,其肌性管壁及外膜是正常的,僅內(nèi)皮細胞呈乳頭狀增生,并且分化程度良好。(5)血管肉瘤:其特征在于蜂窩狀、邊緣模糊的溶骨性破壞,有些病例可有溶骨和硬化同時出現(xiàn),單純硬化較少見,少數(shù)可有放射狀骨針和明顯的軟組織腫塊。

    總之,EHE是一種罕見疾病,其影像學(xué)表現(xiàn)缺乏特異性,當(dāng)發(fā)現(xiàn)病變累及多骨,有跨關(guān)節(jié)發(fā)生的趨勢,并且病灶的邊緣出現(xiàn)規(guī)則的T2WI序列低信號環(huán)、T1WI序列低或高信號環(huán)時,應(yīng)考慮骨EHE的可能。

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