真菌感染引起蝶竇黏液性囊腫1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

湯加家，李?lèi)?ài)民

作者單位：徐州醫(yī)科大學(xué)附屬連云港醫(yī)院神經(jīng)外科，江蘇 連云港222000

蝶竇囊腫臨床發(fā)病率較低，僅占鼻竇囊腫的1%，占蝶竇病變的15%～29%［1］。該病無(wú)特異性臨床癥狀和體征，通常表現(xiàn)為頭痛、視力障礙、鼻塞、膿涕、頭暈等，易被誤診為神經(jīng)內(nèi)科疾病或上呼吸道感染，從而延誤治療時(shí)機(jī)。蝶竇囊腫常見(jiàn)病因有外傷、手術(shù)、自發(fā)性感染或腫瘤等［2］，由真菌感染導(dǎo)致的蝶竇囊腫較罕見(jiàn)，目前國(guó)內(nèi)僅見(jiàn)零散報(bào)道，Prasad等［3］研究報(bào)道真菌性蝶竇囊腫發(fā)生率僅為0.9%。徐州醫(yī)科大學(xué)附屬連云港醫(yī)院于2017年8月收治一例真菌性蝶竇囊腫病人，報(bào)告如下。

1 臨床資料

1.1 一般情況及病史 女，58歲。因持續(xù)鼻塞、膿涕半年于2017年8月入院，伴頭痛頭暈，病程中膿涕偶帶血絲。未進(jìn)行正規(guī)治療，癥狀逐漸加重。以“慢性鼻竇炎”收入徐州醫(yī)科大學(xué)附屬連云港醫(yī)院耳鼻喉科，耳鼻喉科專(zhuān)科查體示：鼻黏膜慢性充血，鼻甲稍肥大，鼻中隔大致居中。外院查鼻竇CT示：右側(cè)上頜竇、蝶竇軟組織影。入院后予以抗感染治療，方案為：醋酸潑尼松片25毫克/片，口服1片/天；注射用五水頭孢唑林鈉2 g+生理鹽水100 mL，靜脈滴注，2次/天。治療一周后仍有頭暈，鼻塞。行鼻竇MRI檢查提示蝶竇內(nèi)異常信號(hào)，考慮為鞍區(qū)斜坡占位性病變，查血常規(guī)、血凝常規(guī)、血清皮質(zhì)醇、甲狀腺功能5項(xiàng)未見(jiàn)明顯異常。院內(nèi)會(huì)診后轉(zhuǎn)入神經(jīng)外科。

1.2 影像學(xué)檢查 術(shù)前行鼻竇MRI掃描，發(fā)現(xiàn)右側(cè)蝶竇腔內(nèi)占位，約29 mm×25 mm×20 mm，T1WI上呈等高信號(hào)，T2WI上呈等低信號(hào)，雙側(cè)篩竇及右側(cè)上頜竇黏膜增厚，其內(nèi)可見(jiàn)團(tuán)片狀等T1信號(hào)及稍短T2信號(hào)，邊緣清晰；周?chē)匆?jiàn)明顯侵犯征象，增強(qiáng)掃描可見(jiàn)蝶竇壁強(qiáng)化而病灶無(wú)明顯強(qiáng)化，考慮鼻竇炎，見(jiàn)圖1。

1.3 手術(shù)情況 體位：仰臥位；麻醉方式：全身麻醉；手術(shù)經(jīng)過(guò)：頭部后仰20°，神經(jīng)內(nèi)鏡以30°從右側(cè)鼻腔進(jìn)入，腎上腺素鹽水棉條填塞擴(kuò)張鼻道，于上鼻甲內(nèi)側(cè)暴露蝶篩隱窩內(nèi)的蝶竇開(kāi)口，弧形切開(kāi)蝶竇開(kāi)口內(nèi)側(cè)鼻中隔黏膜，暴露蝶竇前壁及骨性鼻隔，咬除骨性鼻中隔及蝶竇前壁，進(jìn)入蝶竇。術(shù)中見(jiàn)蝶竇內(nèi)病灶為黃白色脂狀物，充滿蝶竇腔，質(zhì)地軟，易刮除。予徹底清除，送病理活檢。進(jìn)一步探查見(jiàn)鞍底骨質(zhì)破壞，鞍底硬膜完全，術(shù)后用過(guò)氧化氫溶液沖洗手術(shù)區(qū)，鼻腔內(nèi)填塞膨脹海綿壓迫止血。

圖1 真菌感染引起蝶竇黏液性囊腫鼻竇MRI掃描

2 結(jié)果

術(shù)后第1天，病人神志清，精神好，無(wú)多飲、多尿、口渴表現(xiàn)，鼻腔無(wú)腦脊液漏。繼續(xù)予病人激素、抗炎治療。方案：頭孢替安2 g，靜脈滴注，2次/天；氫化可的松琥珀酸鈉100 mg，靜脈滴注，2次/天。術(shù)后病理報(bào)告結(jié)果示：蝶竇內(nèi)查見(jiàn)真菌及孢子，另見(jiàn)少許壞死組織。術(shù)后第1日行頭顱CT檢查無(wú)囊腫殘留或出血。見(jiàn)圖2。術(shù)后隨訪一個(gè)月，無(wú)類(lèi)似癥狀，無(wú)手術(shù)并發(fā)癥，未見(jiàn)囊腫復(fù)發(fā)。

圖2 真菌感染引起蝶竇黏液性囊腫行神經(jīng)內(nèi)鏡清除囊腫，術(shù)后第1日頭顱CT

3 討論

3.1 真菌性蝶竇炎機(jī)制 蝶竇真菌感染的常見(jiàn)致病菌可大致分為兩大類(lèi)：第一類(lèi)對(duì)免疫功能低下或障礙的病人感染率較高的有念珠菌、毛霉菌、曲霉菌等；第二類(lèi)對(duì)免疫力正常的人也可導(dǎo)致感染得有隱球菌、球孢子菌及芽生菌、組織胞漿菌等［2］。當(dāng)多種外界因素，如環(huán)境、工作等原因?qū)е虏∪松虾粑栏腥?，隨著病程延長(zhǎng)，膿涕、鼻塞癥狀加重，致上頜竇口被阻塞或形成狹窄，鼻竇內(nèi)正常環(huán)境被破壞，在一定誘因下，如機(jī)體抵抗力、免疫力下降，抗生素的不規(guī)范使用等，致真菌性鼻竇炎發(fā)病率上升。病程初期臨床表現(xiàn)為鼻塞、流膿涕，隨著病程進(jìn)展，鼻部查體可發(fā)現(xiàn)鼻黏膜充血，中鼻甲肥大，可見(jiàn)涕中帶血。關(guān)于蝶竇真菌感染臨床分型具體不詳。復(fù)習(xí)文獻(xiàn)，一般副鼻竇真菌性鼻竇炎可分為3種類(lèi)型：①非侵襲型。起病經(jīng)過(guò)緩慢，涕中帶血是唯一首發(fā)癥狀；②侵襲型?？蓴U(kuò)展到面頰或眼眶亦可侵至顱內(nèi)；③爆發(fā)型。根據(jù)國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道，國(guó)外以侵襲性常見(jiàn)，國(guó)內(nèi)已非侵襲性多見(jiàn)［4］。本例病人免疫力正常，屬于非侵襲性鼻竇真菌病。孤立性蝶竇占位性病變，早期僅局限于蝶竇腔內(nèi)，缺乏典型臨床表現(xiàn)和體征，最常見(jiàn)的臨床表現(xiàn)為頭痛，從而易導(dǎo)致誤診。蝶竇位置深，靠近顱底，位于鼻腔后方，蝶骨體內(nèi)，深居蝶鞍及垂體窩下方。蝶竇囊腫壓迫破壞竇壁可以影響周?chē)Y(jié)構(gòu)，表現(xiàn)為眼球運(yùn)動(dòng)、感覺(jué)和視力下降［5］。所以當(dāng)出現(xiàn)眼部病變時(shí)，易被誤診為眼部疾病或者神經(jīng)源性疾病。相比于眼部癥狀，早期蝶竇囊腫的鼻部癥狀不典型，僅表現(xiàn)為鼻塞、流膿涕可伴頭暈頭痛等癥狀，易被誤診為慢性鼻竇炎。

3.2 臨床癥狀 蝶竇位置較深，位于鼻竇后上方，與顱底毗鄰，骨質(zhì)薄并且有缺如，囊腫占位常常會(huì)破壞顱底侵犯腦組織，導(dǎo)致顱內(nèi)壓升高，因此頭痛常為首發(fā)癥狀［10］。該例病人因病灶較大，阻塞鼻腔所以伴有鼻塞、流涕等癥狀。若蝶竇囊腫較大，壓迫蝶竇周?chē)纳窠?jīng)和頸內(nèi)動(dòng)脈，長(zhǎng)期受壓會(huì)導(dǎo)致視力改變以及面神經(jīng)的不可逆性變性［11-12］。據(jù)Lawson和Reino［9］報(bào)道顯示：在孤立性的蝶竇病變當(dāng)中，頭痛是最常見(jiàn)癥狀，高達(dá)89%，其次癥狀為視力改變和腦神經(jīng)麻痹。

3.3 影像學(xué)表現(xiàn) 真菌性蝶竇囊腫CT檢查表現(xiàn)為蝶竇腔內(nèi)不均勻軟組織結(jié)節(jié)密度或信號(hào)影，伴有沙粒狀、小條片狀、團(tuán)塊狀的鈣化。MRI檢查表現(xiàn)為蝶竇內(nèi)混雜信號(hào)，真菌結(jié)節(jié)呈T2WI低信號(hào)，炎癥片狀滲出呈高信號(hào)。與細(xì)菌性蝶竇病變相比，真菌性多為單側(cè)病變，細(xì)菌多為雙側(cè)，且細(xì)菌性蝶竇病變病灶內(nèi)密度均勻，無(wú)鈣化影，竇壁改變多為增生硬化，其中高密度鈣化影是鑒別真菌性與細(xì)菌性蝶竇病變的要點(diǎn)［6］。

3.4 與蝶竇惡性腫瘤的鑒別診斷 有文獻(xiàn)報(bào)道蝶竇真菌感染CT檢查可見(jiàn)密度不均勻軟組織陰影，其內(nèi)有點(diǎn)狀或者片狀高密度鈣化影。鈣化機(jī)制可能是真菌團(tuán)塊中存在磷酸鈣，重金屬微量元素，紅細(xì)胞分解產(chǎn)生含鐵血黃素。CT是診斷真菌性蝶竇囊腫金標(biāo)準(zhǔn)，高密度鈣化灶是其主要特點(diǎn)［7］。蝶竇惡性腫瘤早期較局限，腫瘤組織密度均勻一致，少有鈣化灶。腫瘤組織浸潤(rùn)性生長(zhǎng)，向外侵犯臨近組織，常伴占位效應(yīng)，可導(dǎo)致融雪狀、蟲(chóng)蝕狀或大片狀骨破壞。在顯示骨壁硬化、吸收、破壞時(shí)，CT最具優(yōu)勢(shì)。冠狀位CT在顯示蝶竇周?chē)馄赎P(guān)系、腫瘤累積范圍，根據(jù)病灶密度來(lái)判斷病理改變，但CT在定性診斷是缺乏一定特異性。MRI有良好軟組織分辨率，更好的對(duì)蝶竇腫瘤進(jìn)行定性診斷，且多層面核磁成像可精確定位病灶。如若影像學(xué)檢查難以定性診斷時(shí)，需結(jié)合鼻腔鏡，依靠病理或者真菌培養(yǎng)進(jìn)行鑒別診斷［7-8］。

3.5 蝶竇囊腫的治療 對(duì)于蝶竇真菌感染的治療，原則上選擇手術(shù)治療。通過(guò)手術(shù)清除病灶，同時(shí)開(kāi)窗做充分引流［18］。術(shù)后結(jié)合病理及真菌培養(yǎng)結(jié)果選擇相應(yīng)的抗真菌藥物輔助治療。由于鼻內(nèi)鏡技術(shù)的應(yīng)用，目前多采取鼻內(nèi)鏡來(lái)清除病灶。除此之外，還應(yīng)盡早應(yīng)用抗真菌感染的藥物，對(duì)病人的治愈率和生存率有重要意義。真菌感染表現(xiàn)和人體免疫力有一定的關(guān)系。當(dāng)機(jī)體免疫功能正常或稍低下時(shí)，蝶竇真菌感染通常局限形成膿腫，手術(shù)清除囊腫效果較好。若機(jī)體免疫力嚴(yán)重低下，病人可能會(huì)出現(xiàn)腦出血、梗死等不良顱腦事件，對(duì)于此類(lèi)情況，除了常規(guī)應(yīng)用藥物治療，還應(yīng)鼓勵(lì)病人飲食搭配合理，經(jīng)常體育鍛煉，增強(qiáng)機(jī)體免疫力。

本例病人病程較長(zhǎng)，有上呼吸道感染征象，考慮為上呼吸道上行感染所致。真菌感染局限于蝶竇內(nèi)形成囊腫。因此，當(dāng)臨床上出現(xiàn)長(zhǎng)期不明原因的鼻塞、膿涕，且保守治療未見(jiàn)好轉(zhuǎn)時(shí)，除常規(guī)鼻部檢查外，還應(yīng)及時(shí)行鼻竇或頭顱CT檢查。蝶竇囊腫位置較深，藥物治療效果較差。隨著內(nèi)鏡技術(shù)的發(fā)展，內(nèi)鏡下手術(shù)有容易接近受累的病灶、良好的可視化、損傷小、面部無(wú)切口的優(yōu)點(diǎn)，屬于微創(chuàng)手術(shù)［13-14］。蝶竇囊腫是一種少見(jiàn)的良性病變，可擴(kuò)大導(dǎo)致壓迫周?chē)R近組織，建議立即手術(shù)去除病灶減壓［15］；既往有報(bào)道表明，經(jīng)鼻內(nèi)鏡蝶竇囊腫切除是目前認(rèn)為最安全、有效的治療手段［16-17］。真菌性蝶竇囊腫病程較長(zhǎng)，因此當(dāng)臨床上出現(xiàn)長(zhǎng)期不明原因的鼻塞、膿涕，且保守治療未見(jiàn)好轉(zhuǎn)時(shí)，為避免誤診誤治，除常規(guī)鼻部檢查外，還應(yīng)及時(shí)行鼻竇或頭顱CT檢查有助于確診；手術(shù)切除輔助藥物治療是該病最佳治療方案。