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    腹膜后Castleman 病合并急腹癥的臨床及文獻(xiàn)探析

    2021-08-25 07:01:50孫定平齊亞娟楊維建
    甘肅科技 2021年13期
    關(guān)鍵詞:淋巴腹膜腫塊

    孫定平,齊亞娟,楊維建,范 旭,姬 強(qiáng)

    (甘肅省中醫(yī)院,甘肅 蘭州 730000)

    Castleman 病 (Castleman disease,CD) 是慢性淋巴組織增生性疾病。1954 年,Benjamin Castleman首次發(fā)現(xiàn)并定義了這種疾病。臨床上又稱此病為巨大淋巴結(jié)增生癥、血管瘤性淋巴錯(cuò)構(gòu)瘤或血管濾泡性淋巴組織增生癥等[1],臨床較為罕見,其病因及發(fā)病機(jī)制至今未完全明確。近年來,隨著國內(nèi)外對CD 的報(bào)道逐漸增多,人們對它的認(rèn)識也在逐漸深入,但關(guān)于急腹癥合并該病的報(bào)道甚少,診斷、鑒別非常困難,容易誤診及漏診。通過對臨床以及文獻(xiàn)病例探析,旨在進(jìn)一步提高臨床醫(yī)師對該病的認(rèn)識。

    1 病例資料

    患者男性、46 歲,因右上腹脹痛3h 入院。3h 前患者進(jìn)食油膩食物后出現(xiàn)右上腹脹痛,伴右肩背部放射痛,伴惡心、嘔吐,嘔吐物為胃內(nèi)容物,無其他不適癥狀。既往體健。無過敏史。生命體征平穩(wěn)。心肺未見明顯陽性體征。腹部膨隆,未見胃腸型及蠕動波,未見腹壁靜脈曲張,全腹軟,無肌緊張,未觸及腹部包塊,右上腹壓痛陽性,Murphy's 征陽性,肝脾肋下未觸及,肝腎區(qū)無叩擊痛,移動性濁音陰性,腸鳴音正常。血常規(guī)提示:NEUT 為86.31%,LYMPH 0.52×109/L,LYMPH 為8.22%。生化全項(xiàng)提示:UA532umol/L,TG 4.35mmol/L。凝血系列提示:FIB1.90g/L。腫瘤系列、病毒系列未見異常。心電圖提示:正常心電圖。胸部平片未見明顯異常。腸鏡檢查未見異常。腹部超聲提示:①膽囊積液并膽囊結(jié)石(移動差,多考慮頸部崁頓);②下腹部實(shí)性占位(建議進(jìn)一步明確);③左腎囊腫;④胰、脾、右腎、雙側(cè)輸尿管、門靜脈系聲像圖未見明顯異常。腹部增強(qiáng)CT 提示膽:①囊炎并膽囊結(jié)石;②左下腹團(tuán)塊影。結(jié)合強(qiáng)化,多考慮腫瘤性病變,間葉組織來源可能。于2018 年6 月26 日在全麻下行腹腔鏡下膽囊+腹膜后腫瘤切除術(shù)。術(shù)中探查腫瘤位于乙狀結(jié)腸側(cè)后方,大小約10cm×8cm×6cm,質(zhì)地較硬、固定,腫瘤被膜明顯增厚。沿腫瘤包膜游離腫瘤時(shí)腫瘤表面及周圍出血明顯。術(shù)中出血1200mL,輸同型紅細(xì)胞300mL,輸同型血漿475mL。術(shù)后病理回報(bào):結(jié)合臨床、免疫組化標(biāo)記結(jié)果,符合Castleman 病(巨大淋巴結(jié)增生)。免疫組化結(jié)果:CD3(濾泡間+),CD20(濾泡+),CD21(FDC 網(wǎng)+),BCL-2(淋巴濾泡套區(qū)+),CD10(-),CD138(-),Ki-67(部分濾泡中心+)。術(shù)后10d 病人恢復(fù)出院,出院后3月復(fù)查胸腹部CT 未發(fā)現(xiàn)復(fù)發(fā)或轉(zhuǎn)移。如圖1~4所示。

    圖1 腫瘤超聲表現(xiàn)

    圖2 腫瘤CT 表現(xiàn)

    圖3 腫瘤手術(shù)標(biāo)本

    圖4 腫瘤病理切片

    2 討論

    2.1 強(qiáng)調(diào)常規(guī)體檢結(jié)合輔助檢查,避免漏診

    Castleman 病多以無痛性淋巴結(jié)腫大為特點(diǎn),可發(fā)生于全身任何部位[2、3],也可涉及淋巴結(jié)以外器官或組織[4]。LCD 多無明顯臨床癥狀,起病隱匿,系體檢或常規(guī)檢查偶然發(fā)現(xiàn)[5]。淺表部位的淋巴結(jié)腫大可通過常規(guī)體格檢查得到初步的診斷。而縱膈、腹部等深部則需行輔助檢查(如CT 或多普勒超聲),以免漏診。如急腹癥時(shí)行全腹部超聲很重要,可以發(fā)現(xiàn)腹部占位性病變,尤其是后腹膜占位性病變(后腹膜占位性病變腹部觸診很難發(fā)現(xiàn),尤其是肥胖患者)。收治的該位患者表現(xiàn)為右上腹脹痛,腹部觸診未觸及腫塊,初步考慮為膽道疾患,行全腹超聲檢查發(fā)現(xiàn)膽囊結(jié)石伴膽囊炎,后腹膜占位性病變。

    2.2 整合有效臨床檢查信息,明確診斷

    Castleman 病的診斷由于缺乏典型的臨床特征及影像實(shí)驗(yàn)室特點(diǎn),CD 的術(shù)前診斷非常困難,診斷方法仍未取得突破性進(jìn)展,確診仍依賴于術(shù)后的病理檢查。Frizzera 等[6]1988 提出的CD 診斷標(biāo)準(zhǔn)沿用至今,LCD:單一部位淋巴結(jié)腫大,組織病理學(xué)上具有特征性增生,除外可能的原發(fā)病,多無全身臨床癥狀,腫物切除后可長期存活。MCD:具有特征性組織病理學(xué)改變,顯著淋巴結(jié)腫大累及外周淋巴結(jié),多個(gè)系統(tǒng)可受累,綜合治療僅獲部分緩解。一般臨床遇到以上幾點(diǎn)應(yīng)該考慮該病的可能。由于微創(chuàng)活檢組織量極少,不利于病理形態(tài)觀察分析,術(shù)前活檢術(shù)診斷率不高,容易造成誤診漏診。王春艷等[7]報(bào)道病例9 患者前后經(jīng)歷四次活檢均未確診,最后通過完整切除腫塊后確診。通過查閱相關(guān)文獻(xiàn)資料,總結(jié)出LCD 的影像表現(xiàn)[8、9、10、11、12]:增強(qiáng)CT檢查動脈期可見明顯的病灶強(qiáng)化,進(jìn)入到門脈期和延遲期會出現(xiàn)持續(xù)性的強(qiáng)化,這種強(qiáng)化程度可與鄰近動脈相仿,部分病灶又表現(xiàn)出不同程度的強(qiáng)化,具體表現(xiàn)為表現(xiàn)為增強(qiáng)早期腫塊內(nèi)有裂隙狀低密度區(qū),而延遲掃描不強(qiáng)化區(qū)范圍可縮小或消失;部分病灶周邊可見增粗、迂曲的供血血管。本例病例的病變強(qiáng)化方式與相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道一致。MRI 檢查T1 加權(quán)像多為等信號,T2 加權(quán)像多呈略高或中等高信號,強(qiáng)化表現(xiàn)類似CT增強(qiáng)掃描,腫塊內(nèi)或周圍扭曲擴(kuò)張的流空血管影為本病的典型表現(xiàn)[13]。LCD 的一個(gè)重要特點(diǎn)就是靜脈期及延時(shí)期持續(xù)強(qiáng)化,也就是對比劑消退延遲[14]。病變內(nèi)部的弧形或分支狀鈣化是LCD 的另一個(gè)重要特點(diǎn),見于5%~10%的病例[15],但有學(xué)者報(bào)道其鈣化率較高達(dá)30%[16],被認(rèn)為是診斷LCD 的特征性表現(xiàn)。此病灶又一特點(diǎn)是極少出現(xiàn)壞死液化及出血,這與病灶內(nèi)豐富的血液供應(yīng)及良好的側(cè)支循環(huán)有關(guān)[17]。因此,LCD 采取動態(tài)多期增強(qiáng)CT 或MRI 掃描的方式對臨床治療具有重要價(jià)值。超聲對LCD 病灶能較好地檢出(100%),表現(xiàn)為中等大小、孤立單發(fā)、包膜完整、邊界清楚、血流豐富、淋巴門消失及多無淋巴結(jié)樣形態(tài)。因此超聲見血流信號極其豐富,周圍見血流束穿入的團(tuán)塊,應(yīng)考慮為LCD 的特征性表現(xiàn)[18、19]。超聲雖然沒有增強(qiáng)CT 及MRI 的特異性表現(xiàn),但其經(jīng)濟(jì)、方便,作為初篩意義重大。

    2.3 合理制定手術(shù)治療方案,預(yù)防出血

    Castleman 病是富血供的淋巴組織增生異常性疾病,常表現(xiàn)為病因不明的淋巴組織腫大[20],經(jīng)過研究發(fā)現(xiàn)這與腫瘤豐富的血供、良好的側(cè)支循環(huán)等特性有關(guān)[21]。近期報(bào)道三維重建及三維打印技術(shù)在腹膜后LCD 切除中得到應(yīng)用,對全方位立體顯示腫瘤位置、與周邊臟器及重要血管間的解剖關(guān)系很有幫助,更有利于手術(shù)方案的制定[22]。LCD 腫塊自身血供豐富或者與周圍血管相連,導(dǎo)致手術(shù)出血量大,手術(shù)切除困難。必要行腹部CTA 檢查,可術(shù)前評估腫瘤的供應(yīng)血管及周圍血管情況[23],手術(shù)前行介入栓塞治療可以有效阻斷腫物的血供,為外科手術(shù)提供便利條件[24]。本例患者術(shù)前增強(qiáng)CT 明確顯示了滋養(yǎng)血管,若術(shù)前行介入栓塞治療,就可能減少術(shù)中出血,降低手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)。隨著微創(chuàng)及精準(zhǔn)治療模式的發(fā)展,腹腔鏡技術(shù)在腹膜后LCD 病人治療中也逐漸表現(xiàn)出優(yōu)勢。已經(jīng)有腹腔鏡手術(shù)成功切除腹膜后LCD 的病例的報(bào)道[25-26]。也有文獻(xiàn)報(bào)道對于局部組織、血管粘連復(fù)雜或腫塊較大難以操作的病人,可以行腹腔鏡包膜下切除術(shù),或先行腫塊及包膜部分切除以擴(kuò)大操作空間,然后再處理殘留部分[27]。腹腔鏡手術(shù)視野清晰、創(chuàng)傷小、恢復(fù)快,術(shù)中使用超聲刀可有效控制出血。因此,腹腔鏡輔助切除腹膜后LCD 是一種較為理想的治療方法。

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