孤獨癥嬰幼兒圖片測驗的信效度分析

龔 俊 李維君 鄒時樸 鐘云鶯 鐘 霞

孤獨癥譜系障礙(Autism Spectrum Disorder，ASD)是一類癥狀表現(xiàn)為社交交流缺陷和受限、重復性行為的發(fā)育行為障礙，其對患兒的社會功能產(chǎn)生明顯影響，甚至終身殘疾。目前ASD的預后取決量表的早期篩查。國內(nèi)外均為文字性量表，尚缺乏圖表性量表?？紤]到江西省目前主要以農(nóng)村人口為主，受限于文化程度對文字的理解欠佳，故引入孤獨癥嬰幼兒圖片測驗(Pictural Autism Screening Scale for Infant and Toddlers，PASS- IT)，以檢驗其信、效度，探討其篩查早期ASD的適用性。

1 對象與方法

1.1 對象

1.1.1 ASD組 為2015年4月—2016年9月于江西省兒童醫(yī)院兒童保健科就診的ASD患兒。入組標準：年齡60月齡以內(nèi)，由兒童保健科主任醫(yī)師根據(jù)美國精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊第5版(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders-5, DSM-5)[1]，確診為ASD，共入組90人，其中男81人，女9人；年齡18～56個月，平均(33.53±8.38)個月。

1.1.2 全面發(fā)育遲緩(Global Developmental Delay, GDD)組 入組標準：由兒童保健科主治醫(yī)師以上專業(yè)人員采用Gesell發(fā)育測驗進行診斷，共入組96人，其中男78人，女18人；年齡21～60月齡，平均為(37.47±10.39)個月。

1.1.3 正常兒童組 入組標準：由兒童保健科主治醫(yī)師以上專業(yè)人員采用丹佛發(fā)育測驗檢查為發(fā)育正常兒童。共入組92人，其中男82人，女10人；年齡18～48月齡，平均為(31.93±7.63)個月。

三組年齡差異無統(tǒng)計學意義(考慮三組年齡不全滿足正態(tài)分布，故采用Kruskal-Wallis H檢驗比較3組年齡，H值為6.263，P=0.064)，3組男、女性別比無統(tǒng)計學差異(2=3.792，P=0.150)。因此三組之間樣本具有可比性。

1.2 工具

1.2.1 孤獨癥嬰幼兒圖片測驗[2]PASS-IT為美國北達科他大學兒科學專家Larry Burd編制，由25張圖片組成，根據(jù)兒童平時是否有如圖片所示的動作或表情回答“是”或“否”，項目9、11、15、21、23、24回答“是”計1分，其余項目回答“否”計1分?？偡帧?0為陽性結果，懷疑為ASD患兒。

1.2.2 兒童孤獨癥評定量表(Childhood Autism Rating Scale, CARS) CARS是目前最常用的ASD評估工具之一，總分<30分為非ASD；總分在30～36之間，則為輕或中度ASD；總分≥36分，則為重度ASD。

1.2.3 嬰幼兒孤獨癥篩查量表(Checklist for Autism in Toddlers-Twenty-Three，CHAT-23)中文版[3]CHAT-23分家長問卷(A)和觀察部分(B)部分，A部分由家長評估，共23項，其中包括7個核心項目；B部分共4項。篩查標準：23項中≥6項陽性或7個核心項目中≥2項陽性或4個觀察項目中≥2項陽性考慮ASD可能。

1.3 實施過程

首先收集符合標準的ASD、GDD、正常兒童，其中ASD采用CARS評定DSM-5的診斷標準進行診斷，GDD采用Gessell發(fā)育測試來診斷；正常兒童采用丹佛發(fā)育篩查測驗來確定。然后對所有的受試者進行PASS-IT和CHAT-23評估。

1.4 統(tǒng)計方法

運用SPSS 20.0統(tǒng)計軟件進行數(shù)據(jù)統(tǒng)計分析,采用Cronbach a系數(shù)和分半信度評估PASS-IT的信度，采用Spearman相關系數(shù)評估PASS-IT的效標效度；采用2進行項目分析；采用Kruskal-wallis H檢驗和Nemenyi法檢驗評估PASS-IT的區(qū)分效度。

2 結果

2.1 信度

2.1.1內(nèi)部一致性系數(shù) PASS-IT中文版的Cronbacha系數(shù)為0.895。

2.1.2 分半信度 經(jīng)過Spearman-Brown修正后的分半信度系數(shù)為0.916。

2.2 效度

2.2.1 各項目的鑒別診斷效度 考慮每個項目為二分類變量(陽性為1，陰性為0)，屬于計數(shù)資料，故采用2檢驗進行三組之間的單項陽性率比較，從表1可知：除項目10、11、15、21、22外，其余項目三組間陽性率比較差異有統(tǒng)計學意義。見表1。

表1 各項目三組之間比較

2.2.2 量表的區(qū)分效度 考慮到三組量表總分不全滿足正態(tài)分布，故采用多個獨立樣本比較的Kruskal-WallisH檢驗比較三組之間量表總分：H=124.555，P<0.001，存在顯著差異，有統(tǒng)計學意義。采用多個獨立樣本兩兩比較的Nemenyi法進行三組總分兩兩比較，ASD組和GDD組之間存在統(tǒng)計學差異，2=-59.965，P<0.001；ASD組和正常組之間存在統(tǒng)計學差異，2=-95.881，P<0.001；GDD組和正常組之間存在統(tǒng)計學差異，2=-35.916，P<0.001。

2.2.3 效標效度 考慮到PASS-IT中文版總分和CARS總分均不滿足正態(tài)分布，故采用Spearman相關系數(shù)評估PASS-IT中文版的效標效度。PASS-IT中文版與CARS總分的Spearman相關系數(shù)為0.597，P<0.001。

3 三組PASS-IT中文版的篩查情況

以美國的篩查界限分標準(總分≤20為陽性)為評判標準，ASD組陽性為89人，陰性為1人，靈敏度為98.9%；GDD組陽性為66人，陰性為30人，特異度為31.2%；正常兒童陽性為17人，陰性為75人，特異度為81.4%，總體特異度為63.7%。

本研究進一步探討最佳的界限分，以Youden指數(shù)即：靈敏度(ASD組)+特異度(GDD組+正常組)-1最大為標準，見表2。

篩查界限分≤15分，Youden指數(shù)最高，ASD靈敏度為90%，GDD組特異度為81.2%，正常組特異度為98.3%，為本研究適合中國本土的最佳篩查界限分。見表2。另外采用CHAT-23評估，靈敏度為96.8%，GDD組特異度為70.8%，正常組特異度為80.7%。PASS-IT靈敏度比CHAT-23稍低，但已達到較高水平，特異度明顯比后者高。

表2 各界限分的靈敏度、特異度、Youden指數(shù) (%)

4 討論

兒童ASD是致殘性較高的發(fā)育行為障礙，目前在門診就診的人次逐年增高[4]。其預后取決于盡早發(fā)現(xiàn)與干預。從臨床實踐來看，大多數(shù)ASD在2歲以前就已經(jīng)存在癥狀，而實際上大多數(shù)ASD在3歲以上才被發(fā)現(xiàn)[5]。因此如何盡早發(fā)現(xiàn)ASD患兒顯得尤其重要，而目前早期篩查ASD有賴于篩查量表[6]。本文所研究的量表是孤獨癥嬰幼兒圖片測驗(PASS-IT)，是圖表式篩查量表。本文主要研究其信效度、項目分析，以探討其篩查早期ASD的適用性。

從信度結果顯示：PASS-IT的Cronbacha系數(shù)為0.895，分半信度為0.916，表明PASS-IT的內(nèi)部一致性系數(shù)和分半信度較好，評定結果具有較好的穩(wěn)定性和一致性。

本研究采用三組之間的單項陽性率比較來檢驗量表各項目的鑒別診斷效度。結果顯示，除了項目10、11、15、21、22，PASS-IT中文版的多數(shù)項目具有較好的鑒別診斷效度。項目10(喜歡被擁抱)和項目22(大人準備抱的時候，會張開手臂準備)反映無論ASD、GDD還是正常兒童均喜歡被擁抱或張開手臂準備被抱。對于項目11(專注車輪15 min)而言，在臨床上極少有ASD、GDD患兒能連續(xù)專注車輪15 min及以上，ASD一般是頻率較高，正常兒童也很少如此；項目15(對玩具擺放次序打亂感到煩躁)的內(nèi)容家屬難以理解，容易被理解為兒童玩耍被干擾會感到煩躁生氣；項目21(腳趾走路)可能被家屬誤認為是偶爾出現(xiàn)。

從三組量表總分比較來看，三組總分存在顯著差異，ASD組顯著低于GDD組，而GDD組顯著低于正常組。

在量表研究中，如效標效度相關系數(shù)在0.4～0.8之間，則說明效標效度較理想[7]。本研究發(fā)現(xiàn)PASS-IT中文版總分與CARS總分的Spearman相關系數(shù)為0.597，P<0.001，有統(tǒng)計學意義。CARS由主治醫(yī)師及以上醫(yī)師評定，結果與臨床診斷符合度較高，提示PASS-IT中文版具有較好的效標效度。

本研究發(fā)現(xiàn)以美國的界限分為評判標準，ASD的靈敏度為98.9%，張娜等[8]研究所得的PASS-IT的靈敏度為88%,低于本研究結果。一般而言篩查量表的靈敏度不應低于90%[9]。說明本研究的靈敏度較好。但特異度為63.7%，接近張娜等[8]的64.25%，與本研究納入GDD有關，因為考慮到輔助診斷試驗評價的對照組選擇除正常人外，還應包括與病例組難以鑒別的病種[10]，而在臨床中發(fā)現(xiàn)ASD與少量的GDD難以鑒別，故本研究對照組中不但納入正常兒童組，還包括GDD組。從本研究中發(fā)現(xiàn)GDD組特異度僅為31.2%，而正常組特異度為81.4%，進一步探討篩查界限分對GDD、正常組特異度的影響。

本研究分別計算了不同的篩查界限分水平時量表的靈敏度和特異度，發(fā)現(xiàn)如果以總分≤15分為評判標準，Youden指數(shù)最大，ASD組靈敏度、MR組特異度、正常組特異度分別為90%、81.2%、98.3%。從上述結果來看，總分≤15分作為中國本土的篩查界限分更恰當，但需要更大的樣本量進行驗證。由此可知中國病人和美國病人之間無論ASD還是GDD的精神病理可能存在跨文化差異。 另外與CHAT-23比較，靈敏度稍低，但仍較理想，特異度比后者好。

總之，PASS-IT具有較好的信度和效度，因此可用于ASD的早期篩查。同時，項目以圖表式顯現(xiàn)，文化程度偏低的家長也能很好理解，有助于減少理解偏差所致的應答錯誤。但是，該量表少數(shù)項目對于三組的鑒別效度欠佳，因此，應進一步完善。另外篩查界限分的確定，仍需要更大的樣本量來確定。