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    陰道斜隔綜合征并發(fā)盆腔膿腫1例

    2018-12-26 06:30:46蔡翩翩
    天津醫(yī)科大學學報 2018年6期
    關鍵詞:膿腫宮腔鏡輸卵管

    蔡翩翩,杜 雪

    (天津醫(yī)科大學總醫(yī)院婦產(chǎn)科,天津 300052)

    陰道斜隔綜合征(obliquevaginal septum syndrome,OVSS),又被稱為Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome(HWWS),是一種罕見的女性生殖道畸形,發(fā)病率0.1%~3.8%[1],其基本特點包括雙宮體、雙宮頸、雙陰道(一側陰道正常,一側陰道完全或不完全閉鎖),多伴有閉鎖陰道側的泌尿系統(tǒng)畸形。其具體發(fā)病機制尚不清楚,可能是由未知原因導致的胎兒發(fā)育過程中苗勒管或是中腎管發(fā)育異常引起的。國際上通常將此病分為完全閉鎖型和不完全閉鎖型,Lan等[2]統(tǒng)計1986年1月-2013年3月就診于北京協(xié)和醫(yī)院確診為陰道斜隔綜合征的患者,包括24例完全閉鎖型和55例不完全閉鎖型,這是目前為止包含病例數(shù)最多的案例報道,由于缺乏較大的數(shù)據(jù)分析,兩種類型的具體發(fā)病率尚未有報道。該疾病的臨床癥狀與其陰道閉鎖的程度有關,常見的癥狀包括周期性盆腔疼痛、痛經(jīng)、婦科檢查時觸及腫物等。陰道斜隔綜合征臨床表現(xiàn)缺乏特異性,常導致診斷困難和治療延遲,臨床工作中我們需要了解該疾病,才能避免多種嚴重的并發(fā)癥,為患者保持正常生育能力。

    1 病例資料

    患者,女,16歲,19 d前患者經(jīng)期來潮后,出現(xiàn)腹痛,逐漸加重,就診于當?shù)啬吃海懈共緽超發(fā)現(xiàn)子宮先天發(fā)育異常-雙角子宮?盆腔內(nèi)混合回聲腫物伴周圍積液(畸胎瘤?),為求進一步診治,1周前患者就診于我院門診,要求子宮畸形矯治及畸胎瘤剝除術,查體時發(fā)現(xiàn)患者外陰陰道分泌物為膿性,有惡臭味,追問病史患者于4月前有2次性生活史,其后開始出現(xiàn)陰道分泌物,量不多,伴有間斷發(fā)熱,體溫最高達38.5℃,伴腰酸,但無腹痛及異常陰道出血等,當?shù)蒯t(yī)院曾診斷為“尿路感染”給予抗生素治療(具體不詳)。婦科檢查:外陰(-),陰道暢,其內(nèi)可見大量膿性分泌物,陰道頂端未見宮頸,但可觸及宮頸表面有隔相阻,宮頸位于左后方,擠壓左側陰道壁,有膿液自此宮頸口流出,子宮前位,增大如孕40 d,質中,子宮左前方可觸及一腫物,大小約8 cm×7 cm,質韌,活動,壓痛(-),右側附件未及異常。初步診斷:陰道斜隔綜合征及輸卵管卵巢膿腫。完善相關檢查,陰道B超:考慮雙子宮;盆腔左側囊性包塊,考慮包裹性積液;陰道左側囊性包塊,考慮陰道隔后積膿。盆腔MR增強:1.考慮縱隔子宮畸形(雙子宮、雙陰道型),伴左側陰道擴張、積膿;2.盆腔包塊,考慮膿腫(圖1)。中腹部MR增強:雙腎未見異常。陰道分泌物培養(yǎng):大腸埃希菌。入院診斷:1.陰道斜隔綜合征2.盆腔膿腫(輸卵管卵巢膿腫)。

    圖1 術前婦科B超及盆腔核磁

    入院后給予頭孢西丁2 g Bid抗感染治療3 d后,于全麻下行腹腔鏡探查+陰道斜隔切除+宮腔鏡檢查,術中見盆腔包裹性積液,左側輸卵管卵巢膿腫、子宮畸形(雙子宮)(圖2),經(jīng)患者父母知情同意后決定行左側附件切除。宮腔鏡下見:陰道兩側壁未見孔隙及明顯的膨隆,僅見一側宮頸,外觀大致正常,擠壓宮頸旁左側陰道壁,可見大量粘稠膿液自右宮頸口流出,于陰道左側壁上1/3處穿刺,見淡黃色粘稠膿液流出,惡臭,沿穿刺孔縱行切開陰道壁,見大量淡黃色粘稠膿液流出,全部引流后取細菌培養(yǎng),由此孔進入,可見左側宮頸發(fā)育不全,呈皺縮樣,中央可見宮頸外口。仔細檢查左右側宮頸管,內(nèi)可見一小孔樣裂隙,自左側宮頸管內(nèi)注入美蘭溶液,可見右側宮頸小孔樣裂隙藍染,表面粘液藍染(圖3)。術后行陰道膿液培養(yǎng):棒狀桿菌屬,左附件膿液培養(yǎng):鳥腸球菌。術后診斷:1.陰道斜隔(Ⅲ型無孔斜隔合并宮頸瘺管型);2.陰道積膿;3.子宮畸形(雙子宮);4.左側輸卵管卵巢膿腫;5.子宮內(nèi)膜息肉;6.盆腔復雜粘連;7.中度貧血。

    圖2 術中腹腔鏡下所見

    圖3 術中宮腔鏡所見

    2 討論

    陰道斜隔綜合征是一種罕見的生殖系統(tǒng)畸形,發(fā)病率0.1%~3.8%[1]。其基本特點是雙宮體、雙宮頸、雙陰道(一側陰道正常,一側陰道完全或不完全閉鎖),多伴有閉鎖陰道側的泌尿系統(tǒng)畸形,以腎臟缺如多見。由Herlyn和Werner在1971年報道而被稱為 Herlyn-Werner syndrome[3],1976 年 Wunderlich又報道了腎發(fā)育不全與同側陰道閉鎖的關聯(lián)[4],故陰道斜隔綜合征又被稱為Herlyn-Werner-Wunderlich syndrome,HWWS。通常表現(xiàn)為青春期盆腔疼痛、痛經(jīng)、陰道或者盆腔腫物,以及罕見的陰道膿性分泌物等。

    2.1 HWWS的病因及發(fā)病機制 HWWS的發(fā)病機制尚未完全清楚,目前普遍認為是胎兒發(fā)育過程中苗勒管發(fā)育異常所致[5-6]。正常女性生殖管道的發(fā)育過程是,左右兩側苗勒管在中腎管的引導下,上段和中段演化成兩側輸卵管,兩側副中腎管的下段在中央融合形成子宮及陰道上2/3,陰道下1/3的部分則由泌尿生殖竇后壁的竇結節(jié)增生而成的陰道板形成,從而在中線形成單一的子宮體、子宮頸及陰道,而保留左右各一的輸卵管。陰道斜隔綜合征胚胎學方面的機制可能有兩種情形:一是胚胎發(fā)育過程中由于致畸因素的存在,兩條苗勒管的融合受到干擾,無法融合;二是一側中腎管發(fā)育異常,導致同側腎臟異常,同時也無法引導苗勒管融合,從而形成雙套生殖道[7]。

    2.2 HWWS的分型 1985年北京協(xié)和醫(yī)院的卞美璐等[8]將此病分為3型:Ⅰ型(無孔斜隔型)、Ⅱ型(有孔斜隔型)、Ⅲ型(無孔斜隔合并宮頸瘺管型)。按照該分型,該病人屬于III型。

    但這個分類在歐美國家沒有被廣泛使用,國際上通常將陰道斜隔綜合征分為完全閉鎖型和不完全閉鎖型[9-10]。2015年Lan等[2]對1986年1月-2013年3月北京協(xié)和醫(yī)院收治的79例患者進行歸納,完全閉鎖型出現(xiàn)癥狀和診斷的平均年齡是13歲,不完全閉鎖型出現(xiàn)癥狀的平均年齡是21歲,診斷的平均年齡是25歲。完全閉鎖型患者月經(jīng)初潮至出現(xiàn)周期性盆腔痛的時間間隔是3月,而在不完全閉鎖型則為3年。盆腔子宮內(nèi)膜異位癥發(fā)生率在完全閉鎖型(38%,9/24)的患者顯著高于不完全閉鎖型患者(13%,7/55;P<0.05)。此外,急性盆腔炎的發(fā)生率完全閉鎖型(4%,1/24)的患者顯著低于不完全閉鎖型(27%,15/55;P<0.05)。這兩種類型的臨床特征存在顯著的差異性,因此,Lan等[2]也建議將HWWS分為完全閉鎖型和不完全閉鎖型兩種類型。

    2.3 HWWS的臨床表現(xiàn) 大部分HWWS患者在青春期發(fā)病,通常發(fā)生在月經(jīng)初潮后的2~12個月,臨床癥狀與陰道閉鎖程度有關。常見的癥狀包括周期性盆腔疼痛、痛經(jīng)、婦科檢查時觸及腫物等,少見的癥狀如:原發(fā)性閉經(jīng)、性交困難、尿路感染、血腫自發(fā)性破裂、不孕以及產(chǎn)科并發(fā)癥等,甚至有些患者以陰道膿性分泌物、經(jīng)間期出血等來診。完全閉鎖型患者發(fā)病年齡小,初潮后發(fā)病早,痛經(jīng)嚴重,多伴有一側下腹痛,因長期經(jīng)血倒流,可引起子宮內(nèi)膜異位癥。陰道檢查可觸及囊性腫物固定在一側陰道壁和穹窿上,位置比較低,腫物較硬,宮腔積血時可觸及子宮增大。不完全閉鎖型患者主要表現(xiàn)為經(jīng)期延長、陰道膿性或血性分泌物,因隔后腔內(nèi)長期積膿,可繼發(fā)感染導致盆腔炎或盆腔膿腫。陰道檢查見膿液自陰道頂端流出[11]。

    本例患者,13歲月經(jīng)初潮,僅在宮頸上存在微小孔隙,隨著月經(jīng)周期,由于陰道不完全阻塞,部分月經(jīng)血逐漸積累在阻塞側陰道里,再進入子宮及同側輸卵管,可能有一部分血液被吸收,所以患者無明顯的阻塞癥狀。患者首次性生活之后,使病原體容易通過陰道向上感染,術中膿液淋病奈瑟菌、沙眼衣原體、陰道毛滴蟲等培養(yǎng)均為陰性,但患者陰道微生態(tài)檢查為細菌性陰道病,寄居于陰道內(nèi)的需養(yǎng)菌和厭氧菌等內(nèi)源性病原體可以沿著生殖道黏膜上行蔓延,阻塞側陰道、子宮、輸卵管里的積血成為良好的培養(yǎng)基,逐漸發(fā)展成陰道膿腫及輸卵管卵巢膿腫。另一方面,長期的積血、慢性炎癥,使輸卵管、卵巢及腸管粘連,積血被包裹在厚囊壁、腹膜及粘連帶內(nèi),阻止了感染蔓延,因此,該患者非常幸運,并未發(fā)生彌漫性腹膜炎、敗血癥及膿毒血癥等嚴重并發(fā)癥。

    2.4 HWWS的診斷 HWWS的早期診斷和治療,能夠緩解急性癥狀,保持正常生育能力并預防多種并發(fā)癥。但由于HWWS的癥狀和體格檢查都沒有特異性,常延誤診斷。超聲檢查具有快捷、無創(chuàng)、經(jīng)濟等優(yōu)點,是診斷HWWS的首選檢查。而磁共振成像(MRI)能更精確地分辨雙子宮、阻塞性陰道斜隔和同側泌尿系統(tǒng)畸形的具體特征,可以指導手術方案的制定和實施,因此超聲和MRI是HWWS診斷和制定手術方案中最適宜的檢查方法[12-13]。當然,腹腔鏡檢查是診斷女性生殖系統(tǒng)先天性異常的黃金標準[5,12],當診斷不能明確或者沒有條件進行MRI時,腹腔鏡可以作為保留手段。

    絕大部分的HWWS伴有閉鎖陰道側的腎發(fā)育不全,以腎臟缺如多見,此外還可表現(xiàn)為其他的泌尿系統(tǒng)畸形如:腎臟、輸尿管畸形(異位腎、重復腎、輸尿管異位開口、輸尿管囊腫等)[14]。Haddad等[15]總結了42例陰道斜隔綜合征患者的資料,除了一例患者雙腎正常以外,其余的41例均存在單側腎異常,52%的腎異常發(fā)生在右側。Magee等[16]根據(jù)胚胎發(fā)育異常出現(xiàn)的時期將泌尿生殖系統(tǒng)畸形分為3型,I型(胚胎發(fā)育4周之前)生腎嵴未分化階段出現(xiàn)異常,導致單側或雙側腎發(fā)育不良及苗勒管結構異常。II型(胚胎發(fā)育第4周)中腎管和輸尿管芽分化異常,導致苗勒管不完全融合,只有單側與泌尿生殖竇接觸,另一側形成陰道盲端。III型(胚胎發(fā)育4~6周),生腎索未能分化成后腎胚基,導致腎發(fā)育不良,而因為該階段中腎管及苗勒管不受影響,所以生殖系統(tǒng)發(fā)育正常。我們報道的這個案例屬于II型發(fā)育畸形,但是該患者沒有泌尿系統(tǒng)畸形,原因不清楚,可能該類型的苗勒管發(fā)育畸形的發(fā)生不都是伴隨在中腎管發(fā)育畸形之后發(fā)生,但無疑非常罕見[17]。

    存在單側腎發(fā)育不全的女性,有25%~50%的可能合并相關生殖器異常,這類女性應該在月經(jīng)初潮前行婦科影像學檢查排除子宮和陰道異常,因為對HWWS患者如果能早期診斷、及時進行手術矯正,通常能有效阻止子宮內(nèi)膜異位癥、盆腔炎、粘連等對生育造成的不良影響,預后良好[18]。

    本例患者也曾以“發(fā)熱、腹痛”就診于外院,診斷為“尿路感染”,收住泌尿科行抗感染治療,然而病情未完全好轉,后因月經(jīng)來潮,腹痛加重,行婦科B超發(fā)現(xiàn)子宮先天發(fā)育異常-雙角子宮?盆腔內(nèi)混合回聲腫物(畸胎瘤?),診斷的延遲可能由于該疾病較為罕見,部分醫(yī)師對這種疾病的了解不足,未進行全面、詳細的病史詢問有關。此外,規(guī)律的月經(jīng)、陰道出口不完全阻塞和血腫擴張緩慢也是診斷延遲的原因。診斷延遲可導致子宮內(nèi)膜異位癥、粘連、不孕癥和感染等并發(fā)癥[13]。

    2.5 HWWS的治療 HWWS治療的目的是解除梗阻、緩解癥狀、保護性功能和生育功能。最好的治療方法是手術徹底切除阻塞的陰道斜隔,保證引流通暢[19]。關于HWWS患者行陰道斜隔切除術的時機,通常不推薦在嬰兒期進行,但是在青春期前或之后仍有爭議。本例患者是在青春期之后發(fā)現(xiàn)的,已經(jīng)發(fā)生輸卵管卵巢膿腫,導致必須行左附件切除,有可能對未來的生育造成不良影響。另外,HWWS婦女月經(jīng)初潮后可能發(fā)生盆腔感染、子宮內(nèi)膜異位癥等并發(fā)癥,有潛在的子宮切除可能。這表明在月經(jīng)初潮前切除已知陰道斜隔可能會阻止?jié)撛诓l(fā)癥;但另一方面,在青春期前行陰道斜隔切除,可能使陰道狹窄和宮頸裂傷的風險增高,在青春期后需要進一步的處理[20]。由于缺乏指南指導,手術的最佳時機尚無統(tǒng)一規(guī)范。我們建議在月經(jīng)初潮后不久,即行手術治療,以預防嚴重的并發(fā)癥。

    宮腔鏡下陰道斜隔切除是治療青少年HWWS的一種切實可行方法,Eun等[21]報道了1例通過宮腔鏡成功切除陰道斜隔的病例,不僅為患者保留處女膜的完整性,而且由于宮腔鏡檢查有放大作用,使得手術操作簡單、創(chuàng)傷小、恢復快。陰道腫物如果體積小,會給傳統(tǒng)的經(jīng)陰道手術帶來困難,而宮腔鏡手術空間大,易于發(fā)現(xiàn)小的斜隔孔,更好的評估外露宮頸與陰道斜隔的關系,觀察宮頸管有無瘺孔,檢查兩側子宮發(fā)育大小,明確宮腔縱隔、子宮內(nèi)膜、輸卵管開口情況。宮腔鏡膨宮液的沖洗作用可以清理積膿的隔后腔和宮腔,徹底清除感染灶[22]。

    腹腔鏡檢查不是必須的,但可以進一步證實影像學診斷。有盆腔包塊,高度懷疑子宮內(nèi)膜異位癥、膿腫、不孕等情況時,我們建議腹腔鏡檢查以幫助診斷及治療,明確子宮畸形,解除盆腔粘連,去除盆腔子宮內(nèi)膜異位病灶,改善患者腹痛癥狀,提高生育能力。

    綜上所述,HWWS是一種罕見的生殖系統(tǒng)畸形,臨床表現(xiàn)缺乏特異性,容易誤診、誤治,臨床工作中我們需要了解該疾病,以期早期發(fā)現(xiàn),及時診治,防止并發(fā)癥,保護生育能力。超聲、MRI是診斷和制定手術方案最適宜的檢查方法,陰道斜隔切除術是目前最根本的手術方式,宮腔鏡及腹腔鏡檢查能夠幫助診斷和治療,值得推廣。

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