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    成人腺泡狀軟組織肉瘤的影像學(xué)特征

    2017-09-30 05:33:04王順生蔣朝霞張盛箭
    腫瘤影像學(xué) 2017年4期
    關(guān)鍵詞:泡狀肉瘤腫塊

    王順生,蔣朝霞,張盛箭

    1. 上海消防總隊醫(yī)院超聲科,上海 200443;2. 復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院放射診斷科,復(fù)旦大學(xué)上海醫(yī)學(xué)院腫瘤學(xué)系,上海 200032

    成人腺泡狀軟組織肉瘤的影像學(xué)特征

    王順生1,蔣朝霞2,張盛箭2

    1. 上海消防總隊醫(yī)院超聲科,上海 200443;2. 復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院放射診斷科,復(fù)旦大學(xué)上海醫(yī)學(xué)院腫瘤學(xué)系,上海 200032

    目的:探討成人腺泡狀軟組織肉瘤(alveolar soft part sarcoma,ASPS)的CT、MRI及PET/CT影像學(xué)特征。方法:回顧性分析2012年1月—2016年12月經(jīng)手術(shù)或空心針活檢病理證實的10例ASPS病例,分析其臨床表現(xiàn)及CT、MRI、PET/CT影像學(xué)特征。結(jié)果:10例患者中位年齡29歲(22~46歲),發(fā)生于四肢7例(其中大腿4例),盆腔3例;中位大小72 mm(29~260 mm)。行MRI檢查的6例病灶T1WI均呈高信號,T2WI呈不均勻高信號4例,高低信號混雜2例;CT及MRI增強后所有病灶均呈明顯不均勻強化,且于病灶周圍或病灶內(nèi)見增粗增多的血管影。PET/CT示所有原發(fā)灶及絕大多數(shù)轉(zhuǎn)移灶氟脫氧葡萄糖(fluorodeoxyglucose,F(xiàn)DG)明顯攝取。有9例患者發(fā)生轉(zhuǎn)移,其中肺部轉(zhuǎn)移9例,淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移3例,骨轉(zhuǎn)移2例,皮下及腦部轉(zhuǎn)移各1例。結(jié)論:成人ASPS發(fā)病年齡較小,好發(fā)于四肢。MRI平掃T1WI呈高信號、CT或MRI增強后腫瘤周圍及瘤內(nèi)明顯增粗增多的血管影及明顯不均勻強化為其影像學(xué)特征。肺部轉(zhuǎn)移極為常見。

    肉瘤;腺泡狀軟組織;磁共振成像;計算機(jī)斷層掃描;轉(zhuǎn)移

    腺泡狀軟組織肉瘤(alveolar soft part sarcoma,ASPS)罕見,僅占所有軟組織肉瘤的0.5%~1%[1]。主要發(fā)生于兒童及青年,兒童常見發(fā)病部位為頭頸部,成人則為四肢[2]。本研究回顧性分析2011年1月—2016年12月復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院經(jīng)手術(shù)或穿刺病理證實為ASPS的10例成人患者,分析其臨床表現(xiàn)及CT、MRI、PET/CT等影像學(xué)特征,并探討其影像學(xué)特征與病理學(xué)的相關(guān)性,提高對ASPS的認(rèn)識及影像學(xué)診斷水平。

    1 資料和方法

    1.1 一般資料

    收集2011年1月—2016年12月經(jīng)手術(shù)或空心針穿刺活檢病理證實的具有完整病例資料且影像歸檔和通信系統(tǒng)(Picture Archiving and Communication Systems,PACS)中有完整影像學(xué)資料的ASPS患者10例(手術(shù)6例,空心針活檢4例)。其中男性5例、女性5例;年齡22~46歲(中位年齡29歲)。臨床上8例因發(fā)現(xiàn)無痛性腫塊而就診(病程4個月至9年不等),2例因其他原因行胸部CT檢查發(fā)現(xiàn)兩肺多發(fā)轉(zhuǎn)移,查體分別發(fā)現(xiàn)小腿、大腿腫塊而就診。

    1.2 影像學(xué)檢查

    10例患者中,5例行病灶部位CT平掃及增強掃描,10例行胸部CT掃描(其中4例增強掃描、6例平掃),6例(其中1例同時行CT及MRI檢查)行病灶部位MRI平掃及增強檢查,4例行PET/CT檢查。CT掃描設(shè)備為SIEMENS公司64排螺旋CT,均行平掃及增強掃描,掃描層厚5 mm,重建層厚1 mm,分別進(jìn)行骨重建及軟組織重建,并將圖像傳至GE AW4.3工作站進(jìn)行圖像后處理及重建。CT造影劑為碘海醇,80~100 mL不等,注射速率2.5~3 mL/s;掃描時間為注射造影劑后30、50 s進(jìn)行雙期掃描(其中胸部CT僅50 s單期掃描)。MRI掃描設(shè)備為GE 1.5 T及3.5 T掃描儀,序列包括平掃橫斷面T1WI、橫斷位及冠狀或矢狀位T2WI (其中橫斷面加脂肪抑制),層厚為5~8 mm不等。增強掃描采用FSPGR序列抑脂橫斷位及冠狀位或矢狀位。MRI造影劑采用釓噴酸葡胺(gadoliniumdiethylenetriaminepentaacetic acid,Gd-DTPA),劑量為0.1 mmol/kg (最大不超過15 mL),注射速率為1~2 mL/s。PET/CT掃描設(shè)備為SIEMENS公司Biograph16HR,18F-脫氧葡萄糖(18F-fluorodeoxyglucose,18F-FDG)為本院直線加速器自制。

    1.3 影像圖像分析

    由兩名具有20年及14年臨床經(jīng)驗的影像科醫(yī)師獨立進(jìn)行CT及MRI圖像分析,意見不一致時通過討論達(dá)成一致性意見。分析腫瘤的部位、大小、形態(tài)、邊界。CT觀察其內(nèi)是否存在鈣化和CT值、增強后的強化程度、腫塊內(nèi)部和周圍是否有增粗血管。MRI觀察平掃T1WI、T2WI信號,腫瘤內(nèi)部及其周圍是否有流空血管,增強后的強化程度。觀察所有患者是否存在轉(zhuǎn)移。PET/CT由1名具有10年診斷經(jīng)驗的影像科醫(yī)師進(jìn)行圖像分析,觀察原發(fā)病灶、轉(zhuǎn)移情況及最大標(biāo)準(zhǔn)攝取值(maximal standardized uptake value,SUVmax)值。

    2 結(jié) 果

    10例患者中,ASPS原發(fā)于四肢7例(7/10,70%):大腿4例,其中3例位于股四頭肌內(nèi),1例位于股四頭肌間隙內(nèi);小腿2例,位于比目魚肌和腓腸肌各1例;手部大魚際1例。盆腔3例(3/10,30%):位于子宮1例,髂肌與腰大肌間隙內(nèi)1例,臀大肌內(nèi)1例。未見原發(fā)于頭頸部的病灶。病灶大小29~260 mm不等(中位大小72 mm),除1例腫塊<50 mm,其余均≥50 mm。形態(tài)為橢圓形4例,不規(guī)則形6例。邊界清楚6例,邊界模糊不清4例。

    共5例患者行病灶CT平掃及增強。對照周圍肌肉組織,CT平掃示腫瘤呈低密度3例,等低密度混雜2例,平掃CT值38~41 Hu不等,其中2例腫塊內(nèi)見多發(fā)點狀、線樣鈣化。增強后腫瘤均呈明顯不均勻強化(CT值增高42~61 Hu)。4例見腫瘤內(nèi)部及其周圍增粗血管影,1例病灶周圍見增粗血管影。

    共6例患者行病灶MRI平掃及增強掃描。與相鄰肌肉信號對比,平掃T1WI示腫塊均呈高信號,其中1例腫塊內(nèi)部及周圍見彎曲線樣更高信號影;平掃T2WI示4例腫塊呈不均勻高信號,2例呈高低信號混雜,其中5例病灶內(nèi)及周圍見流空血管影。增強后6例腫塊均呈明顯不均勻強化,且腫塊內(nèi)部及周圍見明顯增多增粗強化血管影(圖1~2)。

    共4例患者行PET/CT檢查?;颊咴l(fā)病灶均為高代謝,SUVmax值為3.8~27.6 (位于盆腔2例,位于小腿及大腿各1例)。其中3例發(fā)現(xiàn)肺部多發(fā)轉(zhuǎn)移,1例盆腔轉(zhuǎn)移,1例骨轉(zhuǎn)移。3例肺轉(zhuǎn)移中,1例無明顯異常代謝,1例SUVmax為1,1例呈高代謝,SUVmax為3.0。盆腔轉(zhuǎn)移灶及骨轉(zhuǎn)移均可見明顯高代謝(圖3)。

    有9例患者發(fā)現(xiàn)不同部位的轉(zhuǎn)移,其中8例發(fā)現(xiàn)原發(fā)病灶同時發(fā)現(xiàn)肺部轉(zhuǎn)移,1例術(shù)后4個月發(fā)現(xiàn)肺部轉(zhuǎn)移,均為兩肺多發(fā)轉(zhuǎn)移。3例發(fā)現(xiàn)淋巴結(jié)腫大(2例縱隔淋巴結(jié)腫大,1例腹股溝淋巴結(jié)腫大),2例見骨轉(zhuǎn)移,1例見背部皮下轉(zhuǎn)移,1例腦轉(zhuǎn)移。

    圖1 右側(cè)股四頭肌ASPS的MRI影像學(xué)特征

    圖2 右側(cè)股四頭肌ASPS的CT、MRI影像學(xué)特征

    圖3 右側(cè)股四頭肌間隙ASPS及肺轉(zhuǎn)移的PET/CT影像學(xué)特征

    3 討 論

    ASPS為罕見的軟組織惡性腫瘤,其組織來源尚未明確,有學(xué)者認(rèn)為其為肌源性惡性腫瘤[3]。其分子遺傳學(xué)的特征性表現(xiàn)為不平衡易位der(17)t(X;17)(p11;q25)L2],導(dǎo)致位于X染色體p11的TFE3轉(zhuǎn)錄因子基因與17號染色體q25.3的ASPL基因融合,形成ASPL-TFE3融合基因[4]。因為女性有兩條X染色體,理論上發(fā)生染色體易位的概率為男性的2倍,故ASPS可能更多見于女性[5]。但目前各報道[5-7]顯示ASPS發(fā)生的性別差異不盡相同。本研究顯示,男性和女性各占50%,未見明顯的性別差異??赡芘cASPS發(fā)病率非常低,病例樣本量較小有關(guān)。ASPS常見發(fā)病年齡為15~35歲,5歲前和50歲后均少見。同時兒童ASPS常見于頭頸部,而成人ASPS常見于四肢。因該院不收治兒童腫瘤患者,所有ASPS患者均為中青年人,中位發(fā)病年齡為29歲,與以往文獻(xiàn)報道[2,5-7]一致。10例患者中,絕大多數(shù)發(fā)生于四肢(7/10,70%),其中4例位于大腿、2例位于小腿、1例位于手部,余3例位于盆部,無發(fā)生于頭頸部者。本研究進(jìn)一步證實ASPS的好發(fā)部位與年齡有關(guān)[2]:兒童ASPS最常見發(fā)病部位為頭頸部,而成人ASPS最常見發(fā)病部位為四肢,特別是大腿部位。ASPS的臨床癥狀不明顯,不易發(fā)現(xiàn),且生長緩慢,病程較長。本組病例中,術(shù)前病程最長者達(dá)9年,且2例因為體檢發(fā)現(xiàn)兩肺多發(fā)轉(zhuǎn)移,進(jìn)一步查體才發(fā)現(xiàn)下肢ASPS原發(fā)灶。提示中青年患者如發(fā)生四肢軟組織內(nèi)生長緩慢的腫塊,需考慮ASPS的可能。

    ASPS具有相對較特異性的CT及MRI影像學(xué)表現(xiàn),特別是增強影像學(xué)特征[5-9]。其病理為多邊形的腫瘤細(xì)胞圍成腺泡狀結(jié)構(gòu)[10],而這些腺泡狀結(jié)構(gòu)間襯覆血管內(nèi)皮細(xì)胞,形成裂隙狀及血竇樣毛細(xì)血管網(wǎng),因此腫瘤內(nèi)血供極為豐富。無論CT還是MRI增強掃描,腫瘤均可見明顯的不均勻強化,同時腫瘤周圍及其內(nèi)部可見明顯增粗?jǐn)U張的血管影,特別是MRI平掃及增強掃描對腫瘤周圍及其內(nèi)部的血管顯示更佳,平掃可見明顯的流空血管,增強可見明顯增多增粗的血管呈蚓狀。ASPS的T1WI平掃也具有一定的特征:相對周圍肌肉呈相對高信號,這一表現(xiàn)在軟組織腫瘤中有一定的特異性。大部分學(xué)者[7-8,11]推斷腫瘤內(nèi)明顯增多且流速緩慢的血液可能是形成這一征象的主要原因。本組病例中,1例T1WI平掃高信號腫瘤內(nèi)還可見更高信號的血管樣結(jié)構(gòu),間接證實了這一推斷。此外,腫瘤T1WI平掃高信號也可能與腫瘤內(nèi)血流緩慢,紅細(xì)胞破裂或瘤內(nèi)出血,含鐵血黃素釋放有關(guān)。腫瘤的T2WI信號與大部分軟組織腫瘤相仿,缺乏特異性,呈混雜高信號或高低混雜信號,可能與腫瘤內(nèi)出血、壞死、瘢痕形成及豐富紊亂的血流有一定關(guān)系。

    ASPS極易發(fā)生轉(zhuǎn)移[7,12-13],多為血行轉(zhuǎn)移,也可發(fā)生淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。本研究顯示,絕大多數(shù)(8/10,80%)患者確診ASPS時發(fā)現(xiàn)兩肺多發(fā)轉(zhuǎn)移,另有1例術(shù)后4個月胸部CT顯示兩肺多發(fā)轉(zhuǎn)移;還有骨、腦及皮下等血行轉(zhuǎn)移部位;同時發(fā)現(xiàn)30%患者存在淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。Sood等[7]對25例ASPS的研究顯示,23例見肺轉(zhuǎn)移,17例存在淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移,骨轉(zhuǎn)移及腦轉(zhuǎn)移者分別有13例及10例;其余轉(zhuǎn)移部位有肝、腎上腺、皮下等。除肺轉(zhuǎn)移外,其余部位轉(zhuǎn)移的發(fā)生率較本研究明顯高,可能與本研究檢查部位不全面及隨訪時間不夠長有關(guān)。因此,建議患者確診為ASPS時,需完善全身各部位的檢查,特別是胸部薄層CT檢查以明確肺轉(zhuǎn)移情況及頭顱MRI檢查以除外腦轉(zhuǎn)移可能。研究顯示,存在轉(zhuǎn)移的患者,特別是伴腦轉(zhuǎn)移的患者預(yù)后較差[7,12,14-15]。值得注意的是,ASPS是存在淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移可能的少數(shù)軟組織腫瘤的一種,這一表現(xiàn)在軟組織腫瘤鑒別診斷中有一定價值。

    ASPS的PET/CT影像學(xué)表現(xiàn)報道較罕見,絕大多數(shù)為個案報道[7,16]。與以往報道相仿,本組4例患者的PET/CT均顯示原發(fā)腫瘤明顯高代謝,SUVmax為3.8~27.6不等;且絕大多數(shù)轉(zhuǎn)移為FDG高攝取,但1例肺轉(zhuǎn)移灶FDG未見明顯攝取。這可能與肺組織本身的SUV值較低,同時轉(zhuǎn)移灶較小(兩肺多發(fā)轉(zhuǎn)移灶,最大病灶約8 mm)有關(guān)。因此,應(yīng)用PET/CT進(jìn)行ASPS診斷及分期時,對肺部病灶,特別是小結(jié)節(jié)灶,需結(jié)合薄層CT及隨訪,必要時結(jié)合活檢以明確其性質(zhì)。

    綜上所述,成人ASPS發(fā)病年齡較小,好發(fā)于四肢,特別是大腿部位;具有較為特征性的影像學(xué)特征:T1WI平掃呈高信號,腫瘤明顯不均勻強化,腫瘤周圍及內(nèi)部有明顯增粗增多的血管影;且轉(zhuǎn)移極為常見,特別是肺部轉(zhuǎn)移。因此,確診ASPS時,完整的影像學(xué)檢查非常必要。

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    Imaging features of adult alveolar soft part sarcoma


    WANG Shunsheng1, JIANG Zhaoxia2, ZHANG Shengjian2
    (1. Department of Ultrasound, Shanghai Fire Brigade Hospital, Shanghai 200433, China; 2. Department of Diagnostic Radiology, Fudan University Shanghai Cancer Center; Department of Oncology, Shanghai Medical College, Fudan University, Shanghai 200032, China)

    ZHANG Shengjian E-mail: zhangshengjian@yeah.net

    Objective:To explore the CT, MRI and PET/CT imaging features of adult alveolar soft part sarcoma (ASPS).Methods:The clinical data, CT, MRI and PET/CT imaging features of ten patients with histopathologically proved ASPS from January 2012 to December 2016 were retrospectively reviewed.Results:The median age of the ten patients was 29 years (22-46 years). The median size of the lesions was 72 mm (29-260 mm). Seven lesions were in the extremities (4 cases in the thigh), and 3 cases in the pelvic. Tumors were hyper-intensity on T1WI and heterogeneous hyper-intensity or mixed hypo-/hyper-intensity on T2WI. All lesions showed marked heterogeneous enhancement and numerous large vessels on both contrast-enhanced T1WI and contrast-enhanced CT. All primary lesions and most of metastases were fluorodeoxyglucose (FDG)-avid on PET/CT. And metastases developed in 9 cases (9 cases in lungs, 3 cases in lymph nodes, 2 cases in bones, 1 case in subcutaneous tissues and 1 case in brain).Conclusion:Adult ASPS predominantly develops in the extremities of young patients. Tumors show hyper-intensity on T1WI,and marked heterogeneous enhancement and numerous large vessels on both contrast-enhanced T1WI and contrast-enhanced CT.Pulmonary metastasis develops in the majority of ASPS patients.

    Sarcoma; Alveolar soft part; Magnetic resonance imaging; Computed tomography; Metastasis

    R445.2; R445.6

    A

    1008-617X(2017)04-0262-06

    2017-08-07

    2017-08-19)

    張盛箭 E-mail:zhangshengjian@yeah.net

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