關節(jié)鏡手術治療5例肩關節(jié)米粒體性滑囊炎

葛冠男 錢軍

（中國醫(yī)學科學院北京協(xié)和醫(yī)學院北京協(xié)和醫(yī)院骨科，北京100730）

關節(jié)鏡手術治療5例肩關節(jié)米粒體性滑囊炎

葛冠男 錢軍*

（中國醫(yī)學科學院北京協(xié)和醫(yī)學院北京協(xié)和醫(yī)院骨科，北京100730）

背景：肩關節(jié)米粒體性滑囊炎較少見，既往多數(shù)研究均為個案報告，且個案報道中多數(shù)患者接受開放性滑膜切除手術，目前并無針對本病進行關節(jié)鏡手術治療的報道，亦缺乏長期隨訪評估其治療效果。目的：探討肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的臨床特點，關節(jié)鏡手術治療方法及預后。方法：回顧性分析2014年3月至2016年3月收治的5例肩關節(jié)米粒體性滑囊炎患者的臨床資料。男1例，女4例；超敏C-反應蛋白（high-sensitivity C-reactive protein,hs-CRP）僅在2例中均有不同程度升高；1例類風濕因子（rheumatoid factor,RF）陽性，其余4例無免疫系統(tǒng)疾??；MRI檢查示5例均表現(xiàn)為肩關節(jié)肩峰下大量類圓形等T1長T2信號。全部患者均接受關節(jié)鏡下關節(jié)腔清理、米粒體切除術。結果：5例均接受6～30個月隨訪，平均12個月。術后無并發(fā)癥發(fā)生，關節(jié)疼痛、腫脹好轉，活動范圍正常。術后Constant肩關節(jié)評分與術前相比有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）。1例RF陽性患者復查肩關節(jié)MRI見少量米粒體復發(fā)。結論：關節(jié)鏡手術治療肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的安全性好、效果佳，RF可能對判斷本病預后有提示意義。

肩關節(jié)；米粒體性滑囊炎；關節(jié)鏡檢查

米粒體性滑囊炎是一種少見疾病，1895年Riese首次于1例結核性膝關節(jié)炎病例中發(fā)現(xiàn)并報道[1]。目前，學界普遍認為米粒體性滑囊炎多發(fā)生于類風濕性疾病患者中，少部分結核性、血清陰性關節(jié)病中也有出現(xiàn)[2-4]。其形成原因及病理機制尚無定論。米粒體多附著于滑囊，膝關節(jié)[5]、腕關節(jié)[6]、肘關節(jié)[7]較為多見，肩關節(jié)米粒體性滑囊炎較少見，均為個案報告[3,4,8-13]，且多數(shù)患者接受開放性滑膜切除手術[8-12]，僅2例接受全關節(jié)鏡手術[4,13]，并無長期隨訪評估治療效果。本研究回顧性分析2014年3月至2016年3月診治的5例肩關節(jié)米粒體性滑囊炎患者，均接受關節(jié)鏡手術治療，并進行至少6個月隨訪，以探討肩關節(jié)米粒體滑囊炎的臨床特點，關節(jié)鏡手術方法及預后。

1 資料與方法

1.1 臨床資料

肩關節(jié)米粒體性滑囊炎5例，男1例，女4例。平均病史為2周～9年。4例存在肩關節(jié)疼痛；5例均出現(xiàn)肩關節(jié)腫脹；2例存在肩關節(jié)活動范圍受限。術前患者疼痛程度應用VAS評分評估為0～9分，平均5.6分。2例患者的超敏C-反應蛋白（high-sensitivity C-reactive protein,hs-CRP）存在不同程度升高。1例患者類風濕因子（rheumatoid factor,RF）呈陽性（表1）。

表 1 患者臨床特點及實驗室檢查

5例均行肩關節(jié)（正位+岡上肌出口位）X線片檢查及肩關節(jié)MRI檢查。X線片均未見骨質破壞等明顯異常。MRI表現(xiàn)較為相似：關節(jié)周圍軟組織可見不同程度水腫，肩峰下可見積液，以及大量直徑不等（1～10 mm）的類圓形占位，與周圍肌肉組織相比呈等T1稍長T2信號（圖1A～D）。

1.2 手術方法

圖1 病例2，女，63歲，肩關節(jié)疼痛及腫脹3年，肩關節(jié)米粒體性滑囊炎

5例均接受關節(jié)鏡探查，關節(jié)腔清理，滑膜及米粒體切除術，全部手術均由同一名經(jīng)驗豐富的醫(yī)師完成。手術采取肩峰下前外、后外切口，術中經(jīng)關節(jié)鏡探查，可見肩峰下滿視野極大量纖維樣游離小體，直徑1～10 mm不等（圖1E）。5例患者術中均未見明顯肩袖損傷，同時全部患者關節(jié)軟骨面均未見明顯侵蝕破壞，肩峰下滑囊未與關節(jié)腔連通。滑膜大量增生，肥厚水腫。遂于關節(jié)鏡下摘除米粒體并以刨削刀切除增生滑膜。

1.3 病理檢查

5例摘除的米粒體均送病理檢查，結果一致。大體外觀：質地較韌，實性，表面光滑的纖維樣，切開后中心表現(xiàn)為灰白、透明狀。組織學表現(xiàn)：鏡下主要由纖維蛋白及周圍散在的炎性細胞構成，符合非特異性慢性滑膜炎改變（圖1F）。

1.4 術后隨訪及評價標準

術后接受至少6個月隨訪，隨訪時復查肩關節(jié)MRI。全部患者術前及術后肩關節(jié)功能評估采取Constant肩關節(jié)評分系統(tǒng)。

2 結果

5例全部完成隨訪，隨訪時間6～30個月，平均12個月。采取Constant肩關節(jié)評分系統(tǒng)對手術前后的肩關節(jié)恢復進行評估，手術后肩關節(jié)Constant評分明顯提升。5例均于術后6個月隨訪時復查肩關節(jié)MRI。其中4例術后無疼痛、關節(jié)腫脹及活動受限等不適主訴，肩關節(jié)MRI未見米粒體復發(fā)；另1例（病例2）于術后6個月出現(xiàn)關節(jié)腫脹，MRI提示肩峰下滑囊內(nèi)少量米粒體復發(fā)（表2，圖1G、H）。

表 2 患者隨訪結果

3 討論

1895年Riese于1例結核性膝關節(jié)炎患病例中首次發(fā)現(xiàn)并報道了米粒體性滑囊炎[1]，之后有少量報道發(fā)現(xiàn)米粒體可存在于膝關節(jié)[5]、腕關節(jié)[6]、肘關節(jié)[7]中，而肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的報道鮮見，經(jīng)查閱近30年英文文獻中少于10篇，且均為個案報告[3,4,8-13]。本研究回顧性分析了我院關節(jié)鏡手術治療的5例肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的臨床資料，并對本病的臨床特點、關節(jié)鏡手術治療方法及預后進行探討。

3.1 米粒體的形成機制

關于米粒體的形成機制尚存爭議[5]。一種觀點認為，滑膜出現(xiàn)“微梗塞”導致部分滑膜壞死，隨后壞死的滑膜組織釋放進關節(jié)腔，而后由滑液中沉淀的纖維蛋白進行包裹形成米粒體；另一種觀點則認為，米粒體形成與滑液無關，早期米粒體來源于一種新形成的物質，隨著后來纖維蛋白的聚集迅速增大最終成型[14]。本研究中5例米粒體的組織學表現(xiàn)基本相同，鏡下可見大量纖維蛋白，周圍散在炎性細胞，呈現(xiàn)類似非特異性慢性滑膜炎的組織學形態(tài)。

3.2 肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的臨床表現(xiàn)

根據(jù)既往文獻報道[3,4]，其主要臨床表現(xiàn)為關節(jié)疼痛、腫脹及關節(jié)活動受限。本研究中5例全部首先出現(xiàn)肩關節(jié)腫脹；其中4例存在不同程度的肩關節(jié)疼痛，其中2例逐漸出現(xiàn)關節(jié)活動范圍受限。疼痛程度（VAS評分）與病史長短呈正相關。以上數(shù)據(jù)提示：早期關節(jié)內(nèi)米粒體數(shù)量較少時，患者首先出現(xiàn)關節(jié)積液，故首先多表現(xiàn)為關節(jié)腫脹；隨著疾病進展，關節(jié)內(nèi)米粒體數(shù)量逐漸增多，部分患者逐漸出現(xiàn)關節(jié)疼痛；如疾病繼續(xù)進展，最終關節(jié)功能將受到影響，表現(xiàn)為關節(jié)活動范圍不同程度受限。

3.3 肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的實驗室檢查

既往個案報道中提出，米粒體性滑囊炎可導致hs-CRP及血沉升高，同時RF抗核抗體可能呈陽性，提示其與類風濕關節(jié)炎密切相關。Popert等[2]認為，在類風濕關節(jié)炎中出現(xiàn)米粒體的概率高達72%。但本研究中的5例情況并非如此，僅1例RF陽性，其余4例的病程及實驗室檢查均無免疫系統(tǒng)疾病。另外僅2例出現(xiàn)hs-CRP升高。因此認為肩關節(jié)米粒體性滑囊炎可能并不像之前報道中所述多發(fā)生于類風濕關節(jié)炎患者，而是一種非特異性的滑膜炎的特殊表現(xiàn)。但這一結論需要大宗病例報道進一步證實。

3.4 肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的影像學檢查

在多數(shù)個案報道[8-13]中，肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的X線片表現(xiàn)無特異性，多數(shù)依賴MRI進行診斷。在T1加權像中，與周圍肌肉組織相比，米粒體多呈等或稍低信號。在T2加權像中，米粒體信號明顯低于其周圍包裹的關節(jié)積液信號，與周圍組織信號相當，有極高的辨識度及特異性，有助于臨床醫(yī)師做出診斷。本研究中5例MRI的表現(xiàn)較為相似，關節(jié)周圍軟組織可見不同程度水腫，肩峰下可見積液，以及大量直徑不等（1～10 mm）類圓形占位，與周圍肌肉組織相比呈等T1稍長T2信號。與以往的個案報道較為符合。

3.5 肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的治療方法

本病的相關報道較少，目前尚無廣泛接受的治療方法。Lin等[12]認為，對于免疫相關的米粒體性滑囊炎（類風濕關節(jié)炎，成人still's病等），疾病早期可以通過保守治療（激素、免疫抑制劑等）得到控制。絕大多數(shù)個案報道中患者均接受了手術治療，開放性手術及關節(jié)鏡手術均可獲得良好的療效。本研究中5例均行關節(jié)鏡探查、關節(jié)腔清理，滑膜及米粒體切除術。術中于肩峰下滑囊摘除米粒體達數(shù)千枚，并以刨削刀切除大量增生的水腫滑膜。術后患者恢復良好，未出現(xiàn)手術相關并發(fā)癥。

3.6 肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的療效及預后

為評價關節(jié)鏡手術對肩關節(jié)米粒體性滑囊炎患者肩關節(jié)功能的治療效果，對5例進行了6～30個月，平均12個月的隨訪。其中4例隨訪中未再出現(xiàn)肩關節(jié)疼痛、腫脹及活動范圍受限等不適，MRI未見米粒體復發(fā)；僅1例于術后6個月患側肩關節(jié)再次出現(xiàn)腫脹，無疼痛及活動范圍受限，MRI示肩峰下滑囊出現(xiàn)少量米粒體復發(fā)，且是唯一1例RF陽性患者。提示RF可能是判斷本病預后的一項標準，但這一假設仍需更多臨床資料檢驗。本研究中應用Constant肩關節(jié)評分系統(tǒng)對手術前后的肩關節(jié)功能進行評估，術后隨訪的Constant評分較術前明顯提高（表2）。說明關節(jié)鏡手術治療肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的安全性好，療效佳。

綜上所述，肩關節(jié)米粒體性滑囊炎是一種相對少見的疾病，主要表現(xiàn)為肩關節(jié)內(nèi)大量米粒樣游離腫物形成。其早期多出現(xiàn)關節(jié)腫脹，隨著疾病進展逐漸出現(xiàn)關節(jié)疼痛，部分患者甚至可能出現(xiàn)關節(jié)活動受限。本病在女性中發(fā)病傾向似乎高于男性，各年齡段患者均可能罹患本病。部分病例會出現(xiàn)hs-CRP不同程度的升高。本研究的病例分析提示，肩關節(jié)米粒體性滑囊炎與免疫疾病的相關程度較低，與以往的個案報道結論不同。MRI T2加權像上多見與周圍關節(jié)積液相比非常明顯的類圓形低信號，可通過這一影像學表現(xiàn)對本病做出初步診斷，依靠手術所見以及病理結果做出最終診斷。關節(jié)鏡手術治療肩關節(jié)米粒體性滑囊炎的安全性好、效果佳，部分病例存在術后復發(fā)的可能性。RF可能對判斷本病預后有提示意義，但這一結論仍需大宗病例報道來驗證。

[1]Riese H.Di Reiskorpchen in tuberculos erkranken synovalsacken.Detsch Z Chir,1895,42(1):1-99.

[2]Popert AJ,Scott DL,Wainwright AC,et al.Frequency of occurrence,mode of development,and significance of rice bodies in rheumatoid joints.Ann Rheum Dis,1982,41(2): 109-117.

[3]Thevenon A,Cocheteux P,Duquesnoy B,et al.Subacromial bursitis with rice bodies as a presenting feature of seronegative rheumatoid arthritis.Arthritis Rheum,1987,30(6): 715-716.

[4]Pimprikar MV,Kekatpure AL.Kekatpure subdeltoid bursa tuberculosis with rice bodies formation:case report and review of literature.J Orthop Case Rep,2014,4(2):57-59.

[5]Mutlu H,Silit E,Pekkafali Z,et al.Multiple rice body formation in the subacromial-subdeltoid bursa and knee joint. Skeletal Radiol,2004,33(9):531-533.

[6]Nagasawa H,Okada K,Senma S,et al.Tenosynovitis with rice body formation in a non-tuberculosis patient:a case report.Ups J Med Sci,2009,114(3):184-188.

[7]Bulut M,Yilmaz E,Karakurt L,et al.Rice body formation characterized by the chronic non-specific tenosynovitis in the tibialis anterior tendon.Acta Orthop Traumatol Turc, 2013,47(2):142-145.

[8]Chen A,Wong LY,Sheu CY,et al.Distinguishing multiple rice body formation in chronic subacromial-subdeltoid bursitis from synovial chondromatosis.Skeletal Radiol,2002, 31(2):119-121.

[9]Jeong YM,Cho HY,Lee SW,et al.Candida septic arthritis with rice body formation:a case report and review of literature.Korean J Radiol,2013,14(3):465-469.

[10]Best C,Basu A,Sengupta M.Subacromial-subdeltoid bursal rice bodies causing shoulder pain.PM R,7(9):1014-1016.

[11]Subramaniam R1,Tan JW,Chau CY,et al.Subacromial bursitis with giant rice bodies as initial presentation of rheumatoid arthritis.J Clin Rheumatol,2012,18(7):352-355.

[12]Lin KM,Lai JH,Chang CC,et al.Formation of numerous rice bodies:an unusual fnding of adult-onset Still's disease. Clin Rheumatol,2008,27 Suppl 2:S55-S57.

[13]Sivaloganathan S,Amr R,Shrivastava R,et al.The Risotto sign-a severe inflammatory bursitis with rice body formation,complicating a rotator cuff repair with a bioabsorbable suture anchor.JRSM Open,2015,6(1):1-3.

[14]Cheung HS,Ryan LM,Kozin F,et al.Synovial origins of rice bodies in joint fluid.Arthritis Rheum,1980,23(1):72-76.

Application of arthroscopic debridement in rice body formation in subacromialsubdeltoid bursitis:five case reportss

GE Guannan,QIAN Jun*

(Department of Orthopedics,Peking Union Medical College Hospital,CAMS&PUMC,Beijing 100730,China)

Background::Rice body formation in subacromial-subdeltoid bursitis is a rare disease.Only several case reports focusing on this disease have been published so far.In most of cases,traditional synovectomy was performed.Up to now, no arthroscopic debridement used for this disease has been reported and there is either no evaluation of long-term effect.Objecttiivee::To analyze the clinical features,arthroscopic debridement and prognosis of rice body formation in subacromial-subdeltoid bursitis.Methodss::Clinical data of five patients with rice body formation in subacromial-subdeltoid bursitis hospitalized from March 2014 to March 2016 were retrospectively reviewed.There were 1 male and 4 female patients.High sensitive C-reactive protein(hs-CRP)increased to different levels in 2 patients.Rheumatic factor(RF)test was positive in one patient.MRI scan showed that there were a large number of quasi-circular signals with iso-intensity on T1WI and hyper-intensity on T2WI in subacromial space of all patients.All patients underwent arthroscopic debridement to remove rice bodies. Resullttss::All patients were followed up for 6-30 months with an average of 12 months.No complications occurred,the pain and swelling ameliorated,and shoulder joint moved normally after operation.Shoulder joint function Constant score increased significantly after operation compared with before operation(P＜0.05).The patient with positive RF relapsed by MRI scan during follow-up.Conclusiionss::Arthroscopic debridement is proven to be safe and effective in the treatment of rice body formation in subacromial-subdeltoid bursitis.RF is likely to be a prognostic factor for rice body formation.

Shoulder Joint;Rice Body Bursitis;Arthroscopy

2095-9958（2017）06-0 212-04

10.3969/j.issn.2095-9958.2017.03-08

*通信作者：錢軍，E-mail：qj@medmail.com.cn