肝假性動(dòng)脈瘤破裂引起消化道出血1例及文獻(xiàn)回顧

扈 星，呂沐翰，李昌平

(西南醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院1.全科醫(yī)學(xué)科；2.消化內(nèi)科，四川瀘州 646000)

·短篇及病例報(bào)道·

肝假性動(dòng)脈瘤破裂引起消化道出血1例及文獻(xiàn)回顧

扈 星1，呂沐翰2△，李昌平2▲

(西南醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院1.全科醫(yī)學(xué)科；2.消化內(nèi)科，四川瀘州 646000)

肝假性動(dòng)脈瘤(hepatic artery pseudoaneurysm,HAP)以往被認(rèn)為是一種罕見(jiàn)的肝臟疾病，但近年來(lái)由于檢查方法的不斷進(jìn)步，報(bào)道日趨增多。HAP破裂可引起膽道出血、腹腔大出血，病情危重，需急診處理。本院收治1例HAP破裂出血患者，現(xiàn)將其臨床資料分析報(bào)道如下,同時(shí)結(jié)合文獻(xiàn)，對(duì)HAP破裂出血的發(fā)病機(jī)制、臨床表現(xiàn)、診斷及治療進(jìn)行分析。

1 臨床資料

1.1 初診 患者男性，80歲，以“黑便2-d”為主訴入院。2-d前不明原因出現(xiàn)腹脹，伴劍突下燒灼感，解成型柏油樣大便5～6 次/天，每次量約50 g左右，不含黏液、膿血，不含鮮紅色血液，不伴嘔血。

既往史：1+月前患者無(wú)明顯誘因出現(xiàn)右上腹疼痛伴腰背部放射，并服用消炎止痛類藥物。否認(rèn)其他特殊病史。

入院查體：體溫36.5℃，脈搏78次/分，呼吸19次/分，血壓85/42 mm Hg，發(fā)育正常，神志清楚，結(jié)膜稍顯蒼白，鞏膜稍顯黃染。胸廓呼吸運(yùn)動(dòng)正常，無(wú)肋間隙增寬或變窄，語(yǔ)顫正常，無(wú)胸膜摩擦音、皮下捻發(fā)感，叩診音清，雙肺呼吸音清晰，右下肺可聞及濕性啰音，語(yǔ)音共振正常。心前區(qū)無(wú)隆起，心濁音界無(wú)擴(kuò)大，心率78次/分，心律齊，心脈率一致，各瓣膜聽(tīng)診區(qū)未聞及雜音。腹膨隆，未見(jiàn)腹壁靜脈曲張，腹部無(wú)壓痛、反跳痛，腹軟、無(wú)包塊，肝脾肋緣下未觸及，Murphy征陰性，腎區(qū)無(wú)叩擊痛，移動(dòng)性濁音陽(yáng)性，腸鳴音正常，雙下肢不腫。

輔助檢查：血常規(guī)示白細(xì)胞13.82×109/L，中性粒細(xì)胞8.81×109/L，中性粒細(xì)胞率63.74%，紅細(xì)胞數(shù)2.41×1012/L，血紅蛋白72 g/L，紅細(xì)胞壓積22.7%，紅細(xì)胞平均體積94.2 fL。凝血酶原時(shí)間(PT) 15.3 s，PT% 74%，活化部分凝血活酶時(shí)間(APTT) 42.5 s。肝功能：丙氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶(ALT)35.4 U/L,天門冬氨酸氨基轉(zhuǎn)移酶(AST)49.7 U/L,總蛋白42.1 g/L，清蛋白19.1 g/L,A/G 0.83，總膽紅素27.7μmol/L,直接膽紅素21.9μmol/L，總膽汁酸36.1 μmol/L，堿性磷酸酶112.8 U/L,前清蛋白60.7 mg/L。腎功能：尿素18.37 mmol/L,肌酐151.1 μmol/L，腎小球?yàn)V過(guò)率40 mL/min。入院初步考慮：急性胃黏膜病變(NSAID相關(guān)性潰瘍)引起出血可能性大。行急診胃鏡檢查示：食管下段可見(jiàn)靜脈顯露，未見(jiàn)糜爛及異常增生。胃底、胃體、胃竇多處黏膜充血水腫、點(diǎn)片狀糜爛，十二指腸球部及降段可見(jiàn)咖啡色血跡附著。見(jiàn)圖1、2。

1.2 復(fù)診 入院第3天，患者突然出現(xiàn)便血，呈暗紅色，含血凝塊，量大，約1 500 g/d左右，幾乎不含糞渣，不伴嘔血。立即予以生長(zhǎng)抑素、去甲腎上腺素等治療，便血較前稍緩解。

完善相關(guān)輔助檢查：腹部CT平掃提示，肝硬化，脾大，大量腹水，網(wǎng)膜、系膜廣泛腫脹，多發(fā)腸管壁腫脹增厚；膽囊多發(fā)結(jié)石伴膽囊炎；腹主動(dòng)脈及雙側(cè)髂血管壁多發(fā)鈣化斑。自身肝血清學(xué)檢測(cè)示，抗線粒體抗體(+)，抗線粒體M2抗體(+++)。見(jiàn)圖3。

圖1 食管下段靜脈顯露圖2 十二指腸降段咖啡色血跡附著

A：肝硬化顯影；B:膽囊結(jié)石顯影。

圖3 CT檢查結(jié)果

考慮診斷為：原發(fā)性膽汁性肝硬化導(dǎo)致患者出現(xiàn)門靜脈高壓性胃腸病引起便血可能性大。治療經(jīng)過(guò)：予以生長(zhǎng)抑素、抑酸、抗感染等治療患者仍間斷、多次便血。輸注紅細(xì)胞懸液600 mL，新鮮冰凍血漿800 mL后復(fù)查血常規(guī)提示，白細(xì)胞17.43×109/L，中性粒細(xì)胞12.45×109/L，中性粒細(xì)胞率71.44%，紅細(xì)胞數(shù)1.59×1012/L，血紅蛋白48 g/L，紅細(xì)胞壓積15.6%，紅細(xì)胞平均體積98.2 fL。

1.3 進(jìn)展 予以生長(zhǎng)抑素、抑酸等止血措施效果不佳，便血持續(xù)未能緩解。欲行結(jié)腸鏡檢查以明確病因，但患者行腸道準(zhǔn)備過(guò)程中，仍持續(xù)便血，故未能行此項(xiàng)檢查。

結(jié)合病史特點(diǎn)，暫不能排除動(dòng)脈出血，故急診行介入治療,采用Seldinger技術(shù)穿刺右側(cè)股動(dòng)脈置導(dǎo)管鞘，泥鰍導(dǎo)絲引導(dǎo)下引入5F RH導(dǎo)管至腹腔干造影示：肝左動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤形成，肝右動(dòng)脈、胃左動(dòng)脈、十二指腸動(dòng)脈、腸系膜上動(dòng)脈、腸系膜下動(dòng)脈造影均未見(jiàn)明顯異常，進(jìn)一步插管至肝左動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤處，用MWCE-18S-3.0-3-HILAL微彈簧圈3個(gè)、MWCE-18S-8/4-TORNADO微彈簧圈1個(gè)栓塞假性動(dòng)脈瘤，再造影未見(jiàn)假性動(dòng)脈瘤顯影。見(jiàn)圖4、5。

介入治療后患者便血基本停止。輸注紅細(xì)胞懸液200 mL，血漿200 mL，于術(shù)后第3天復(fù)查血常規(guī)示，白細(xì)胞4.63×109/L，中性粒細(xì)胞2.90×109/L，中性粒細(xì)胞率62.64%，紅細(xì)胞數(shù)2.23×1012/L，血紅蛋白68 g/L，紅細(xì)胞壓積22.4%，紅細(xì)胞平均體積100.4 fL。故考慮診斷為：肝左動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤破裂引起消化道出血可能性大。

圖4 介入治療前假性動(dòng)脈瘤顯影圖5 介入治療后假性動(dòng)脈瘤顯影消失

2 討 論

2.1 發(fā)病機(jī)制 HAP是由于血液通過(guò)一個(gè)中斷的動(dòng)脈壁外滲進(jìn)入周圍組織而形成的搏動(dòng)性血腫[1]，具有潛在致命性，其病死率高達(dá)40%～100%[2]。HAP主要是由圍繞肝臟的創(chuàng)傷性事件而發(fā)生，如肝臟活檢、經(jīng)皮肝穿刺膽道造影、腹部閉合性損傷、膽囊切除、膽囊或膽管系統(tǒng)與肝動(dòng)脈之間形成瘺管等[3]。其他重要的病因包括膽結(jié)石，非結(jié)石性膽囊炎，血管異常和腫瘤等[4]。近年來(lái)，隨著有創(chuàng)診斷和微創(chuàng)治療等技術(shù)在肝膽疾病中的廣泛應(yīng)用，醫(yī)源性肝動(dòng)脈出血的發(fā)病率逐年升高，需要引起臨床醫(yī)生對(duì)該病高度重視[5]。

肝內(nèi)膽管由左右肝動(dòng)脈分支形成的非軸性動(dòng)脈網(wǎng)供血,在匯管區(qū)內(nèi)與門靜脈分支伴行[6]。肝內(nèi)膽管系統(tǒng)與肝臟血管系統(tǒng)(肝動(dòng)脈、門靜脈)關(guān)系密切，在肝內(nèi)三者被包繞在一個(gè)纖維鞘內(nèi)，肝動(dòng)脈大部分分支包繞膽管，組成膽管周圍血管叢。在膽道手術(shù)、膽道阻塞、膽道急慢性炎癥、膽管引流、膽囊切除、肝穿刺、肝切除時(shí)，肝動(dòng)脈主干及相關(guān)分支增粗、擴(kuò)張、血流量增加，隨著血流搏動(dòng)瘤體不斷增大，臨近瘤體的膽管壁受壓破潰形成動(dòng)脈-膽管瘺，當(dāng)假性動(dòng)脈瘤瘤壁破裂時(shí)就出現(xiàn)膽道出血[7]。通常膽道出血是由肝內(nèi)假性動(dòng)脈瘤破裂引起，同時(shí)可伴有肝內(nèi)血腫，部分感染時(shí)形成肝內(nèi)膿腫。而肝外的假性動(dòng)脈瘤破裂常表現(xiàn)為膽道出血或腹腔內(nèi)出血[8-9]。

原發(fā)性膽汁性肝硬化是一種原因不明的慢性自身免疫性疾病，其病理改變主要以肝內(nèi)細(xì)小膽管的慢性非化膿性破壞、匯管區(qū)炎癥、慢性膽汁淤積和肝纖維化為特征，可引起膽管的炎癥、增生性變化和膽汁淤積，導(dǎo)致毗鄰的肝動(dòng)脈管壁的破壞，進(jìn)而形成肝動(dòng)脈-膽道瘺，推測(cè)是此病例中引起膽道出血的重要機(jī)制。

2.2 臨床表現(xiàn) HAP無(wú)特殊臨床表現(xiàn)，常因突然破裂出現(xiàn)休克或發(fā)生嚴(yán)重的胃腸道出血被發(fā)現(xiàn)。在創(chuàng)傷或活動(dòng)等因素使得血壓持續(xù)或暫時(shí)過(guò)度升高時(shí)，假性動(dòng)脈瘤破裂進(jìn)入上消化道、結(jié)腸、腹腔或腹膜后，臨床表現(xiàn)多種多樣，缺乏特征性，包括出血(嘔血，便血或胃管、腹腔管、膽道引流管引流出血性液體)、腹痛、腹脹及休克癥狀。若進(jìn)入膽道則可表現(xiàn)為典型的膽道出血“三聯(lián)征”，膽道出血“三聯(lián)征”由Gorich等[10]提出，主要有黑便(90%)和嘔血(60%)、膽絞痛(70%)、阻塞性黃疸(60%)，但以“三聯(lián)征”為臨床表現(xiàn)的患者所占比例低于40%。HAP破裂也可有并發(fā)癥，如感染性栓子相關(guān)的感染或炎癥發(fā)生。Yu等[11]報(bào)道1例HAP引起急性特發(fā)性胰腺炎的病例，推測(cè)其HAP的形成機(jī)理是由于胰酶的自身消化，急性胰腺炎由于不明原因可能侵蝕血管壁，導(dǎo)致形成假性動(dòng)脈瘤，然后HAP破裂造成膽道出血。膽道出血最常出現(xiàn)在損傷因素發(fā)生后幾天至數(shù)周內(nèi)(平均間隔約1個(gè)月)，越早期出現(xiàn)膽道出血的患者預(yù)后越差[12]。Okuno等[13]提出對(duì)于沒(méi)有明顯“三聯(lián)征”表現(xiàn)的患者，若具有以下一些前驅(qū)癥狀，也要高度懷疑假性動(dòng)脈瘤破裂引起膽道出血的可能。(1)破裂前癥狀：周期性右上腹脹痛及壓迫感；(2)破裂時(shí)癥狀：突發(fā)的腰背部疼痛，上腹部絞痛；(3)臨床癥狀：間斷嘔血、黑便、便血、發(fā)熱；(4)實(shí)驗(yàn)室檢查：支持阻塞性黃疸、白細(xì)胞升高，高膽紅素血癥；(5)體格檢查：黃疸、腹部膿腫。

2.3 診斷 HAP破裂造成的出血常呈間歇性，早期診斷困難，且一旦破裂，致死率很高，因此及時(shí)、準(zhǔn)確診斷尤為重要[14]。常用的診斷方法有：(1)B超及彩色多普勒血流顯影(CDFI)[15]?？汕宄仫@示假性動(dòng)脈瘤的部位、破口、大小、瘤體內(nèi)有無(wú)血栓形成，能顯示動(dòng)脈內(nèi)的血流信號(hào)，可觀察隨訪瘤體的大小、形態(tài)的變化以及治療效果，是臨床工作中篩查的首選檢查，但其準(zhǔn)確性高度與操作者的水平相關(guān)，而且有時(shí)會(huì)受到某些解剖位置的限制。(2)增強(qiáng)CT。由于掃描層問(wèn)題，對(duì)于直徑小于8 mm的假性動(dòng)脈瘤可能漏診。(3)十二指腸鏡檢查。上消化道側(cè)視內(nèi)鏡可對(duì)膽道出血做出明確診斷，內(nèi)鏡下見(jiàn)血液直接從十二指腸乳頭部流出為出血的直接征象，或新鮮血液存在于沒(méi)有活動(dòng)性出血部位的十二指腸為間接征象。也可排除其他常見(jiàn)出血原因如糜爛性胃炎，消化性潰瘍，食管胃底靜脈曲張[16]。(4)肝動(dòng)脈造影檢查[17]。目前的研究表明，選擇性肝動(dòng)脈造影是診斷原因不明膽道出血的首選方法，對(duì)膽道出血的診斷具有很高的敏感性。當(dāng)出血量大于0.5 mL/min，即可顯示造影劑外溢，且造影劑外溢是診斷出血最可靠征象；當(dāng)出血量小于0.5 mL/min及出血間歇期，肝動(dòng)脈分支上的瘤樣擴(kuò)張或假性動(dòng)脈瘤，柱狀擴(kuò)張等改變亦視為出血?jiǎng)用}。

2.4 治療 國(guó)外相關(guān)報(bào)道表明，目前所采用的微創(chuàng)技術(shù)用于假性動(dòng)脈瘤的治療主要包括：超聲引導(dǎo)下壓迫，血栓形成劑注入假性動(dòng)脈瘤，栓塞術(shù)和支架術(shù)[18]，前兩種方式更適用于下肢，而不是內(nèi)臟假性動(dòng)脈瘤。HAP破裂常引起嚴(yán)重消化道出血和失血性休克，保守治療往往效果不佳，需行介入或手術(shù)治療才能解決問(wèn)題[19]。目前多主張采用經(jīng)導(dǎo)管血管栓塞術(shù)(transhepatic arterial emboliza-tion，TAE)，被認(rèn)為是診斷和治療的金標(biāo)準(zhǔn)，其具有創(chuàng)傷小，止血迅速，效果持久可靠，不成功可再次栓塞治療并可避開(kāi)感染部位等優(yōu)點(diǎn)[20]。目前國(guó)外多數(shù)學(xué)者認(rèn)為，實(shí)施與病變動(dòng)脈相關(guān)的某一肝動(dòng)脈分支或肝內(nèi)血管分支的栓塞治療，可使這種具有生命威脅的疾病通過(guò)安全非手術(shù)方法來(lái)治愈，在膽道出血間歇期手術(shù)較為安全,但會(huì)增加術(shù)中定位的困難。TAE被認(rèn)為是一種安全，并發(fā)癥小于2%的治療手段，但是仍存在并發(fā)癥，如膽囊壞死，線圈遷移至非栓塞血管，遠(yuǎn)端移位，血栓形成，穿孔，形成瘺管進(jìn)入內(nèi)臟和通過(guò)微線圈持續(xù)灌流等[21-24]。但是，由于既往的介入或手術(shù)治療、動(dòng)脈粥樣硬化疾病、炎癥、甚至解剖變異可使假性動(dòng)脈瘤無(wú)法進(jìn)入到導(dǎo)管。Cope等[25]曾用病例說(shuō)明，此時(shí)可選用直接經(jīng)皮假性動(dòng)脈瘤栓塞穿刺術(shù)，以替代經(jīng)導(dǎo)管栓塞術(shù)，尤其適用于常規(guī)方法未能有效的治療而患者血流動(dòng)力學(xué)不穩(wěn)定的狀態(tài)。直接經(jīng)皮假性動(dòng)脈瘤栓塞穿刺術(shù)的材料一般選用線圈、凝血酶等。Yoshida等[26]報(bào)道1例使用N-氰基丙烯酸正丁酯(NBCA)經(jīng)皮假性動(dòng)脈瘤栓塞，治療HAP的成功病例，該報(bào)道中提出NBCA和碘鹽的最佳比率為1∶2。

外科手術(shù)只限于肝外或膽囊出血，以及TAE失敗。常采取的手術(shù)方式主要有部分肝臟切除，結(jié)扎膨脹的出血部位，動(dòng)脈瘤切除，解除膽管梗阻解除等。手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)高，損傷大，術(shù)后并發(fā)癥多，老年、同時(shí)罹患多種疾病及肝功能不全的患者往往不適合接受急診外科手術(shù)治療。隨著介入栓塞治療在動(dòng)脈性出血疾病治療中的廣泛應(yīng)用，急診外科手術(shù)的臨床使用率已有明顯降低。

綜上所述，對(duì)于消化道出血的臨床診治一定要從多個(gè)角度進(jìn)行綜合性考慮，找準(zhǔn)引起出血的病因才能從根本上解決問(wèn)題。此病例告誡臨床工作者，消化道出血的鑒別診斷不可忽視膽道出血的可能，從目前文獻(xiàn)報(bào)道統(tǒng)計(jì)看來(lái)，膽道出血的發(fā)病率在上消化道出血中僅次于潰瘍出血及食管靜脈曲張破裂出血。因此，對(duì)于消化道出血患者，在排除肝硬化門靜脈高壓性胃病或胃十二指腸潰瘍出血等常見(jiàn)病因，尤其是當(dāng)臨床表現(xiàn)與檢查不符的情況下，更要多考慮其他能引起消化道出血的原因。若出血量大，呈間歇性(有文獻(xiàn)提出“前哨出血”的概念，指少量出血后出血停止，12 h后再次或者多次出血)，特別是有膽囊腫大時(shí)，不論是否存在典型的膽道出血三聯(lián)征(右上腹絞痛、嘔血或黑便、黃疸)，尤其患者有過(guò)肝臟創(chuàng)傷、有創(chuàng)性檢查或手術(shù)史的,要想到膽道出血或HAP形成的可能。

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扈星(1989-)，住院醫(yī)師，碩士，主要從事肝臟病學(xué)的研究?！?/p>

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1671-8348(2017)24-3454-03

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