下頜骨惡性骨母細(xì)胞瘤誤診牙齦瘤2例的臨床分析

黎昌學(xué)，孫 斌，徐 江

石河子大學(xué)醫(yī)學(xué)院一附院口腔頜面外科，新疆石河子 832000

骨母細(xì)胞瘤是一種特殊類型的骨腫瘤，它發(fā)病率低，好發(fā)于脊柱及四肢長(zhǎng)骨，在頜骨腫瘤中很少見。我科收治2例首次就診時(shí)誤診為牙齦瘤的患者，現(xiàn)將2例患者的資料進(jìn)行報(bào)道并分析。

1 臨床資料

患者1，姜某，男，52歲。以“左下后牙區(qū)牙齦瘤術(shù)后復(fù)發(fā)1個(gè)月”入院，查體：心、肺、腹未觸及異常，?？茩z查示左面下略隆起，張口度正常；左下第二前磨牙及第一、二磨牙缺失，牙槽嵴可見一大小約2.5 cm×1.2 cm×1.0 cm的紫紅色增生物，呈結(jié)節(jié)狀，表面有齒咬痕，界清，質(zhì)軟，無觸壓痛。X線示病變區(qū)骨影呈毛玻璃狀，其余無特殊。完善術(shù)前檢查后行“左下后牙區(qū)牙齦腫物并下頜骨方塊切除術(shù)”，術(shù)中見腫物以纖維樣成分為主，伴砂樣體；術(shù)后病檢報(bào)告：纖維性牙齦瘤，生長(zhǎng)活躍，部分區(qū)域鈣化伴感染。經(jīng)治療愈合后出院。出院后3個(gè)月患者以“腫物復(fù)發(fā)”再次入院，入院后行腫物擴(kuò)大切除活檢術(shù)，術(shù)后病檢為惡性骨母細(xì)胞瘤。因病變有口底及頜下侵襲，待患者全身情況好轉(zhuǎn)后，行“左側(cè)下頜骨節(jié)段性截除加根治性頸淋巴清掃術(shù)”。術(shù)后患者恢復(fù)良好，定期行化療維持治療并隨診。

患者2，李某，女，35歲。以“左上后牙區(qū)鈍痛并牙齦增生牙體松動(dòng)半年余”入院，入院前曾行局部活組織病檢，診斷為牙齦纖維瘤。入院后查體：心、肺、腹及四肢無異常；?？茩z查示左面頰略隆起，無觸壓痛；口腔內(nèi)左磨牙后區(qū)可見一粉紅色頰腭向增生物，頜面有齒咬痕，大小約3.0 cm×2.0 cm×1.5 cm，質(zhì)地韌；17Ⅲ度松動(dòng)，16Ⅱ度松動(dòng)，其余無特殊。X線示：左側(cè)上頜骨磨牙區(qū)骨影模糊，牙周間隙增寬，無明顯骨反應(yīng)帶。常規(guī)生化檢查及胸片未見異常。行“左側(cè)磨牙區(qū)牙齦增生物擴(kuò)大切除并左下第一、二磨牙拔除術(shù)”，術(shù)中見腫物為大量纖維組織構(gòu)成，出血多。病檢診斷：牙齦纖維瘤，患者術(shù)后痊愈出院。出院后第3周患者再次因“術(shù)區(qū)腫物復(fù)發(fā)伴左眼復(fù)視并持續(xù)低熱”入院，復(fù)查術(shù)后病理切片，并行免疫組化，確診為惡性骨母細(xì)胞瘤。因復(fù)查胸片已發(fā)現(xiàn)腫瘤肺部轉(zhuǎn)移且有惡病質(zhì)表現(xiàn)，故給予化療姑息治療，隨診。

2 討論

骨母細(xì)胞瘤是一種較少見的腫瘤，類似骨肉瘤，約占所有骨腫瘤的1%，脊柱及四肢骨好發(fā)，發(fā)生于頜骨者罕見[1]。本病病因不清，有研究認(rèn)為是非化膿性感染反應(yīng)所致，或與病毒感染及血管變異有關(guān)[2]。以前曾被命名為“成骨性纖維瘤”、“巨型骨樣骨瘤”，目前已棄用。1956年Jaffe[3]、Lichtenstein[4]首次將本病與骨化性纖維瘤、骨纖維組織細(xì)胞瘤和骨纖維結(jié)構(gòu)不良等病變從臨床病理上區(qū)別開來，并命名為骨母細(xì)胞瘤，被大家所接受。在早期人們一直認(rèn)為它是一種良性腫瘤,但自20世紀(jì)80年代以后，陸續(xù)有惡性腫瘤征象的報(bào)道[5-6]，臨床逐漸考慮其惡性病變的潛質(zhì)，將其定為交界瘤，治療以手術(shù)和化療為主[7]。

下頜骨骨母細(xì)胞瘤較罕見，總結(jié)文獻(xiàn)[3-5，8]，腫瘤具有如下臨床特點(diǎn)：發(fā)病男性多于女性，大約為2∶1；青壯年好發(fā)，病程長(zhǎng)短不一，腫瘤大小1～11 cm；患者常有牙體疼痛松動(dòng)或局部鈍痛史，隨之增長(zhǎng)局部骨體可見變形，可侵襲口腔軟組織；因發(fā)病位置不同還可表現(xiàn)為張口度受限，唇部麻木。組織病理方面：腫瘤組織結(jié)構(gòu)疏松，由大量增殖的骨母細(xì)胞、排列規(guī)則的骨樣組織和富含血管的間質(zhì)構(gòu)成，部分區(qū)域含有豐富的纖維細(xì)胞；其間骨母細(xì)胞大小不一，細(xì)胞沒有不典型增生及核分裂；根據(jù)骨樣組織鈣化不同腫瘤大體表現(xiàn)為質(zhì)地堅(jiān)實(shí)﹑堅(jiān)硬或柔軟，甚至囊性變。X線表現(xiàn)：腫瘤偏心性生長(zhǎng)，下頜骨病變區(qū)呈毛玻璃樣致密影，可見不同程度鈣化，有時(shí)可見囊性影；周邊偶爾可見不連續(xù)骨皮質(zhì)反應(yīng)帶。惡性骨母細(xì)胞瘤的組織學(xué)結(jié)構(gòu)與良性骨母細(xì)胞瘤基本相似，良性骨母細(xì)胞瘤一般不見異型的巨型上皮樣骨母細(xì)胞，不呈侵襲性生長(zhǎng)，細(xì)胞核分裂象罕見[4,9]。臨床手術(shù)較易短期復(fù)發(fā)。

由于下頜骨骨母細(xì)胞瘤較為少見，惡變者更罕見，且口腔內(nèi)的表現(xiàn)無典型特征，很容易造成臨床誤診。本文中筆者報(bào)道的2例均于首診時(shí)誤診為牙齦纖維瘤，分析誤診原因大體有如下幾點(diǎn)：①本專業(yè)范圍內(nèi)對(duì)疾病不熟悉或不了解是對(duì)之缺乏足夠警惕并誤診的主要原因。②對(duì)本病的臨床特點(diǎn)認(rèn)識(shí)不足而致誤診。國(guó)內(nèi)外報(bào)道[9-11]除牙體疼痛松動(dòng)或面區(qū)鈍痛以及局部頜面部變形有其共性外，很少有首診口腔內(nèi)牙齦瘤樣增生的報(bào)告，本文所述2例首診時(shí)均有牙體疼痛及局部咬合不適的癥狀，查體有以多個(gè)牙為中心的牙齦增生，牙體松動(dòng)；增生軟組織質(zhì)地偏軟，色紅。如果不行X線檢查，當(dāng)病變局限時(shí)很易與牙齦增生﹑牙周炎及牙源性感染相混淆。③腫瘤X線表現(xiàn)無特征性變化，對(duì)之缺乏認(rèn)識(shí)，致X線誤診。本病X線表現(xiàn)為無特征性變化,發(fā)生在牙體周圍的瘤體僅有以根周為中心的類圓形骨質(zhì)破壞區(qū),邊界欠清，大小平均直徑約2.7 cm，呈絮狀影，與根周骨髓炎變化相似。④臨床病理表現(xiàn)具有多樣性，易誤診[2,4-5,12]。骨母細(xì)胞瘤曾被命名為“成骨性纖維瘤”、“巨型骨樣骨瘤”，說明其病理組織學(xué)很復(fù)雜，不易作診斷。本病病理成分除骨母細(xì)胞外還有豐富的血管、大量疏松纖維及骨樣組織，每種成分所占比例不同，其組織學(xué)圖譜也不盡相同，如果組織切片單一表淺，特別是瘤體惡變，突破骨皮質(zhì)進(jìn)入軟組織內(nèi)，則很可能只反應(yīng)出纖維瘤樣增生的臨床病理變化，加之臨床思維貫性的影響，易導(dǎo)致誤診。而本組中2例術(shù)前及術(shù)后病檢均診斷為牙齦纖維瘤，這是因?yàn)槔w維性牙齦瘤的病理表現(xiàn)也包括大量纖維、毛細(xì)血管及骨樣增生物。

骨母細(xì)胞瘤誤診常給醫(yī)患雙方帶來痛苦和壓力，為防止腫瘤誤診對(duì)臨床工作帶來的不便，筆者認(rèn)為應(yīng)注意以下幾點(diǎn)：①提高臨床對(duì)可疑病例診斷的判斷力。如不明原因頜面部鈍痛或牙痛，病程較長(zhǎng)，病變范圍較大，伴對(duì)應(yīng)區(qū)軟組織增生和骨組織影像學(xué)變化者，應(yīng)高度重視。本組2例患者均具有上述特點(diǎn)。而筆者發(fā)現(xiàn)骨質(zhì)病變與牙體的關(guān)系不具有鑒別診斷的意義，腫瘤與牙根可以相關(guān)也可無關(guān)，這一看法同Borello等[10]的研究。②臨床病理診斷要慎重，對(duì)可疑病例應(yīng)廣泛切片，反復(fù)對(duì)比閱片，行免疫組化進(jìn)行判斷。此外，臨床醫(yī)生在提送病理申請(qǐng)單時(shí)，應(yīng)盡量做到臨床描述可靠，體征突出，避免經(jīng)驗(yàn)性診斷以免誤導(dǎo)病理診斷。③骨母細(xì)胞瘤良惡性判斷要積極。由于骨母細(xì)胞瘤的發(fā)生有不同階段，各階段病理特點(diǎn)不盡相同；組織學(xué)圖像表現(xiàn)是良性，結(jié)果轉(zhuǎn)化為惡性及骨肉瘤者不在少數(shù)，而腫瘤良惡性判斷的錯(cuò)誤也將給患者的治療帶來無法彌補(bǔ)的損失。因此，骨母細(xì)胞瘤良惡性診斷應(yīng)積極結(jié)合臨床及病理綜合判斷。為便于診斷，筆者認(rèn)為具有如下特點(diǎn)的下頜骨母細(xì)胞瘤應(yīng)考慮其惡性本質(zhì)：①具有骨母細(xì)胞瘤病理特點(diǎn)，腫瘤囊外侵襲，特別是病理片中見到異型巨型上皮樣骨母細(xì)胞，核異染、核分裂密度大者。②有復(fù)發(fā)病史者。③腫物體積較大，呈侵襲性生長(zhǎng)，侵犯口腔軟組織者。④X線表現(xiàn)為惡性骨腫瘤征象者。⑤無法解釋的牙體移位松動(dòng)。符合上述特點(diǎn)的腫瘤應(yīng)高度考慮其惡性變。而本組中2病例基本符合上述惡性骨母細(xì)胞瘤的判斷。

綜上所述，只有認(rèn)識(shí)疾病，提高臨床預(yù)判能力，才可能減少誤診誤治，提高臨床診斷率及治愈率。

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