肝假性動脈瘤致膽道出血合并十二指腸降部Dieulafoy病1例并文獻復習

陳亮+張平+陳剛+魏崇健

摘要：目的 探討肝假性動脈瘤致膽道出血的臨床表現(xiàn)及診治措施。方法 回顧性分析肝假性動脈瘤致膽道出血合并十二指腸降部Dieulafoy病1例的臨床資料，并復習相關(guān)文獻。結(jié)果 患者因間斷腹痛、嘔血、黑便入院，多次性急診內(nèi)鏡檢查診斷十二指腸降部Dieulafoy病明確并行內(nèi)鏡止血治療，仍有活動性出血。行腹腔血管DSA明確診斷為肝假性動脈瘤，行栓塞治療后出血停止。結(jié)論 上消化道出血可同時合并多種病因，單一病因難以解釋臨床癥狀時需考慮到膽道出血亦是上消化道出血的常見原因之一，選擇性肝動脈造影是診斷原因不明膽道出血的首選方法。

關(guān)鍵詞：肝假性動脈瘤；膽道出血；Dieulafoy病

1 病例資料

患者女，60歲，因間斷腹痛3 w，嘔血、黑便2 w急診入院。既往：高血壓、糖尿病病史10余年；膽囊結(jié)石病史2年，2015年6月因膽總管結(jié)石在外院行ERCP+EST+ENBD術(shù)?；颊? w前無明顯誘因出現(xiàn)間斷上腹絞痛，不劇烈，無畏寒、發(fā)熱、惡心、嘔吐、嘔血、黑便等不適。2 w前出現(xiàn)上腹部劇烈絞痛，急診入院治療。入院后腹痛緩解，次日嘔血1次，行急診胃鏡：十二指腸乳頭及黏膜未見異常，球降交界部可見一出血灶，中間見裸露血管，沖洗后見新鮮血液滲出，以鈦夾2枚夾閉，出血停止。出院2 d后患者開始解黑色糊狀便， 2～3次/d，以“消化道出血”再次住院。入院查體：T 37℃，BP 125/56 mmHg。貧血貌，鞏膜無黃染，唇色蒼白，心肺腹未見明顯陽性體征。入院后查肝功能：ALT 54 U/L，AST 35 U/L，TBIL 16.3 μmol/L，DBIL 9.4 μmol/L，IBIL 6.9 μmol/L，ALP 242 U/L，GGT 418 U/L；腎功能、血凝分析正常。入院予禁食、藥物治療后未再解黑便。入院第4 d開始進食，進食后患者先后2次出現(xiàn)右上腹、腰背部疼痛，腹痛后即出現(xiàn)嘔血、黑便。再次行急診胃鏡：十二指腸乳頭及黏膜未見異常，見降部2處糜爛灶活動性滲血，旁可見血栓頭，用4枚鈦夾夾住基底部后未見活動性出血。術(shù)后患者仍有右上腹隱痛、嘔血、黑便。第三次行急診胃鏡：十二指腸乳頭及黏膜未見異常，十二指腸球降部1處糜爛灶少量滲血，藥物噴灑止血后未見活動性滲血。腸鏡檢查未見明顯異常。第3次急診胃鏡后第3 d，患者再次開始解黑色水樣便，胃管引流出暗紅色液體。急診行腹腔動脈DSA，造影見肝右動脈近段局限狹窄，可見一約16 mm×18 mm大小囊袋狀影，胃十二指腸動脈及胰十二指腸下動脈分支血管紊亂、扭曲，未見明顯造影劑外溢及靜脈早顯征象，考慮肝右動脈假性動脈瘤。將導管送至肝右動脈，用明膠海綿顆粒栓塞末梢血管后置入3 mm×3 mm彈簧圈1枚，同法將導管送至胃十二指腸動脈置入5 mm×5 mm彈簧圈1枚，后造影見囊袋狀影基本消失，胃十二指腸血流明顯減緩。術(shù)后未再出現(xiàn)腹痛、嘔血、黑便等不適，10 d后復查糞便潛血陰性，治愈出院。隨訪6個月，未再出血。

2 討論

膽道出血是上消化道出血的常見原因之一，約占上消化道出血的1.3%～5%，在國內(nèi)發(fā)病率僅次于消化性潰瘍、門靜脈高壓癥、急性胃黏膜糜爛出血[1]。膽道出血又不同于普通胃腸道出血，如無明確外傷等病史，其早期診斷較難，典型的腹痛、黃疸、嘔血或黑便三聯(lián)征僅見于22%～37.9%的膽道出血患者[2]。近年來，我國醫(yī)源性操作導致膽道出血的報道在逐年增多。假性動脈瘤是血管的一種異常病理改變，通常由腹腔內(nèi)創(chuàng)傷和（或）炎癥所引起。肝假性動脈瘤形成通常與外傷和醫(yī)源性損傷如：活檢、膽囊切除、肝葉切除、肝移植等有關(guān)，也有報道與內(nèi)窺鏡檢查有關(guān)，國外文獻中有內(nèi)鏡逆行膽胰管造影術(shù)和經(jīng)膽道鏡激光治療后誘發(fā)破裂出血的相關(guān)報道[3]。醫(yī)源性肝假性動脈瘤約60%發(fā)生于肝右動脈，發(fā)生于肝總動脈及與膽囊動脈相關(guān)的分別約30%、10%，并可破入膽道[4-6]。少數(shù)肝假性動脈瘤未破裂的患者臨床上可無癥狀，與膽道形成瘺的肝假性動脈瘤出現(xiàn)膽道出血、大便隱血、上腹痛，梗阻性黃疸等一系列臨床癥狀和體征。

選擇性肝動脈造影是診斷原因不明膽道出血的首選方法，不僅可以明確出血部位，且可顯示引起出血病變的性質(zhì)，從而指導治療。膽道出血的動脈造影直接表現(xiàn)為動脈期造影劑外溢、肝實質(zhì)內(nèi)出現(xiàn)片狀造影劑影，動脈膽道瘺征象；間接表現(xiàn)為假性動脈瘤，呈囊狀或圓形，顯影早，消散晚。田成武[7]等曾報告膽道出血動脈造影以間接表現(xiàn)為主，占75%。肝動脈DSA對于肝假性動脈瘤的診斷準確率和敏感性均為100%，可作為診斷肝假性動脈瘤的金標準。假性動脈瘤的主要治療方法包括外科手術(shù)和選擇性肝動脈栓塞術(shù)，國內(nèi)外文獻均評價了血管栓塞術(shù)治療假性動脈瘤的有效性。經(jīng)導管動脈栓塞術(shù)的優(yōu)點在于止血迅速，效果持久可靠，不成功可再次栓塞治療。早期診斷和即刻實施與病變動脈相關(guān)的某一肝動脈分支或肝內(nèi)血管分支的選擇性栓塞，應用金屬微彈簧圈填充閉合假性動脈瘤處血管近、遠兩端，可使這種具有生命威脅的并發(fā)癥得到妥善治愈。介入治療腹腔一內(nèi)臟動脈瘤的方法有選擇性動脈栓塞術(shù)、向載瘤段動脈置入支架后經(jīng)支架“網(wǎng)眼”栓塞動脈瘤、被覆膜支架置入術(shù)等，目前也有學者成功運用覆膜支架治療不適合行血管栓塞治療的肝假性動脈瘤的病例[8]。

Dieulafoy病是上消化道出血的罕見病因之一，占0.3%～6.7%，任何能夠造成黏膜損傷、動脈粥樣硬化或血壓升高的因素均可以增加患病的幾率，屬于先天性血管畸形性疾病。內(nèi)鏡下Dieulafoy病多呈局限性黏膜缺損或糜爛改變，缺損中央可見直徑1～3 mm波動性動脈突出于黏膜外，其表面可有凝血塊或血栓附著。Dieulafoy病治療首選內(nèi)鏡下治療，其次是血管造影，可作為內(nèi)鏡檢查陰性時的補救方法，前提是在活動性出血時進行，出血量在>0.5 ml/min時可有陽性發(fā)現(xiàn)。最后為手術(shù)治療[9-10]。

該患者內(nèi)鏡下十二指腸降部Dieulafoy病診斷明確并見活動性出血，3次胃鏡檢查均未見十二指腸乳頭處活動性出血，治療過程中曾一度考慮Dieulafoy病為出血的唯一病因。經(jīng)積極內(nèi)鏡下止血和藥物治療后，十二指腸降部出血灶逐漸好轉(zhuǎn)但消化道出血未得到有效控制，提示除了Dieulafoy病外，有其它活動性出血病灶存在。后經(jīng)腹腔血管造影檢查診斷肝右葉假性動脈瘤、膽道出血，通過及時對肝右葉假性動脈瘤進行栓塞治療，消化道出血得到有效治療，患者反復出現(xiàn)的腹痛癥狀也得到合理解釋。膽道出血腹痛及出血呈周期性，原因為膽道出血導致血凝塊堵塞膽道，致膽道張力增高，引起膽絞痛，膽汁的纖溶作用能溶解血凝塊，使膽道再通，疼痛緩解，腹痛隨出血反復發(fā)作；出血后血壓下降、局部小血管收縮或血凝塊形成，出血大多能自動停止，間歇5～7 d后因血壓上升、血凝塊脫落可以再次出血，周而復始。本例膽道出血患者臨床表現(xiàn)僅有上腹痛及消化道大出血，而黃疸不明顯，且內(nèi)鏡下十二指腸降部Dieulafoy病診斷明確，容易誤診。該例患者先后3次行胃鏡檢查均未見十二指腸乳頭處活動性出血，可能與內(nèi)鏡檢查的時機有關(guān)，也符合肝假性動脈瘤間歇性出血的特點。

反思該患者的診治過程，我們的經(jīng)驗教訓是：①在疾病的診治過程中要重視不能用“一元論”解釋的臨床癥狀。該患者病程中反復發(fā)作的腹痛癥狀難以用上消化道出血、Dieulafoy病來解釋，而最終肝假性動脈瘤就回答了這個問題。②對于有反復消化道出血的患者，如果有過肝臟創(chuàng)傷、有創(chuàng)性檢查或手術(shù)史的，要想到膽道出血或肝假性動脈瘤形成的可能，在考慮存在膽道出血的可能性時應及時行十二指腸鏡、ERCP等檢查。③在胃腸鏡檢查不能明確消化道出血的病因時，腹腔動脈DSA檢查十分重要、有效。④需重視合并多種原因特別是多種少見病因造成的消化道出血的診療，忌先入為主的觀念而造成延誤診斷。⑤急診胃腸鏡檢查的時機十分重要，在保證內(nèi)鏡檢查安全的前提下，應盡早行內(nèi)鏡檢查。⑥選擇性肝動脈造影是膽道出血診斷的首選方法，選擇性肝動脈栓塞術(shù)是治療肝假性動脈瘤的有效方法。

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[9]劉天錫，方登華，關(guān)斌穎，等.膽道出血的原因診斷與治療[J].肝膽外科雜志，2014，8（22）：286-289.

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編輯/楊倩