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    播散性腹膜平滑肌瘤病一例及文獻復(fù)習

    2017-02-26 12:56:44陳威常佳豪朱耀魁
    海南醫(yī)學 2017年9期
    關(guān)鍵詞:平滑肌包塊腹膜

    陳威,常佳豪,朱耀魁

    (暨南大學附屬第一醫(yī)院婦產(chǎn)科,廣東 廣州 510632)

    播散性腹膜平滑肌瘤病一例及文獻復(fù)習

    陳威,常佳豪,朱耀魁

    (暨南大學附屬第一醫(yī)院婦產(chǎn)科,廣東 廣州 510632)

    播散性腹膜平滑肌瘤病;彌漫性腹膜平滑肌瘤病

    播散性腹膜平滑肌瘤病(leiomyomatosis peritonealis disseminata,LPD)又稱彌漫性腹膜平滑肌瘤病,是一種罕見的良性疾病,主要以盆腹腔遍布大小不一的平滑肌來源的腫瘤為特點,多發(fā)生在生育年齡女性,也有報道發(fā)生于男性、嬰兒甚至是狗[1],目前文獻報道不足200例。該病有類似惡性腫瘤彌漫生長的方式,術(shù)前易誤診,明確診斷依靠術(shù)中所見及臨床病理,目前發(fā)病機理未明,治療方式尚未統(tǒng)一。本文報道一例播散性腹膜平滑肌瘤病,并結(jié)合相關(guān)文獻復(fù)習,探討LPD的發(fā)病機理及臨床診療進展。

    1 病例簡介

    患者女性,26歲,G2P0。2015年3月13日因“停經(jīng)13+2周,腰痛、臀部麻痛1周”入院,平素月經(jīng)規(guī)律,3~7/ 28~32,量中等,色暗紅,無痛經(jīng),有血塊。2013年在外院行左側(cè)闊韌帶肌瘤剔除術(shù),術(shù)中情況不詳,術(shù)后病理示富細胞平滑肌瘤。既往無口服避孕藥及服用其他激素類藥物史。體格檢查:左、右側(cè)腹股溝區(qū)各可觸及一直徑約1 cm淋巴結(jié),質(zhì)硬,活動度差,有壓痛。婦檢:外陰正常,陰道暢,宮頸光滑,質(zhì)軟,左穹窿消失,明顯觸痛,右穹窿變淺,輕度觸痛,子宮增大,雙附件未及明顯異常。實驗室檢查:CA125、CA153、CA199均在正常范圍。入院B超:子宮體積增大,其內(nèi)見一單活胎兒,盆腔左側(cè)探及一實性不均質(zhì)光團,大小約101 mm×75 mm×131 mm,內(nèi)回聲凌亂,與子宮下段左側(cè)壁、宮頸前壁及陰道上段、膀胱后壁分界不清,CDFI見斑片狀血流信號。入院初步診斷:早孕合并子宮肉瘤?入院后行藥流,因合并尿頻、尿痛予以抗感染治療,并予以腹股溝淋巴結(jié)穿刺活檢,病檢示:鏡下見梭形細胞腫瘤,細胞束狀/編織狀排列,無異形??紤]平滑肌瘤可能性大。于3月23日及4月19日分別予以曲普瑞林肌注,5月8日復(fù)查B超包塊縮小至86 mm×62 mm×83 mm。5月12日行腹式盆腔包塊切除術(shù),膀胱鏡下見膀胱后壁腫塊,大小約2 cm×4 cm,邊界清楚。術(shù)中見:子宮大小正常,子宮與膀胱間見一直徑約6 cm包塊,分界欠清,包塊上方為膿腔,下份為肌性病灶組織。病理結(jié)果示:鏡下見平滑肌纖維增生,部分細胞核不規(guī)則,異形,未見核分裂像,間質(zhì)伴有較明顯的鈣化砂粒體。符合平滑肌瘤的診斷。術(shù)后定期監(jiān)測B超發(fā)現(xiàn)子宮前方包塊縮小。2016年3月22日B超:宮頸外口前方及陰道中上段左前壁探及一個實性不均質(zhì)光團,大小約40 mm×28 mm×48 mm,內(nèi)回聲凌亂,與膀胱后壁分界不清,CDFI見樹枝狀血流信號。再次收入院,于4月11日行子宮動脈腫瘤血管栓塞術(shù)。4月12日行腹式盆腔包塊切除術(shù),術(shù)中見子宮大小正常,左側(cè)輸卵管及卵巢包裹于左側(cè)盆壁,子宮左側(cè)近膀胱頸及陰道前穹窿處捫及直徑約3 cm腫塊,質(zhì)硬,邊界不清。分離左側(cè)宮旁組織,近左側(cè)膀胱頸捫及直徑約2 cm腫塊。因腫瘤壓迫膀胱、左側(cè)輸尿管,術(shù)中請泌尿外科醫(yī)生同時行左側(cè)輸尿管膀胱種植術(shù)。術(shù)后病理結(jié)果示:鏡下見為增生紊亂的平滑肌組織,符合(子宮)平滑肌瘤。免疫組化示:Viment彌漫陽性表達,SMA部分(+),NSE小灶性(+),MyD1/CD117/CD34(-),傾向平滑肌源性的腫瘤。術(shù)后予以常規(guī)治療后好轉(zhuǎn)出院。

    2 討論

    子宮平滑肌瘤是常見的婦科良性病變,但與其來源相同而生長方式不同的LPD臨床少見。目前該病病因未明,可能由以下幾個方面引起:①遺傳因素,有研究發(fā)現(xiàn)子宮肌瘤和LPD都存在12、17、8、14等常染色體和X染色體上基因突變,認為這些基因在子宮肌瘤種植和擴散轉(zhuǎn)變成LPD中起到重要作用[2-3]。同時Wu等[4]發(fā)現(xiàn)一名LPD患者22號染色體基因大范圍缺失,認為這與LPD的發(fā)生及復(fù)發(fā)有關(guān)。甚至Csatlós等[5]發(fā)現(xiàn)11號染色體上存在可能與子宮肌瘤有關(guān)的胰島素樣生長因子-2(IGF-2),但該因子是否與LPD有關(guān),仍待進一步驗證。②激素影響,LPD的發(fā)生與雌孕激素的增長有關(guān),如長期口服避孕藥、激素替代治療、懷孕、過度刺激卵巢等都是LPD的危險因素,在停止激素暴露后多數(shù)患者能得到明顯改善[6]。本文報道的患者懷孕時肌瘤增長迅速,藥流及使用促性腺激素釋放激素抑制劑后,肌瘤明顯縮小,再一次佐證了這個觀點。但LPD也發(fā)生在男性、嬰兒及絕經(jīng)后婦女,Danikas等[7]在患有LPD的絕經(jīng)后婦女的結(jié)節(jié)中發(fā)現(xiàn)黃體生成素(LH)受體增高,他們認為LPD與促性腺激素有關(guān),而不是單純與雌激素有關(guān)。③化生,腹膜下間充質(zhì)干細胞是一種具有多分化潛能的干細胞,能在雌激素的刺激下轉(zhuǎn)化為肌母細胞、肌成纖維細胞、肌纖維母細胞,甚至是蛻膜細胞,因此認為LPD與子宮內(nèi)膜異位癥具有同源性[8-9]。Filomena等[10]發(fā)現(xiàn)LPD肌瘤結(jié)節(jié)是由外部的平滑肌組織和內(nèi)部的子宮內(nèi)膜基質(zhì)和腺體所組成的微小子宮,這對LPD的發(fā)生機理和治療具有指導(dǎo)意義。④醫(yī)源性因素,研究發(fā)現(xiàn)LPD患者多數(shù)有子宮肌瘤剔除史或者腹腔鏡下子宮次全切除術(shù)等病史,且多與術(shù)中使用能量粉碎器有關(guān)[11],殘留的肌瘤組織在腹腔種植后寄生于盆腹膜及腸系膜表面發(fā)生LPD,術(shù)中盡量取凈殘留組織并沖洗腹腔可以減少LPD的發(fā)生。本文報道的患者2年前行肌瘤剔除術(shù),術(shù)后并發(fā)LPD,與文獻報道相符。

    LPD患者一般腫瘤指標正常,影像學無特異性,有時可在B超、CT及MRI上反映出遍布盆腹腔的結(jié)節(jié),無特殊臨床表現(xiàn)及體征,術(shù)前誤診率接近100%。臨床可表現(xiàn)為:腹痛、腹脹、腰酸、月經(jīng)不調(diào)、痛經(jīng)、陰道不規(guī)則流血、盆腔壓迫癥狀等,Nappi等[12]報道1例LPD合并紅細胞增多癥的患者,其發(fā)生可能是肌瘤患者體內(nèi)紅細胞生成素增多所致[13]。臨床以急癥就醫(yī)者少見,多因合并卵巢囊腫破裂或蒂扭轉(zhuǎn)就診,Tan等[14]報道一例因大網(wǎng)膜末端肌瘤急性扭轉(zhuǎn)導(dǎo)致劇烈腹痛就醫(yī)的患者。本文報道的患者與常規(guī)報道的LPD患者有不同之處,該患者腹腔未發(fā)現(xiàn)播散性腫瘤,腫瘤局限在盆腔,且播散至雙側(cè)腹股溝處誤認為腫大的淋巴結(jié)。結(jié)合患者病史、腫瘤表現(xiàn)、病理結(jié)果及治療效果基本上可診斷為LPD。

    LPD主要與彌漫性子宮平滑肌瘤病、良性轉(zhuǎn)移性腹膜平滑肌瘤及子宮靜脈內(nèi)平滑肌瘤病鑒別。彌漫性子宮平滑肌瘤病主要以子宮彌漫性、對稱性增大,子宮肌層遍布大小不一、分界不清的平滑肌瘤為特點,肌瘤間多相互融合,與正常子宮肌層無明顯界限[15]。良性轉(zhuǎn)移性平滑肌瘤通常是指在子宮肌瘤切除術(shù)后出現(xiàn)在實質(zhì)器官的、與子宮原發(fā)腫瘤有相似的組織病理學形態(tài)的平滑肌瘤,通常轉(zhuǎn)移至肺部[16]。靜脈內(nèi)平滑肌瘤病主要表現(xiàn)為平滑肌瘤沿著靜脈分布,可通過下腔靜脈轉(zhuǎn)移至肺、心臟等部位,Wang等[17]報道了1例通過PET-CT證實的子宮靜脈內(nèi)平滑肌瘤病轉(zhuǎn)移至肺及右心房的病例。

    LPD目前尚無統(tǒng)一的治療標準,治療方式的選擇需根據(jù)患者的年齡、生育要求、病變范圍、有無惡變、患者意愿等綜合考慮??煞譃楸J刂委熀褪中g(shù)治療。保守治療的方式有:終止妊娠、停止卵巢刺激、藥物性卵巢去勢,以及促性腺激素釋放激素抑制劑、芳香化酶抑制劑、甲羥孕酮、烏利司他[18]等藥物治療,且均有成功的案例報道。手術(shù)方式:對于有生育要求的患者可行肌瘤剔除術(shù),對于無生育要求或者懷疑有惡變的患者應(yīng)盡可能切除大部分病變組織,如子宮、輸卵管、卵巢、大網(wǎng)膜、小網(wǎng)膜、闌尾等。既往無肌瘤病史及激素暴露的患者,被認為是LPD惡變的高危人群,應(yīng)更加積極治療并密切隨訪[19],甚至可以使用阿霉素和卡巴嗪進行化療[20]。

    LPD預(yù)后良好,術(shù)后無需輔以化療及放療,但需密切隨訪。有報道經(jīng)肌瘤剔除術(shù)后懷孕的患者[21]。LPD的惡變率為10%[22],Tun等[23]報道LPD同時合并骨盆平滑肌肉瘤。因此對于近期發(fā)展較快的患者應(yīng)警惕惡變的可能。我們將繼續(xù)隨訪該患者,觀察患者腫瘤復(fù)發(fā)及生育情況。

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    R738.7

    D

    1003—6350(2017)09—1531—03

    10.3969/j.issn.1003-6350.2017.09.057

    2016-12-01)

    朱耀魁。E-mail:tzhuyk@jnu.edu.cn

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