兒童胸壁橫紋肌肉瘤的CT診斷

CT Diagnosis of Chest Wall Rhabdomyosarcoma in Children

鄧立維1,2DENG Liwei吳慧瑩3WU Huiying徐文彪3XU Wenbiao陳希文3CHEN Xiwen黃杰靈2HUANG Jieling成官迅4CHENG Guanxun

論著

兒童胸壁橫紋肌肉瘤的CT診斷

CT Diagnosis of Chest Wall Rhabdomyosarcoma in Children

鄧立維1,2DENG Liwei
吳慧瑩3WU Huiying
徐文彪3XU Wenbiao
陳希文3CHEN Xiwen
黃杰靈2HUANG Jieling
成官迅4CHENG Guanxun

作者單位1.南方醫(yī)科大學(xué) 廣東廣州 510515 2. 南方醫(yī)科大學(xué)第五附屬醫(yī)院影像科 廣東廣州 510900 3. 廣州市婦女兒童醫(yī)療中心放射科 廣東廣州 510120 4. 南方醫(yī)科大學(xué)南方醫(yī)院影像診斷中心廣東廣州 510515

目的原發(fā)于胸壁的橫紋肌肉瘤（RMS）少見(jiàn)，關(guān)于兒童胸壁RMS影像學(xué)表現(xiàn)的研究較少，本文分析了兒童胸壁RMS的CT影像學(xué)表現(xiàn)，以提高兒童胸壁RMS的診斷準(zhǔn)確率。資料與方法回顧性分析經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)為胸壁RMS的5例患兒的CT影像資料，總結(jié)患兒RMS的CT影像特點(diǎn)。結(jié)果5例患兒中，病灶位于前胸壁1例，后胸壁2例，側(cè)胸壁（腋下）2例。病灶形態(tài)呈類圓形或梭形，部分腫塊呈淺分葉。平掃病灶密度不均勻、可見(jiàn)斑片狀低密度壞死區(qū)2例，密度較均勻3例；5例病灶均未見(jiàn)鈣化及脂肪組織。腫塊侵犯鄰近椎管1例；腫塊突入胸腔壓迫肺組織1例，壓迫心臟及肝臟1例；腫塊包繞血管生長(zhǎng)2例。5例病灶均緊鄰肋骨、肱骨、肩胛骨及脊柱骨等，有骨質(zhì)破壞1例。增強(qiáng)掃描5例病灶呈不均勻輕-中強(qiáng)化，以周邊強(qiáng)化明顯，病灶內(nèi)可見(jiàn)較多增粗、扭曲的供血?jiǎng)用}影，其內(nèi)壞死區(qū)不強(qiáng)化。2例出現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移灶，1例出現(xiàn)胸腔積液及腹腔積液，1例出現(xiàn)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。結(jié)論兒童胸壁RMS的CT表現(xiàn)為胸壁較大或巨大軟組織腫物，密度均勻或欠均勻，內(nèi)無(wú)鈣化及脂肪組織，部分有壞死區(qū)，鄰近組織受推壓甚至侵犯，可出現(xiàn)淋巴結(jié)及遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移；增強(qiáng)掃描后病灶呈不均勻輕-中度強(qiáng)化，以周邊強(qiáng)化明顯。結(jié)合臨床表現(xiàn)，綜合分析增強(qiáng)CT影像表現(xiàn)可提高診斷準(zhǔn)確率。

胸部腫瘤；橫紋肌肉瘤；胸壁；體層攝影術(shù)，X線計(jì)算機(jī)；病理學(xué)，外科；兒童

橫紋肌肉瘤（rhabdomyosarcoma，RMS）是一種好發(fā)于兒童期及青春期的間充質(zhì)惡性腫瘤，其發(fā)病率占兒童惡性腫瘤的5%、軟組織腫瘤的50%，居兒童顱外實(shí)體腫瘤第3位，僅次于神經(jīng)母細(xì)胞瘤和腎母細(xì)胞瘤[1]。RMS好發(fā)于頭頸部、泌尿生殖道及四肢[2]，原發(fā)于胸壁的RMS極少見(jiàn)，相關(guān)影像表現(xiàn)的研究報(bào)道較少[3-5]。本文探討5例胸壁RMS患兒的CT影像特點(diǎn)，以提高對(duì)RMS的認(rèn)識(shí)和診斷水平。

1 資料與方法

1.1 研究對(duì)象 收集2010年4月—2014年4月南方醫(yī)院和廣州市婦女兒童醫(yī)療中心經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)為RMS 的5例患兒，其中男2例，女3例；年齡7個(gè)月～6歲，中位年齡1歲6個(gè)月；病程1個(gè)月～1年1個(gè)月；5例均以發(fā)現(xiàn)胸壁腫物就診，腫塊呈逐漸增大，無(wú)明顯壓痛，腫塊質(zhì)地硬、活動(dòng)度差。5例患兒臨床表現(xiàn)見(jiàn)表1。

1.2 儀器及方法 采用Toshiba Aquilion 64層CT掃描儀行胸部橫斷面平掃及增強(qiáng)掃描，攝片分別取軟組織窗、肺窗和骨窗。掃描范圍自肺尖到肋膈角。患兒掃描前均口服10%水合氯醛0.5 ml/kg。掃描參數(shù)：管電壓120 kV，管電流20～25 mAs，視野（FOV）24 cm× 24 cm，層厚0.5 mm，連續(xù)掃描。增強(qiáng)掃描采用對(duì)比劑優(yōu)維顯，經(jīng)肘靜脈注射對(duì)比劑2～3 ml/kg，注射速度1.0～1.5 ml/s；掃描時(shí)間：動(dòng)脈期20～25 s，延遲期55～60 s。

1.3 圖像分析 所有圖像由1名主治醫(yī)師和1名主任醫(yī)師分析，意見(jiàn)不一致時(shí)協(xié)商統(tǒng)一。觀察病灶的發(fā)病部位、大小、密度、增強(qiáng)掃描的強(qiáng)化特點(diǎn)、病灶與周圍組織的分界、病灶對(duì)鄰近骨質(zhì)的破壞情況、有無(wú)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移及胸腔、腹腔積液。

1.4 手術(shù)與病理學(xué)檢查 病理獲取途徑：2例行胸壁腫瘤切除術(shù)，3例行穿刺活檢術(shù)治療。所有病理標(biāo)本均為5 μm切片，HE染色，經(jīng)光鏡、免疫組化切片明確診斷。

2 結(jié)果

2.1 手術(shù)與病理結(jié)果 術(shù)中腫瘤最大徑為6～10 cm，見(jiàn)腫瘤切面呈“魚肉狀”，質(zhì)地不均。病理鏡下見(jiàn)大量不成熟間葉細(xì)胞和梭形腫瘤細(xì)胞，腫瘤細(xì)胞排列呈腺泡狀；胞質(zhì)紅染或紅色胞，細(xì)胞疏密不均；核大，可見(jiàn)明顯核仁，核分裂象多見(jiàn)；部分出現(xiàn)圍血管現(xiàn)象。免疫組化波形蛋白、結(jié)蛋白、肌漿蛋白、Actin、CD56、CD99均陽(yáng)性。5例均為腺泡型橫紋肌肉瘤（圖2D）。

2.2 CT表現(xiàn) ①發(fā)病部位：病灶位于前胸壁1例，后胸壁2例，側(cè)胸壁（腋下）2例；病灶均見(jiàn)部分或大部分邊緣貼近皮下脂肪層；位于側(cè)胸壁者可見(jiàn)部分瘤體位于深部肌肉間隙內(nèi)。②大?。?例病灶大小約為4.8 cm ×5.7 cm×6.4 cm～9.7 cm×7.8 cm×4.8 cm；病灶形態(tài)呈類圓形或梭形，部分腫塊可淺分葉。③密度：平掃瘤體實(shí)性成分密度與肌肉組織密度相仿或稍低，CT值為38～47 HU，密度不均勻、可見(jiàn)斑片狀低密度壞死區(qū)2例（圖1A），密度較均勻3例（圖2A）；5例瘤體內(nèi)均未見(jiàn)鈣化及脂肪組織。④病灶與周圍組織分界：腫塊起源于胸壁軟組織，與周圍肌肉組織分界不清；腫塊侵犯鄰近椎管1例（圖2A）；腫塊突入胸腔壓迫肺組織1例（圖2B），壓迫心臟及肝臟1例；腫塊包繞血管生長(zhǎng)2例。⑤骨質(zhì)破壞：5例均緊鄰肋骨、肱骨、肩胛骨及脊柱骨等，有骨質(zhì)破壞1例，且骨質(zhì)破壞范圍較輕，呈溶骨性骨質(zhì)破壞，未見(jiàn)瘤骨形成及骨膜反應(yīng)（圖2C、圖3）。⑥增強(qiáng)掃描：5例病灶呈不均勻輕-中強(qiáng)化，以周邊強(qiáng)化明顯，病灶內(nèi)可見(jiàn)較多增粗、扭曲的供血?jiǎng)用}影，其內(nèi)壞死區(qū)不強(qiáng)化（圖1B）。⑦遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移及胸腔、腹腔積液：3例出現(xiàn)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移，其中2例出現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移灶（圖4A），1例出現(xiàn)胸腔積液及腹腔積液（圖4B、C）；另1例出現(xiàn)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移（圖5）。見(jiàn)表1。

圖1 女，1歲7個(gè)月，腺泡狀橫紋肌肉瘤。CT平掃示病灶呈梭形，體積較大，病灶內(nèi)密度不均勻，可見(jiàn)片狀低密度壞死區(qū)（箭，A）；增強(qiáng)掃描示病灶呈輕-中度強(qiáng)化，周邊強(qiáng)化較明顯（箭），瘤體中部低密度壞死區(qū)不強(qiáng)化，鄰近右側(cè)肩胛骨及胸椎棘突未見(jiàn)明確骨質(zhì)破壞（B）

圖2 男，1歲6個(gè)月，腺泡狀橫紋肌肉瘤。病灶密度較均勻，可見(jiàn)病灶侵犯椎管，形成椎管內(nèi)軟組織腫塊（箭，A）；肺窗顯示病灶突入胸腔，突向肺內(nèi)，侵犯肺組織（箭，B）；病灶對(duì)其緊鄰的肋骨包繞，但骨質(zhì)破壞較輕，呈局部骨質(zhì)的溶骨性破壞，表現(xiàn)為局部骨質(zhì)缺損（箭），左側(cè)肩胛骨未見(jiàn)明確骨質(zhì)破壞（C）；病理鏡下可見(jiàn)大量不成熟間葉細(xì)胞和梭形腫瘤細(xì)胞，細(xì)胞疏密不均，有圍血管現(xiàn)象，部分區(qū)域梭形細(xì)胞束狀或編織狀排列，胞質(zhì)紅染、豐富，偶見(jiàn)橫紋，核圓形或卵圓形，可見(jiàn)明顯核仁，核分裂象多見(jiàn)（HE，×100，D ）

2.3 治療與預(yù)后 5例患兒中，3例發(fā)現(xiàn)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移，僅給予非手術(shù)保守治療，1年內(nèi)死亡； 2例經(jīng)手術(shù)切除腫瘤及相關(guān)治療后，截至末次隨訪日期，暫未見(jiàn)轉(zhuǎn)移或復(fù)發(fā)（存活）。見(jiàn)表1。

圖3 男，1歲3個(gè)月，腺泡狀橫紋肌肉瘤。CT平掃顯示瘤體緊密包繞肋軟骨生長(zhǎng)，未見(jiàn)有明確的骨質(zhì)破壞（箭），手術(shù)及病理證實(shí)肋軟骨周圍見(jiàn)瘤體細(xì)胞浸潤(rùn)生長(zhǎng)，肋軟骨未見(jiàn)破壞

圖4 女，7個(gè)月，腺泡狀橫紋肌肉瘤。肺窗顯示肺內(nèi)出現(xiàn)近胸膜下的結(jié)節(jié)影（箭，A）；增強(qiáng)掃描示病灶呈環(huán)形強(qiáng)化（箭），右側(cè)胸腔有少量積液（箭頭，B）；可見(jiàn)腹腔積液（箭，C）

圖5 女，6歲，腺泡狀橫紋肌肉瘤。右側(cè)頸部及鎖骨上窩區(qū)多發(fā)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移，增強(qiáng)掃描呈環(huán)形強(qiáng)化（箭）

3 討論

3.1 RMS的臨床及病理表現(xiàn) RMS是一種好發(fā)于兒童期及青春期的小圓細(xì)胞惡性腫瘤。在新IRS-IV分類方案中，分為預(yù)后好（葡萄狀型和梭形細(xì)胞型）、中（胚胎型）、差（腺泡型和未分化型）3類[6]。Dasgupta等[7]認(rèn)為不同病理分型的橫紋肌肉瘤與發(fā)病年齡及好發(fā)部位有一定的關(guān)系。腺泡型RMS更好發(fā)于青少年及年齡較大的兒童，好發(fā)部位為四肢和軀干。本組5例胸壁RMS病理結(jié)果均為腺泡型RMS，且患兒年齡均較小，與文獻(xiàn)[3-5]報(bào)道結(jié)果相符，提示胸壁RMS的病理類型多為腺泡型RMS，且患兒發(fā)病年齡均較小。

表1 5例胸壁橫紋肌肉瘤患兒的臨床及CT表現(xiàn)（例）

兒童胸壁RMS早期缺乏明顯的臨床癥狀，多為家長(zhǎng)或患兒無(wú)意中發(fā)現(xiàn)胸壁腫物、持續(xù)觀察腫物逐漸增大而就診[8]。本組5例均以發(fā)現(xiàn)胸壁腫物就診，腫塊逐漸增大，無(wú)明顯壓痛、活動(dòng)度差，與以上文獻(xiàn)報(bào)道相符。RMS病灶可發(fā)生于腋下、前胸壁、后胸壁，發(fā)病部位無(wú)明顯特異性。同時(shí)，病灶可發(fā)生于淺肌層或深部肌層，而發(fā)生于深部肌層的胸壁RMS更容易發(fā)生鄰近臟器的侵犯或骨質(zhì)破壞。本組5例中3例死亡，2例經(jīng)過(guò)手術(shù)切除腫瘤及相關(guān)治療后暫未見(jiàn)轉(zhuǎn)移或復(fù)發(fā)。3例死亡病例中，1例瘤體侵犯鄰近椎管、肺組織及有鄰近骨質(zhì)破壞，1例出現(xiàn)區(qū)域淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移，2例出現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移，提示胸壁RMS患兒在未出現(xiàn)淋巴結(jié)或遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移的情況下，經(jīng)過(guò)規(guī)范、系統(tǒng)的治療后其預(yù)后情況可有明顯改善。

3.2 RMS的CT表現(xiàn) 兒童胸壁RMS的影像學(xué)表現(xiàn)雖然缺乏明確的特征性，但以下CT表現(xiàn)仍有助于臨床作出正確診斷：（1）腫瘤體積相對(duì)較大，均表現(xiàn)為源于胸壁外緣的較大或巨大軟組織包塊，可累及胸壁內(nèi)緣，本組5例病灶最大徑均＞5 cm。（2）病灶呈類圓形或橢圓形，邊緣可見(jiàn)淺分葉，對(duì)周圍組織呈浸潤(rùn)性生長(zhǎng)，與周圍肌肉組織分界均不清楚，其中2例可見(jiàn)累及胸壁內(nèi)緣，CT難以準(zhǔn)確定位病灶起源的具體肌肉組織，本組5例均有此表現(xiàn)。（3）平掃時(shí)腫瘤為較均勻等（或）稍低密度或等低較混雜密度，多數(shù)瘤體內(nèi)未見(jiàn)鈣化及脂肪組織。本組5例病灶內(nèi)均未見(jiàn)明顯鈣化及脂肪組織，與既往文獻(xiàn)[1,3-12]報(bào)道結(jié)果一致。（4）增強(qiáng)表現(xiàn)：增強(qiáng)掃描后病灶均呈不均勻輕-中度強(qiáng)化，較多表現(xiàn)為以周邊強(qiáng)化明顯，病灶內(nèi)可見(jiàn)腫瘤血管，囊變壞死區(qū)不強(qiáng)化；胸壁RMS的強(qiáng)化表現(xiàn)與其他惡性軟組織腫瘤的強(qiáng)化表現(xiàn)相比并無(wú)明顯特異性。（5）根據(jù)對(duì)本組病例的觀察分析并結(jié)合文獻(xiàn)報(bào)道[3-5]，兒童胸壁RMS常侵犯鄰近組織，但對(duì)鄰近骨質(zhì)結(jié)構(gòu)的侵犯、破壞并不常見(jiàn)，RMS對(duì)骨質(zhì)的破壞更多見(jiàn)于瘤體起源于較深層的肌肉組織時(shí)，對(duì)相鄰骨質(zhì)結(jié)構(gòu)形成緊密包繞的情況下，才對(duì)相鄰骨質(zhì)產(chǎn)生侵犯和破壞，且骨質(zhì)破壞的程度較輕，呈局部骨質(zhì)溶骨性破壞為主，RMS這種較輕程度的骨質(zhì)破壞表現(xiàn)可與其他有著明顯骨質(zhì)破壞為特征的腫瘤相鑒別。（6）轉(zhuǎn)移及合并癥：①邵劍波[1]認(rèn)為兒童胸壁RMS常伴有胸膜增厚、積液，但本組僅1例發(fā)現(xiàn)胸腔積液，與文獻(xiàn)報(bào)道不符，可能與本研究樣本數(shù)少有關(guān)。2例腫塊均發(fā)生于胸壁外且累及胸壁內(nèi)，而另外3例均僅局限發(fā)生于胸壁外，提示兒童胸壁RMS累及胸壁內(nèi)、外緣合并胸腔積液的可能性大。②遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移 RMS中出現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移較多見(jiàn)，本組3例遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移患兒中，肺轉(zhuǎn)移2例，淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移1例。肺轉(zhuǎn)移灶表現(xiàn)為呈散在分布的結(jié)節(jié)或團(tuán)塊影，大小不一，較大者邊界欠清，增強(qiáng)掃描可見(jiàn)中度強(qiáng)化，同其他惡性腫瘤肺內(nèi)轉(zhuǎn)移表現(xiàn)相似，并無(wú)明顯特征。本組1例出現(xiàn)右側(cè)頸部及鎖骨上窩區(qū)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移的患兒表現(xiàn)為該區(qū)域的多發(fā)淋巴結(jié)腫大，部分融合成團(tuán)，邊界不清，直徑0.3～1.5 cm，增強(qiáng)掃描可見(jiàn)環(huán)形強(qiáng)化，這種淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移的影像表現(xiàn)也缺乏特異性。③鄰近骨質(zhì)破壞相對(duì)少見(jiàn)，本組僅1例有明確骨質(zhì)破壞表現(xiàn)，且骨質(zhì)破壞范圍較輕，呈溶骨性骨質(zhì)破壞，未見(jiàn)瘤骨形成，未見(jiàn)骨膜反應(yīng)。

3.3 鑒別診斷 胸壁RMS應(yīng)與其他胸壁惡性軟組織腫瘤鑒別：①平滑肌肉瘤較易發(fā)生壞死及囊變，其內(nèi)可見(jiàn)斑片狀水樣低密度壞死區(qū)，病灶更易侵犯周邊血管，而增強(qiáng)掃描其病灶多呈漸進(jìn)性強(qiáng)化，延遲期強(qiáng)化較明顯。②脂肪肉瘤瘤體內(nèi)可見(jiàn)有脂肪密度成分，部分分化較差的病灶內(nèi)部脂肪成分少時(shí)難以鑒別，但更易侵犯鄰近骨骼，骨質(zhì)破壞程度相對(duì)更明顯。③纖維肉瘤平掃時(shí)密度低于或接近鄰近肌肉密度，也可見(jiàn)壞死、囊變及出血，部分腫瘤內(nèi)可見(jiàn)斑點(diǎn)狀鈣化影[13]，常伴鄰近骨骼骨質(zhì)破壞。④Askin瘤（發(fā)生于胸壁的原始神經(jīng)外胚層腫瘤）：典型影像表現(xiàn)為起源于胸壁軟組織的不均勻密度腫物，腫瘤內(nèi)可見(jiàn)囊變、壞死，多伴有肋骨的侵蝕、破壞及胸腔積液[14]。肋骨的骨質(zhì)破壞以邊緣性破壞多見(jiàn)，部分可見(jiàn)叢狀骨膜增生[15]。

總之，兒童胸壁RMS的病理類型多為預(yù)后較差的腺泡狀RMS，及時(shí)發(fā)現(xiàn)及作出相應(yīng)的診療措施能改善兒童胸壁RMS的預(yù)后。CT檢查可明確顯示腫瘤所在部位，瘤體的大小、成分（有無(wú)鈣化、出血、脂肪組織等）、范圍、與周圍組織的關(guān)系以及有無(wú)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移和骨質(zhì)破壞，增強(qiáng)掃描更可了解瘤體的血供情況等。當(dāng)患兒通過(guò)CT發(fā)現(xiàn)胸壁腫物病灶較大，內(nèi)無(wú)鈣化及脂肪組織，病灶與周圍組織分界欠清，有侵犯鄰近臟器，包繞骨質(zhì)結(jié)構(gòu)但骨質(zhì)破壞較輕，增強(qiáng)掃描后輕-中度不均勻強(qiáng)化，以周邊強(qiáng)化更明顯時(shí)，應(yīng)考慮RMS可能。

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（本文編輯 馮 婕）

PurposePrimary chest wall rhabdomyosarcoma (RMS) is very rare with limited imaging characteristic studies in the literature. This paper analyzes the CT imaging features of chest wall RMS in children to improve the diagnostic accuracy.Materials and MethodsThe imaging data of contrast enhanced CT scan of pathology confirmed chest wall RMS in five children were analyzed.ResultsThe lesion was located in the anterior chest wall in one case,in the posterior chest wall in two cases,and the lateral chest wall in two cases (axillary). The tumors were round or spindle in shape with shallow spiculation. Plain CT showed heterogeneous density with patchy low-density necrotic area in two cases,and homogeneous attenuation in three patients. In all five cases there was no calcification or fatty tissue. The tumor involvement of adjacent spinal canal was seen in one case. Visceral compression was evident including lung parenchyma in one case,heart and liver in one case. Tumor blood vessel growth was seen in two cases. All five lesions were adjacent to the ribs,humerus,scapula and the spine with bone destruction in one case. On contrast enhanced scan,all five cases demonstrated heterogeneous mild to moderate enhancement,more prominent in the periphery. There were enlarged feeding arteries. Necrotic areas did not enhance. In two cases there were pulmonary metastases. Pleural effusion and ascites were identified in one case. There was lymph node metastasis in one case.ConclusionThe CT manifestation of children's chest wall RMS for chest wall include large soft tissue mass,heterogeneous density,no calcification or fatty tissue,partial necrosis,adjacent tissue compression,lymph node or distant metastasis. Combining with clinical manifestations,comprehensive analysis of contrast enhanced CT imaging can improve diagnostic accuracy.

Thoracic neoplasms; Rhabdomyosarcoma; Thoracic wall; Tomography,X-ray computed; Pathology,surgical; Child

10.3969/j.issn.1005-5185.2015.12.015

成官迅

Imaging Diagnostic Center,Nanfang Hospital,Southern Medical University,Guangzhou 510515,China

Address Correspondence to: CHENG Guanxun E-mail: chengguanxun@hotmail.com

R445.3；R734.4

2015-07-28

修回日期：2015-11-22

中國(guó)醫(yī)學(xué)影像學(xué)雜志2015年第23卷12期：934-937，942

Chinese Journal of Medical Imaging 2015 Volume 23(12): 934-937,942