左股骨下端巨大動脈瘤樣骨囊腫伴真菌感染1例

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左股骨下端巨大動脈瘤樣骨囊腫伴真菌感染1例

作者單位:610021 成都，解放軍452醫(yī)院CT室

鄧亞娟,熊巧,方宏洋

[關鍵詞]股骨；骨囊腫；真菌感染；影像分析

病例女，32歲，藏族，因左膝疼痛、腫大畸形16年余入院。患者于16年前無明顯誘因出現(xiàn)左膝關節(jié)脹痛，行走及下蹲困難，于當?shù)蒯t(yī)院就診，行膝關節(jié)切開引流術(診治結果不詳)。術后1個月，左大腿下端又發(fā)現(xiàn)硬質包塊，無紅腫痛，并進行性長大，左下肢短縮，遂來院就診。查體：體溫36.8 ℃，脈搏80次/min，呼吸20次/min，血壓120/80 mmHg，心肺(-)，肝脾及全身淺表淋巴結未捫及。專科情況：跛行，左下肢較對側短縮約12 cm，左大腿中下段及左膝關節(jié)顯著腫大，距髕骨上10 cm處大腿周徑約66 cm，左膝關節(jié)前外側見一切口瘢痕，長約3 cm；左小腿上段兩處面積約3 cm×2 cm皮膚潰瘍，創(chuàng)面有少量黃色分泌物，周圍可見暗黑色色素沉著。皮溫正常，壓痛明顯，無靜脈曲張。左膝關節(jié)前伸10°，屈曲20°，且內外旋轉受限?？捎|及皮下質硬包塊，大小約20 cm×20 cm×16 cm，固定不動。聽診未聞及血管雜音。左股動脈、腘動脈及足背動脈搏動可觸及，左下肢感覺無異常。左踝、左足活動無異常。

X線檢查：左股骨下端巨大膨脹性“皂泡樣”溶骨性腫塊，最大徑約20.5 cm。其內骨小梁紊亂消失、骨質破壞，可見多發(fā)斑片狀、片條狀不規(guī)則密度增高影，周圍骨質明顯增生硬化，邊緣清楚，無軟組織腫塊、骨膜增生、死骨。病變累及股骨內外髁，膨大變形。膝關節(jié)間隙可見。髕骨因腫塊重疊未顯示。左脛腓骨上端及股骨中下段骨質疏松。CT檢查：左股骨下端呈膨脹性巨大溶骨性骨質破壞腫塊，累及股骨內外髁，達關節(jié)邊緣。腫塊內呈軟組織樣密度影，其內見多發(fā)散在條片狀高密度骨性不連續(xù)分隔，腫塊邊緣骨質輕度增生硬化，呈厚薄不一“殼狀”，無骨膜增生及軟組織腫塊。周圍脂肪間隙清晰，左大腿下段肌肉明顯萎縮。左脛腓骨上端骨質疏松，無骨質破壞。影像學診斷：左股骨下端良性骨腫瘤，動脈瘤樣骨囊腫可能性大。

行左大腿中段截肢術。術中和術后標本肉眼觀察：左股骨下端巨大球形骨性包塊，大小約25 cm×30 cm×20 cm，包膜完整，骨皮質未見明顯破損，瘤周無軟組織侵犯。腫塊內容物呈深褐色泥沙樣改變。術后病理診斷：動脈瘤樣骨囊腫；囊內組織變性壞死伴真菌感染。

討論動脈瘤樣骨囊腫(aneurysmal bone cyst，ABC)又稱骨膜下巨細胞瘤、骨膜下血腫，臨床上不多見，合并真菌感染者更鮮有報道。ABC是一種骨組織的良性囊樣病變，病因至今未明，多數(shù)學者認為由外傷等原因，導致骨骼局部血流循環(huán)障礙，靜脈壓增高，血管迂曲擴張，并使局部骨質呈漸進性吸收、破壞與修復等[1]。本病可見于任何年齡，但以10~20歲青少年最多見[2]，如本例發(fā)病于16歲。根據(jù)病理學研究，發(fā)病早期常呈多個大小不一的囊狀骨質破壞區(qū)，故多為分葉狀膨大變形，腫塊邊緣為殼狀的骨膜骨，抑或無鈣化的骨膜，囊腔內主含陳舊或新鮮出血，是本病的特征性病理改變。

ABC可發(fā)生于任何骨骼，但以四肢骨和脊椎骨多見。四肢骨病變者，通常好發(fā)于干骺端，也可見于骨干，起于骨骺板的實屬罕見，故早期病變侵犯鄰近骨骺板者，多不考慮ABC。病理學分期多采取Dabska及Willner等提出的分期法，根據(jù)ABC病的發(fā)展階段，分為溶骨破壞期、活躍期、穩(wěn)定期及愈合期。其發(fā)展的不同階段，影像學表現(xiàn)亦不同。早期或溶骨期，最具診斷價值的影像征象是病灶的骨內邊緣具有一界限清楚的硬化邊?；钴S期，病灶進行性溶骨性膨大，顯示出最具特征性的骨膜下囊狀膨脹，呈現(xiàn)“爆裂”樣改變。穩(wěn)定期，骨干外側緣骨增生硬化明顯，病灶有清楚的骨殼(約63%)或明顯的骨嵴(約42%)，呈典型的“皂泡樣”改變[2-4]。本例病程長，呈漸進性膨脹性增大的良性形成過程，目前影像表現(xiàn)與文獻的穩(wěn)定期特征較符合。本例伴真菌感染，結合院外16年前曾行膝關節(jié)切開引流術，考慮為開放性手術可能有繼發(fā)感染所致。

發(fā)生于肢體骨端的ABC，主要應與以下骨腫瘤進行鑒別，如骨巨細胞瘤、軟骨黏液樣纖維瘤、軟骨母細胞瘤等以及骨關節(jié)結核。

【參考文獻】

[1]陳建宇,劉斯?jié)?骨與軟組織腫瘤疑難病例影像診斷[M].北京:人民衛(wèi)生出版社,2009:365-366.

[2]杜湘珂,朱紹同.骨與軟組織腫瘤影像診斷及鑒別診斷[M].北京:北京大學醫(yī)學出版社,2007:259-264.

[3]常恒,王儉,袁明遠,等.動脈瘤樣骨囊腫的影像學診斷[J].臨床放射學雜志,2003,22(3):210-212.

[4]梁麗寧,成官迅,張靜,等.動脈瘤樣骨囊腫的影像診斷分析[J].當代醫(yī)學,2009,15(14):73-75.

(收稿日期:2013-11-16)

doi:10.3969/j.issn.1004-0188.2015.01.055

文章編號1004-0188(2015)01-0112-01

中圖分類號R 681.8

文獻標識碼B

通訊作者:鄧亞娟，E-mail：1772674282 @qq.com